Lettres à la rédaction / Revue du rhu

Tableau 1Résumé des trois études mettant en évidence les différences quant à l’âge moyen etles kits Elisa utilisés.

Nisihara et al.[1]

Fisher et al.[10]

Présente étude

Nombre de patients 86 104 121Âge moyen (années) 4,0 14,4 24,5Kit Elisa utilisé pour les

anti-CCP2Inova Eurodiagnostica Eurodiagnostica

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La cryptococcose, due à Cryptococcus neoformans se traduitpar une méningoencéphalite chez un patient ayant un déficit del’immunité cellulaire. Nous rapportons un cas de cryptococcose

% de positivité 45/86 (52) 0/104 (0) 12/121 (10)Anti-fibrinogène ND ND 3/121 (2,5 %)

’âge 24,5 ± 14 ans) avaient été examinés, et aucun n’avait été diag-ostiqué comme souffrant d’une PR ou d’une arthrite juvénile.

Seulement trois (2,5 %) plasmas se sont avérés positifs pour laecherche d’AhFibA au seuil offrant une spécificité pour la PR de8,5 % ; de même, seulement 12 (10 %) ont été testés comme positifsour la recherche d’anti-CCP au seuil « commercial » de 25 UI, parmi

esquels seulement trois (2,5 %) présentaient des titres au-dessus de0 UI. Compte tenu de l’absence de taux significatifs d’anti-CCP chez

a très grande majorité, la recherche de FR n’a pas été effectuée.Les divergences entre nos résultats et ceux de Nisihara et al.

1] peuvent avoir deux explications principales. La première estue la plupart des 121 patients de la présente étude sont desdultes : seulement 4/121 avaient moins de quatre ans (ce qui était’âge médian dans l’étude de Nisihara et al.) [1], et seulement8/121 avaient moins de 15 ans. En fait, même si les anticorps anti-CP sont associés à un jeune âge au début de la PR [8], ils sont plusouvent trouvés dans la PR de l’adulte que dans l’arthrite juvénile, etos rares résultats positifs n’étaient pas le fait d’une tranche d’âgeréférentielle (aucun des patients de moins de quatre ans n’étaitositif). Une bien meilleure explication pourrait être notre choixu test Eurodiagnostica, lequel offre une meilleure spécificité que leest Inova utilisé par Nisihara et al. [1]. De fait, dans une étude précé-ente comparant ces deux tests sur un même groupe de sérums, lapécificité du test Inova s’était avérée plus faible (0,88) que celle desutres tests, dont le test Eurodiagnostica (0,95) [9]. Les auteurs dee travail avaient même conclu, au terme de l’analyse des courbesOC, que la valeur seuil du test Inova proposée par le fabricant20 unités) était inappropriée, et aurait dû être portée à 79,3 unitésour offrir une bonne spécificité [9]. Fisher et al. dans une série de04 patients atteints du syndrome de Down avec un âge médiane 14 ans (éventail de dix à 20 ans) n’ont de même trouvé aucunérum positif avec le kit Eurodiagnostica [10]. Au terme d’une étudeenée par deux méthodes différentes de détection des anticorps

nti-peptides citrullinés, nous pouvons donc confirmer ces obser-ations de Fisher et al., et conclure que les ACPA ne sont que trèsarement présents à un taux significatif chez les patients adultestteints du syndrome de Down (Tableau 1).

éclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-ion avec cet article.

éférences

[1] Nisihara RM, Skare TL, Silva MBG, et al. High positivity of anti-ccpantibodies in patients with Down syndrome. Clin Rheumatol 2007;26:2031–5.

[2] Berthelot JM, Le Goff B. Rheumatoid arthritis and periodontal disease. JointBone Spine 2010;77:537–41.

[3] Sebbag M, Chapuy-Regaud S, Auger I, et al. Clinical and pathophysiologicalsignificance of the autoimmune response to citrullinated proteins in rheuma-

toid arthritis. Joint Bone Spine 2004;71:493–502.

[4] Ugazio AG, Maccario R, Notarangelo LD, et al. Immunology of Down’s syndrome:a review. Am J Med Genet 1990;7:202–12.

[5] Berthelot JM, Le Goff B, Maugars Y. Thymic Hassall’s corpuscles, regulatoryT-cells, and rheumatoid arthritis. Semin Arthritis Rheum 2010;39:347–55.

matisme 79 (2012) 575–580 577

[6] Sebbag M, Moinard N, Auger I, et al. Epitopes of human fibrin recognized bythe rheumatoid arthritis-specific autoantibodies to citrullinated proteins. EurJ Immunol 2006;36:2250–63.

[7] VanderCruyssen B, Nogueira L, Van Praet J, et al. Do all anti-citrullinatedprotein/peptide antibody tests measure the same? Evaluation of dis-crepancy between anti-citrullinated protein/peptide antibody tests inpatients with and without rheumatoid arthritis. Ann Rheum Dis 2008;67:542–6.

[8] Diaz FJ, Rojas-Villarraga A, Salazar JC, et al. Anti-CCP antibodies are associatedwith early age at onset in patients with rheumatoid arthritis. Joint Bone Spine2011;78:175–8.

[9] Coenen D, Verschueren P, Westhovens R, et al. Technical and diag-nostic performance of 6 assays for the measurement of citrullinatedprotein/peptide antibodies in the diagnosis of rheumatoid arthritis. Clin Chem2007;53:498–504.

10] Fisher BA, Charles P, Lundberg K, et al. Organ-specific auto-antibodies but notanti-cyclic citrullinated peptides are a feature of autoimmunity in Down’s syn-drome. Ann Rheum Dis 2010;69:939–40.

Jean-Marie Berthelot a,∗

Leonor Nogueira b

Clotilde Mircher c

André Megarbane c

Yves Maugars a

Guy Serre b

a Service de rhumatologie, Hôtel-Dieu, placeAlexis-Ricordeau, CHU Nantes, 44903 Nantes cedex

01, Franceb Laboratoire de biologie cellulaire et cytologie,

hôpital Purpan, 330, avenue de Grande-Bretagne, TSA40031, 31059 Toulouse cedex 09, France

c Institut Jérôme-Lejeune, 37, rue des Volontaires,75725 Paris cedex 15, France

∗ Auteur correspondant.Adresse e-mail : jeanmarie.berthelot@chu-nantes.fr

(J.-M. Berthelot), nogueira.l@chu-toulouse.fr(L. Nogueira), clotilde.mircher@institutlejeune.org

(C. Mircher), megarbane@usj.edu.lb(A. Megarbane), yves.maugars@chu-nantes.fr

(Y. Maugars), guy.serre@udear.cnrs.fr (G. Serre)

Accepté le 12 mars 2012

Disponible sur Internet le 26 juin 2012

doi:10.1016/j.rhum.2012.04.009

Cryptococcose disséminée révélée par une atteinte rachidiennechez un sujet immunocompétent�

i n f o a r t i c l e

Mots clés :CryptococcoseSpondylodisciteFungémieMéningoencéphaliteSujet immunocompétent

1. Introduction

� Ne pas utiliser, pour citation, la référence francaise de cet article, mais la réfé-rence anglaise de Joint Bone Spine (doi:10.1016/j.jbspin.2012.06.002).

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isséminée avec atteinte rachidienne, chez un sujet sans aucuneause d’immunodépression.

. Observation

M. M.J., 29 ans, porteur chronique du virus de l’hépatite B (VHB)onsulte pour des lombo-fessalgies d’horaire inflammatoire depuisn mois avec fièvre et altération de l’état général (AEG).

À l’examen : état général altéré, température à 40 ◦C, syndromeachidien marqué avec raideur et douleur lombo-sacrée. L’exameneurologique est normal, et le reste de l’examen est sans particu-

arité.Biologie : hyperleucocytose à 16 000 éléments/mm3

13 280 polynucléaire neutrophile [PNN], 640 lymphocytes) ;RP à 110 mg/L. Les hémocultures sont positives à C. neoformans.’imagerie rachidienne retrouve une spondylodiscite S1-S2 avec un

bcès des parties molles (Fig. 1). L’imagerie cérébrale est normale.ne biopsie osseuse (sacrum) met en évidence la présence deryptocoque (Fig. 2) dans la lésion osseuse.

ig. 1. IRM rachis du rachis lombaire, coupe sagittale en T1 avec injection de gado-inium montrant la spondylodiscite S1-S2 avec abcès des parties molles.

ig. 2. Image microscopique de la biopsie vertébrale montrant un microorganismeévuriforme (cryptocoque) [bleu Alcian].

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L’examen systématique du LCR : protéinorachie à 1,31 g/L (N :0,15–0,50) ; glycorachie à 2,2 mmol/L (N : 2,8–4,5) ; 30 élémentsdont 97 % de lymphocytes ; sans germe. La coloration à l’encrede chine est négative, mais présence de l’antigène soluble deC. neoformans.

Les sérologies VIH, virus de l’hépatite C (VHC) et brucellose sontnégatives ; les antigènes HbS et HbC sont positifs ; l’anti-HbS estnégatif. L’ADN viral quantifié est à 4,07 log.

Un bilan complet à la recherche d’un déficit immunitaire estnégatif (facteur anti-nucléaire [FAN], complément, cryoglobuline,dosage des immunoglobulines, typage lymphocytaire, sérologiesVIH, antigénémie p24, myélogramme).

Avec l’association amphotéricine B et flucytosine pendantquatre semaines, puis relais par fluconazole pour 18 mois,l’évolution est favorable cliniquement et biologiquement.

3. Discussion

L’atteinte osseuse cryptococcique est rare, estimée à 5 %des atteintes systémiques ; cependant, des localisations osseusesinaugurales et isolées ont été décrites [1] concernant les ver-tèbres et les os plats [2], rarement la métaphyse des oslongs [3]. Une observation d’arthrite de hanche a été rappor-tée [4]. Les lésions sont lytiques, sans condensation périphérique,parfois avec une réaction périostée évoquant une lésion agres-sive [1–3] ou avec des abcès des parties molles évoquantune tuberculose [5].

L’atteinte neuroméningée est quasi systématique dansl’infection à cryptocoque ; celle-ci est souvent insidieuse etpeut rester longtemps asymptomatique chez le sujet immuno-compétent [6]. La réalisation d’une ponction lombaire doit êtresystématique même en l’absence de signe neurologique.

Le tableau de fungémie (fièvre, frissons, hémocultures positivesà C. neoformans) n’est pas rare mais se rencontre plus fréquemmentchez des sujets immunodéprimés [6].

Aucun déficit immunitaire n’a été trouvé ; nous ne pouvonspas exclure un cancer, une maladie auto-immune occulte ouun déficit immunitaire congénital rare demandant des explora-tions plus poussée, mais non disponible dans notre structure.Après deux années de suivi, le patient n’en a manifesté aucunsigne.

4. Conclusion

La cryptococcose est une affection grave touchant généralementdes sujets avec un déficit immunitaire, mais peut également se voirchez des patients immunocompétents. Les atteintes osseuses sontrares et surviennent dans un contexte d’infection disséminée, bienque des cas isolés aient été décrit.

Déclaration d’intérêts

Les auteurs déclarent ne pas avoir de conflits d’intérêts en rela-tion avec cet article.

Références

1] Chleboun J, Nade S. Skeletal cryptococcosis. J Bone Joint Surg Am 1977;59-A:509–14.

2] Armonda RA, Fleckenstein JM, Brandvold B, et al. Cryptococcal skull infec-tion: a case report with review of the literature. Neurosurgery 1993;32:

1034–6.

3] Fialk MA, Marcove RC, Armstrong D. Cryptococcal bone disease: a manifestationof disseminated cryptococcosis. Clin Orthop 1981;158:219–23.

4] Bosh X, Ramon R, Font J, et al. Bilateral cryptococcosis of the hip, a case report. JBone Joint Surg Am 1994;76:1234–8.