École doctorale santé, sciences, technologies

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UNIVERSITÉ FRANÇOIS - RABELAIS DE TOURS ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies ÉQUIPE Transcription Lymphome Viro-induit THÈSE présentée par : Grégoire STIK soutenue le : 19 Avril 2012 pour obtenir le grade de : Docteur de l’Université François – Rabelais de Tours Discipline / Spécialité : Sciences de la vie / Virologie Etude de la régulation transcriptionnelle de microARN viraux et cellulaire lors de l’infection par l’herpesvirus oncogène de la maladie de Marek THÈSE dirigée par : M RASSCHAERT Denis Professeur, Université François Rabelais de Tours RAPPORTEURS : M GEORGES Michel Directeur de recherche, Université de Liège M BERTAGNOLI Stéphane Maitre de conférences, Ecole Nationale Vétérinaire de Toulouse JURY : M BERTAGNOLI Stéphane Maitre de conférences, Ecole Nationale Vétérinaire de Toulouse M GEORGES Michel Directeur de recherche, Université de Liège M LEGRAND Alain Professeur, Université d’Orléans M RASSCHAERT Denis Professeur, Université François Rabelais de Tours M TRAPP Sascha Chargé de recherche, INRA/Nouzilly

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UNIVERSITÉ FRANÇOIS - RABELAIS

DE TOURS

ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

ÉQUIPE Transcription Lymphome Viro-induit

THÈSE présentée par :

Grégoire STIK

soutenue le : 19 Avril 2012

pour obtenir le grade de : Docteur de l’Université François – Rabelais de Tours Discipline / Spécialité : Sciences de la vie / Virologie

Etude de la régulation transcriptionnelle de microARN viraux et cellulaire lors de l’infection par

l’herpesvirus oncogène de la maladie de Marek

THÈSE dirigée par :

M RASSCHAERT Denis Professeur, Université François Rabelais de Tours RAPPORTEURS :

M GEORGES Michel Directeur de recherche, Université de Liège M BERTAGNOLI Stéphane Maitre de conférences, Ecole Nationale Vétérinaire de Toulouse

JURY : M BERTAGNOLI Stéphane Maitre de conférences, Ecole Nationale Vétérinaire de Toulouse M GEORGES Michel Directeur de recherche, Université de Liège M LEGRAND Alain Professeur, Université d’Orléans M RASSCHAERT Denis Professeur, Université François Rabelais de Tours M TRAPP Sascha Chargé de recherche, INRA/Nouzilly

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REMERCIEMENTS

Je tiens tout d’abord à remercier Michel Georges et Stéphane Bertagnoli pour m’avoir

fait l’honneur d’être rapporteurs de ma thèse. Je tiens également à remercier Alain Legrand et

Sascha Trapp pour avoir accepté d’être examinateurs de mon travail.

Je voudrais adresser un grand Merci à Denis Rasschaert, qui m’a littéralement

accueilli dans son laboratoire, qui m’a éclairé sur un grand nombre de points scientifiques,

techniques et qui m’a encadré tout au long de cette thèse en faisant preuve de patience face à

mon opiniâtreté parfois maladive. Et merci encore pour ton ouverture d’esprit qui m’a offert

de riches débats et qui m’a permis de réaliser cette thèse. MERCI

Je tiens ensuite à remercier Benoit Muylkens, Ginette Dambrine et Sylvie Laurent. Ce

trio de choc a rendu toutes ces années fortes agréables. Benoît m’a guidé lors de mes premiers

pas au laboratoire, m’a transmis ses connaissances, sa rigueur et son enthousiasme, Ginette

m’a conseillé, soutenu, souvent relu et m’a fait partager son expérience et sa Science et Sylvie

m’a aiguillé sur de nombreux points de biologie moléculaire et m’a permis de relativiser mon

opiniâtreté notamment grâce à la signalisation routière parisienne. Je vous adresse à tous les

trois un chaleureux merci et je suis très heureux d’avoir pu travailler avec des personnes telles

que vous mais surtout très heureux de vous avoir rencontrés.

Je remercie aussi tous les membres ou ex membres de l’équipe TLVI, Damien,

Swantje, Perrine, Jennifer, Elodie, Valérie, Marjolaine, Thomas, Sylvie, Souheila, Audrey,

Nicolas, Willy et tous les autres en particulier Adrien et Mario avec qui j’ai eu le plaisir de

travailler.

Je voudrais également adresser mes sincères remerciements au comité de l’Indre de la

ligue contre le cancer qui a financé mon doctorat.

Merci enfin à tous mes amis et à ma famille pour leur soutien.

Page 3: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

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RÉSUMÉ

Les microARN (miARN) appartiennent à une classe de petits ARN non codant

d’environ 22 nucléotides. Ils sont impliqués notamment dans le contrôle du cycle cellulaire,

de la prolifération et de la différenciation par la régulation post-transcriptionnelle qu’ils

catalysent. Les miARN sont observés chez un grand nombre d’espèces animales et végétales

et même chez des virus à ADN. Le Gallid herpes virus de type 2 (GaHV-2) est un herpes

virus oncogène responsable de la maladie de Marek chez le poulet. Le virus GaHV-2 encode

pour 25 miARN matures, répartis en 2 clusters, exprimés en particulier pendant la phase de

latence et pendant la tumorigénèse. L’infection par le virus GaHV-2 dérégule également

l’expression de certains miARN cellulaires en particulier le gga-miR-21 surexprimés dans la

quasi totalité des cancers humain. Mon travail a porté dans un premier temps sur

l’identification et la caractérisation du promoteur impliqué dans l’expression du cluster 2 de

miARN viraux (cluster mdv1-miR-M8-M10) et dans un second temps sur la caractérisation

du promoteur de gga-miR-21 expliquant l’augmentation de son expression au cours de

l’infection.

Le promoteur de cluster mdv1-miR-M8-M10 a été localisé 673 pb en amont du miR-

8-5P au niveau de 3 répétitions de 60 pb. Ces répétitions abritent un ER de réponse à la

protéine p53 impliqué dans l’activité du promoteur. Nous avons montré qu’au moins 2

répétitions de 60 pb étaient nécessaires à la fonctionnalité du promoteur et que la protéine p53

était directement impliquée dans l’expression des miARN matures du cluster mdv1-miR-M8-

M10. De plus toutes les souches virulentes ou hyper virulentes de GaHV-2 conserve au moins

deux motifs de 60 pb dans leurs génomes alors que les souches moyennement virulentes ou

aviruentes sont dépourvues de cette séquences promotrice de 60 pb répétées.

Le promoteur de gga-miR-21 a été localisé 3,3 kb en amont au niveau du 10ème intron

du gène TMEM49. Cette séquence est très conservée chez de nombreuses espèces et encode

pour de nombreux éléments de réponse en particulier AP-1 et Ets-1. Nous avons montréque

les sites AP-1 du promoteur de gga-miR-21 étaient fonctionnels. Les sites AP-1 peuvent fixer

des protéines de la famille Jun/Fos dont fait partie l’oncoprotéine virale Meq. Nous avons

montré que l’oncoprotéine Meq pouvait se lier au niveau du promoteur de gga-miR-21 et

activer la fonctionnalité du promoteur pour augmenter l’expression du miARN mature. Enfin,

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3

des études sur des cibles potentielles de gga-miR-21 ont montré qu’il pourrait réguler à la fois

le cycle cellulaire via une cible cellulaire PDCD4 (programmed death cell 4) et le cycle viral

via une cible au niveau de la protéine majeur de capside virale VP5.

Mots clefs : herpesvirus, GaHV-2, microARN, promoteur, p53, Meq

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TABLES DES MATIÈRES

REMERCIEMENTS .................................................................................................................. 1!RÉSUMÉ.................................................................................................................................... 2!TABLES DES MATIÈRES ....................................................................................................... 4!LISTE DES TABLEAUX........................................................................................................ 10!LISTE DES FIGURES............................................................................................................. 12!ABRÉVIATIONS .................................................................................................................... 17!INTRODUCTION.................................................................................................................... 20!1. La transcription par l’ARN polymérase de type II............................................................... 21!

1.1. Initiation de la transcription et « core » promoteur ....................................................... 22!1.2. La Transcription basale ................................................................................................. 23!

1.2.1. Elements cis-régulateurs ........................................................................................ 23!1.2.2. Facteurs généraux de la transcription et formation du complexe d’initiation de la transcription...................................................................................................................... 25!

1.3. Transcription régulée..................................................................................................... 28!1.3.1. Les facteurs de transcription .................................................................................. 28!

1.3.1.1. Les protéines à motifs hélice-tour-hélice ........................................................ 30!1.3.1.2. Les protéines à motifs à doigt de zinc ............................................................. 30!1.3.1.3. Les protéines à domaines basiques.................................................................. 30!

1.3.1.3.1. Famille AP-1 ............................................................................................ 32!1.3.1.4. Les protéines à architecture ! (p53) ............................................................... 32!

1.3.1.4.1. p53............................................................................................................ 32!2. Le virus de la maladie de Marek .......................................................................................... 34!

2.1. La maladie de Marek..................................................................................................... 34!2.1.1. Historique ............................................................................................................... 34!2.1.2. Transmission .......................................................................................................... 36!2.1.3. Les formes cliniques de la maladie ........................................................................ 36!2.1.4. Prophylaxie vaccinale ............................................................................................ 38!2.1.5. Physiopathologie virale .......................................................................................... 39!

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2.2. Le virus de la maladie de Marek ................................................................................... 42!2.2.1. Classification.......................................................................................................... 42!2.2.2. Morphologie de la particule virale ......................................................................... 44!2.2.3. Le génome du virus de la maladie de Marek ......................................................... 45!2.2.4. Transcriptomique et protéomique du cycle viral.................................................... 46!

2.2.4.1. Les gènes homologues aux alphaherpesvirus ................................................. 48!2.2.4.1.1. Les gènes " très précoces et précoces ...................................................... 49!2.2.4.1.2. Les gènes ! précoces et la réplication du génome ................................... 50!2.2.4.1.3. Les gènes # (ou tardifs) et l’assemblage des virions ................................ 52!

2.2.4.2. Les gènes spécifiques de GaHV-2 .................................................................. 55!2.2.4.2.1. Les gènes indirectement impliqués dans l’oncogenèse............................ 55!

La lipase virale ..................................................................................................... 55!Le gène vIL-8 ....................................................................................................... 56!Les gènes de la région BamH1-H ........................................................................ 56!

2.2.4.2.2. Les gènes impliqués directement dans l’oncogenèse ............................... 58!vTR....................................................................................................................... 58!Le gène meq ......................................................................................................... 59!Le gène LAT (Latency associated Transcript)...................................................... 64!Les microARN ..................................................................................................... 66!

3. Les microARN ..................................................................................................................... 69!3.1. Généralités..................................................................................................................... 69!3.2. Biogénèse des miARN .................................................................................................. 70!

3.2.1. Transcription des microARN ................................................................................. 70!3.2.2. Maturation des microARN ..................................................................................... 71!

3.2.2.1. Maturation du pri-miARN............................................................................... 71!3.2.2.2. Exportation nucléaire du pre-miARN ............................................................. 74!3.2.2.3. Sélection du brin mature du microARN et complexe miRISC ....................... 74!

3.3. Interaction microARN/ARNm ...................................................................................... 77!3.3.1. Principes de reconnaissance du miARN et de sa cible........................................... 77!

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3.3.2. Influence de la position de la cible et de la structure de l’ARNm sur la répression médiée par miARN........................................................................................................... 79!

3.4. Mécanismes de régulation médiés par les miARN ....................................................... 81!3.4.1. Inhibition de l’initiation de la traduction................................................................ 81!3.4.2. Inhibition de la traduction post-initiation............................................................... 82!3.4.3. Dégradation/séquestration des ARNm ................................................................... 83!3.4.4. Activation de la traduction ..................................................................................... 83!

3.5. MicroARN et cancer ..................................................................................................... 84!3.5.1. Le cluster 17-92...................................................................................................... 86!3.5.2. Le miARN-155....................................................................................................... 86!3.5.3. Le miARN let-7...................................................................................................... 87!3.5.4. Les miARN miR-34 ............................................................................................... 87!3.5.5. Le miR-21 .............................................................................................................. 87!

3.6. MicroARN et Virus ....................................................................................................... 88!3.6.1. Généralités.............................................................................................................. 88!3.6.2. Fonctions des microARN et Herpesvirus............................................................... 90!3.6.3. MicroARN et virus de la maladie de Marek .......................................................... 92!

4. Objectifs de travail ............................................................................................................... 96!MATÉRIELS ET MÉTHODES............................................................................................... 97!1. Lignées cellulaires et virus ................................................................................................... 98!2. Vecteur de clonage et d’expression...................................................................................... 99!3. Clonage moléculaire........................................................................................................... 101!

3.1. Amplification génique par réaction de polymérisation en chaine (Polymerase Chain Reaction, PCR)................................................................................................................... 101!3.2. Electrophorèse d’ADN................................................................................................ 101!3.3. Purification des acides nucléiques............................................................................... 101!3.4. Digestion enzymatique................................................................................................ 102!3.5. Déphosphorylation des vecteurs de clonage ............................................................... 102!3.6. Ligature vecteur/insert................................................................................................. 102!3.7. Préparation des bactéries électro-compétentes............................................................ 103!

Page 8: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

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3.8. Transformation bactérienne......................................................................................... 103!3.9. Criblage des bactéries contenant le plasmide recombinant......................................... 103!3.10. Midi-préparation d’ADN plasmidique ...................................................................... 104!

4. Elaboration des différentes constructions .......................................................................... 104!4.1. Constructions du promoteur du cluster mdv1-miR-M8-M10 ..................................... 104!

4.1.1. Constructions du promoteur et des formes tronquées .......................................... 104!4.1.2. Mutagénèse des séquences promotrices ............................................................... 105!4.1.3. Construction des minigènes pB691 et pB695 ...................................................... 107!4.1.4. Constructions de la région promotrice de gga-miR-21 ........................................ 107!4.1.5. Construction des cibles virale et cellulaire de gga-miR-21.................................. 108!4.1.6. Construction des vecteurs d’expression ............................................................... 109!

5. Expression des plasmides en systèmes eucaryotes ............................................................ 110!5.1. Lipofection des cellules adhérentes............................................................................. 110!5.2. Electroporation des cellules en suspension ................................................................. 111!

5.2.1. Electroporateur EasyjecT Plus ............................................................................. 111!5.2.2. Electroporateur Amaxa ........................................................................................ 111!

6. Mesure de l’activité luciférase ........................................................................................... 112!7. Analyse des ARN totaux .................................................................................................... 113!

7.1. Extraction des ARN totaux ......................................................................................... 113!7.2. RACE-PCR ................................................................................................................. 113!7.3. Reverse transcriptase PCR quantitative (qRT-PCR)................................................... 115!7.4. Northern Blot............................................................................................................... 116!

8. Immunoprécipitation de Chromatine ................................................................................. 117!8.1. Liaisons covalentes des protéines avec la chromatine ................................................ 117!8.2. Immunoprécipitation ................................................................................................... 118!8.3. Amplification de l’ADN précipité............................................................................... 119!

9. Western Blot....................................................................................................................... 119!10. Analyse en cytométrie en flux.......................................................................................... 120!11. Logiciels, progiciels et statistiques................................................................................... 121!

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RÉSULTATS ......................................................................................................................... 122!1. Régulation transcriptionnelle du cluster mdv1-miR-M8-M10........................................... 123!

1.1. Identification des éléments cis-régulateurs potentiels par étude bioinformatique ...... 123!1.2. Localisation de la région promotrice du cluster mdv1-miR-M8-M10 par troncatures emboitées............................................................................................................................ 125!1.3. Identification des sites d’initiation de la transcription par 5’RACE PCR................... 127!1.4. Efficacité transcriptionnelle des répétitions de 60 pb et expression ectopique de mdv1-miR-M7-5p......................................................................................................................... 128!1.5. Identification du « core » promoteur du pri-miARN mdv1-miR-M8-M10 ................ 129!1.6. L’activité transcriptionnelle du promoteur du pri-miARN-M8-M10 est dépendante d’éléments de réponse à la protéine p53 ............................................................................ 132!1.7. La protéine p53 transactive le promoteur du cluster mdv1-miR-M8-M10................. 134!

1.7.1. Interaction de la protéine p53 avec le promoteur du cluster mdv1-miR-M8-M10........................................................................................................................................ 134!1.7.2. Expression ectopique de p53 en cellules Saos-2 .................................................. 135!1.7.3. L’adriamycine induit une accumulation de p53 aboutissant à la transactivation du promoteur et à l’augmentation des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 endogènes........................................................................................................................................ 136!

1.7.3.1. Expression de la protéine p53 après traitement à l’adriamycine en cellules MSB-1 ........................................................................................................................ 136!1.7.3.2. Impact du traitement à l’adriamycine sur le promoteur P1$3’ ..................... 137!1.7.3.3. Impact du traitement à l’adriamycine sur l’expression des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 exprimés de façon endogène en cellules 54-O et MSB-1 ........ 138!

2. Régulation transcriptionnelle de gga-miR-21 .................................................................... 139!2.1. L’expression de miR-21 augmente au cours de l’infection par GaHV-2 RB-1B ....... 140!2.2. Analyse bio informatique du potentiel promoteur de miR-21 .................................... 141!2.3. Localisation par 5’RACE PCR de l’initiation de la transcription ............................... 142!2.4. Le promoteur de miR-21 est sous le contrôle d’éléments de réponse AP-1 et Ets-1 .. 143!2.5. Expression des protéines c-Jun et Ets-1 en cellules DT-40 et MSB-1........................ 146!2.6. L’expression ectopique de Meq dans les cellules DT-40 augmente l’activité transcriptionnelle du promoteur de gga-miR-21 ................................................................ 147!

2.6.1. Analyse par western blot de l’expression ectopique de Meq et de la surexpression de Jun dans les cellules DT-40....................................................................................... 147!

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2.6.2. Influence de l’expression ectopique de Meq et de la surexpression de Jun sur l’activité du promoteur de gga-miR-21 dans les cellules DT-40 ................................... 148!

2.7. Interaction des protéines Meq et c-Jun avec le promoteur de gga-miR-21................. 149!2.8. L’expression ectopique de Meq dans les cellules DT-40 induit l’expression de gga-miR-21 mature.................................................................................................................... 150!

3. Action de gga-miR-21........................................................................................................ 151!3.1. Effet du gga-miR-21 endogène sur la cible cellulaire PDCD4 et la cible virale VP5 151!3.2. Effet d’un anti-gga-miR-21 sur l’apoptose des cellules MSB-1 ................................. 153!

3.2.1. Analyse de l’effet d’un anti-miR-21 transfecté en cellules MSB-1 par qRT-PCR........................................................................................................................................ 154!3.2.2. Analyse en cytométrie en flux de l’effet de l’anti-miR-21 sur l’apoptose des cellules MSB-1............................................................................................................... 154!

DISCUSSION ........................................................................................................................ 156!1. Un promoteur piloté par p53 associé à un polymorphisme de répétitions de 60 pb contrôle l’expression du cluster mdv1-miR-M8-M10 de GaHV-2 ...................................................... 157!2. L’oncomiR-21 surexprimé au cours de la lymphomagenèse associée à l’infection par GaHV-2 est transactivé par l’oncoprotéine virale Meq ......................................................... 165!3. MicroARN, lymphomagenèse et régulation du cycle viral................................................ 169!RÉFÉRENCES BIBLIOGRAPHIQUES ............................................................................... 178!PUBLICATIONS SCIENTIFIQUES..................................................................................... 202!

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LISTE DES TABLEAUX

Tableau I : Classification des familles des facteurs de transcription

Tableau II : Classification de l’ordre des Herpesvirales

Tableau III : Classification des Mardivirus

Tableau IV : Classification des différents gènes communs aux alphaherpesvirinae en fonction

de leur cinétique d’expression

Tableau V : Expression des 25 miARN matures retrouvés dans les différentes banques issues

de la littérature ou des banques obtenues au sein du laboratoire

Tableau VI : MicroARN dérégulés dans différents cancers

Tableau VII : Répartition des virus encodant des miARN

Tableau VIII : Expression des microARN encodés par GaHV-2 in vivo au cours d’infection

et in vitro dans des lignées cellulaires transformées par GaHV-2

Tableau IX : Expression des principaux miARN cellulaires exprimés dans des leucocytes

sanguins circulants au cours de l’infection in vivo par la souche virulente de GaHV-2 RB-1B

Tableau X : Expression des miARN cellulaires dans les lignées lymphoïdes transformées par

GaHV-2

Tableau XI : Oligonucléotides complémentaires des différents vecteurs utilisés pour le crible

et le séquençage des vecteurs recombinants

Tableau XII : Oligonucléotides utilisés pour la construction des séquences promotrices du

cluster mdv1-miR-M8-M10

Tableau XIII : Oligonucléotides utilisés pour la construction des minigènes véhiculant le

cluster mdv1-miR-M8-M10 avec et sans promoteur

Tableau XIV : Oligonucléotides utilisés pour la construction des séquences promotrices de

miR-21 et pour la mutagenèse des éléments de réponse

Page 12: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

11

Tableau XV : Oligonucléotides utilisés pour cloner et muter les cibles potentielles de gga-

miR-21

Tableau XVI : Oligonucléotides utilisés pour cloner en vecteur d’expression les protéines

Meq et c-Jun

Tableau XVII : Oligonucléotides utilisés pour la RACE-PCR

Tableau XVIII : Oligonucléotides utilisés pour la qRT-PCR et le northern blot

Tableau XIX : oligonucléotides utilisés pour le test d’inactivation de gga-miR-21

Tableau XX : Effet du LNA anti-miR-21 sur l’apoptose des cellules MSB-1

Tableau XXI : Identification des gènes aviaires portant des séquences complémentaires aux

« seed » des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 au niveau des 3’UTR conservées à

travers les espèces

Page 13: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

12

LISTE DES FIGURES

Figure 1 : Représentation schématique du nucléosome et de la chromatine

Figure 2 : Schématisation des promoteurs à initiation de la transcription unique ou dispersée

Figure 3 : Localisation des ER impliqués lors d’une initiation unique de la transcription par

l’ARN polymérase II

Figure 4 : Modèle d’assemblage et de fonctionnement du complexe de pré-inititation de la

transcription

Figure 5 : Changements moléculaires du pré-ARNm liés à l’addition de la coiffe à son

extrémité 5’

Figure 6 : Représentation schématique des quatre grands types de domaines de liaisons à

l’ADN

Figure 7 : Strucutre de la protéine p53 humaine

Figure 8 : Portrait de Jozef Marek

Figure 9 : Symptômes et lésions provoqués par le virus de la maladie de Marek

Figure 10 : Chronologie de la pathogenèse d’une souche oncogénique de GaHV-2

Figure 11 : Micrographie électronique du virion MDV

Figure 12 : Organisation génomique des herpesvirus des groupes A à F

Figure 13 : Comparaison de la structure génomique des 3 génotypes de Mardivirus, GaHV-2,

GaHV-3 et MeHV-1

Figure 14 : Représentation schématique du complexe transcriptionnel médié par VP16

Figure 15 : Représentation schématique du promoteur bidirectionnel contrôlant la

transcription des gènes pp38 et 1,8kb-mRNA

Figure 16 : Modèle proposé pour la réplication des herpesvirus de type E

Page 14: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

13

Figure 17 : Représentation schématique du génome de GaHV-2 et des deux régions répétées

IRL et TRL

Figure 18 : Structure de la protéine Meq et comparaison des domaines basique Leucine

Zipper (bZIP) des protéines Meq, Jun et Fos

Figure 19 : Structure de la protéine Meq représentant les différents domaines fonctionnels de

la protéine

Figure 20 : Représentation schématique du polymorphisme de la protéine Meq chez les

souches de GaHV-2 et le lien avec leurs niveaux de virulence

Figure 21 : Profil d’épissage des transcrits LAT

Figure 22 : Localisation et représentation de la strucutre tige-boucle des 9 pré-microARN du

cluster 1 de microARN, localisés dans les régions IRL et TRL de GaHV-2

Figure 23 : Localisation et représentation de la strucutre tige-boucle des 4 pré-microARN du

cluster 2 de microARN, localisés dans les régions IRs et TRs de GaHV-2

Figure 24 : Diversité de unités transcriptionnelles des miARN

Figure 25 : Biogenèse et mode d’action des miARN

Figure 26 : Représentation schématique de la biogenèse canonique ou par mirtron des

miARN

Figure 27 : Représentation schématique des protéines Argonaute 2 et GW182

Figure 28 : Modèle empirique des trois types d’appariements miARN / ARNm cible

Figure 29 : Exemple d’appariement miARN / ARNm « non seed »

Figure 30 : Influence de la structure secondaire de l’ARNm et des protéines de liaison à

l’ARN sur la fixation des miARN

Figure 31 : Mécanismes de régulation par les miARN

Figure 32 : Représentation schématique des familles de virus encodant des miARN

Figure 33 : Exemple de cibles des miARN viraux

Page 15: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

14

Figure 34 : Carte des différents vecteurs utilisés

Figure 35 : Mutagenèse des séquences [60bp] par hybridation spécifique de longs nucléotides

et par PCR

Figure 36 : Elaboration des constructions comportant des mutations internes par mutagenèse

dirigée

Figure 37 : Activité promotrice du promoteur p-miR-LAT

Figure 38 : Localisation fine du promoteur p-miR-LAT

Figure 39 : Identification des sites d’initiation de la transcription par 5’ RACE-PCR

Figure 40 : Analyse par Northern blot du rôle des répétitions de 60 pb dans l’expression des

miARN matures

Figure 41 : Détermination de la séquence « core » promotrice du cluster mdv1-miR-M8-M10

Figure 42 : Identification des éléments de réponse aux facteurs de transcription impliqués

dans l’activité du promoteur du cluster mdv1-miR-M8-M10

Figure 43 : Association directe de la protéine p53 avec le promoteur du cluster mdv1-miR-

M8-M10

Figure 44 : La protéine suppressive de tumeur p53 transactive le promoteur minimal [60 bp]2

Figure 45 : Analyse par Western blot du taux d’expression de p53 après traitement à

l’adriamycine

Figure 46 : Effet de l’induction de p53 par l’adriamycine sur l’activité transcriptionnelle du

promoteur P1$3 qui contient les ER à p53

Figure 47 : Induction de la production de miARN mdv1-miR-M8-M10 mesurée par RT-PCR

quantitative après traitement à l’adriamycine

Figure 48 : Expression du miARN-21 durant l’infection in vivo par GaHV-2

Figure 49 : Alignement de la séquence promotrice du miARN-21 humain et du potentiel

promoteur du miARN-21 aviaire

Figure 50 : Localisation de l’initiation du transcrit encodant le gga-miR-21

Page 16: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

15

Figure 51 : Activité promotrice du promoteur de gga-miR-21 et identification des différents

éléments de réponse impliqués dans l’activité transcriptionnelle

Figure 52 : Analyse par Western blot du profil d’expression de cJun dans les lignées MSB-1

et DT-40

Figure 53 : Analyse par Western blot du profil d’expression d’Ets-1 dans les lignées MSB-1

et DT-40

Figure 54 : Analyse par Western blot de l’expression ectopique de Meq dans les cellules DT-

40

Figure 55 : Influence de l’expression ectopique de cJun et de Meq sur l’activité

transcriptionnelle du promoteur pmi21WT

Figure 56 : Association directe des protéines Meq et c-Jun avec le promoteur de gga-miR-21

Figure 57 : L’expression ectopique de Meq augmente la production de gga-miR-21

Figure 58 : Alignement de gga-miR-21 avec les ARNm des cibles cellulaire PDCD4 et virale

VP5

Figure 59 : Effet du gga-miR-21 endogène sur la cible cellulaire PDCD4 et la cible virale

VP5

Figure 60 : Influence de l’inhibition de gga-miR-21 sur l’apoptose des cellules MSB-1

Figure 61 : Profil d’épissage des transcrits LAT

Figure 62 : Alignement chez différentes souches de GaHV-2 des régions génomiques qui

s’étendent de la séquence en aval des télomères jusqu’au dernier miARN du cluster 2

Figure 63 : Séquence nucléotidique des 3 répétitions de 60 pb et du motif INR-like en aval

correspondant au promoteur p-miR-LAT RB-1B

Figure 64 : Organisation de l’élément de réponse à p53

Figure 65 : Structure secondaire potentielle du pri-miR-M8-M10

Figure 66 : Alignement des 5 ER AP-1 identifiés dans le promoteur de gga-miR-21

Figure 67 : Expression de l’ARN Meq au cours de l’infection par GaHV-2 RB-1B

Page 17: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

16

Figure 68 : MicroARN transactivés par p53

Figure 69 : Interactions des mdv1-miR-M8-5p et gga-miR-21 au sein de la 3’UTR de

l’ARNm de PTEN

Figure 70 : Régulation potentielle de l’expression de p53 via PTEN et MDM2 hors contexte

infectieux (A) et lors le l’infection par GaHV-2 (B)

Figure 71 : Interactions potentielles de mdv1-miR-M8-5p avec les ARNm de US3 et gE

Page 18: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

17

ABRÉVIATIONS

°C : degré Celsius

µF : micro Farad

ADN : acide désoxyribonucléique

ADNc : acide désoxyribonucléique complémentaire

ARN : acide ribonucléique

ARNm : ARN messager

miARN : microARN

BET : Bromure d’éthidium

CEF : Chicken Embryo Fifrobast

CMH : Complexe Majeur d’Histocompatibilité

CMV : cytomégalovirus

CaCl2 : Chlorure de calcium

DNase : DésoxyriboNucléase

dNTP : désoxyribonucléotide tri-phosphate

DTT : dithiothréitol

EBV : Epstein Barr Virus

EDTA : Acide éthylène diamine tétraacétique

g : accélération de l’apesanteur

GaHV : Gallid Herpes Virus

h : heure

HCl : acide chlorhydrique

HCMV : Human CytomegaloVirus

HHV : Human Herpesvirus

HSV : Hèrpes Simplex Virus

ICP : Infected Cell protein

IE : Immediat Early

Page 19: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

18

IL : Interleukine

IPTG : isopropythio-!-D-galactoside

IRL : Internal Repeat Long

IRS : Internal Repeat Short

KCl : Chlorure de potassium

kb : kilobases

kDa : kilo Daltons

KSHV : Kaposi Sarcoma Herpesvirus

LAT : Latency Associated Transcript

LCMV : Lymphocytic Choriomeningitidis Virus

LMH : Leghorn Male Hépatocyte

LMP1 : Latent Membrane Protein 1

LTR : Long Terminal Repeat

mA : milliampère

Meq : Marek’s disease virus EcoRI fragment Q

mg, µg, ng : milligramme, microgramme, nanogramme

mL, µL : millilitre, microlitre

min : minute

mM, M : millimolaire, molaire

MDV: Marek’s Disease Virus

MgCl2 : Chlorure de magnésium

MgSO4 : Sulfate de magnésium

NaCl: Chlorure de sodium

NaI : Iodure de sodium

nm : nanomètre

nt : nucléotide

ORF : Open Reading Frame

pb : paire de base

PBL : Peripheral Blood Lymphocytes

Page 20: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

19

PBS : Phosphate Buffer Saline

PCR : Polymerase chain reaction pi : post-infection

PRR : Proline-Rich Repeat

RISC : RNA Induced Silencing Complex

RT-PCR : Reverse Transcriptase PCR

SDS : Sodium Dodecyl Sulfate

TBE : Tris/Borate/EDTA

TBP : tryptose broth phosphate

TCR : T Cell Receptor

TERT : Telomerase Reverse Transcriptase

TK : Thymidine Kinase

TNF" : Tumor Necrosis Factor "

TR : Telomerase RNA

Tris : tris-(hydroxyméthyl)-aminométhane

TRL: Terminal Repeat Long

TRS: Terminal Repeat Short

UL : Unique Long

US : Unique Short

v : virulente

vv : very virulente

vv+ : very very virulente

vTR : virus Telomerase RNA

VZV : Varicella Zoster Virus

X-Gal : 5-bromo-4-chloro-3-indolyl-!-D-galactopyranoside

Page 21: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

20

INTRODUCTION

Page 22: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

21

1. La transcription par l’ARN polymérase de type II Chez les eucaryotes, l’information codée par l’ADN est transcrite en ARN à l’aide de

trois types d’ARN polymérase, dont l’ARN polymérase de type II, responsable de la

transcription des gènes codant pour les protéines et les microARN. La transcription de ces

gènes de classe II requiert la mise en place de multiples évènements successifs. Les premières

étapes correspondent aux modifications au niveau de la chromatine, sa décondensation, le

remodelage du nucléosome, la modification des histones (Figure 1). Ensuite lorsque le gène et

le promoteur seront accessibles, des facteurs de transcription et des coactivateurs se fixeront

sur le promoteur pour finalement permettre le recrutement de la machinerie de transcription

basale au niveau du « core » promoteur, qui est la première étape de la transcription.

Page 23: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

22

1.1. Initiation de la transcription et « core » promoteur Il existe deux grands modes de fonctionnement de l’initiation de la transcription, unique

et dispersée (Smale and Kadonaga 2003; Carninci et al. 2006). Dans l’initiation unique, la

transcription commence à proximité d’un site principal situé au niveau d’un nucléotide

précis, le TSS, pour Transcription Start Site. Pour l’initiation dispersée, la transcription peut

s’initier à plusieurs sites dans une région étendue entre 50 et 100 paires de bases (pb), sans

qu’un TSS précis ne paraisse être majoritairement utilisé (Figure 2). Par ailleurs, certains

promoteurs peuvent combiner les deux types d’initiation de la transcription (Carninci et al.

2006). En général, l’initiation unique de la transcription semble être prédominante chez les

organismes simples, alors qu’elle ne concernerait que 30% des gènes chez les vertébrés.

Enfin, les promoteurs à initiation unique seraient plus particulièrement associés aux gènes

régulés tandis que les promoteurs à initiation dispersée seraient plutôt caractéristiques des

gènes constitutifs.

Le « core » promoteur est généralement défini comme la séquence d’ADN la plus courte

localisée juste en 5’ du gène, dirigeant l’initiation de la transcription par l’ARN polymérase II

avec une efficacité transcriptionnelle maximale. Dans le passé, cette région d’ADN était

considérée comme une entité générique fonctionnant selon un mécanisme universel. Il est

Page 24: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

23

aujourd’hui clair qu’il existe une large variété de structures et de fonctions de « core »

promoteurs en relation avec la diversité des éléments qui peuvent le composer. Les premières

études de promoteur réalisées in vitro avaient montré que l’ARN polymérase II pouvait

synthétiser de l’ARN à partir d’une matrice d’ADN mais requérait l’adjonction de facteurs

basaux de la transcription pour reconnaitre le promoteur, tels que TFIIA (Transcription Factor

for RNA polymerase II A), TFIIB, TFIID, TFIIE, TFIIF et TFIIH (Conaway and Conaway

1997). Par ailleurs, le facteur TFIID est composé de multiples sous-unités, dont la TBP

(TATA-Binding-Protein) et une douzaine de TAF (TBP-Associated Factors).

1.2. La Transcription basale La transcription basale TATA dépendante a été largement étudiée dans le passé. Un

certain nombre d’éléments cis-régulateurs (séquences spécifiques de l’ADN) ont été identifiés

fixant des éléments trans-régulateurs (facteurs généraux de transcription) selon une

dynamique établie (assemblage du complexe de pré-initiation) permettant ainsi l’initiation de

la transcription.

1.2.1. Elements cis-régulateurs La boite TATA (TATA box) est le plus ancien motif nucléotidique de promoteur identifié

(TATAWAAR, d’après le code des nucléotides IUPAC). Localisée environ 30 nt en amont du

TSS, elle permet le recrutement de la protéine TBP (Figure 3). Bien qu’elle aie été

particulièrement étudiée, la boite TATA n’est présente que dans 10 à 15 % des promoteurs

chez les mammifères (Carninci et al. 2006).

Page 25: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

24

Le site d’initiation de la transcription appelé INR (Initiator element) présente une

séquence consensus YYANWYY, reconnue par les sous unité TAF1 et TAF2. Il s’agit

probablement du motif le plus fréquemment retrouvé au sein des « core » promoteurs (Smale

and Kadonaga 2003; Carninci et al. 2006) dans lequel le TSS correspond en général au

nucléotide A. Bien que certaines études informatiques aient redéfini les potentiels INR des

promoteurs des mammifères comme des motifs YR dans lesquels le R correspondrait au TSS

(Carninci et al. 2006; Frith et al. 2008), la majorité des INR observés au niveau de « core »

promoteurs à initiation unique restent cependant de type YYANWYY.

Les motifs BRE (TFIIB Recognition Element) sont localisés de part et d’autre de la boite

TATA (upstream : BREu, SSRCGCC et downstream : BREd, RTDKKKK) (Figure 3). Ils

sont reconnus par TFIIB et régulent la transcription en association avec la boite TATA.

Enfin, les motifs DPE (Downstream core Promoter Element, RGWYVT) et MTE (Motif

Ten Element) sont localisés respectivement entre 28 à 33 et 18 à 27 nucléotides en aval de

l’INR (Figure 3). Ils sont impliqués dans la reconnaissance de TFIID et ils agissent en

synergie avec l’INR (Burke and Kadonaga 1997; Ohler et al. 2002).

Il existe d’autres motifs retrouvés au voisinage du site d’initiation de la transcription

recrutant des facteurs généraux de transcription. C’est le cas de la boite CCAAT localisée

environ 70 nt en amont du TSS qui est reconnue par les facteurs CTF (CCAAT-binding

transcription factor) et CBF (CCAAT-box-binding factor) et des boites GC (séquences riches

en dinucléotides GC) qui sont des sites de fixation aux facteurs de transcription Sp1 (Blake et

al. 1990). Les boites GC sont localisées entre 40 et 80 nt en amont du TSS (Blake et al. 1990)

suggérant qu’elles pourraient diriger la machinerie de transcription basale via Sp1 qui peut se

lier à la TBP en absence de TATA box (Butler and Kadonaga 2002).

Pour conclure, chez les eucaryotes, il existe une grande variété de promoteurs basaux.

Ainsi à titre d’exemple, chez l’homme, seulement 24 % des promoteurs contiennent une boite

TATA et seulement 10 % d’entre elles présentent une séquence consensus. Le motif INR est

présent dans la moitié des promoteurs, alors que 46% des promoteurs sont dépourvus à la fois

de boite TATA et d’INR (Yang et al. 2007). Enfin, les trois quarts des promoteurs dépourvus

de boite TATA contiennent plusieurs boites GC (Yang et al. 2007) et ces dernières sont

rencontrées à l’intérieur d’environ 50 % des promoteurs humains et en absence de boite

TATA, elles induiraient le plus souvent des initiations dispersées de la transcription.

Page 26: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

25

1.2.2. Facteurs généraux de la transcription et formation du

complexe d’initiation de la transcription La première étape dans la formation du complexe de pré initiation (PIC, Pre Initiation

Complex) est la liaison au niveau du « core » promoteur de TFIID qui est composé de

multiples sous-unités comme la TBP et une douzaine de TAF. La sous unité TBP en se fixant

dans le petit sillon de l’ADN au niveau de la boite TATA impose une très forte courbure à

l’ADN (Kim et al. 1993), permettant ainsi l’interaction des sous unités TAF avec l’INR et

différents motifs comme le DPE en aval du TSS (Burley and Roeder 1996) (Figure 4). La

liaison de TFIID au « core » promoteur est ensuite stabilisée par TFIIA et TFIIB qui

interagissent directement avec TBP et des motifs ADN adjacents comme BRE (Figure 4)

(Nikolov et al. 1995; Geiger et al. 1996; Tsai and Sigler 2000). Alors que seul TFIIB

semblerait indispensable à la transcription basale in vitro (Orphanides et al. 1996), TFIIA

serait essentiel à la transcription basale des promoteurs possédant une INR mais dépourvus de

boite TATA (Martinez et al. 1998). Le facteur TFIIB, une fois fixé sur le promoteur, permet

le recrutement du complexe TFIIF-ARN polymérase. Enfin, l’initiation de la transcription

s’effectue après l’addition des facteurs TFIIE et TFIIH au PIC (Takagi et al. 2003). TFIIH est

un complexe de neuf sous unités dont deux hélicases (XPB et XPD) et une cycline kinase

(Chang and Kornberg 2000). Les 2 hélicases sont impliquées dans la formation ATP

dépendante du PIC (ouverture de la double hélice d’ADN) et dans le détachement du

promoteur au moment de la transition vers l’étape d’élongation (Dvir et al. 2001). La cycline

kinase est responsable de la phosphorylation du domaine CTD (Carboxy Terminal Domain)

de la polymérase II, qui est l’étape nécessaire à la dissociation du PIC et à l’initiation de

l’élongation du brin d’ARN (Figure 4).

Cependant, l’ordre de recrutement décrit ci-dessus a été établi à partir d’expérimentations

in vitro utilisant des facteurs de transcription purifiés. Aussi, il a été remis en cause par la

mise en évidence d’une association sous forme d’holoenzyme comprenant une forme hypo-

phosphorylée de la polymérase II, plusieurs facteurs de transcription (généralement TFIIF,

TFIIE et TFIIH) et un complexe de cofacteurs appelé « Mediator » au sein des cellules

(Orphanides et al. 1996; Malik and Roeder 2000). Dans ce nouveau schéma, le complexe

ADN-TFIID-IIA-IIB pourrait ainsi recruter l’holoenzyme pol II pré-assemblée assurant une

mobilisation rapide de la machinerie transcriptionnelle. Mais compte tenu de la grande

diversité des promoteurs et des facteurs de transcription, il semble plus probable qu’il existe

plusieurs modèles d’holoenzyme assemblée, avec des sous complexes modulaires

Page 27: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

26

interchangeables et recrutés spécifiquement selon l’état physiologique de la cellule et les

tissus considérés.

Page 28: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

27

Dans certains cas, la machinerie transcriptionnelle peut être recrutée par des éléments cis

fixant des facteurs trans autres que les facteurs généraux de la transcription. A titre

d’exemple, la protéine p53 possède des domaines d’interaction avec le facteur TFIID et en

particulier la TBP (Chesnokov et al. 1996). Récemment, il a été mis en évidence que p53

activait directement la transcription en ciblant une conformation spécifique du Mediator

(Meyer et al. 2010). Dans ces conditions, c’est le modèle d’holoenzyme de la machinerie

transcriptionnelle qui est favorisé. Le recrutement de l’holoenzyme pourrait se faire à partir

d’éléments cis non consensus ou bien grâce à l’interaction d’un facteur de transcription avec

le complexe de l’holoenzyme et ainsi permettre l’initiation de la transcription.

Après l’élongation d’environ 30 bases du brin d’ARNm, l’ARN polymérase n’est plus en

contact avec le promoteur basal et l’élongation se poursuit jusqu’à la rencontre de séquences

de fin de transcription (classiquement UAUGUUUC chez les eucaryotes). Pendant

l’élongation, l’ARN polymérase recrute des facteurs de maturation, d’export de l’ARNm et de

modulation de la chromatine (Bentley 2002) et la terminaison de la transcription permet la

libération de l’ARNm qui est exporté dans le cytoplasme et la libération de l’ARN

polymérase qui est déphosphorylée. Tout au long de la transcription, l’ARNm va subir

plusieurs étapes de maturation. Une coiffe méthylée est ajoutée à l’extrémité 5’ (Figure 5),

alors qu’au niveau de l’extrémité 3’, le messager est clivé environ 20 bases après un signal de

polyadénylation (AAUAAA) avant d’être allongé d’une queue poly-A (d’une centaine de

nucléotides) par une polyA-polymérase. Ces modifications protègent l’ARNm des digestions

enzymatiques et permettent sa traduction ultérieure. Enfin, la dernière maturation importante

de la plupart des ARNm correspond à l’épissage co-transcriptionnel du pré-ARNm pour

donner l’ARNm, qui sera exporté vers le cytoplasme.

Page 29: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

28

1.3. Transcription régulée Outre les éléments impliqués dans la régulation de la transcription basale, d’autres

éléments cis-régulateurs spécifiques permettent d’induire et de réguler la transcription. Ils

peuvent influencer le taux de transcription d’un promoteur basal, même localisés à plusieurs

kb en amont ou en aval de ce dernier. De plus, certaines synergies peuvent exister entre ces

éléments aboutissant à une régulation complexe de la transcription.

1.3.1. Les facteurs de transcription La régulation du niveau de l’activité transcriptionnelle est sous le contrôle d’éléments

trans, les facteurs de transcription, qui possèdent des domaines de liaison à l’ADN

Page 30: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

29

spécifiques des séquences cis régulatrices ou éléments de réponse (ER) présentes au niveau

du promoteur. Leur fixation sur les ER peut avoir un effet activateur ou au contraire,

répresseur sur l’expression du gène. Ils s’associent le plus souvent sous la forme de

multimères pour se fixer sur l’ADN au niveau du grand sillon, par l’intermédiaire d’hélices ",

de liaisons hydrogène et de liaisons de Van der Waals. Les facteurs de transcription

participent à la régulation des gènes complexes du développement, à la régulation du cycle

cellulaire et à la différenciation. L’étude des différents facteurs de transcription a permis de

classer ces différentes protéines en fonction de leur séquence, leur domaine caractéristique,

leur structure tridimensionnelle et leur interaction à l’ADN (Harrison 1991; Pabo and Sauer

1992). Quatre grandes classes de facteurs ont ainsi été définies (Figure 6, Tableau I).

Page 31: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

30

1.3.1.1. Les protéines à motifs hélice-tour-hélice Les protéines à motifs hélice-tour-hélice (HTH) ont été les premières protéines

transactivatrices identifiées. Aujourd’hui, elles sont les plus répandues chez les eucaryotes.

Le motif HTH est composé d’une vingtaine d’acides aminés formant deux hélices "

connectées par un tour de 4 résidus (Figure 6). La seconde hélice est impliquée dans la

reconnaissance et la liaison à l’ADN au niveau du grand sillon. Les résidus les plus conservés

sont une glycine au niveau du tour et des résidus hydrophobes au niveau des hélices, qui

permettent la stabilisation de la structure (Pabo and Sauer 1992). Cette super classe de

protéines se compose de différents groupes structuraux, comme les protéines à motifs ailées

(E2F…), les protéines à cluster de tryptophane (MYB, ETS…) et les protéines à

homéodomaines (OCT, POU…). Le facteur de transcription c-Myb découvert suite à la

caractérisation de son homologue virale v-Myb (virus de myéloblastose aviaire) est fortement

impliqué dans la régulation du cycle cellulaire et de ce fait souvent impliqué dans les

mécanismes de transformation des cellules, notamment dans le développement de lymphomes

T (Davies et al. 1999). Les facteurs de transcription de la famille Ets sont des régulateurs des

cellules hématopoïétiques fortement exprimés dans les lymphocytes B (Kastner and Chan

2008). Ils ont été décrits comme participant à des mécanismes de différenciation, de

transformation et d’apoptose (Oikawa et al. 1999).

1.3.1.2. Les protéines à motifs à doigt de zinc Le motif en doigt de zinc est une unité compacte composée de 25 à 30 résidus. Il est

constitué de plusieurs domaines indépendants dont un feuillet ! appuyé contre une hélice ",

stabilisés par la présence d’un ion zinc lié par l’intermédiaire de 4 résidus (cystéines ou

Histidines) (Figure 6) (Tan and Richmond 1998). Cette classe de protéine longtemps associée

à des éléments du promoteur distal peut cependant, notamment avec les protéines TFIIA et

Sp1, se lier également au « core » promoteur.

1.3.1.3. Les protéines à domaines basiques Ces protéines possèdent des domaines basiques de liaison à l’ADN longs de 15 à 30

acides aminés. Elles regroupent les protéines à domaines hélice-boucle-hélice caractérisés par

deux hélices " reliées par une boucle qui permet la dimérisation et les protéines à glissière de

Page 32: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

31

leucine (Leucine Zipper, bZIP) (Figure 6). Ces dernières possèdent un domaine basique de

liaison à l’ADN et une hélice " constituée de leucines espacées avec un intervalle régulier de

7 acides aminés. Ce domaine permet la formation d’homodimères ou d’hétérodimères avec

des protéines de la même famille.

Page 33: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

32

1.3.1.3.1. Famille AP-1

La famille de facteurs de transcription AP-1 comprend entre autres, les protéines Jun,

Fos et la protéine virale Meq codée par le Gallid Herpesvirus de type 2 (GaHV-2). Ces

protéines se fixent toujours sous la forme de dimères au niveau d’une séquence d’ADN

consensus (TGASTCA) (Nakabeppu et al. 1988). Dans la plupart des promoteurs naturels, les

sites de liaison des facteurs AP-1 sont souvent dégénérés et peuvent nécessiter l’interaction

avec un autre facteur de transcription pour être actifs (Chinenov and Kerppola 2001). Les

protéines de la famille AP-1 participent à la régulation de nombreux processus cellulaires

comme la prolifération, la différenciation, l’apoptose et sont souvent impliquées dans les

processus d’oncogenèse.

1.3.1.4. Les protéines à architecture ! (p53) Il est difficile de trouver une caractéristique commune à tous les facteurs composant

cette super classe, d’autant que leur architecture ! ne semble même pas partagée par tous. Au

sein de cette super classe, on retrouve de nombreuses familles de facteurs de transcription

parmi lesquelles les familles HMG (High-Mobility Group), TATA-Binding-Protein, STAT

(Signal transducers and activators of transcription) et p53.

1.3.1.4.1. p53

La protéine p53 est une protéine suppressive de tumeur dont le gène est altéré dans

50% des cancers humains (Soussi 2007). Il s’agit d’un facteur de transcription qui régule

l’expression de nombreux gènes impliqués dans l’arrêt du cycle cellulaire et l’apoptose (Oren

2003). De plus, p53 joue un rôle crucial dans le maintien de l’intégrité du génome (Lane

1992), ce qui lui vaut le surnom de «gardienne du génome». L’étude de la protéine a permis

d’identifier plusieurs domaines autonomes (Figure 7). Un domaine N-terminal activateur de la

transcription (Fields and Jang 1990), un domaine central conservé impliqué dans la liaison

spécifique à l’ADN (Pavletich et al. 1993) et un domaine C-terminal qui permet la

tétramérisation et la liaison à l’ADN de manière non spécifique (Figure 7) (Wang et al. 1993;

Wang et al. 1994). La protéine p53 peut également interagir avec d’autres protéines

(notamment les 2 protéines de sa famille, p63 ou p73) avec lesquelles elle forme des

oligomères instables via son domaine central (Wang et al. 1994). Une étude menée en 1992 a

permis d’identifier une séquence d’ADN spécifique de liaison à p53, constituée de deux

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33

motifs de 10 nt YYYCWWGRRR séparés par 0 à 13 nt (el-Deiry et al. 1992). Depuis, une

large variété d’éléments de réponse dégénérés a été identifiée au sein de promoteurs

fonctionnels. Il faut remarquer que l’architecture, la distance séparant les 2 motifs, les

répétitions de ces sites influent fortement sur l’activité transcriptionnelle de p53 (Wang et al.

1995; Ma et al. 2007; Veprintsev and Fersht 2008). Déjà impliquée dans la régulation de

nombreux gènes suppresseurs de tumeurs (bax, bcl2, P21, 14-3-3!, Cycline B, cdk1…), p53 a

fait, en 2007, son entrée dans le monde des miARN puisque plusieurs équipes ont identifié

des miARN exprimés sous son contrôle (Hermeking 2007).

En effet, Chang et ses collaborateurs ont cherché à identifier des miARN dérégulés

suite à l’induction de la protéine p53. Parmi tous les miARN surexprimés, ils se sont focalisés

sur le miR-34a dont la surexpression était la plus importante (Chang et al. 2007). Après

identification du transcrit propre du pri-miR-34a, ils ont montré que le promoteur situé au sein

d’un large ilot CpG de 1,5 kb ne présentait pas de motifs consensus TATA et INR et qu’il

était piloté par une élément de réponse à p53 localisé 30 kb en amont du miR-34a (Chang et

al. 2007; Raver-Shapira et al. 2007). Il est intéressant de noter que les transcrits contrôlant le

cycle cellulaire, l’apoptose, la réparation de l’ADN et l’angiogenèse sont fortement enrichis

en sites de liaison à miR-34a et que l’expression ectopique de miR-34a induit l’apoptose

faisant de ce miARN un élément essentiel de l’action suppressive de tumeur de p53 (Chang et

al. 2007).

Page 35: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

34

De récentes études suggèrent que les miARN participent à des boucles de régulation

modulant leur propre expression. Récemment, il a été montré que le miR-145 induisait des

effets pro-apoptotiques dépendant d’une activation par p53 et que cette dernière stimulait

l’expression de miR-145, établissant une boucle de promotion de la mort cellulaire entre miR-

145 et p53 (Spizzo et al. 2010). Une autre étude publiée en 2010 fait état d’un autre miARN,

le miR-107, également transactivé par p53 et impliqué dans la régulation de l’angiogenèse des

tumeurs par inhibition du signal d’hypoxie HIF-1 (Yamakuchi et al. 2010).

2. Le virus de la maladie de Marek

2.1. La maladie de Marek

2.1.1. Historique La maladie de Marek (MD, Marek’s

Disease) fut décrite pour la première fois en

1907 par le vétérinaire et scientifique hongrois

Jozsef Marek (Figure 8) comme une polynévrite

(Marek 1907). Les animaux atteints présentaient

une paralysie des pattes et des ailes due à des

lésions des systèmes nerveux périphérique et

central. Mais cette pathologie peu répandue et à

très faible impact économique ne fit pas l’objet

d’un grand intérêt de la part de la communauté

scientifique. A partir des années 1920, plusieurs

études décrivirent la maladie dans différents

états d’Amérique l’associant même à des

tumeurs lymphoïdes viscérales (Pappenheimer et

al. 1929). Toutefois la maladie fut souvent confondue avec des leucoses aviaires dont les

agents étiologiques appartiennent à la famille des Retroviridae. Aussi, l’augmentation du

nombre des publications entre 1930 et 1950 relevant des cas de maladie de Marek est

emblématique de l’augmentation de l’impact économique de la pathologie durant ces vingt

années. Au cours des années 1950, alors que la sévérité de la maladie augmentait

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régulièrement avec l’industrialisation de l’élevage avicole, une nouvelle forme de la maladie

de Marek associée à un très fort taux de mortalité (30-60 %) est apparue aux Etats-Unis et en

Europe (Benton and Cover 1957). Cette forme décrite comme une épizootie sévère sur la côte

Est des Etats-Unis décima localement les élevages de poulets avant de s’étendre à tous les

pays développant l’industrie avicole.

Les études sur la maladie de Marek se sont intensifiées dans la seconde partie du 20ème

siècle. Le terme de « Marek’s disease » fut adopté en 1960 lors d’une conférence aux Pays-

Bas, afin de distinguer les pathologies associées à la maladie de Marek de celles associées aux

leucoses aviaires (Campbell and Biggs 1961). Ensuite, les recherches sur le modèle MD se

sont multipliées, si bien qu’à la fin des années 1960 il était établi que la maladie était

transmissible, contagieuse et provoquée par un herpesvirus. Les premiers isolats du virus de la

maladie de Marek (MDV : Marek’s Disease Virus depuis rebaptisé GaHV pour Gallid Herpes

Virus) ont été obtenus simultanément à partir de co-cultures de cellules sanguines ou

tumorales de poulet et de cellules de rein de poulet (Churchill and Biggs 1967) ou de

fibroblastes embryonnaires de canard (Nazerian et al. 1968; Solomon et al. 1968). Suite à son

isolement, le virus a été définitivement rattaché à la famille des herpesvirinae. Seulement

deux ans après la découverte de l’agent étiologique de la maladie de Marek, Churchill est

parvenu à créer le premier vaccin en atténuant l’isolat virulent HPRS-16 par passages

successifs en culture de cellules (Churchill et al. 1969a; Churchill et al. 1969b). Un an après,

un virus proche de MDV isolé chez la dinde (Herpesvirus of Turkey, HVT) a également été

montré comme pouvant protéger les poulets contre la pathologie (Witter et al. 1970) et a été

largement utilisé comme vaccin depuis cette date-là. Avec l’utilisation de ces deux vaccins

limitant l’apparition des tumeurs, mais sans limiter la dissémination des souches virales

pathogènes, la maladie de Marek fut ainsi le premier modèle de néoplasie contrôlée de

manière satisfaisante par un vaccin. Il faut noter qu’aujourd’hui, la totalité des poulets

d’élevages industriels sont vaccinés. Les acteurs de la filière avicole s’accordent à dire que

depuis l’utilisation des vaccins, la mortalité est passée d’environ 30 % à moins de 5 %.

Cependant, depuis la fin du 20ème siècle, des souches de plus en plus virulentes échappant à la

vaccination sont apparues, relançant l’intérêt de la recherche sur la vaccination.

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2.1.2. Transmission Le poulet domestique (Gallus gallus) est l’espèce la plus sensible au virus de la

maladie de Marek. Certains cas de MD ont toutefois été répertoriés chez d’autres espèces

comme la caille, le faisan ou la dinde. La maladie se transmet essentiellement de façon

horizontale par contact avec les poussières des élevages renfermant des particules virales

infectieuses. En effet, les virions infectieux extracellulaires sont produits par les kératinocytes

des follicules plumeux (Calnek et al. 1970) à partir de la deuxième semaine suivant l’infection

jusqu’à la mort de l’animal infecté (Witter et al. 1971). Plus précisément, après desquamation

des kératinocytes, les particules virales se retrouvent associées aux débris de phanères

favorisant la contamination horizontale des poulets par inhalation des poussières de l’élevage.

2.1.3. Les formes cliniques de la maladie La pathologie associée à l’infection par la maladie de Marek est complexe. Elle a

fortement évolué depuis la première description par J. Marek en 1907. La génétique, le sexe et

l’âge de l’hôte sont des facteurs pouvant influencer la pathogénèse. Cependant le paramètre

essentiel influençant la gravité des lésions demeure la virulence de la souche virale. La forme

neuronale initialement décrite par J. Marek a été précisée en tant que forme

neurolymphomateuse dite «classique» par Pappenheimer (Pappenheimer et al. 1929). Dans les

élevages, cette pathologie « classique » débute après une longue période d’incubation de 3 à

9 semaines. Elle se caractérise par d’importants troubles de la locomotion, avec des signes de

paralysie des ailes, des pattes et des difficultés respiratoires dues aux infiltrations des

lymphocytes tumoraux au niveau des nerfs périphériques (Figure 9). Certaines atteintes

oculaires ont également été décrites aboutissant parfois à la cécité de l’animal. La mort de

l’animal infecté n’est pas directement liée au virus mais elle est la conséquence directe de la

paralysie de l’animal qui se retrouve dans l’incapacité de se nourrir. Des lymphomes

disséminés peuvent aussi se développer au niveau des viscères (cœur, foie, ovaire, poumon,

rate, glandes surrénales, reins, thymus) et même parfois au niveau des muscles squelettiques,

de la peau ou des nerfs périphériques (Figure 9). Depuis les années 1970, une forme « aigüe »

de la maladie associée aux souches hypervirulentes (« very virulent vv ») a été rapportée.

Bien que la différentiation des symptômes des formes classique et aigüe ne semble pas

évidente, l’évolution de la maladie « aigüe » est beaucoup plus rapide, pouvant entrainer la

mort de l’animal dès la 4ème semaine suivant l’infection. Il faut noter que la fréquence et la

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sévérité de l’atteinte des organes varient selon le génotype des poulets et selon la souche de

MDV considérée. Ainsi, chez certains oiseaux infectés par certaines souches hyper-virulentes

(vv pour very virulent) ou hyper hyper-virulentes (vv+), la mortalité précoce semblerait être

associée à une importante infection cytolytique des tissus lymphoïdes (Witter 1997).

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2.1.4. Prophylaxie vaccinale A ce jour, tous les poulets d’élevage à travers le monde sont vaccinés contre le virus de la

maladie de Marek. Toutefois, la vaccination prévient le développement de tumeurs chez le

poulet en limitant la réplication des souches pathogènes mais n’empêche pas leur

dissémination dans le milieu extérieur (Debba-Pavard et al. 2008a). Deux années après la

mise en évidence de l’agent étiologique de la maladie, une première souche vaccinale issue de

la souche HPRS-16 atténuée par passages successifs en cellules a été mise au point par

l’équipe de Churchill (Churchill et al. 1969b). Malgré une autorisation de mise sur le marché

britannique en 1970, cette souche a été très vite remplacée par une souche d’herpesvirus de la

dinde (HVT ou désormais MeHV-1 pour Meleagrid herpesvirus 1) (Witter et al. 1970). Cette

souche vaccinale HVT FC126 mise sur le marché américain dès 1971 a été rapidement

utilisée en prophylaxie vaccinale par l’ensemble de l’industrie avicole mondiale.

En 1972 aux Pays-Bas, B.H. Rispens a développé une nouvelle souche vaccinale CVI988

suite à l’isolement chez le poulet d’une souche de MDV naturellement faiblement pathogène.

En effet, après atténuation par passages successifs en cultures de fibroblastes primaires de

canard puis de poulet, cette souche MDV-1 CVI988 (également appelée Rispens) s’est avérée

conférer une excellente immunité notamment contre les souches hyper-virulentes (Rispens et

al. 1972a; Rispens et al. 1972b; Witter et al. 1995). Cette souche vaccinale CVI988 autorisée

dès 1973 aux Pays-Bas reste encore considérée comme la souche de référence en Europe. Par

la suite, au début des années 80 aux Etats-Unis, de nouveaux types de vaccin ont été créés en

associant des souches non oncogènes chez le poulet appartenant au sous-type MDV-2 au

vaccin HVT (SB-1/HVT et 301B-1/HVT) qui se sont avérés plus efficaces que le vaccin

monovalent HVT initial (Calnek et al. 1983; Witter and Lee 1984; Witter 1987; Witter et al.

1987). De la même manière en Europe, un vaccin bivalent associant HVT/CVI988 a

également été généré afin d’élargir le spectre de la réponse immune.

Le pouvoir pathogène des souches virales ayant continuellement évolué depuis

l’instauration de la vaccination, d’autres essais de développement de souches vaccinales

issues de MDV-1 (Md11/75C/R2/R3 et BH16) ont été tentés mais leur efficacité reste encore

un large sujet de débat (Witter et al. 1995; Karpathy et al. 2002). Aussi, face à une

augmentation de la virulence des souches, de nouvelles stratégies de conception vaccinale

sont explorées comme l’utilisation d’un avipoxvirus recombinant exprimant des

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glycoprotéines gB de MDV-1 ou l’utilisation de souches de MDV-1 délétées d’un ou

plusieurs gènes (Nazerian et al. 1996; Witter et al. 1997).

Plus récemment, de nouvelles stratégies vaccinales semblent se mettre en place suite à

l’avènement de la technologie des BACmides (Bacterial Artificial Chromosome) qui a permis

de cloner le génome entier des souches virulentes et vaccinales (Schumacher et al. 2000;

Petherbridge et al. 2003) (Petherbridge et al. 2003). Ainsi, des souches vaccinales de nouvelle

génération générées par délétion de divers gènes au sein des bacmides correspondants se sont

avérées apporter une protection au moins égale à celle du vaccin Rispens mono ou bivalent

(Lee et al. 2008; Lee et al. 2010; Zhao et al. 2011b).

2.1.5. Physiopathologie virale Le virus MDV-1 caractérisé par un cycle réplicatif lent et un tropisme pour les cellules

hématopoïétiques infecte l’hôte par les voies respiratoires (Osterrieder et al. 2006, bof ?).

Selon le modèle dit de Cornell, le cycle viral peut être divisé en 4 phases successives ou

simultanées : l’infection cytolytique précoce, l’infection latente, l’infection cytolytique

tardive et la phase tumorale (Figure 10).

Le virus pénètre dans l’organisme via le tractus respiratoire, avec des antigènes viraux

détectables au niveau des poumons dès 24h post infection (p.i). Le virus est phagocyté par des

macrophages ou par des cellules dendritiques pulmonaires qui véhiculent le virus vers les

organes lymphoïdes (rate, thymus, bourse de Fabricius) (Calnek 2001). Entre les 2ème et 7ème

jours p.i, ces organes lymphoïdes et plus précisément les lymphocytes B de ces organes

lymphoïdes sont ensuite le siège de l’infection productive cytolytique précoce (Shek et al.

1983) (Figure 10). Toutefois, les macrophages peuvent également être la cible d’infection

productive pour certaines souches virales hyper hyper virulentes (Barrow et al. 2003). La lyse

des cellules induit une inflammation aigüe locale, conduisant au recrutement des

macrophages, des lymphocytes T et B et des granulocytes. Dès le troisième jour p.i,

l’activation de la voie de synthèse de l’oxyde nitrique et la surexpression de plusieurs

cytokines (IFN-#, IFN-!, IL-6, IL-18) pourraient favoriser l’infection des lymphocytes T

(CD4+ et CD8+) consécutivement à leur activation (Ross 1999).

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Au bout du sixième ou septième jour suivant l’infection, l’expression d’antigènes viraux

n’est plus observée dans les tissus lymphoïdes marquant le passage du virus en phase de

latence. Durant cette phase, le virus persiste essentiellement au niveau des cellules T CD4+

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(Lee et al. 1999), bien que des virus en latence aient également été observés dans les

lymphocytes B et T CD8+ (Baigent and Davison 2004). L’établissement et le maintien du

virus en latence au niveau des lymphocytes T sont des processus multifactoriels impliquant

l’action du virus mais également la réponse immunitaire de l’hôte. Ainsi, la production de

cytokines (IL-6, IL-18, IFN-#) et de médiateurs solubles (oxyde nitrique) pourrait participer à

la mise en place de la latence chez les poulets résistants ou à la lymphomagenèse chez les

poulets sensibles (Kaiser et al. 2003). Classiquement, durant cette phase de latence, aucune

protéine structurale n’est exprimée, et seulement quelques gènes sont transcrits, notamment

les transcrits LAT (Latency associated transcript) (Cantello et al. 1994) mais également

l’oncoprotéine Meq (Chang et al. 2005), et des microARN qui pourraient être impliqués dans

l’établissement et le maintien de cette latence (Morgan et al. 2001; Luo et al. 2011).

A ce stade, aucune particule virale libre ne semble détectable dans le sang circulant. Seuls

les épithéliums des follicules plumeux produiraient des particules virales extracellulaires

infectieuses, qui sont par ailleurs responsables de la transmission horizontale de la maladie

(Calnek et al. 1970). En microscopie, les cellules des follicules plumeux présentent des corps

d’inclusion cytoplasmiques enveloppés qui pourraient protéger le virus contre la dégradation.

La glycoprotéine virale D pourrait également jouer un rôle dans la production de particules

virales extracellulaires (Niikura et al. 1999) puisque, exprimée uniquement dans les follicules

plumeux, elle a été décrite comme importante pour l’excrétion des virions même si elle ne

s’est pas avérée essentielle à la réplication du virus dans les cellules en culture (Anderson et

al. 1998).

Par ailleurs, dès la deuxième ou la troisième semaine après l’infection, le virus de

quelques cellules lymphomateuses sort de son état latent conduisant à une seconde phase

cytolytique dite « tardive ». Ce phénomène de réactivation a lieu au niveau des organes

lymphoïdes (thymus, rate, bourse de Fabricius) et de certains tissus épithéliaux (rein,

proventricule, follicules plumeux). La nécrose des lymphocytes et des cellules épithéliales

entraine une forte réaction inflammatoire qui s’accompagne d’une infiltration massive des

cellules immunitaires infectées au niveau des organes environnants.

La phase tumorale spécifique des souches oncogènes de MDV est l’ultime conséquence

de l’interaction entre le virus et l’hôte. Elle apparait classiquement à partir de la troisième

semaine p.i. mais sa précocité et son intensité sont corrélées à la virulence du virus et à la

sensibilité de la lignée aviaire au virus. Cette phase est caractérisée par l’apparition de

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lymphomes T issus en majorité de lymphocytes T CD4+ transformés durant la latence, au

niveau de différents organes et des nerfs périphériques (Figure 10). Une des caractéristiques

remarquable est l’expression par les cellules tumorales du marqueur CD30 qui fait de la

maladie de Marek un modèle de lymphome Hodgkinien (Burgess et al. 2004). La phase

tumorale s’accompagne d’une immunosuppression humorale et cellulaire pouvant aboutir à

l’infection létale par un autre pathogène. Il est aujourd’hui clairement établi qu’un certain

nombre de gènes viraux sont impliqués dans les mécanismes d’oncogenèse. Le gène meq

(Parcells et al. 2001), la sous unité ARN virale télomérase (Fragnet et al. 2003; Trapp et al.

2006; Kaufer et al. 2010) et le gène USP (Jarosinski et al. 2007a) sont associés au pouvoir

oncogène de MDV. Enfin, des microARN codés par le virus sembleraient également être

impliqués dans la lymphomagenèse du virus (Luo et al. 2011; Xu et al. 2011; Zhao et al.

2011b).

2.2. Le virus de la maladie de Marek

2.2.1. Classification Du fait de sa forte association aux cellules, de son tropisme pour les cellules

hématopoïétiques siège de l’infection latente et de sa capacité à induire des lymphomes, le

virus de la maladie de Marek a longtemps été associé au virus d’Epstein-Barr (EBV), au sein

de la sous-famille des gammaherpesvirinae. Cependant, dès le début des années 1980, les

analyses de la structure moléculaire et de l’organisation génomique par microscopie

électronique avaient permis de mettre en évidence la présence de structures répétées

caractéristiques des alphaherpesvirinae (Cebrian et al. 1982). Ce n’est que suite au

séquençage complet de son génome, vers la fin des années 1990, que son association avec les

herpesvirus humain HHV-1, HHV-2 (HSV-1 ou HSV-2 herpes simplex virus type 1 ou 2) ou

HHV-3 (VZV pour varicella-zoster virus) fut confirmée, conduisant à son reclassement au

sein des alphaherpesvirinae.

La famille des Herpesviridae comprend 3 sous-familles, les alphaherpesvirinae, les

betaherpesvirinae et les gammaherpesvirinae composées uniquement de virus infectant les

mammifères et les oiseaux (Tableau II). En 2008, le comité de classification des virus (ICTV)

a intégré la famille des Herpesviridae à l’ordre des Herpesvirales dans lequel sont retrouvées

les familles des alloherpesviridae (infectant les poissons et les amphibiens) et des

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malacoherpesviridae (infectant l’huitre). Ces modifications ont entrainé des changements au

niveau de la taxonomie des virus. Le MDV-1 a ainsi été renommé Gallid Herpesvirus de type

2 (GaHV-2) et il fait désormais partie de l’ordre des Herpesvirales, de la famille des

Herpesviridae, de la sous famille des Alphaherpesvirinae et du genre Mardivirus (Tableau II).

Actuellement, le genre Mardivirus se compose de trois génotypes :

- Gallid Herpesvirus de type 2 : GaHV-2 (anciennement MDV-1)

- Gallid Herpesvirus de type 3 : GaHV-3 (anciennement MDV-2)

- Meleagrid herpesvirus de type 1 : MeHV-1 (anciennement Turkey Herpesvirus, HVT)

Bien que la nomenclature ait été modifiée, les anciens noms restent en usage et sont

utilisés dans les publications ainsi que dans l’annotation des gènes et des microARN viraux.

Cependant, dans la suite de ce mémoire j’utiliserai la nouvelle nomenclature de type GaHV.

Le génotype GaHV-2 est le seul à l’origine de pathologies sévères chez le poulet. Les

génotypes GaHV-3 et MeHV-1 sont non pathogènes et non oncogènes, expliquant leur

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utilisation en prophylaxie vaccinale (MeHV-1 et GaHV-3 SB-1). GaHV-2 regroupe toutes les

souches pathogènes ou oncogènes ainsi que les souches atténuées associées. Au sein du

génotype GaHV-2, les souches présentent des virulences très variables distinguant quatre

pathotypes (Tableau III): les souches hyper hyper-virulentes (vv+) regroupant les isolats

hautement oncogéniques chez les poulets non vaccinés ainsi que chez les poulets vaccinés par

les vaccins bivalents MeHV-1/GaHV-3-SB-1 ou MeHV-1/Rispens (Witter 1997; Calnek et al.

1998; Barrow and Venugopal 1999) les souches hyper-virulentes (vv) oncogéniques chez les

poulets non vaccinés ou vaccinés par MeHV-1 (Eidson et al. 1981), les souches virulentes (v)

uniquement oncogènes chez les poulets non vaccinés et les souches moyennement ou

faiblement virulentes (m) parmi lesquelles se retrouve notamment la souche vaccinale

CVI988 Rispens.

2.2.2. Morphologie de la particule virale La morphologie des particules virales de GaHV-2 est typique des Herpesvirus (Nazerian

and Burmester 1968). Les particules virales sont formées de l’extérieur vers l’intérieur : d’une

enveloppe lipidique dans laquelle sont enchâssées les glycoprotéines virales ; d’une structure

plus ou moins amorphe, le tégument renfermant de nombreuses protéines et notamment les

transactivateurs viraux ; et enfin d’une capside icosaédrique de 162 capsomères renfermant le

génome constitué d’une molécule d’ADN linéaire double brin d’environ 180 kpb (Figure 11).

Les premières micrographies réalisées en microscopie électronique semblaient indiquer que

les capsides hexagonales libres d’un diamètre de 85 à 100 nm n’étaient que dans le noyau des

cellules hôtes, alors que les formes enveloppées de 150 à 160 nm n’étaient visualisées que

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dans le cytoplasme de ces cellules. De plus, des particules virales à morphologie irrégulière et

de taille supérieure mesurant entre 273 à 400 nm ont également été observées dans les

kératinocytes des follicules plumeux (Calnek et al. 1970).

2.2.3. Le génome du virus de la maladie de Marek Les génomes de tous les Herpesviridae sont constitués d’une molécule d’ADN linéaire

double brin d’une taille comprise entre 108 et 230 kpb (Davison 2002). Six organisations

génomiques différentes (répertoriées en classes A à F) sont retrouvées chez les Herpesviridae

(Figure 12). Seules les classes D et E existent chez les alphaherpesvirus. Les Mardivirus ainsi

que les virus HHV-1 et HHV-2 possèdent un génome de classe E caractérisé par la présence

de 2 séquences uniques, une longue (UL, unique-long) et une courte (US, unique-short),

chacune encadrée par des séquences répétées identiques et inversées internes et terminales :

IRL/TRL, Internal/Terminal Repeat Long et IRS/TRS Internal/Terminal Repeat Short (Figure

12). De plus, il faut noter chez GaHV-2, la présence de séquences télomériques GGGTTA au

niveau de la jonction IRL/IRS ainsi qu’aux extrémités des TRL et TRS. Ces séquences

sembleraient, entre autres, impliquées dans l’intégration du virus GaHV-2 au niveau des

séquences télomériques des chromosomes de l’hôte (Delecluse and Hammerschmidt 1993;

Kaufer et al. 2011b). De telles séquences télomériques ont également été décrites chez

plusieurs autres herpesvirus. Ainsi, il semblerait que ces séquences participent également à

l’intégration du génome du virus HHV6-A dans le génome de l’hôte, alors que pour tous les

autres herpesvirus dont le génome ne s’intègre pas, ces séquences participeraient au maintien

de ce dernier sous une forme épisomale stable (Secchiero et al. 1995; Deng et al. 2002;

Arbuckle et al. 2010).

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2.2.4. Transcriptomique et protéomique du cycle viral Le génome viral encode 99 protéines chez MeHV-1, 102 chez GaHV-3 et 103 chez

GaHV-2 (Figure 13). La grande majorité de ces protéines sont des « core » protéines

communes aux autres Alphaherpevirinae (Figure 13) et elles présentent notamment un taux

d’identité de l’ordre de 50 à 80% au sein des Mardivirus (Kingham et al. 2001; Davison

2002). Les gènes correspondant à ces protéines conservées au sein des Herpesviridae sont

situées dans les régions uniques longue et courte, alors que les gènes spécifiques de genre et

même de pathotype sont localisés dans les régions répétées inversées IRL/TRL et IRS/TRS. A

titre d’exemple chez GaHV-2, les gènes meq et vTR localisés au sein de ces régions IRL/TRL

sont spécifiques du génotype GaHV-2 et sont fortement associés à son pouvoir pathogène

(Trapp et al. 2006; Lee et al. 2008). Enfin, l’existence de polymorphismes au niveau de ces

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gènes de virulence pourrait en partie expliquer les différences de pouvoir pathogène au sein

d’un génotype donné (Spatz and Silva 2007).

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2.2.4.1. Les gènes homologues aux alphaherpesvirus Comme la plupart des gènes présents dans les régions uniques UL et US des génomes

des Mardivirus sont homologues à ceux encodés par les autres membres des

Alphaherpesvirinae, des fonctions putatives ont été attribuées aux protéines codées par

GaHV-2 sur la base de similarités avec le prototype de la famille qu’est l’Herpesvirus simplex

humain de type 1 (Kingham et al. 2001).

Ainsi, les gènes viraux de GaHV-2 comme ceux des autres Herpesviridae, peuvent

être répartis en trois grands groupes: les gènes très précoces (") transactivés par les protéines

du tégument, les gènes précoces (!) transactivés par les gènes " très précoces et les gènes

tardifs (#) entièrement dépendants de la réplication virale et qui ne sont accessibles que lors

de la réplication du génome viral effectuée grâce aux gènes ! (Tableau IV).

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2.2.4.1.1. Les gènes " très précoces et précoces

Les gènes " sont des transactivateurs de gènes viraux et cellulaires. Selon le modèle

établi chez HHV-1, ils sont eux-mêmes transactivés par les protéines présentes dans les

particules virales au sein du tégument. Chez HHV-1, l’expression de gènes lytiques s’initie

avec la fixation de la protéine UL48 (ou "-TIF alpha-transinducing factor ou VP16) sur un

motif TAATGARAT en amont de l’ORF codant pour ICP4 (Infected cellular protein 4). La

fixation de VP16 aboutit au recrutement de cofacteurs cellulaires et finalement à l’expression

d’ICP4 (Figure 14). La protéine VP16 comporte deux domaines fonctionnels, une partie N-

Terminale responsable de la liaison à l’ADN et une partie C-Terminale responsable de

l’activité transactivatrice. La partie N-terminale de la protéine permet la liaison aux facteurs

de transcription Oct-1 et HCF alors que la partie C-terminale permettrait le recrutement de

facteurs clefs du complexe d’initiation de la transcription TBP (TATA Binding protein),

TFIIB, TFIID, TFIIA, TFIIH (Hagmann et al. 1997). Cependant, la partie C-Terminale

activatrice de VP16 n’est pas retrouvée chez VZV et MDV et une étude de 2005 a montré que

le mécanisme clé de la transactivation médiée par VP16 de HHV-1 était plutôt la fixation du

facteur de transcription HCF (Narayanan et al. 2005). Enfin, il faut noter que chez GaHV-2, la

présence de VP16 ne semble pas indispensable à la multiplication du virus en cellules en

culture (Dorange et al. 2000).

Le gène ICP4 codant pour une protéine de 1415 acides aminés est situé au niveau des

IRS/TRS sur le brin complémentaire du gène codant pour le grand ARN non traduit LAT,

surexprimé durant la latence virale (Anderson et al. 1992). C’est un transactivateur actif sur

son propre promoteur, sur celui des autres gènes " (dont ICP27) mais aussi sur celui des

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gènes précoces (!) et tardifs (#) (Endoh 1996). Il est donc le transactivateur essentiel de la

plupart des gènes viraux lors des phases réplicatives.

D’autres gènes " identifiés chez HHV-1 ont été retrouvés chez GaHV-2 : US1,

l’homologue d’ICP22 qui joue un rôle dans l’expression du gène ICP27 en synergie avec

ICP4 (Kato et al. 2002), ICP27 (UL54) et L-ORF1 (ICP0). Par ailleurs, l’équipe TLVI a

montré récemment que la phosphoprotéine à localisation nucléaire ICP27 de GaHV-2 régule

l’épissage de certains gènes viraux et cellulaires (Amor et al. 2011).

Chez GaHV-2, en plus de ces gènes très précoces communs à tous les herpesviridae, 2

gènes très précoces spécifiques du modèle ont été caractérisés. En premier lieu, le gène de la

protéine gK (UL53) adjacent au gène ICP27 a été identifié comme exprimé de manière très

précoce (Ren et al. 1994), alors que la protéine gK impliquée dans le passage des capsides

virales assemblées dans le noyau vers le cytoplasme au travers de la membrane nucléaire est

exprimée tardivement chez tous les autres Herpesviridae. Le second gène " spécifique de

GaHV-2 correspond au cadre de lecture L-ORF10. Il code pour une protéine cytoplasmique

de 95 acides aminés, hautement phosphorylée. (Hong and Coussens 1994). Elle semble

s’associer au complexe majeur d’histocompatibilité de classe II (MHC II), et des virus

mutants déficients pour la protéine L-ORF10 présentent une virulence altérée (Kim et al.

2010).

2.2.4.1.2. Les gènes ! précoces et la réplication du génome

Les gènes ! ou gènes précoces sont transactivés par les gènes ". Ils sont impliqués

dans la réplication du génome viral (facteurs de transcription, protéines participant au

complexe polymérasique, enzymes virales impliquées dans le métabolisme des acides

nucléiques). Les gènes RLORF14 et RLORF14a (MDV008 et MDV073) codant pour les

protéines pp24 et pp38 ont été parmi les premiers gènes précoces identifiés chez GaHV-2

(Zhu et al. 1994). Ils sont localisés sur la jonction TRL/UL pour pp24 et UL/IRL pour pp38

(Figure 13). Les 2 protéines partagent leurs extrémités N-terminales codées par la partie 5’

des gènes situées dans les TRL/IRL mais elles diffèrent au niveau de leurs extrémités C-

terminales codées par des séquences différentes, spécifiques des 2 extrémités de UL (Tulman

et al. 2000). Les protéines pp24 et pp38 forment des complexes spécifiques qui sont des

marqueurs de l’infection lytique (Baigent et al. 1998). La délétion du gène de pp38 au sein du

génome de la souche virulente GaHV-2 Md5 provoque une perte de la réplication précoce du

virus chez le poulet mais n’empêche cependant pas la réplication du virus in vitro (Reddy et

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51

al. 2002). Le rôle de ces protéines dans l’expression de gènes tardifs n’est toujours pas

clairement défini. En effet, les gènes pp38 et pp24 sont transcrits à partir d’un promoteur

bidirectionnel qui transcrit également une famille d’ARNm de 1,8-kb (Shigekane et al. 1999)

et la fixation d’hétérodimères pp24/pp38 au niveau d’un motif CTGCTCATTT de ce

promoteur induit la transactivation de l’expression à la fois de pp24/pp38 et des transcrits 1,8-

kb (Figure 15). De plus, cette région promotrice qui renferme également l’origine de

réplication lytique (ORILYT) a été relativement bien étudiée et il a notamment été montré que

la protéine virale Meq régulait négativement ce promoteur (Levy et al. 2003).

La séquence de l’ORILYT est constituée d’une région riche en AT flanquée de motifs

conservés CGTTCGCAC permettant la fixation de la protéine OBP (Origin Binding Protein)

codée par le gène UL9 (Bradley et al. 1989 ; Katsumata et al. 1998). L’association de six

protéines virales supplémentaires (UL5, UL8, UL29, UL30, UL42 et UL52) au niveau de ce

complexe va aboutir à l’initiation de la réplication du génome viral par cercle roulant (Figure

16). La réplication de l’ADN viral génère de longs concatémères composés d’unités

génomiques en enfilade. Des phénomènes de recombinaison peuvent alors intervenir au sein

d’un même concatémère ou entre deux concatémères différents. Les unités génomiques sont

ensuite clivées au niveau de séquences spécifiques avant d’être encapsidées (Figure 16).

Page 53: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

52

Peu d’études se sont penchées sur la cinétique d’expression des gènes impliqués dans

la réplication du génome viral du GaHV-2. Cependant, par analogie avec les résultats décrits

chez HHV-1, le prototype des Alphaherpesvirinae, il est communément admis que la

thymidine kinase (UL23), la dUTPase (UL50), les sous-unités ribosyl réductase (UL39 et

UL40), l’Origin binding protein (UL9), les sous unités de la DNA polymérase virales (UL30 et

UL42), les protéines du complexe hélicase/primase (UL5, UL8 et UL52) et la protéine de

liaison à l’ADN simple brin (UL29) pourraient être essentielles à la réplication de l’ADN viral

et donc à la transcription des gènes structuraux tardifs (Tulman et al. 2000).

2.2.4.1.3. Les gènes # (ou tardifs) et l’assemblage des virions

Les gènes tardifs correspondent classiquement aux gènes codant pour les protéines

structurales du virus. Ils regroupent les glycoprotéines (excepté la protéine gK exprimée de

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53

façon très précoce dans le modèle GaHV-2), les protéines du tégument et de la capside. Ces

protéines sont transactivées en fin de cycle par les gènes très précoces dont essentiellement

ICP4 au niveau de promoteurs tardifs rendus accessibles suite à la décompaction du génome

du virus durant sa réplication.

La capside virale mature est composée de 162 capsomères formant une structure à

symétrie icosaédrique et mettant en jeu 7 protéines : la protéine majeure de capside VP5

(UL19), les protéines VP23 (UL18), VP26 (UL35), VP19c (UL38), et les protéines

d’échafaudage preVP22a (UL26.5) et VP21-VP24 issues de l’autoclivage de la protéase codée

par le gène UL26. L’assemblage de la capside virale s’effectue dans le noyau de la cellule

hôte, à l’identique de ce qui a été décrit chez les autres herpesvirus excepté l’autoclivage de

la protéase qui est spécifique à GaHV-2 (Laurent et al. 2007). De plus, ces protéines semblent

suffisantes pour l’obtention de capsides par auto-assemblage. En effet, la co-expression de

VP23, VP5, preVP22a et VP19c en cellules d’insectes permet la formation de pseudo-

capsides virales possédant une morphologie identique à celle de procapsides immatures

natives (Kut and Rasschaert 2004). Le génome viral est ensuite inséré dans les capsides néo

assemblées. La coupure des concatémères s’effectue simultanément à l’encapsidation des

génomes (Figure 16), au niveau de séquences spécifiques pac1 et pac2. Chez HHV-1, ces

séquences sont reconnues par sept protéines essentielles au clivage et à l’encapsidation du

génome viral. Il s’agit des protéines UL6, UL15, UL17, UL25, UL28, UL32 et UL33. Ces gènes

existent chez GaHV-2 et leurs fortes homologies avec ceux de HHV-1 laissent à penser que

leurs fonctions sont conservées bien qu’aucune étude expérimentale n’ait formellement

confirmé cette hypothèse. La capside, une fois assemblée, est ensuite enveloppée. Les

mécanismes d’enveloppement sont sujets à controverse encore aujourd’hui. Un premier

modèle basé sur l’observation de particules enveloppées dans les vésicules périnucléaires

décrivait un enveloppement au niveau de la membrane interne du noyau (Knipe 2007). Mais

un second modèle de double enveloppement au niveau des membranes nucléaire puis

cytoplasmique a été évoqué après l’observation de capsides nues dans le cytoplasme (Knipe

2007). Bien que la transmission horizontale du virus repose sur des particules « libres » dans

l’épithélium de follicule plumeux des animaux atteints, la transmission du virus in vitro est

exclusivement associée aux cellules ainsi que la diffusion du virus dans l’organisme du

poulet. La présence de glycoprotéines virales au niveau de l’enveloppe de la particule est un

élément clé de la dissémination virale.

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54

Les 10 glycoprotéines codées par le génome de GaHV-2 sont communes à tous les

alphaherpesvirinae. Parmi ces 10 glycoprotéines, 7 sont codées au sein de la région UL telles

que gL (UL1), gM (UL10), gH (UL22), gB (UL27), gC (UL44), gN (UL49.5), gK (UL53), et

trois au sein de la région US , gD (US6), gI (US7) et gE (US8). Ces glycoprotéines

membranaires semblent jouer un rôle prépondérant dans l’entrée du virus dans la cellule, le

transfert du virus de cellule à cellule ainsi que dans la réponse immunitaire de l’hôte. En

1967, Churchill et Biggs ont mis en évidence 2 antigènes viraux par immunodiffusion en

gélose (Churchill and Biggs 1967), l’antigène soluble A et l’antigène membranaire B

correspondant respectivement aux glycoprotéines gC et gB. L’invalidation du gène UL27

codant pour la glycoprotéine B chez une souche virulente de GaHV-2 a permis de montrer

son rôle essentiel dans l’attachement et la pénétration de la cellule et donc dans la

multiplication et la diffusion du virus (Schumacher et al. 2000). Le gène UL44 code pour la

glycoprotéine gC de masse apparente comprise entre 57 à 65 kDa qui est intensivement

exprimée dans les cellules produisant des virions. Elle est présente au niveau de la membrane

cellulaire du cytoplasme mais contrairement à son homologue chez les autres herpesvirus, elle

peut également être excrétée lors d’infection de cellules par GaHV-2 (Isfort et al. 1986). La

délétion du gène UL44 dans des virus recombinants a permis d’établir son rôle essentiel dans

la dissémination horizontale de GaHV-2 (Jarosinski et al. 2007b; Jarosinski and Osterrieder

2010). A l’instar de son homologue chez les autres herpesvirus, gH interagit avec gL et la co-

expression de ces 2 protéines est nécessaire à la translocation des particules virales à la

surface des cellules (Wu et al. 2001). Chez GaHV-2, les glycoprotéines gE et gI forment un

hétérodimère indispensable à la multiplication du virus in vitro (Schumacher et al. 2001).

Chez HHV-1, la protéine gD est impliquée dans l’attachement du virion à la cellule,

notamment lors de la phase de fusion des membranes (Fuller and Lee 1992), alors que chez

GaHV-2, l’absence du gène de la glycoprotéine gD n’empêche ni l’oncogenèse, ni la

dissémination des particules virales (Parcells et al. 1994). Par ailleurs, contrairement au

modèle HHV-1, l’interaction des glycoprotéines gM et gN semble indispensable à la

dissémination de GaHV-2 (Tischer et al. 2002). Enfin, il semble que les deux

alphaherpesvirus HHV-3 et GaHV-2 hautement associés aux cellules, présentent des

similarités quant à l’utilisation des glycoprotéines pour la dissémination des virions de cellule

à cellule. Plus précisément, ni HHV-3 ni GaHV-2 n’encode pour des glycoprotéines

homologues à gG et gJ de HHV-1 et la glycoprotéine gD qui n’existe pas chez HHV-3 est

retrouvée exprimée au niveau des follicules plumeux chez GaHV-2 (Niikura et al. 1999) sans

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55

toutefois sembler nécessaire à la dissémination virale in vitro et à l’oncogenèse (Parcells et al.

1994).

Les protéines du tégument sont également produites de manière tardive chez GaHV-2.

Parmi les quinze protéines de tégument connues chez HHV-1, 4 sont des composants majeurs

des virions de GaHV-2 : VP11/12, VP13/14, VP16 et VP22 (codées respectivement par les

homologues des gènes UL46, UL47, UL48 et UL49 de HHV-1). Une étude a permis de

démontrer que contrairement aux protéines VP11/12, VP13/14 et VP16, la protéine VP22

était nécessaire à la réplication et à la dissémination du GaHV-2 (Dorange et al. 2002). A

l’inverse, chez HHV-1, l’absence de la protéine de tégument VP22 n’est pas préjudiciable à la

multiplication du virus. Globalement, chez les herpesvirus, il est établi que les protéines du

tégument participent à la morphogénèse des virions, interagissant aussi bien avec les protéines

de la capside qu’avec celles de l’enveloppe. Ces protéines participent également au transport

intracellulaire des capsides et à la transactivation de gènes viraux et cellulaires (Kelly et al.

2009).

2.2.4.2. Les gènes spécifiques de GaHV-2 Hormis le gène de la lipase virale, ces gènes sont localisés au niveau des régions

répétées internes et terminales. Les gènes spécifiques de GaHV-2 sont essentiellement

impliqués dans le pouvoir oncogène du virus. Aussi j’ai choisi de différencier les gènes

indirectement impliqués dans l’oncogenèse des oncogènes avérés.

2.2.4.2.1. Les gènes indirectement impliqués dans l’oncogenèse

La lipase virale

Des similarités significatives entre la protéine codée par L-ORF2 et les lipases

cellulaires ont été observées pour la première fois après séquençage du génome complet de la

souche GA de GaHV-2 (Lee et al. 2000). La protéine longue de 756 acides aminés présente

une homologie de 41 % avec des feuillets " et ! hydrolase des lipases pancréatiques (domaine

de 141 acides aminés, a.a 229-369). Nommé par la suite vLIP (viral Lipase), ce gène est

présent chez tous les Mardivirus mais également chez certains adénovirus aviaires (Kamil et

al. 2005). Les virus GaHV-2 recombinants délétés du gène vLIP présentent une virulence

amoindrie : la réplication lytique est diminuée pour des virus sans vLIP et le taux de survie

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56

des poulets infectés est 4 fois supérieur aux poulets infectés par les souches sauvages

correspondantes (Kamil et al. 2005).

Le gène vIL-8

Le génome du GaHV-2 code au niveau des séquences IRL/TRL pour une chemokine

CXC homologue aux interleukines aviaires de la famille des IL-8, 9E3CEF4 et K60 (Parcells

et al. 2001). La protéine vIL-8 est issue d’un transcrit de 0,7 kb constitué de trois exons

(Figure 17). Par ailleurs, il existe également des transcrits alternatifs pour lesquels le premier

exon de vIL-8 serait remplacé par de courts exons issus de gènes adjacents dans la région

IRL/TRL comme meq, LORF-4 et RLORF-5a (Jarosinski and Schat 2007), aboutissant à des

protéines de fusion dont le rôle n’a pas été investigué pour le moment. La protéine vIL-8 est

exprimée essentiellement en phase tardive du cycle réplicatif et elle fonctionne comme un

chimio-attractant pour les cellules mononucléées aviaires (monocytes, thrombocytes et

lymphocytes) mais pas pour les équivalents aviaires des neutrophiles humains (Parcells et al.

2001). L’utilisation de virus GaHV-2 délétés de vIL-8 a permis de mettre en évidence son

implication dans l’infection cytolytique précoce du virus mais l’absence d’un rôle dans

l’établissement de la latence (Cui et al. 2004). Le gammaherpesvirus HHV-8 exprime deux

homologues à des chemokines cellulaires vMIP-I et vMIP-II impliquées notamment dans la

migration des leucocytes dans les sites infectés par le virus (Pease and Murphy 1998).

Toutefois, à ce jour, vIL-8 est la première et la seule chemokine d’origine virale codée par un

alphaherpesvirus.

Les gènes de la région BamH1-H

Cette région présentant une activité transcriptionnelle très intense (Sugaya et al. 1990)

code pour des transcrits précoces de la famille de 1,8 kb (Bradley et al. 1989; Peng et al.

1992) exprimant les protéines 14 kDa, 14 kDb et R-LORF9 (ou 14kDend) (Hong and

Coussens 1994; Hong et al. 1995; Tahiri-Alaoui et al. 2009). La suspicion d’un rôle

potentiellement oncogène pour ces protéines vient de la présence à leur proximité de

séquences répétées dites de « 132 pb » qui ont longtemps été associées à la virulence et au

pouvoir oncogène du virus (Figure 17). En effet, il avait été observé que les passages

successifs de différentes souches de GaHV-2 sur des fibroblastes primaires en culture

entrainait une augmentation du nombre de répétition de 132 pb au fur et à mesure des

passages ainsi que la perte de leur pouvoir oncogène (Silva and Witter 1985). Mais de

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57

récentes études ont montré que le nombre de répétitions de 132 pb n’était pas corrélé à la

virulence et au pouvoir oncogène des souches virales mais était plutôt la conséquence des

passages successifs dans ces cellules primaires (Silva and Gimeno 2007). Enfin, la délétion du

transcrit de 1,8 kb a permis d’établir un rôle majeur de ce transcrit dans la réplication du virus

mais uniquement un rôle mineur dans le pouvoir oncogène (Sun et al. 2010).

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58

Ces gènes de la famille 14 kD sont transcrits à partir d’un promoteur bidirectionnel qui

contrôle également la transcription des gènes pp38 et pp24 (Figure 15, 17). Bien que les

premières études aient mis en évidence un rôle dans l’infection cytolytique précoce (Ikuta et

al. 1985; Cui et al. 1990; Parcells et al. 1999), une implication potentielle de la protéine pp38

dans la lymphomagenèse a été suspectée suite à des essais d’ARN interférence montrant son

implication dans le maintien des lignées tumorales MSB-1 (Xie et al. 1996). Cependant, des

études plus récentes, utilisant des souches délétées pour le gène pp38 évoquent

essentiellement un rôle dans la réplication virale in vivo et notamment au niveau de l’infection

cytolytiques des lymphocytes B (Reddy et al. 2002; Gimeno et al. 2005b). Par contre, en

induisant la succinate déshydrogénase mitochondriale, pp38 pourrait potentiellement

interférer indirectement au niveau de l’apoptose mitochondriale (Piepenbrink et al. 2009).

2.2.4.2.2. Les gènes impliqués directement dans l’oncogenèse

Le développement rapide de lymphomes chez les poulets infectés par le GaHV-2

suggère l’implication de gènes transformants codés par le virus. Plusieurs approches ont été

menées afin d’identifier de potentiels oncogènes : la comparaison des génomes de souches

oncogènes et non oncogènes, l’analyse des transcriptomes de lignées transformées, l’analyse

des propriétés oncogéniques de virus mutants et l’effet de l’utilisation de l’ARN interférence

sur des lignées transformées (Ross 1999; Venugopal 2000).

vTR

En 2003, le laboratoire TLVI a identifié un gène codant pour la sous-unité matricielle

de la télomérase (vTR) dans le génome de GaHV-2 (Fragnet et al. 2003). Il s’agit du seul

homologue viral de TR (Telomerase RNA) identifié à ce jour. Le gène vTR présente 88 %

d’homologie avec le gène de la sous-unité ARN de la télomérase du poulet chTR. Ce gène

situé aux extrémités des régions TRL et IRL est localisé 740 pb en aval du 3ème exon de vIL-8

et 712 pb en amont des séquences télomériques (Figure 17). La télomérase est un complexe

ribonucléoprotéique impliqué dans le maintien de la taille des extrémités chromosomiques au

niveau des télomères (Blackburn 1991). Le complexe télomérasique est constitué de deux

composants essentiels : un composant protéique catalytique (TERT) qui présente des

caractéristiques de transcriptase inverse et un composant ARN associé (TR) qui sert de

matrice à TERT pour l’addition de motifs TTAGGGn (Greider and Blackburn 1989; Lingner

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59

et al. 1997). La télomérase est impliquée dans la plupart des cancers humains et l’activité de

cette enzyme est indispensable à la prolifération et à l’immortalisation des cellules tumorales.

Le gène vTR est présent en deux copies dans le génome de GaHV-2 et la délétion des deux

copies d’une souche oncogène réduit l’incidence du développement de lymphome de 60 %

chez les poulets infectés mais n’affecte ni la réplication lytique du virus, ni l’établissement de

la latence (Trapp et al. 2006; Kaufer et al. 2011a). De plus, un SNP (Single nucleotide

polymorphism) au niveau de la boite H/ACA de vTR a été identifié uniquement chez certains

isolats de la souche vaccinale CVI988 (Debba-Pavard et al. 2008b). Cette mutation diminue

l’efficacité de vTR en affectant sa localisation nucléaire (Fragnet et al. 2005). L’activité

télomérase semble très fortement liée au développement de la maladie de Marek et à

l’établissement de la lymphomagenèse puisqu’une augmentation de l’activité télomérase

parallèle à celle du taux de vTR a été observée dans des leucocytes sanguins circulants (PBL,

Peripheric blood leucocytes) au cours de la lymphomagenèse avec un maximum vers le

21ème jour p.i (Shkreli et al. 2007; Debba-Pavard et al. 2008b). L’efficacité du promoteur du

gène vTR sous contrôle de l’oncoprotéine c-Myc semble jouer un rôle majeur dans le pouvoir

oncogène de vTR en permettant sa surexpression. En effet, ce dernier est 3 fois plus puissant

que le promoteur du TR cellulaire du poulet (chTR) (Shkreli et al. 2007) et son remplacement

par celui de chTR dans un virus recombinant réduit la lymphomagenèse de moitié par rapport

au virus parental (Chbab et al. 2010). Enfin, une étude plus récente a permis de montrer qu’au

delà de l’activité télomérasique, vTR jouait un rôle direct dans la formation des tumeurs par

interaction et relocalisation de RPL22, un facteur cellulaire impliqué dans la différenciation et

la transformation des cellules T (Kaufer et al. 2010).

Le gène meq

Le gène meq (Marek’s disease virus EcoRI fragment Q ou R-LORF7) découvert en

1992 (Jones et al. 1992) est considéré comme l’oncogène majeur du virus de la maladie de

Marek. Il est exprimé dès le 7ème jour p.i et durant toute la durée de l’infection jusqu’à la mort

de l’animal (Debba-Pavard et al. 2008a). Ce gène localisé au niveau des séquences IRL et TRL

(Figure 17) code pour une phosphoprotéine de 339 acides aminés qui présente, à son

extrémité N-terminale, une structure basique leucine zipper (bZIP) homologue à celles des

oncogènes de la famille Jun/Fos et le domaine transactivateur riche en résidus proline dans sa

région C-terminale (Figure 18). Il existe au sein de la région N-terminale deux régions

basiques BR1 et BR2 (Basic Région 1 et 2) qui renferment des signaux de localisation

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60

nucléaire (Liu et al. 1997) (Figure 19). Meq est localisée en premier lieu dans le noyau, au

niveau du nucléoplasme, du nucléole et des corps de Cajal dans lesquels elle est phosphorylée

par CDK2 (Liu et al. 1997; Liu et al. 1998). La signification biologique des différentes

localisations nucléaires de la protéine Meq est encore floue. Cependant, cela semble refléter

son potentiel à interagir avec une grande variété de facteurs cellulaires et donc de remplir de

multiples fonctions la plaçant au centre de la régulation de l’infection et de l’oncogenèse

virales.

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61

La fonctionnalité du domaine C-terminale (a.a 209 à 339) de Meq en tant que

transactivateur a été mise en évidence dans des essais de double hybride par fusion avec le

domaine de liaison à l’ADN de Gal4 (Qian et al. 1995). Cette capacité à transactiver dépend à

la fois de la présence des régions riches en proline (Proline Rich Region, PRR) (Figure 19,

20) et des 33 derniers acides aminées de l’extrémité C-terminale (Qian et al. 1995). Toutefois,

si dans le même type d’essais la séquence transactivatrice est réduite à la région riche en

prolines (PRR) la protéine de fusion aurait potentiellement une activité de répresseur

comparable à celle des motifs PRR de la protéine suppresseur de tumeur WT-1 (Wilm’s

Tumour-1) (Call et al. 1990; Qian et al. 1995). Ces observations ont conduit à supposer deux

rôles régulateurs pour la protéine Meq, l’un transactivateur et l’autre répresseur, qui seraient

déterminés par la conformation de ces régions riches en proline, par le niveau de

phosphorylation de Meq, par les partenaires de dimérisation et par la nature des éléments de

réponse (ER) présents au sein des promoteurs. Il est d’ailleurs intéressant de noter que chez

différentes souches de GaHV-2 présentant des degrés de virulence variés, il existe des

mutations ou des insertions au niveau de ces PRR laissant supposer une potentielle

implication de cette région dans la pathogénèse du virus (Shamblin et al. 2004). Notamment,

chez des souches hyper hyper virulentes (648a, 660, 686), il a été observé une réduction de la

taille de cette région PRR ainsi que l’apparition de mutations en leur sein au niveau du

deuxième résidu proline des motifs (Figure 20). Tandis que pour les souches à virulence

moindre une duplication des motifs PRR a été observée (CU-2, CVI-988…) (Figure 20).

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62

Un domaine bZIP constitué de résidus leucine espacés de 6 a.a permettant la

dimérisation avec un domaine bZIP de protéine homologue, a été prédit proche de l’extrémité

N-terminale de Meq. Chez les mammifères, il existe 4 grandes classes de protéines bZIP

(basic-leucineZIPPer) : Jun (c-Jun, JunB et JunD), Fos (Fos, FosB, Fra), ATF (CREB, ATF1

à 6) et C/EBP (" et !). Pour ces protéines, la dimérisation de deux domaines Leucine Zipper

permet la fixation du domaine basique adjacent sur l’ER du promoteur. Plusieurs études ont

révélé que Meq pouvait former des dimères avec des affinités variables selon les partenaires

de la famille des protéines à bZIP. En effet, Meq forme des dimères très affins avec lui-même,

c-Jun, JunB, ATF2 et Fos et avec une plus faible affinité avec CREB, ATF1, ATF3 et C/EBP.

Ainsi, le dimère le plus stable correspond au dimère Meq/c-Jun au point que lorsque Meq et

c-Jun sont présentes en quantité équimolaire, la quasi totalité des dimères formés sont des

hétérodimères Meq/c-Jun (Qian et al. 1995). Plus récemment, il a été montré que dans les

cellules MSB-1 qui sont des lymphocytes T issus de lymphomes induits par GaHV-2

exprimant Meq, c-Jun et Fra mais ni Fos ni JunD, Meq et c-Jun colocalisaient dans le noyau

et se fixaient sur des ER de type AP-1 (Levy et al. 2003). Chez les transactivateurs de type

bZIP, la spécificité de reconnaissance de l’ER au sein du promoteur est dictée par la région

basique, la nature du dimère modulant l’affinité pour les différents ER. Plusieurs études de

CASTing (Cyclic Amplification of Selected Targets) ont permis d’identifier des motifs ADN

spécifiques de la protéine Meq. Ainsi, l’hétérodimère Meq/Jun semble se lier aux séquences

spécifiques TRE (TGACTCA) et CRE (TGACGTCA), qui constituent les éléments de

réponse AP-1 (Activated Protein 1) classiquement reconnus par les protéines de la famille

Jun/Fos (Qian et al. 1995). L’homodimère Meq/Meq semble se fixer préférentiellement sur

deux types d’ER spécifiques : MERE I et MERE II (Meq Responsive Element). Selon ces

études, il apparait que les homodimères Meq/Meq reconnaitraient avec une plus forte affinité

les sites MERE II (RACACACAY) que les sites MERE I (GAGTGATGACGTCATC) dont

la séquence inclut totalement l’ER CRE dans sa partie 3’ (Qian et al. 1996; Levy et al. 2003).

De nombreuses études ont investigué le rôle transactivateur ou répresseur de Meq sur

des gènes viraux et cellulaires. Des études d’immunoprécipitation de la chromatine ont révélé

que Meq se liait au promoteur bidirectionnel pp24/pp38 et aux promoteurs des gènes Meq et

ICP4, respectivement sur un site MERE II et sur 2 sites AP-1 (Levy et al. 2003). De plus, des

essais luciférase ont montré que selon le partenaire de dimérisation, Meq peut avoir un rôle

répresseur (homodimère Meq/Meq se fixant sur le site MERE II) ou un rôle activateur

(hétérodimère Meq/Jun reconnaissant l’ER AP-1) (Levy et al. 2003; Ajithdoss et al. 2009;

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63

Suchodolski et al. 2009). Il est également intéressant de noter que Meq aurait la capacité de

transactiver les gènes cellulaires tels que l’interleukine 2 (Levy et al. 2003), CD30 (Burgess et

al. 2004) et bcl2 (Ajithdoss et al. 2009). Par ailleurs, l’utilisation de bacmides mutés dans la

région bZIP du gène meq a permis de montrer que l’homodimérisation de Meq était

nécessaire mais pas suffisante au développement de lymphome (Brown et al. 2009;

Suchodolski et al. 2009). Par contre, la délétion complète du gène meq empêchait l’apparition

de tumeurs (Lee et al. 2008; Lee et al. 2010).

Il a également été montré que des cellules DF-1 exprimant de façon ectopique Meq

présentaient une morphologie anormale et qu’elles résistaient à l’apoptose (Liu et al. 1998;

Levy et al. 2005). Cette résistance dépendrait des protéines Bcl-2 et Bax impliquées dans les

voies de l’apoptose qui sont respectivement surexprimée et réprimée. L’action de Meq sur

bcl-2 pourrait être directe par transactivation du promoteur qui présente des ER de type AP-1

(Ajithdoss et al. 2009). De plus il a été montré que Meq pouvait, en se liant à p53, bloquer son

activité transcriptionnelle (Deng et al. 2010). Ainsi, l’effet de Meq sur bcl-2 et bax pourrait

être aussi un effet indirect via p53 qui ne pourrait plus transactiver bax et réprimer bcl-2. De

surcroit, l’expression ectopique de Meq dans des lignées cellulaires de poulet DF-1 entrainait

l’activation des gènes JTAP-1, JAC et HB-EGF et l’inhibition des gènes FasL, Fas et DAP5

qui sont tous impliqués dans la voie de transformation de v-Jun (Levy et al. 2005). Cette

stimulation des voies anti-apoptotiques cumulée à la surexpression de c-ski, qui est

l’homologue cellulaire de l’oncogène rétroviral v-ski (Levy et al. 2005), laisse à penser qu’il

existerait des similarités pour certains mécanismes de transformation entre les rétrovirus

oncogéniques et les herpesvirus.

Enfin, un motif PLDLS permettant la liaison de Meq à la C-Terminal-Binding Protein

(CtBP), qui est un facteur de transcription hautement conservé, impliqué dans la régulation du

développement, de la prolifération et de l’apoptose, a été identifié proche de l’extrémité N-

terminale de Meq. Ce motif semblerait fonctionnel car sa délétion ciblée entraine la perte du

pouvoir oncogène des souches de GaHV-2 virulentes (Brown et al. 2006). Cette propriété de

la protéine Meq la rapproche des protéines EBNA 3A et 3C du gammaherpesvirus oncogène

HHV-4 qui interagissent également avec CtBP (Brown et al. 2006) et p53 (Yi et al. 2009).

Par ailleurs, il faut noter que la région de meq présente un épissage différentiel

complexe. En plus d’un transcrit correspondant au gène meq, deux transcrits alternatifs ont été

décrits dans la littérature : le premier aboutissant à la protéine de fusion « Meq-v-IL8 » pour

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64

lequel le premier quart de l’extrémité 5’ du messager s’épisse avec le deuxième exon de v-

IL8, et un second épissage différentiel supprimant dans la protéine Meq les domaines

transactivateurs (Peng and Shirazi 1996; Jarosinski and Schat 2007; Okada et al. 2007). Des

résultats récents obtenus au laboratoire semblent indiquer une balance entre l’expression des

messagers natifs de meq et des messagers ayant subi un épissage différentiel, en fonction de la

phase d’infection du GaHV-2, lytique ou latente (Coupeau, communication personnelle)

laissant suspecter des fonctions fondamentalement différentes (Anobile et al. 2006). De plus

la région antisens à meq est également transcrite, fortement épissée et hyper éditée (D.

Coupeau, communication personnelle). Pourtant une seule protéine de 23kDa issue de cette

région a, pour l’heure, été détectée dans les cellules infectées de manière lytique ou

latente (Peng and Shirazi 1996).

Le gène LAT (Latency associated Transcript)

Dès 1992, des transcrits de GaHV-2 spécifiquement associés à la latence et à la

tumorigenèse ont été localisés au niveau des régions répétées inversées des génomes viraux

(Sugaya et al. 1990). Ces transcrits LAT (Latency associated transcripts) sont localisés au

niveau des séquences répétées courtes (IRS /TRS) sur le brin antisens du gène très précoce

ICP4 (Cantello et al. 1994) (Figure 17 et Figure 21). Le rôle biologique de ces transcrits LAT

reste encore inconnu. En effet, ils ne semblent coder pour aucune protéine. Cependant, par

leur localisation, un rôle potentiel dans la régulation du gène ICP4 par ARN interférence est

fortement suspecté. D’autant que les niveaux d’expression des transcrits LAT et du messager

ICP4 sont inversés au cours des différentes phases de l’infection, ICP4 étant exprimé

uniquement durant la phase lytique alors que les transcrits LAT sembleraient exprimés plus

spécifiquement lors de la phase de latence et de la tumorigenèse.

Les 3 premiers ARN identifiés appartenant à la famille des transcrits LAT étaient un

long transcrit non épissé de 10 kb et deux petits ARN MSR (MDV-1 Small RNA) de longueur

0,75 et 0,9 kb (Cantello et al. 1994; Cantello et al. 1997) correspondant à l’assemblage de 5

exons (Figure 21). D’autres transcrits issus d’épissages alternatifs ont ensuite été découverts

chez des lignées tumorales transformées par GaHV-2 (Figure 21) : un transcrit de 2,7 kb chez

RPL1, et des transcrits de 1,8 kb, 2,2 kb, 1,5 kb et 0,5 kb chez MKT1 (Li et al. 1994; McKie

et al. 1995; Li et al. 1998). Une récente étude menée au laboratoire mettant en évidence 3

nouveaux types de transcrits exprimés en lignée cellulaire MSB-1 a permis de préciser en

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65

détail les évènements d’épissage conduisant aux différents transcrits LAT (Figure 21). Ces

transcrits sont issus d’évènements d’épissages alternatifs et un total de 15 exons a été identifié

(S. Strassheim, soumis). Alors que l’implication de ces transcrits LAT dans l’oncogenèse et la

latence ne reposait que sur l’observation de leur fort taux d’expression dans les lignées

tumorales, une tentative d’invalidation de l’expression des transcrits LAT avait suggéré leur

rôle potentiel lors de l’oncogenèse mais pas lors de la réplication lytique (Morgan et al. 2001).

Enfin, il faut noter qu’un cluster de microARN a été identifié au sein de ce gène LAT

(Burnside et al. 2006), et des résultats récents obtenus au sein du laboratoire montrent, par

ailleurs, que ce cluster serait toujours situé dans le premier intron du gène LAT quelque soit le

type d’épissage différentiel conduisant à sa transcription (S. Strassheim, soumis) (Figure 21).

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66

Les microARN

Peu de temps après la découverte des premiers microARN (miARN) codés par des

herpesvirus, plusieurs banques de miARN ont été réalisées à partir de différents matériels

biologiques : des CEF (chicken embryonic fibroblast) infectés par des souches virulentes de

GaHV-2, des lymphomes de rate, des cellules lymphoïdes MSB-1 issues d’un lymphome

induit par la souche virulente BC-1 de GaHV-2, conduisant à l’identification de 13 pre-

miARN encodés par GaHV-2, permettant l’expression de 25 miARN (Burnside et al. 2006;

Burnside and Morgan 2007; Burnside et al. 2008; Morgan et al. 2008; Yao et al. 2008). Ces

miARN sont regroupés en deux clusters : le cluster 1 ou mdv1-miR-M9-M4 avec les mdv1-

miR-M9, M5, M12, M3, M2 et M4 localisé en amont du gène meq et les mdv1-miR-M11,

M31 et M1 en aval (Figure 22) et le cluster 2 ou mdv1-miR-M8-M10 composé des mdv1-

miR-M8, M6, M7 et M10 situé proche de l’extrémité 5’ du transcrit LAT (Figure 23).

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67

De plus, au laboratoire, plusieurs études in vivo ont évalué l’expression des miARN

dans les lymphocytes du sang circulant ainsi que dans les follicules plumeux (siège d’une

infection productive) de poulets infectés par la souche hyper virulente RB-1B de GaHV-2 à

différents temps avant et au cours de la lymphomagenèse. Deux approches ont été mises en

place pour le séquençage de ces banques, une technique de clonage et de séquençage

classique (Pfeffer et al. 2005a) ou un séquençage à haut débit (Illumina®). Les niveaux

d’expression observés entre ces différentes banques mettent en évidence que le taux

d’expression des différents miARN viraux est lié à la nature des cellules hôtes ainsi qu’à la

souche de GaHV-2 utilisée (Tableau V). Alors que certains miARN comme mdv1-miR-M4-

5p sont systématiquement fortement exprimés, d’autres semblent plus spécifiques des phases

lytique ou latente. Ainsi, les mdv1-miR-M3-5p et M7-5p semblent spécifiquement exprimés

lors de la phase de latence ou de tumorigenèse alors que les mdv1-miR-M2-5p, 1-5p, 8-3p et

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68

6-3p semblent liés à la phase lytique (Tableau V). Toutefois, bien que toutes les analyses

montrent globalement des tendances similaires, l’analyse détaillée de ces banques fait

apparaitre des disparités importantes. A titre d’exemple, contrairement aux résultats de Yao

(Yao et al. 2008) et aux nôtres, le mdv1-miR-M7 ne semble quasiment pas exprimé dans la

lignée MSB-1 analysée par l’équipe de Morgan alors que le mdv1-miR-M2-3p serait

fortement exprimé (Morgan et al. 2008). Cependant, au vu des résultats récents de notre

équipe, ces disparités observées pour ces 2 miARN viraux pourraient uniquement provenir

des techniques de transcriptomiques utilisées, l’équipe de Morgan ayant utilisé une approche

à haut débit.

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69

Les autres Mardivirus codent également pour des miARN. Dix sept miARN ont été

identifiés chez GaHV-3 (HPRS-24) et 18 chez MeHV-1 (Yao et al. 2007; Waidner et al.

2009; Yao et al. 2009). Cependant, aucune homologie entre les miARN du genre n’a toutefois

été observée. A l’instar des autres herpesvirus, encore peu de phénomènes de régulation

impliquant les miARN codés par GaHV-2 ont été identifiés. Mais le rôle majeur dans la

régulation des processus cellulaires attribué aux miARN ainsi que leurs fortes expressions

observées lors de la phase de latence laissent à penser qu’ils jouent un rôle crucial dans

l’établissement, le maintien de la latence et dans la lymphomagenèse.

3. Les microARN

3.1. Généralités Les microARN (miARN) appartiennent à une classe de petits ARN simple brin non

codant d’environ 22 nucléotides jouant un rôle clé dans le phénomène endogène de

« silencing » de certains gènes par ARN interférence. Les miARN ont été découverts chez

tous les métazoaires eucaryotes et notamment l’homme chez lequel 1527 miARN ont été

identifiés (miRBase, release 18, Novemnre 2011). Leurs séquences sont fortement conservées

au travers des espèces. Les miARN participent à la régulation de l’expression génique, par

leur liaison complète ou partielle avec des ARNm cibles. La qualité de cette liaison détermine

le type de régulation post transcriptionnelle mis en jeu, par clivage, par

dégradation/séquestration du complexe miARN/ARNm, ou par blocage de la traduction.

Cependant, de rares cas d’activation de la transcription (Place et al. 2008) ou de la traduction

(Vasudevan et al. 2008) par les miARN ont été recensés.

Les premiers mécanismes de régulation utilisant de petits ARN ont été découverts en

1980. Les auteurs avaient observé que la mutation du gène lin-4 chez C. elegans provoquait

une morphologie anormale, et qu’une mutation compensatoire au niveau du gène lin-14

restaurait le phénotype sauvage (Horvitz and Sulston 1980; Chalfie et al. 1981). Le produit du

gène lin-4, défini comme un régulateur du gène lin-14, a été identifié treize ans plus tard,

comme un ARN de 21 nt possédant une complémentarité partielle avec la région 3’UTR de

l’ARNm codé par lin-14 (Lee et al. 1993; Wightman et al. 1993). Ce n’est toutefois qu’en

1998 que fut clairement mis en évidence le phénomène d’ARN interférence (Fire et al. 1998)

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70

qui a valu à ces auteurs Andrew Fire et Craig Mello le prix Nobel de Médecine en 2006. Au

travers de la régulation post-transcriptionnelle négative qu’ils opèrent, les miARN sont

aujourd’hui reconnus comme des acteurs essentiels du contrôle du cycle cellulaire, de

l’apoptose et de l’hématopoïèse. Chez l’homme, ils réguleraient environ 60 % des protéines

exprimées (Friedman et al. 2009).

3.2. Biogénèse des miARN

3.2.1. Transcription des microARN Les miARN dérivent de transcrits primaires d’ARN (pri-miARN) qui forment des

structures tige/boucle organisées dès leur transcription dans le noyau. Ces structures peuvent

être transcrites seules ou en cluster, à partir d’un messager propre ou à partir d’intron ou

d’exon d’autres gènes (Figure 24).

Environ 50 % des miARN dérivent d’ARN non codants et un tiers est issu d’introns de

régions codantes (Lee et al. 2004; Davis and Hata 2009). Cependant, au sein de ces introns les

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71

miARN peuvent former des unités transcriptionnelles indépendantes, puisqu’environ 35 % de

ces miARN introniques possèderaient leurs propres promoteurs (Monteys et al. 2010).

Comme pour l’ARNm, c’est l’ARN polymérase II qui est principalement responsable de la

transcription des miARN (Lee et al. 2004). Toutefois, l’ARN polymérase de type III

impliquée dans la synthèse de petits ARN spécifiques peut aussi transcrire des pri-miARN

(Pfeffer et al. 2005b; Borchert et al. 2006; Reese et al. 2010). Les pri-miARN possèdent des

unités transcriptionnelles très proches de celles des ARNm codant pour des protéines. Les

séquences régulatrices sont identiques et la machinerie transcriptionnelle utilisée est la même.

De plus, comme les ARNm, les pri-miARN sont cappés, polyadénylés et fréquemment

épissés et ils se distinguent uniquement par leur structure secondaire riche en tige/boucle

d’environ 70 nucléotides .

3.2.2. Maturation des microARN Après la synthèse du pri-miARN, plusieurs étapes de maturation sont nécessaires à

l’obtention d’un miARN. Ce processus met en jeu deux ribonucléases de type III, l’une

nucléaire, Drosha et l’autre cytoplasmique, Dicer ainsi qu’une protéine de transport

l’Exportine-5 enchâssée dans la membrane nucléaire. Enfin, le pouvoir interférant du miARN

s’exprime une fois que ce dernier est incorporé au complexe miRISC (miRNA-Induced

Silencing Complex) (Figure 25).

3.2.2.1. Maturation du pri-miARN La structure tige/boucle est essentielle à l’initiation des étapes de maturation et à la

fixation du « microprocesseur » permettant le clivage de l’ARN au niveau de la base de la

tige/boucle. L’action combinée des 2 protéines majeures de ce « microprocesseur »,

l’endoribonucléase de type III Drosha associée à DGCR8 (DiGeorge Syndrome Critical

Region gene 8) aboutit à la coupure de la structure tige/boucle à sa base au niveau du premier

tour d’hélice formé par l’ARN double brin de la tige (Han et al. 2006) et ainsi à la formation

du pre-miARN d’environ 70 nt (Figure 25) (Lee et al. 2003; Gregory et al. 2004). Plus

précisément, la protéine DGCR8 porteuse d’un domaine de liaison à l’ARN double brin est

impliquée dans la reconnaissance, la fixation et la bonne conformation du pri-miARN (Han et

al. 2006) permettant ainsi l’action de Drosha. Le microprocesseur Drosha/DGCR8 laisse

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72

généralement une extrémité 5’ phosphorylée et une extrémité 3’OH saillante de 2 nt qui sera

reconnue par la machinerie d’export nucléaire (Okada et al. 2009). Bien que le clivage par le

complexe Drosha soit co-transcriptionnel, il faut noter que la maturation des pri-miARN peut

influencer la structure de l’ARN primaire dont il est issu, notamment au niveau de l’épissage

(Morlando et al. 2008), laissant supposer une régulation encore plus complexe mettant en jeu

le microprocesseur et le splicéosome pour les miARN introniques.

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73

D’autres co-facteurs s’associent au microprocesseur pour réguler la maturation des pri-

miARN tels que les hélicases de la famille DEAD-box DDX-5 (p68) et DDX17 (p72) qui

possèdent des domaines de liaison à l’ARN double brin, la protéine KSRP (KH-type Splicing

Regulatory Protein) et les familles de protéines hnRNP (Heterogeneous nuclear

ribonucleoproteins) qui sont classiquement associées à l’ARN-polymérase II. Plus

précisément, ces dernières peuvent agir sur la régulation de l’épissage lors de la transcription

des ARNm mais également sur la maturation des miARN. Ainsi, il a été montré que la

protéine hnRNPR inhibait la maturation des pri-miARN alors que d’autres, comme hnRNPH1

la facilitait (Volk and Shomron 2011). Par ailleurs, il a également été montré que les facteurs

nucléaires NF/90 et NF/45 pouvaient interférer sur la maturation de certains pri-miARN,

notamment celle des pri-miARN-let-7a et pri-miARN-21 (Sakamoto et al. 2009). De plus, 11

cofacteurs additionnels s’associant spécifiquement à DGCR8 ont été identifiés, sans que leur

rôle n’ait été clairement défini (Shiohama et al. 2007).

Enfin, depuis l’élucidation des mécanismes canoniques de maturation des pri-miARN,

un certains nombre de mécanismes annexes ont été découverts tels la maturation Drosha

indépendante dérivée des ARN de transfert (ARNt), des snoRNA, des shRNA ou enfin des

mirtrons (Miyoshi et al. 2010). Ces mirtrons sont maturés sans être clivés par le

microprocesseur Drosha/DGCR8 mais en étant directement excisés par le splicéosome

(Okamura et al. 2007) (Figure 26).

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74

3.2.2.2. Exportation nucléaire du pre-miARN Après le clivage par Drosha, les extrémités 5’ phosphorylée et 3’OH saillante des pre-

miARN sous forme tige/boucle sont spécifiquement reconnues par l’exportine-5 (Okada et al.

2009). L’exportine-5 est une protéine d’export nucléaire de type RanGTP-dépendante via les

nucléopores (Lund et al. 2004) (Figure 25). Cette dernière protège également le pre-miARN

des digestions induites par les nucléases (Zeng and Cullen 2004). Par ailleurs, il a été montré

que l’exportine-5 permettait également le transport de la protéine ADAR responsable du

phénomène d’édition lorsque cette dernière est associée à de l’ARN double brin (Fritz et al.

2009).

Une fois dans le cytoplasme, le pre-miARN est rapidement pris en charge par le

complexe RLC (miRISC-Loading Complex) comprenant entre autre l’endoribonucléase de

type III Dicer qui est spécifiquement responsable de la coupure de la boucle du pre-miARN

aboutissant à la formation d’un duplex de miARN mature d’environ 22nt, avec les extrémités

5’ phosphorylées et les extrémités 3’-OH saillantes. (Figure 25). En réalité, cette réaction est

prise en charge par un complexe associant Dicer à la protéine argonaute AGO-2 ainsi que les

cofacteurs TRBP (Transactivating region (Tar) RNA-Binding Protein) (Chendrimada et al.

2005; Haase et al. 2005) et PACT (Protein Activator of PKR) (Patel and Sen 1998; Lee et al.

2006) qui participeront également ultérieurement en tant que cofacteurs de sélection du brin

mature.

Deux voies de maturation annexes du pre-miARN indépendantes de Dicer ont été

découvertes : une via le système de maturation des extrémités des ARNt et une autre utilisant

uniquement AGO2 (Miyoshi et al. 2010) qui possède une activité exonucléasique lui

permettant de cliver le pre-miARN et de l’incorporer au complexe miRISC (Diederichs and

Haber 2007).

3.2.2.3. Sélection du brin mature du microARN et complexe miRISC Pour interagir avec l’ARNm, un seul des deux brins (brin 5p ou brin 3p) du miARN se

retrouve associé au complexe miRISC, l’autre brin étant dégradé (Figure 25). Aussi, c’est

essentiellement la localisation du clivage par Drosha et Dicer qui conduirait au choix du brin

incorporé dans le complexe miRISC. En premier lieu, il semblerait que la stabilité

thermodynamique des extrémités 5’ du duplex de miARN influerait sur la sélection du brin

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75

fonctionnel, le brin possédant l’extrémité 5’ la moins stable étant généralement

préférentiellement incorporé au complexe miRISC (Sarnow et al. 2006). De plus, la séquence

nucléotidique de l’extrémité 5’ peut également affecter la sélection du brin indépendamment

de la stabilité thermodynamique. En effet, AGO2 en se liant préférentiellement à une des

extrémités 5’ du duplex semblerait également faciliter l’incorporation du miARN au

complexe miRISC (Frank et al. 2010). Enfin, il faut noter que le ratio d’incorporation du

miARN-5p ou du miARN-3p peut varier en fonction des tissus, des stades de développement

ou de l’action de différentes protéines accessoires (Krol et al. 2010).

Par ailleurs, lors de la maturation de certains miARN, la localisation du site de

coupure par Dicer et Drosha peut légèrement varier (entre 1 à 6 nucléotides), générant ainsi

une certaine hétérogénéité au niveau des extrémités 5’ des duplex des miARN

correspondants. Ainsi, ces extrémités 5’ variables peuvent avoir un impact sur la sélection du

brin incorporé au complexe miRISC (Frank et al. 2010). Mais cette hétérogénéité des

extrémités 5’ aura également un impact fonctionnel ultérieur, dans la mesure où elle pourra

affecter la région « seed » fortement impliquée dans l’interaction du miARN avec son ARNm

cible et ainsi potentiellement modifier les cibles reconnues par le miARN (Chiang et al.

2010).

Si la composition et la régulation du complexe ribonucléoprotéique miRISC sont

plutôt bien documentées, son recrutement après la maturation des miARN par Dicer reste

encore mal connu. En effet, chez la drosophile, la formation du complexe miRISC nécessite la

présence des cofacteurs du complexe RLC que sont les protéines des familles Dicer et TRBP

(respectivement Dcr-2 et R2D2), alors que chez l’homme il existe une machinerie de

recrutement du complexe miRISC indépendante de Dicer (Kawamata and Tomari 2010).

Cette différence pourrait être expliquée par l’existence chez l’homme de deux voies de

recrutement du complexe miRISC, une dépendante et l’autre indépendante de Dicer alors que

chez la drosophile, il n’existerait que la première voie dépendante de Dicer (Kawamata and

Tomari 2010).

Les protéines de la famille Argonaute sont les composants clés du complexe miRISC.

Ces protéines contiennent 3 domaines majeurs conservés, les domaines PAZ (Piwi-

Argonaute-Zwille) et MID (Middle) qui interagissent avec l’extrémité 3’ du miARN et le

domaine PIWI qui interagit avec l’extrémité 5’ du miARN (Figure 27) (Peters and Meister

2007; Jinek and Doudna 2009). De nombreuses protéines paralogues Argonaute sont

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76

encodées chez les métazoaires mais seules les protéines AGO fonctionnent pour les miARN,

les autres étant dédiées aux autres types de petits ARN (Peters and Meister 2007). Chez

l’homme, il existe 4 types de protéines AGO, AGO1 à 4 mais seule AGO2 possède un

domaine PIWI porteur de l’activité RNaseH-like fonctionnelle, responsable de la coupure de

l’ARNm ciblé (Liu et al. 2004). L’implication des 3 autres protéines AGO dans la répression

induite par les miARN a été montrée in vivo et in vitro avec une efficacité différente pour

chaque protéine AGO (Wu et al. 2008). Ainsi, la répartition des différentes protéines AGO en

fonction du type cellulaire, du tissu ou du stade de développement pourrait expliquer les

différentes régulations « tissu ou cellule spécifique » de certains miARN (Wu et al. 2008). La

protéine AGO2, chez l’homme, semble toutefois jouer un rôle majeur puisque sa répression

par ARN interférence dans des cellules humaines HEK293 engendre des effets beaucoup plus

marqués sur la régulation induite par les miARN que celle des 3 autres AGO (Schmitter et al.

2006) et l’invalidation du gène chez la souris est létale (Liu et al. 2004).

L’autre groupe de protéines cruciales pour la répression induite par les miARN

appartient à la famille des protéines GW182 (Figure 27) (Eulalio et al. 2009). Trois protéines

GW182 existent chez les vertébrés (TNRC6A, -B, -C). Ces protéines sont essentielles au

phénomène d’ARN interférence par leur interaction avec AGO. Elles sont composées, dans

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77

leur partie N-terminale, de répétitions GW impliquées dans la liaison à AGO (Eulalio et al.

2009), d’une région glutamine, d’un domaine de fonction inconnue (DUF), et d’un domaine

de reconnaissance de l’ARN (RRM, RNA recognition motif). La perte de fonctionnalité du

domaine de liaison chez GW182 abroge le phénomène de répression induite par les miARN

(Eulalio et al. 2009). De plus, ces protéines interagissent avec les PABP (PolyA Binding

Protein) permettant ainsi l’inhibition traductionnelle (Tritschler et al. 2010) et de nombreuses

autres protéines interagissent avec le complexe miRISC et peuvent ainsi moduler la

fonctionnalité des miARN (Peters and Meister 2007).

3.3. Interaction microARN/ARNm

3.3.1. Principes de reconnaissance du miARN et de sa cible Les mécanismes moléculaires régissant les modes d’action des miARN ont été et sont

toujours sujet à polémiques. Toutefois, il semblerait que le modèle empirique d’action

retrouvé majoritairement chez les plantes soit différent de celui décrit chez les animaux. En

effet, chez les plantes les miARN régulent l’ARNm cible par une simple mais très forte

complémentarité avec la cible aboutissant au clivage de l’ARNm entre les nt 10 et 11 du

miARN, et rarement à l’inhibition de la traduction. Les cibles sont principalement situées au

niveau des ORF mais peuvent parfois être retrouvées au niveau des régions UTR (Watanabe

2011). Chez les animaux, les cibles des miARN sont essentiellement imparfaites, simples ou

multiples et retrouvées plus particulièrement au niveau des régions 3’UTR du transcrit. Bien

qu’il ait été récemment montré chez la drosophile que les cibles des miARN fonctionnelles et

conservées se situent aussi bien au niveau des 3’UTR que des régions codantes (Schnall-

Levin et al. 2010).

Une première étude avait proposé trois types d’interactions partielles entre miARN et

ARNm cible fondés sur la qualité de l’appariement (Brennecke et al. 2005). Une interaction

de type Watson-Crick, dite « 5’ dominante », entre la séquence « seed » du miARN

(nucléotides 2 à 8) et la cible sur le messager. Un appariement plus court au niveau de

l’extrémité 5’ compensé par un fort appariement au niveau de l’extrémité 3’, appelé « 3’

compensatoire ». Enfin, une interaction appelée « 5’ canonique » où l’appariement au niveau

de la « seed » est complété par un appariement dans la région 3’ (Figure 28).

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78

À la lecture de la littérature, il semblerait que les interactions de type « 5’

dominantes » soient majoritaires. Cependant, il existe un biais évident pouvant expliquer cette

surreprésentation de ce type d’appariement, du au fait que les logiciels de prédictions des

cibles des miARN ont longtemps pris en compte uniquement l’appariement de l’ARNm au

niveau de la « seed » et leur conservation chez différentes espèces (Lewis et al. 2003). Depuis

quelques années, avec l’augmentation des études sur les miARN accompagnée de

l’avènement de nouvelles techniques de détection comme le CLIP (cross linking

immunoprecipitation), la variété de types d’appariements entre miARN et ARNm s’est

considérablement étendue (Figure 29) (Brodersen and Voinnet 2009).

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79

L’analyse globale des résultats actuels fait apparaitre que des interactions entre la

« seed » et la cible contenant des mésappariements, des interactions GU, des insertions ou des

délétions sont également fonctionnelles. Chaque interaction « non-seed » étant spécifique de

chaque miARN, aucun consensus ne se dégage de ces travaux ; cependant, prises dans leur

ensemble, ces interactions « non-seed » sembleraient rivaliser par leur nombre avec les

interactions 5’ dominantes. De plus, la présence de plusieurs sites de fixation pour un même

miARN ou pour plusieurs miARN provoque généralement une plus forte répression, cette

synergie se trouvant d’autant plus renforcée que les sites de fixation du miARN sont proches

(Doench and Sharp 2004; Grimson et al. 2007).

Par ailleurs, certaines caractéristiques semblent avantager la fonctionnalité du

miARN : un résidu A en position 1 et un résidu A ou U en position 9 du miARN, un « bulge »

(petite boucle due à un nt non apparié) en position centrale (nt 10 à 12 du miARN) qui

prévient le clivage de l’ARNm et également un contexte nucléotidique de l’ARNm riche en

AU (Bartel 2009). Des études de cristallographie ont montré que le phosphate du premier

nucléotide du miARN interagissait avec des acides aminés aromatiques très conservés au

niveau de la jonction des domaines MID et PIWI d’AGO formant une poche hydrophobe,

avec un ion magnésium impliqué dans cette interaction (Jinek and Doudna 2009). Les

nucléotides 2 à 6 du miARN, quant à eux, sont en contact avec le domaine PIWI d’AGO et

sont présentés à la surface de la protéine sous une conformation semi hélicoïdale favorisant

l’hybridation avec l’ARN cible. Ces propriétés expliquent que l’appariement du premier

nucléotide ne soit pas nécessaire à l’interaction miARN-ARNm alors que la « seed »

semblerait essentielle (Parker et al. 2005; Wang et al. 2008).

3.3.2. Influence de la position de la cible et de la structure de

l’ARNm sur la répression médiée par miARN La plupart des cibles identifiées par des recherches bioinformatiques ou expérimentales se

situent au niveau des 3’UTR. Mais les miARN des animaux peuvent également cibler des

ARNm au niveau de 5’UTR ou des régions codantes (Easow et al. 2007; Orom et al. 2008;

Gu et al. 2009; Rigoutsos 2009). L’appariement entre le miARN et son élément de réponse

(miRNA responsive élément, miRE) semblerait toutefois moins stable quand le miRE est

localisé dans les régions codantes (Gu et al. 2009; Rigoutsos 2009) mais la présence de

certains codons rares au niveau du site de fixation du miARN pourrait ralentir la machinerie

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80

ribosomale et ainsi faciliter la fixation du complexe miRISC (Gu et al. 2009). Il est également

intéressant de noter que la présence de miRE au niveau de la 5’UTR engendrerait plutôt un

effet activateur de la traduction plutôt qu’un effet répresseur (Henke et al. 2008; Orom et al.

2008).

D’autre part, au-delà de la position du miRE au niveau de l’ARNm, il est clairement établi

aujourd’hui que son accessibilité au miARN influence également sa fonctionnalité (Figure

30). Ainsi, il semble que les miRE ne seraient pas fonctionnels lorsqu’ils sont localisés au

niveau d’une structure tige boucle stable de l’ARNm (Kertesz et al. 2007). De plus, la

présence de RBP (RNA-Binding protein) au niveau d’un miRE ou au niveau de la séquence

complémentaire peut diminuer ou augmenter l’accessibilité du miARN à sa cible (Kedde et al.

2007) (Figure 30).

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81

3.4. Mécanismes de régulation médiés par les miARN Aujourd’hui, il apparait que les mécanismes utilisés par les miARN pour réguler

l’expression des gènes seraient multiples : régulation au niveau traductionnel, dégradation de

l’ARNm et séquestration de l’ARNm au niveau des P bodies.

3.4.1. Inhibition de l’initiation de la traduction Plusieurs études ont montré que les ARNm dépourvus de coiffe (m7GpppN)

fonctionnelle au niveau de leur extrémité 5’ ou les ARNm traduits indépendamment de la

présence d’une coiffe (grâce aux IRES, internal ribosome entry sites) étaient insensibles à la

répression traductionnelle par les miARN, suggérant que ces derniers inhiberaient l’initiation

de la traduction selon un mécanisme coiffe-dépendant (Humphreys et al. 2005; Pillai et al.

2005).

L’hypothèse actuelle est que le complexe miRISC interfèrerait avec les protéines

d’initiation de la traduction du complexe eIF4F pour empêcher soit le fonctionnement

d’eIF4E, soit son recrutement par la structure de la coiffe (Figure 31) (Eulalio et al. 2008;

Fabian et al. 2010). D’autant qu’une étude publiée en 2007 évoquait l’existence d’un site de

fixation à la coiffe, homologue à celui de la protéine eIF4E au sein de la protéine AGO2 du

complexe RISC (Kiriakidou et al. 2007) entrainant une compétition entre le complexe

miRISC et les facteurs d’initiation de la traduction. Mais cette hypothèse est aujourd’hui

largement remise en cause par de nouvelles études (Kinch and Grishin 2009; Fabian et al.

2010).

La deuxième piste explorée actuellement concerne une interaction du complexe

miRISC avec l’extrémité 3’ polyadénylée du messager soit en interagissant directement avec

la PABP empêchant sa liaison à EIF4G, soit en recrutant via GW182 des exoribonucléases

telles que le complexe CCR4/NOT1 (Carbon Catabolite Repression 4 / Negative On Tata less

1) induisant la déadénylation de l’ARNm donc l’inhibition de l’initiation de la traduction

(Figure 31). Enfin, d’autres essais réalisés in vitro ont montré que le miRISC pourrait bloquer

l’initiation de la traduction en empêchant la liaison entre la petite sous-unité ribosomale 40 S

et la grande sous-unité 60 S via l’interaction avec la protéine eIF6 (Chendrimada et al. 2007;

Wang et al. 2008).

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82

3.4.2. Inhibition de la traduction post-initiation D’autres études ayant abouti à des résultats contradictoires aux précédents ont nourris la

polémique sur le mécanisme de blocage de la traduction des messagers par les miARN. En

effet, la mise en évidence du complexe miRISC au sein de polysomes ainsi que la mise en

évidence d’une répression de la traduction d’ARNm traduits via des IRES (traduction cap-

indépendante) semblerait en faveur d’une inhibition en cours de traduction (Petersen et al.

2006). Les auteurs ont proposé plusieurs mécanismes potentiels d’action qui sont restés au

stade d’hypothèses à ce jour, comme la dégradation rapide de polypeptides natifs (Nottrott et

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83

al. 2006), la dissociation prématurée des ribosomes ou ribosome drop-off (Petersen et al.

2006) (Figure 31).

3.4.3. Dégradation/séquestration des ARNm Alors que les premières publications ne décrivaient chez l’animal qu’une répression de la

traduction pilotée par les miARN, quelques études ont évoqué une diminution du taux

d’ARNm liée à l’action des miARN (Wu et al. 2006; Chendrimada et al. 2007). Il est proposé

que, chez l’animal, à défaut d’un clivage de l’ARNm (sauf lors de complémentarité miARN-

cible parfaite), le miARN provoquerait plutôt une orientation de l’ARNm vers sa dégradation

(Eulalio et al. 2007). Cette voie de dégradation du messager ciblé ferait appel aux protéines

Argonautes, à la protéine GW182, au complexe de déadénylation CAF1-CCR4-NOT, à

l’enzyme d’élimination de la coiffe DCP2 ainsi qu’à plusieurs facteurs d’élimination de la

coiffe (Eulalio et al. 2007) aboutissant à la rapide dégradation des ARNm par les

exoribonucléases au niveau des extrémités 5’ et 3’ (Figure 31).

Toutefois, d’autres études ont montré que dans le cytoplasme, les composants du miRISC

colocalisent au niveau des P Bodies avec toute la machinerie de dégradation des ARNm

(Eulalio et al. 2007). Cependant, puisque la voie de répression par les miARN ne semblait pas

affectée dans les cellules dépourvues de P bodies (Eulalio et al. 2007) (Chu and Rana 2006),

le modèle actuel propose que la séquestration des ARNm au niveau des P bodies entrainerait

leur échappement à la machinerie de traduction cellulaire tout en initiant leur dégradation

(Eulalio et al. 2007).

3.4.4. Activation de la traduction Un rôle plus marginal joué par les miARN a émergé ces dernières années. Il a en effet été

rapporté des cas d’activation de l’expression de certains gènes induite par des miARN. Ainsi,

le miARN-122 en se fixant près de l’IRES au niveau de la 5’UTR du virus de l’hépatite C

induit la traduction de la polyprotéine virale (Henke et al. 2008). De même, le miARN-10a en

reconnaissant son miRE au niveau de la 5’UTR du gène de la protéine ribosomale entrainerait

une compétition allostérique entre le complexe miRISC et des protéines de répression de la

traduction (REP), favorisant ainsi l’expression du gène codant pour une protéine ribosomale

(Figure 30E) (Orom et al. 2008). Enfin, une étude évoque le potentiel rôle activateur du

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miARN miR-373 lors de sa fixation au niveau du promoteur du gène de la E-cadherine (Place

et al. 2008).

3.5. MicroARN et cancer Les régions promotrices des miARN transcrits de manière autonome sont hautement

similaires à celles des gènes codant pour des protéines (Ozsolak et al. 2008; Corcoran et al.

2009). En effet les promoteurs de miARNs sont contrôlés par des facteurs de transcription,

des enhancers et des modifications de la chromatine similaires à ceux des gènes codant les

protéines. De plus, ils peuvent être impliqués dans des boucles de régulation simple ou double

avec des facteurs de transcription et il est clairement établi aujourd’hui que les miARN

participent au contrôle du cycle cellulaire et à tous les niveaux de la vie des cellules

(différenciation, apoptose, etc) et que leur expression est fréquemment dérégulée dans de

nombreux cancers.

Comme les miARN sont largement impliqués dans la régulation des gènes, il n’est pas

étonnant que certains miARN soient impliqués dans des cancers. D’ailleurs, la dérégulation

de certains miARN est devenu un marqueur de diagnostic voire de pronostic de nombreux

cancers. Le premier exemple proposant un lien entre miARN et cancer a été celui de la sous

expression des hsa-miR-15a et hsa-miR-16-1 lors des leucémies lymphocytaires chroniques

des cellules B. En effet, dans les cellules saines, ces 2 miARN localisés au niveau du locus

13q14, une région fréquemment délétée lors de ces pathologies (Calin et al. 2002) régulent de

façon négative l’expression du gène anti-apoptotique bcl-2, dont la surexpression a été

observée dans de nombreux types de cancer incluant les leucémies et les lymphomes

(Cimmino et al. 2005). Par la suite, de très nombreuses études ont permis d’identifier

d’éventuelles dérégulations de l’expression de miARN lors de cancer. L’approche

systématique consistait en la comparaison du miRNAome entre un tissu cancéreux et un tissu

sain obtenu selon différentes approches techniques (qRT-PCR, miRNA array, clonage,

northern blot). Alors que des centaines d’études ont ainsi pu mettre en évidence la

dérégulation de l’expression de certains miARN, en liaison avec les types de tissus et ou les

types de cancer (Tableau VI), peu d’entre elles ont toutefois clairement identifié le rôle

biologique de ces dérégulations. Aussi, je ne développerai ici que certains exemples bien

documentés.

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3.5.1. Le cluster 17-92 Le cluster de miR-17-92 (composés des miR-17, -18a, -19a, -20a, -19b1 et -92a-1),

localisé au niveau du chromosome 13q31.3 chez l’humain a été le premier cluster de miARN

pour lequel le pouvoir oncogène a été démontré. En effet, alors que ce cluster de miARN a été

retrouvé surexprimé dans de nombreux types de cancer (Olive et al. 2010), sa surexpression a

significativement accéléré l’établissement de lymphome dans un modèle de lymphome B de

souris surexprimant c-Myc (He et al. 2005). Deux mécanismes semblent conduire à la

surexpression de ce cluster dans les cancers. Le premier est l’amplification du locus 13q31.

Le second est la transactivation du pri-miARN par le facteur de transcription oncogène c-Myc

(O'Donnell et al. 2005). De plus, il a ultérieurement été montré que les facteurs de

transcription de la famille E2F (E2F1 et E2F3) transactivaient également le promoteur de ce

cluster de miARN (Sylvestre et al. 2007; Woods et al. 2007). E2F1 et E2F3 étant des cibles

directes des miR-17 et -20a (O'Donnell et al. 2005; Sylvestre et al. 2007), ces données

suggèrent l’existence d’une boucle de régulation entre E2F et les miARN du cluster 17-92,

conduisant à l’atténuation du pouvoir proapoptotique de E2F.

3.5.2. Le miARN-155 Comme pour les miARN du cluster 17-92, le pouvoir oncogène du miR-155 a été

démontré par expression du miARN dans des souris transgéniques surexprimant l’oncogène

c-Myc (Costinean et al. 2006). Ce miARN semble fonctionner comme un oncogène en

coopération avec c-Myc alors qu’en temps normal, il participerait à la différenciation des

cellules B et ciblerait des gènes antagonistes à c-Myc. Le pri-miARN-155 est encodé au sein

du gène bic, initialement identifié comme un site d’intégration du virus de la leucose aviaire

et retrouvé surexprimé dans les lymphomes B (Clurman and Hayward 1989; Tam et al. 1997).

Plusieurs études ont montré que miR-155 était surexprimé dans les lymphomes de Burkitt, les

lymphomes de Hodgkin et dans de nombreux lymphomes des cellules B (Metzler et al. 2004;

Eis et al. 2005; Kluiver et al. 2005). Le miR-155 semble être régulé par NF-kB via la voie de

signalisation des récepteurs des cellules B (Kluiver et al. 2007) ou celle des Toll-like

récepteurs (O'Connell et al. 2007). Toutefois, les niveaux d’expression des gènes bic et le

miR-155 suggèrent une régulation supplémentaire au niveau de la maturation du miARN (Eis

et al. 2005).

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3.5.3. Le miARN let-7 Le miARN let-7 est un des premiers miARN découvert. Chez l’humain, il existe 12

miARN paralogues formant la famille des miARN let-7. Ces miARN sont localisés au niveau

de sites chromosomiques fragiles et fréquemment délétés lors de cancers (Calin et al. 2004).

D’ailleurs, une étude a montré que les transcrits codant pour les miARN let-7 étaient sous

exprimés dans différents cancers (Takamizawa et al. 2004). De plus, les oncogènes c-myc,

HMGA2 et particulièrement ras ont été identifiés comme cibles directes de let-7, expliquant le

lien entre ce miARN et l’oncogenèse (Johnson et al. 2005).

3.5.4. Les miARN miR-34 De la même façon que les miARN let-7, la famille de miARN-34 est sous exprimée dans

plusieurs types de cancer, notamment les cancers du pancréas (Chang et al. 2007). Or, de

nombreux gènes anti apoptotiques présentent des sites de liaison au miR-34 alors que les

gènes proapoptotiques en sont la plupart du temps dépourvus. Il est intéressant de noter que

miR-34 est transactivé par la protéine suppresseur de tumeur p53, dont le gène est muté dans

50 % des cancers humains. Mais au delà de la perte de p53 pouvant expliquer la sous

expression de miR-34, le miARN est localisé au niveau du locus 1p36 fréquemment délété

dans de nombreux cancers (Welch et al. 2007).

3.5.5. Le miR-21 Pour finir, j’évoquerai le rôle du miARN-21, surexprimé dans la quasi totalité des cancers

humains et proposé comme bio marqueur de tumeur maligne en diagnostic (Kumarswamy et

al. 2011). Le miR-21 a été un des premiers miARN dont le gène a été déterminé (Cai et al.

2004), bien que ces premiers résultats aient été précisés par les études ultérieures. Chez

l’homme, le miR-21 possède sa propre unité transcriptionnelle sur le chromosome 17 au sein

du 10ème intron du gène TMEM49 (TransMEMbrane protein 49). Sa transcription est sous le

contrôle d’une région promotrice fortement conservée chez les vertébrés (Fujita et al. 2008) et

présentant plusieurs éléments de réponse aux facteurs de transcription de type AP-1,

ETS/PU.1, NF1, STAT3, SRF, p53, C/EBP et TATA box. Ce promoteur semble être

essentiellement piloté par des facteurs de la famille AP-1 (Fujita et al. 2008). Toutefois,

d’autres facteurs de transcription comme STAT3 et Foxo3a régulent également l’expression

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de miR-21 (Loffler et al. 2007; Wang and Li 2010). Le miR-21 a été caractérisé comme

oncogène puisqu’il cible des gènes suppresseurs de tumeurs tel que PTEN qui inhibe

l’invasion cellulaire en bloquant plusieurs protéases de la famille MMPs (Matrix

Metalloprotéases) (Meng et al. 2007) ou le gène de mort cellulaire programmée PDCD4

(Asangani et al. 2008).

3.6. MicroARN et Virus

3.6.1. Généralités En 2004, Pfeffer et ses collaborateurs ont identifié pour la première fois des miARN codés

par un virus, le gammaherpes virus HHV-4 (Pfeffer et al. 2004). Cinq miARN furent

identifiés par établissement de banques spécifiques des petits ARN (Pfeffer et al. 2005a).

Depuis, d’autres publications ont révélé d’autres pre-miARN encodés par HHV-4 (44 miARN

matures) (Cai et al. 2006; Grundhoff et al. 2006; Zhu et al. 2009). Aujourd’hui, plus de 225

miARN ont été identifiés chez 5 familles de virus différentes : les Polyomavirus (Sullivan et

al. 2005), les Adenovirus (Aparicio et al. 2006), les Ascovirus (Hussain et al. 2008), les

Baculovirus (Singh et al. 2010) et les Herpesvirus (Pfeffer et al. 2004) (Figure 32).

Toutefois, 95% des miARN d’origine virale ont été, à ce jour, identifiés dans la famille

des herpesvirus et contrairement aux virus des autres familles virales, chaque herpesvirus

code pour un grand nombre de miARN (à titre d’exemple : 25 chez HSV-1, 44 chez HHV-4 et

jusqu’à 50 chez Rhesus lymphocryptovirus) (Tableau VII). La biogenèse des miARN viraux

est assurée par la cellule hôte suivant le même principe que celle des miARN cellulaires. Ils

sont présents dans des introns ou des exons et semblent subir un processus de maturation

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équivalent à celui identifié pour les miARN cellulaires (Pfeffer et al. 2005b; Reese et al.

2010).

Plusieurs caractéristiques des herpesvirus pourraient, en partie, expliquer leur grande

représentativité parmi les virus codant des miARN. Tout d’abord, les herpesvirus qui

possèdent de grands génomes encodant une partie de leur machinerie réplicative, persistent

dans le noyau en utilisant la totalité des mécanismes transcriptionnels et post-transcriptionnels

du noyau (transcription, épissage, édition, etc) (Gandy et al. 2007). Une autre explication

pourrait être le rôle de ces miARN dans le cycle viral des herpes. En effet, les herpesvirus ont

un cycle lytique d’infection suivi d’une longue phase de latence. Le fait que la plupart des

miARN d’herpesvirus s’exprime pendant la latence du virus pourrait être en faveur de leur

rôle dans la régulation de l’expression des gènes viraux et cellulaires favorisant cette phase du

cycle viral de façon bien plus opérante qu’une protéine régulatrice qui pourrait déclencher une

réponse immunitaire.

Alors que les virus à ADN semblent les plus enclins à encoder des miARN, certaines

études semblaient montrer que le virus HIV (Human Immunodeficiency Virus), virus à ARN

dont le génome rétro transcrit s’intègre dans l’ADN de l’hôte encoderait des miARN (Klase et

al. 2007; Ouellet et al. 2008). Ces observations sont toutefois très controversées et n’ont pas

été confirmées par d’autres laboratoires (Pfeffer et al. 2005b; Lin and Cullen 2007). Enfin,

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90

des séquençages menés pour détecter de potentiels miARN dans des cellules infectées par

différents virus à ARN n’ont jamais permis de mettre en évidence un quelconque miARN

viral (Pfeffer et al. 2005b; Umbach et al. 2010b).

On peut cependant noter que pour ces virus ayant une réplication strictement

cytoplasmique, excluant la maturation nucléaire, il serait possible de concevoir l’expression

d’un pre-miARN viral directement structuré en tige/boucle qui pourrait être pris en charge par

Dicer. Il est d’ailleurs intéressant de rapporter une étude récente, montrant qu’un miARN

inséré artificiellement dans un génome de virus à ARN pouvait être maturé, aboutissant ainsi

à la formation d’un miARN fonctionnel (Rouha et al. 2010).

3.6.2. Fonctions des microARN et Herpesvirus Bien que peu d’études fonctionnelles des miARN viraux n’aient été décrites, il est

aujourd’hui clairement admis que ces derniers peuvent aussi bien cibler des gènes cellulaires

que des gènes viraux. Les miARN viraux peuvent comme les autres facteurs viraux participer

au phénomène de contrôle cellulaire pour réguler la balance entre les phases lytique et latente,

pour favoriser la réplication virale en agissant sur la survie cellulaire, la prolifération et la

différenciation et enfin pour moduler la réponse immunitaire (Figure 33). Comme les

fonctions attribuées aux miARN sont très bien résumées dans plusieurs revues (Boss et al.

2009; Skalsky and Cullen 2010; Grundhoff and Sullivan 2011) je ne développerai ici que des

exemples représentatifs pour chaque type d’action des miARN viraux.

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91

Les virus HHV-1 et HHV-2 utilisent des miARN viraux pour inhiber l’expression de deux

gènes très précoces ICP0 (transactivateur essentiel du cycle viral) et ICP34.5 (facteur clé de

la neurovirulence). Les miARN miR-H2, miR-H3 et miR–H4 situés sur le brin

complémentaire d’ICP0 pour le premier et d’ICP34.5 pour les 2 derniers réguleraient

l’expression de ces 2 gènes très précoces par complémentarité parfaite (Tang et al. 2008;

Umbach et al. 2008; Tang et al. 2009; Umbach et al. 2010a). Aussi, HHV-1-miR-H6 inhibe

l’expression d’ICP4 par un appariement imparfait au niveau de la 3’UTR de ce gène (Umbach

et al. 2008). En ciblant les ARNm des 2 protéines transactivatrices ICP0 et ICP4, les miARN

de HHV-1 participent à la latence virale, caractéristique des herpesvirus et en ciblant le

facteur de neurovirulence ICP34.5, ils protègent les neurones contre la cytotoxicité du virus

(Tang et al. 2008) durant la latence.

Les miARN viraux peuvent également cibler des gènes cellulaires impliqués dans les

phénomènes de survie et de prolifération cellulaire, de réponse au stress et de lutte antivirale.

Les cibles cellulaires de miARN viraux les mieux caractérisées aujourd’hui sont liées au

modèle HHV-8 ou Kaposi Sarcoma Herpes Virus (KSHV). Ainsi, la thrombospondin 1

(THBS1) est ciblée par plusieurs miARN de HHV-8 (miR-K1, K3-3p, K6-3p et K11) (Samols

et al. 2007). Or, une des fonctions de THBS1 est d’inhiber l’angiogenèse et la croissance

cellulaire en activant la forme latente de TGF! (Transforming growth factor !). L’expression

de THBS1 est donc réduite, favorisant ainsi la survie et la prolifération de la cellule tumorale.

Enfin, les miARN peuvent participer à l’échappement à la réponse immunitaire. A titre

d’exemple, le miR-BHRF1-3 codé par HHV-4 inhibe l’expression de CXCL11, un chimio-

attractant des lymphocytes T (Xia et al. 2008). Or, l’immunité T cytotoxique est essentielle

pour lutter contre l’infection des cellules B par HHV-4 et la suppression de CXCL11 pourrait

participer à l’échappement à la réponse immunitaire des lymphocytes T. Enfin, il existe un

autre exemple d’échappement induit par 3 miARN codés par 3 herpesvirus. En effet, les

miARN miR-UL-112-1 du HHV-5 (HCMV ou Human CytoMegaloVirus), miR-K7 de HHV-

8 et miR-BART2 d’HHV-4 ciblent la 3’UTR de l’ARNm du gène MICB (Stern-Ginossar et

al. 2007; Nachmani et al. 2009) codant pour un ligand des cellules NK et T CD8+, de

structure apparentée à celle des molécules du complexe majeur d’histocompatibilité de classe

I et classiquement surexprimé lors d’infections virales ou de stress. Plusieurs miARN encodés

par des herpesvirus oncogènes semblent être directement impliqués dans la tumorigenèse.

Chez le virus HHV-4, le miR-BART5 inhibe la protéine pro-apoptotique PUMA (p53-

upregulated modulator of apoptosis) et des miARN de HHV-8 inhibent THBS1 participant

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92

ainsi à la survie de la cellule tumorale. De plus, plusieurs miARN d’HHV-4 (miR-BART16, -

BART17-5p et 1-5p) ont été identifiés comme ciblant la région 3’ UTR du transcrit de la

protéine LMP1 (Latent membrane protein 1) (Lo et al. 2007). LMP1 est une protéine

oncogène virale, essentielle à l’immortalisation des cellules B infectées par HHV-4 qu’elle

promeut en activant la voie de signalisation NFkB responsable de la prolifération cellulaire et

de la survie (Izumi and Kieff 1997). Chez HHV-8, plusieurs études suggèrent que les miR-

K5, -K12-9 et –K12-10b ciblent le gène BCLAF1 (Bcl-2 associated factor 1), participant ainsi

à l’inhibition de l’apoptose (Kasof et al. 1999; Ziegelbauer et al. 2009). De plus, deux équipes

ont révélé que le miR-K12-11 encodé par HHV-8 partageait une séquence « seed »

complètement homologue avec celle du miARN cellulaire miR-155 (Gottwein et al. 2007;

Skalsky et al. 2007). Ces deux miARN orthologues partagent ainsi plusieurs cibles dont le

gène BACH1 (BTB and CNC homology 1), un répresseur de la transcription de la protéine

heme oxygenase 1 (HMOX1) promouvant la survie et la prolifération cellulaire (Skalsky et al.

2007). Il faut noter que le miARN viral miR-K12-11 n’est pas le seul à partager une

homologie de séquence « seed » avec le miARN cellulaire miARN-155, puisque la même

observation a été rapportée pour le miARN-4-5p encodé par GaHV-2 (Zhao et al. 2009;

Muylkens et al. 2010).

3.6.3. MicroARN et virus de la maladie de Marek Peu d’études évoquent le rôle des miARN viraux dans l’infection par GaHV-2 et

particulièrement dans la tumorigenèse. Le mdv1-miR-4-5p que je viens de citer cible les

mêmes gènes cellulaires que gga-miR-155 (PU.1, CEBP!, HIVEP2, BCL2L13, PDCD6,

GPM6, TAB2, RREB, MYB, MAP3K7IP2) (Zhao et al. 2009; Muylkens et al. 2010). Le

mdv1-miR-M4-5p, au même titre que le gga-miR-155 possède donc un rôle clé dans de

nombreux processus physiologiques et pathologiques de la biologie des lymphocytes. D’autre

part, notre équipe a également pu mettre en évidence le rôle des mdv1-miR-4-5p et mdv1-

miR-4-3p dans la régulation de deux gènes viraux, respectivement UL28 et UL32 (Muylkens

et al. 2010). Ces gènes codent pour des protéines d’encapsidation de l’ADN. Aussi, la

régulation de ces deux protéines contribuerait à l’entrée et au maintien du virus en phase de

latence (Muylkens et al. 2010). Enfin, plus récemment l’implication du mdv1-miR-M3-5p

dans la résistance à l’apoptose a été suggérée (Xu et al. 2011). En effet, l’expression de mdv1-

miR-M3-5p dans des cellules traitées à la cisplatine, un anticancéreux utilisé en

chimiothérapie, diminue le taux de mortalité des cellules (Xu et al. 2011). Cette action anti-

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93

apoptotique de mdv1-miR-M3-5p serait due à la régulation directe de la protéine SMAD2

impliquée dans la voie de signalisation de TGF-! (Xu et al. 2011).

J’ai décrit précédemment les 13 microARN encodés par le virus de la maladie de Marek.

Bien que plusieurs études aient été menées, seul notre laboratoire a établi une cinétique

d’expression des miARN viraux et cellulaires au cours de l’infection in vivo par le GaHV-2

RB-1B. Cette étude a montré que les miARN viraux pouvaient être détectés dès 5 jours après

infection, notamment au niveau des organes lymphoïdes secondaires comme la rate. Ce

premier clonage de miARN viraux au cours de l’infection a été réalisé selon une technique

classique de sélection des petits ARN et l’utilisation d’adaptateurs pour concatémériser les

petits ARN avant clonage en vue de déterminer leur séquence (Pfeffer et al. 2005a). Ces

premières données ont révélé que l’expression de certains miARN viraux augmentait au cours

de l’infection (Tableau VIII) avec une expression maximale au moment de la latence et

surtout de la lymphomagenèse. Les miARN du cluster 2 et surtout le mdv1-miR-M7-5p sont

très fortement représentés au sein de cette banque. Le mdv1-miR-M7-5p représente 72 % des

miARN viraux exprimés, 31 jours après infection (Tableau VIII). En parallèle de cette

banque, des banques de miARN exprimés dans les lignées cellulaires MSB-1 et 54-O issues

de tumeurs de poulets infectés par GaHV-2 ont été réalisées (Tableau VIII). Au sein de ces

banques, un plus large panel de miARN viraux est exprimé mais le mdv1-miR-M7-5p

représente toujours environ 40 % des miARN viraux exprimés (Tableau VIII). Des banques

similaires ont été réalisées par une équipe britannique (Yao et al. 2008) et les profils

d’expression des miARN viraux sont comparables à l’exception des miARN mdv-miR-M1-5p

et mdv-miR-M12-3p (Tableau VIII). En revanche, l’équipe américaine qui fut la première à

identifier des miARN encodés par GaHV-2 en 2006, a deux ans plus tard étudié le profil

d’expression des miARN viraux dans les cellules MSB-1 (Morgan et al. 2008). Ce profil

d’expression qui a été réalisé par séquençage à haut débit utilisant la technologie Illumina®

(Hayward, CA) s’avère sensiblement différent de celui observé par l’équipe de Yao et la nôtre

(Tableau VIII). La différence la plus marquante réside dans le taux d’expression de mdv1-

miR-M7-5p qui est quasi inexistant dans l’étude de Morgan alors qu’il était surreprésenté

dans les précédentes banques (Tableau VIII). Par ailleurs, lors du séquençage par la technique

Illumina Solexa ® d’une banque réalisée très récemment dans notre laboratoire à partir de

PBL prélevés 35 jours après infection de poulets par la souche RB-1B, nous n’avons

également observé qu’une très faible représentation du mdv1-miR-M7-5p (Tableau VIII).

Toutes ces données suggèrent qu’un biais important pourrait être introduit par les techniques

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94

de clonage et de séquençage. En parallèle de ces banques de miARN viraux encodés par

GaHV-2, des banques de miARN cellulaires ont également été établies au cours de l’infection

et de la lymphomagenèse in vivo. Alors que l’expression de certains miARN n’est pas

modulée en comparaison avec des PBL non infectés, d’autres apparaissent sous-exprimés 31

jours après l’infection (Tableau IX). Ainsi, il est intéressant de remarquer que gga-miR-155

dont l’expression est réduite de moitié à ce stade de l’infection (Tableau IX) n’est pas non

plus exprimé dans les lignées lymphoïdes MSB-1 et 54-O (Tableau X), alors que sa

surexpression est associée à la mise en place de nombreux lymphomes (Metzler et al. 2004;

Eis et al. 2005; Kluiver et al. 2005). Cependant, dans le modèle GaHV-2, l’expression de

l’orthologue viral mdv1-miR-4-5p semble compenser cette sous expression du gga-miR-155

(Zhao et al. 2009; Muylkens et al. 2010).

D’autres miARN cellulaires sont au contraire surexprimés au cours de la latence et de la

lymphomagenèse. C’est le cas des gga-miR-17, -19a et 92 du cluster 17-92, fréquemment

surexprimés dans de nombreux cancers et considérés comme des oncogènes (Olive et al.

2010). Le gga-miR-21 est également 6,3 fois plus exprimé dans des PBL récoltés 31 jours

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après l’infection, que dans les PBL non infectés (Tableau IX). Comme ce miARN est

surexprimé dans la quasi totalité des cancers chez l’humain (Kumarswamy et al. 2011), il

pourrait être un acteur majeur dans l’établissement de la lymphomagenèse au cours de

l’infection par le GaHV-2. De plus, dans les lignées lymphoïdes MSB-1 et 54-O issues de

lymphomes induits par GaHV-2, le miR-21 est le quatrième miARN cellulaire le plus exprimé

(9,38 % des miARN cellulaires) (Tableau X) renforçant l’idée d’une possible implication de

ce miARN dans le processus de tumorigenèse.

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96

4. Objectifs de travail

Les miARN jouent un rôle primordial dans la régulation des gènes impliqués dans des

processus cruciaux de biologie cellulaire. Mais depuis 2004, il est régulièrement montré qu’ils

sont essentiels au déroulement du cycle de réplication de certains virus, en grande majorité

des herpesvirus. Dans le cas du GaHV-2, plusieurs études ont d’abord identifié des miARN

viraux (Burnside et al. 2006) puis démontré le caractère indispensable de certains d’entre eux

dans la lymphomagenèse (Zhao et al. 2011b). L’équipe TLVI a, pour sa part, étudié

l’évolution de l’expression des miARN viraux et cellulaires au cours de l’infection in vivo.

Les résultats ont orienté les thématiques de recherche autour de la régulation de l’expression

de ces miARN.

En effet aux vues des résultats des banques de miARN, il est apparu que certains miARN

viraux dont ceux du cluster mdv1-miR-M8-M10 localisés dans les régions RS étaient très

fortement exprimés pendant la lymphomagenèse. J’ai donc été chargé, dans un premier temps,

d’étudier les mécanismes qui régissent l’expression de ce cluster de miARN. En effet,

l’augmentation de l’expression des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 au cours de

l’infection et de l’établissement des lymphomes laissait présager l’implication de mécanismes

puissants de régulation potentiellement associés à la virulence de la souche virale considérée.

Nous avons donc cherché à localiser et à caractériser le promoteur de ces miARN ainsi que

son lien avec le pouvoir oncogène des différentes souches.

Dans la seconde partie de mes travaux, je me suis intéressé aux mécanismes de

régulation de l’expression du miARN cellulaire gga-miR-21, dont l’homologue humain a été

montré impliqué dans de nombreux processus cancéreux. En effet, dans les banques

d’expression des miARN cellulaires obtenues au laboratoire, l’expression de gga-miR-21

apparaissait augmenter au cours de l’infection et en particulier au cours de l’oncogenèse. J’ai

donc cherché à caractériser les processus cellulaires ou viraux entrainant la surexpression de

ce miARN cellulaire gga-miR-21 lors de l’infection de poulets par GaHV-2.

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MATÉRIELS ET MÉTHODES

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1. Lignées cellulaires et virus Sept lignées cellulaires de poulet et une lignée humaine ont été utilisées au cours de

cette thèse. Toutes les lignées aviaires sont cultivées à 40°C et la lignée humaine à 37°C.

La lignée LMH (ATCC n° CRL-2117) établie à partir de cellules épithéliales de

carcinome hépatique de poulet (Kawaguchi et al. 1987) est cultivée en milieu DMEM:F12

(Lonza®) additionné de sérum de veau fœtal (SVF) (10%) et de sérum de poulet (SP) (5%). .

Les cellules LMH nécessitent une gélatinisation (0,5%) préalable des boites de culture pour

faciliter leur adhérence au support.

Les lignées de fibroblastes aviaires, DF1 (ATCC n° CRL-12203) et JBJ-1 (Geerligs et

al. 2008) ont été cultivées dans du milieu DMEM (Lonza®) additionné des mêmes

pourcentages de sérums. Ces 2 lignées cellulaires sont aussi des lignées adhérentes

La lignée lymphoblastoïde B DT-40 (Baba et al. 1985) dérive d’une tumeur induite par

le virus leucosique aviaire RAV-1 (Rous-Associated Virus). Elle est cultivée en suspension

avec du milieu DMEM (Lonza®) additionné de pyruvate de sodium (1mM) ainsi que de

bouillon tryptose phosphate (BTP ; 1,475 g/L).

Les dernières lignées de poulet utilisées sont des lignées lymphocytaires obtenues à

partir de lymphomes induits par GaHV-2. Les lignées T-lymphocytaires 54-O et MSB-1 ont

été établies respectivement à partir de lymphomes ovariens obtenus suite à l’infection d’un

poulet par une souche virale de GaHV-2 hyper-virulente reconstituée à partir du bacmide RB-

1B (Muylkens et al. 2010) et de lymphome de rate induit par la souche virulente GaHV-2 BC-

1 et également co-infecté par la souche GaHV-3 HPRS-24 (Akiyama et al. 1973). La lignée

PA-9 a, quant à elle, été obtenue à partir de lymphomes induits par la souche virulente GaHV-

2 HPRS-16. Toutes ces lignées possédent le génome du virus intégré au génome cellulaire.

Ces lignées cellulaires en suspension ont été cultivées dans un milieu RPMI-1640 (Lonza®)

additionné de pyruvate de sodium (1mM), et contenant 10 % de SVF et 5 % de SP.

Enfin la lignée cellulaire humaine Saos-2 (ATCC n°HTB-85) issue d’un ostéosarcome

humain et déficiente en protéine p53 a été cultivée en milieu DMEM additionné avec 10% de

SVF.

La souche virale GaHV-2-RB1B est une souche oncogène hypervirulente (very

virulent, vv). Elle a été utilisée sous 2 formes selon les manipulations : associée aux cellules

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et intégrée au génome de leucocytes de poulets infectés (PBL, peripheric blood leucocytes)

lors des essais in vivo ou sous forme de bacmide bac-RB1-B dans tous les autres essais.

Lors des infections in vivo, les poulets sont infectés par 5.106 PBL issus d’un poulet

précédemment infecté conservés à -140°C, et chaque inoculum représentant l’équivalent

d’environ 1000 PFU (plaque forming units) de virus.

L’ADN viral est constitué d’une préparation d’ADN bacmidique extrait d’une culture

bactérienne qui permet l’amplification du clone viral. Le génome viral est délété du gène US2

qui est remplacé par une cassette BAC essentielle pour la réplication en bactéries. La cassette

BAC est flanquée de 2 sites de recombinaison lox P qui permettent l’excision de la cassette

BAC dans des lignées cellulaires exprimant la recombinase CRE.

2. Vecteur de clonage et d’expression Le vecteur d’expression pGL3 Basic (Promega®) a été utilisé pour tester l’efficacité de

séquences promotrices clonées en amont du gène de la luciférase firefly (F-Luc) (Figure 34).

Le plasmide pcDNA3.1(+) (Invitrogen®) permet l’expression en système eucaryote des

gènes clonés au niveau du site de clonage multiple et sous le contrôle du promoteur du

cytomégalovirus (Figure 34).

Le vecteur pRL-TK (Promega ®) possède une cassette d’expression de la luciférase

Renilla sous contrôle du promoteur du gène codant pour la Thymidine Kinase (TK) de

l’herpesvirus humain 1 (HHV-1) (Figure 34). La co-transfection de ces 2 vecteurs (pGL3-

promoteur testé / pRL-TK-promoteur standard) permet de normaliser la mesure par la

standardisation du taux de transfection. De plus, il existe au niveau de la 3’UTR du gène de la

luciférase Renilla du vecteur pRL-TK deux sites de restriction NotI et XbaI qui ont été utilisés

pour cloner des séquences cibles des miARN étudiés au cours de la thèse et ainsi étudier leur

fonctionnalité.

Le plasmide pcDNA-MLuc possédant le gène codant pour la luciférase firefly sous le

contrôle du promoteur fort du cytomégalovirus est utilisé comme témoin positif alors que le

plasmide pGL3 Basic non modifié sert de témoin négatif. Le plasmide pcDNA-MLuc

lorsqu’il est co-transfecté avec le pRL-TK avec une séquence test au niveau de la 3’UTR

permet de normaliser la transfection.

Le plasmide TOPO© (Invitrogen®) a été utilisé pour cloner les différents produits de

RACE (Rapid Amplification of cDNA End) PCR. Il possède un site multiple de clonage au

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100

sein du gène de la sous unité alpha de la beta-galactosidase (LacZ) permettant de différencier

les bactéries transformées par un vecteur recombiné (Figure 34).

Tous ces vecteurs contiennent le gène de la beta-lactamase ce qui permet la sélection

des bactéries transformées en milieu gélosé additionné d’ampicilline à une concentration

finale de 40 mg/L.

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101

3. Clonage moléculaire

3.1. Amplification génique par réaction de polymérisation en

chaine (Polymerase Chain Reaction, PCR) Pour chaque réaction de PCR, les amplifications géniques sont réalisées dans un volume

final de 50 µL contenant 2,5 unités de Taq DNA polymérase (NEB, New England Biolab),

0.1µM de chaque amorce (Eurogentec) (Tableaux XI, XII, XII, XIV, XV, XVI, XVII), 0,2

mM de chaque désoxy-ribonucléotide, 10 mM de Tris-Hcl pH 9, 50mM de KCl, 0,5 mM de

MgCl2, 0,1 % de Triton X-100 et 50 ng d’ADN matriciel. Un premier cycle est réalisé

pendant 4 min à 94°C afin de dénaturer complètement les dimères d’ADN. Suivent ensuite 25

cycles d’amplification : 30 sec à 94°C pour la dénaturation, 30 sec à une température 5°C

inférieure à la température de fusion (melting temperature, Tm) de l’amorce de plus faible Tm

pour l’hybridation et 1 min à 72°C pour la polymérisation. Un cycle supplémentaire de 10

min à 72°C est effectué afin de terminer la synthèse des brins.

3.2. Electrophorèse d’ADN Les fragments d’ADN sont séparés par électrophorèse sur gel d’agarose TBE (Tris

borate EDTA pour l’analytique) contenant 0,1µg/mL de bromure d’éthidium qui permet de

révéler après migration l’ADN sous rayonnement ultraviolet. Les échantillons à analyser sont

mélangés avec du tampon de charge au 1/5ème (0,3 % de bleu de bromophénol dans une

solution de glycérol à 50 %, TBE 5X). La migration est réalisée sous un courant de 3 à 5

V/cm, avec le SmartLadder (Eurogentec) comme marqueur de taille.

3.3. Purification des acides nucléiques Les fragments d’ADN sont purifiés à l’aide du kit NucleoSpin®Extract II (Macherey—

Nagel) basé sur l’affinité de l’ADN pour la silice en présence de fortes concentrations en sels.

Deux volumes d’une solution de solubilisation (Binding Buffer NT) sont ajoutés pour un

volume d’agarose excisé. Après 10 min d’incubation à 50°C, la solution d’agarose solubilisé

contenant le fragment d’ADN d’intérêt est déposé sur une colonne de silice et centrifugé 1

min à 11000g. La colonne est ensuite lavée en ajoutant 600 µL de solution NT3 puis en

centrifugeant deux fois 1 et 2 min à 11000g. L’ADN retenu dans la colonne est ensuite élué

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102

dans 15 µL d’eau ultra pure par centrifugation pendant 1 min à 11000g.

3.4. Digestion enzymatique Les ADN plasmidiques ou les fragments d’ADN purifiés sont digérés pendant 1h à

37°C par des endonucléases de restriction (Promega®) en utilisant 5 unités d’enzymes par µg

d’ADN. Les réactions sont effectuées en présence du tampon de digestion spécifique à

l’enzyme de restriction (Promega).

3.5. Déphosphorylation des vecteurs de clonage Dix microgrammes de vecteur linéarisé sont ajoutés à un mélange réactionnel contenant

500mM de Tris-HCl, 1mM d’EDTA pH 8,5 et 10 unités de phosphatase alcaline (Promega).

Après 20 min d’incubation à 37°C, l’enzyme est dénaturée par la chaleur pendant 20 min à

56°C. Après 5 minutes dans la glace, un second cycle est réalisé après ajout de 5 unités de

phosphatase alcaline, pendant 20 min à 37°C, puis 20 min à 65°C. Le vecteur déphosphorylé

est purifié et concentré avant ligation soit en utilisant les colonnes Micropure et les

membranes Microcon 100 (Millipore), soit par extraction avec un volume d’un mélange

phénol-chloroforme-alcool isoamylique (50-49-1) et précipitation par 3 volumes d’alcool à

100% en présence de 0,3 M d’acétate de sodium.

3.6. Ligature vecteur/insert Les réactions de ligature sont réalisées dans un volume final de 10 µL contenant 3

unités de T4 DNA ligase (Promega), 1mM d’ATP, 30mM de Tris-HCl (pH 7,8), 10mM de

MgCl2, 10mM de DTT, 5 % de polyéthylène glycol et 50 ng de vecteur. L’insert est ajouté

dans une proportion qui permet d’obtenir un rapport molaire vecteur/insert de 1/3, puis les

réactions sont incubées 16 h à 12°C.

Pour le clonage dans le vecteur pGL3 basic, les promoteurs sont insérés en amont du

gène de la luciférase Firefly, au niveau des sites de restriction KpnI et HindIII préalablement

déphosphorylés en 5’.

Pour les clonages dans le vecteur pRL-TK, les séquences sont insérées en aval du gène

codant pour la luciférase Renilla, au niveau des sites de restriction XbaI ou NotI.

Pour le clonage en vecteur d’expression pcDNA3.1(+), les gènes sont insérés au niveau

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103

des sites de restriction EcoRI ou SpeI/EcoRI.

3.7. Préparation des bactéries électro-compétentes Une pré-culture en milieu LB est réalisée à 37°C pendant une nuit sous agitation. Dix

millilitres de cette pré-culture sont ensuite utilisés pour ensemencer 1L de milieu 2YT. La

culture est ensuite incubée à 37°C jusqu’à obtention d’une DO de 0,5 à 600nm. La croissance

est alors arrêtée en plaçant la culture 15 min à 4°C. Après 10 min de centrifugation à 5000g à

4°C, cinq lavages sont effectués par 500 ml d’eau ultra pure à 4°C. Après un dernier lavage

par 10 ml de glycérol 10%, le culot bactérien est resuspendu en glycérol 10%, puis réparti en

fractions aliquotes de 50µl, conservées à -80°C.

3.8. Transformation bactérienne Les bactéries Escherichia coli TG1 de génotype SupE hsd%5 thi %(lac-proAB)/F’

[traD36 proAB+ lacIq lacZ%M15] sont utilisées pour la transformation. Un microlitre de

produit de ligation est mélangé avec 50µL de bactéries rendues électro-compétentes. L’entrée

du plasmide dans la bactérie se fait par électroporation avec l’appareil Easyject (EquiBio)

dans les conditions standardisées pour E. coli (1250 V/mm pendant 5ms avec une impédance

de 25 µF). Immédiatement après l’électroporation, 150 µL de milieu de culture LB sont

ajoutés aux bactéries. Après quelques minutes d’incubation à 37°C, ces dernières sont étalées

sur une gélose LB/agar/ampicilline (0.1g/L) lors des clonages en vecteur pGL3, pRL-TK ,

pcDNA3 et sur une gélose LB/agar/ampicilline(0.1g /L) contenant 60 g/L de X-gal et 40 g/L

d’IPTG permettant un criblage blanc/bleu pour le clonage en vecteur TOPO® et pBS-SK. Les

géloses LB sont incubées 16 à 18 heures à 37°C.

3.9. Criblage des bactéries contenant le plasmide recombinant Les colonies sont repiquées sur boites de Pétri. Le criblage réalisé par PCR permet

l’amplification de l’insert cloné au moyen d’amorces spécifiques qui encadrent le site de

clonage (Tableau XI). Chaque clone bactérien est directement ajouté au mélange de PCR. La

PCR est réalisée dans les mêmes conditions que celles décrites précédemment. Le profil

d’amplification est observé à l’issue de la migration par électrophorèse en gel d’agarose/TBE.

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104

3.10. Midi-préparation d’ADN plasmidique Les clones bactériens criblés sont mis en culture sous agitation dans 150 mL de milieu

LB pendant 16 heures à 37°C. L’extraction de l’ADN s’effectue à l’aide du kit NucleoBond

XTra midi (Macherey-Nagel®) par la méthode de lyse alcaline suivie d’une purification sur

colonne de silice dans les conditions décrites par le fournisseur. La quantité d’ADN

plasmidique extrait est ensuite estimée par mesure de l’absorbance à 260 nm sachant qu’une

unité de densité optique correspond à 50 µg/mL d’ADN.

Les régions d’intérêt de ces plasmides extraits sont systématiquement séquencées (MWG) en

utilisant des amorces sens et antisens spécifiques du plasmide. (Tableau XI)

4. Elaboration des différentes constructions

4.1. Constructions du promoteur du cluster mdv1-miR-M8-M10

4.1.1. Constructions du promoteur et des formes tronquées La région promotrice du cluster mdv1-miR-M8-M10 (P1) localisée du nt position 142486

à nt 143448 sur le génome de référence RB-1B (GenBank accession number EF523390) a été

amplifiée par PCR à partir de l’ADN bacmidique bacRB-1B constitué du génome de la

souche hyper-hyper virulente de GaHV-2 RB-1B (Petherbridge et al. 2003) au moyen des

amorces M645 et M651 (Tableau XII). Après digestion enzymatique, cette séquence

promotrice a été insérée en orientation sens au niveau des sites KpnI/HindIII du plasmide

rapporteur pGL3basic afin de générer le plasmide pGL3-P1.

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105

Onze constructions tronquées à partir des extrémités 5’ et 3’ de P1 ont été amplifiées à

partir de l’ADN du plasmide pGL3-P1 au moyen d’amorces spécifiques (Tableau XII). Les 3

promoteurs tronqués dans la partie 5’ de P1 nommés $1P1, $2P1, $3P1 ont été

respectivement amplifiés avec les amorces sens M647, M648 et M649 et de l’amorce antisens

M651 (Tableau XII). Les 3 promoteurs tronqués dans la partie 3’ de P1 nommés P1$1’,

P1$2’ et P1$3’ont été respectivement amplifiés avec l’amorce sens M645 et des amorces anti

sens M737, M736 et M735 (Tableau XII). Les deux promoteurs P1$3’Tr5’ et P1$3’Tr3’ ont

été amplifiés respectivement avec les couples d’amorces M645/M778 et M762/M735 alors

que les constructions [60 bp]3, [60 bp]2 et [60 bp]1 ont toutes été amplifiées à l’aide des

amorces M762 et M778 puis ont été sélectionnées en fonction de leur taille (Tableau XII).

Enfin, le promoteur pMSB-1 a été amplifié au moyen du même couple d’amorce que P1 mais

à partir d’ADNg de cellules MSB-1. Toutes les constructions ont été vérifiées par séquençage

(MWG®).

4.1.2. Mutagénèse des séquences promotrices Les formes mutantes des séquences promotrices sont obtenues par hybridation de deux

longs oligonucléotides complémentaires mutés au niveau du site d’intérêt (Tableau XII).

L’hybridation des 2 séquences complémentaires forme un dimère aux extrémités

chevauchantes, ce qui permet d’effectuer une ligation orientée pour obtenir des répétitions de

séquences mutées (Figure 35). Les deux oligonucléotides complémentaires sont mélangés à

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106

des concentrations de 25 µM puis portés à ébullition pour éliminer les conformations

secondaires gênantes. Le mélange réactionnel est ensuite refroidi progressivement (1°C par

minute) pour permettre une hybridation spécifique. Ainsi après hybridation des longs

oligonucléotides M760 et M761, les constructions [60 bp]+8bp et [60 bp]+8bp mut ont

respectivement été obtenues par PCR (Figure 35) à l’aide des couples d’amorces M762/M763

et M762/M779 (la mutation des 8bp est apportée par l’amorce antisens portant à son extrémité

3’ les 8 nt mutés flottants) (Tableau XII). De la même façon, les constructions [60 bp] p53

mut +8bp et [60 bp] SpiB mut + 8bp ont été obtenues par PCR à l’aide d’amorces spécifiques

respectivement après hybridation des couples de longs oligonucléotides M764/M765, et

M781/M782. La construction [60 bp]2 p53mut est obtenue en ajoutant une étape de ligation

après l’hybridation et en amplifiant à l’aide des amorces M762 et M778 (Tableau XII).

Page 108: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

107

4.1.3. Construction des minigènes pB691 et pB695 Les deux constructions minigènes pB691 et pB695 recouvrant l’extrémité 5’ du LAT

respectivement avec et sans les séquences de 60 pb répétées ont été élaborées à partir du

bacRB-1B à l’aide des oligonucléotides M691 et M695 pour l’extrémité 5’ et de l’amorce

M656 pour l’extrémité 3’ (Tableau XIII). Chacune des amorces contient un site de restriction

BamH1 flottant qui a permis l’insertion dans le vecteur pBS-SK (Stratagene®) préalablement

digéré.

4.1.4. Constructions de la région promotrice de gga-miR-21 La région promotrice de gga-miR-21 a été amplifiée à partir d’ADNg de cellules JBJ-1

à l’aide des amorces spécifiques A140 et A141 qui contiennent des sites de restriction KpnI et

HindIII à leurs extrémités 3’ permettant l’insertion au sein du vecteur pGL3basic pour donner

la construction pmi21wt. A partir de cette construction, les promoteurs mutés pour les

éléments de réponse AP-1, Ets-1 et MERE ont été réalisés par mutagénèse dirigée (Figure

36). Deux fragments ont été initialement produits par PCR par l’emploi de deux couples

d’amorces spécifiques. Chaque couple est composé d’un oligonucléotide bordant l’insert et

d’un oligonucléotide comportant la mutation interne. L’amplification de la séquence mutante

complète est ensuite réalisée à l’aide des oligonucléotides terminaux en utilisant comme

matrice les deux fragments précédemment amplifiés. Les oligonucléotides et les matrices

utilisées pour générer les constructions des promoteurs possédant les ER mutés sont présentés

dans le tableau XIV. Tous les promoteurs mutés ont été insérés dans le vecteur pGL3basic au

niveau de sites de restriction KpnI et HindIII.

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108

4.1.5. Construction des cibles virale et cellulaire de gga-miR-21 La région 3’UTR du gène PDCD4 aviaire a été amplifiée à partir d’ADN de cellules

PA-9 à l’aide des oligonucléotides A406 et 422 et a été insérée au sein de la 3’UTR du gène

de la luciférase Renilla au niveau d’un site de restriction NotI (Tableau XV). En ce qui

concerne VP5, une large séquence de 488 nt autour de la cible potentielle de gga-miR-21

identifiée a été amplifiée à partir du bacRB-1B à l’aide des oligonucléotides A408 et A409 et

a été insérée au niveau du site NotI de la 3’UTR du gène de la luciférase Renilla du vecteur

pRL-TK (Tableau XV). Ces plasmides ont servi de matrice à la construction de vecteurs

similaires mais mutés par mutagénèse dirigée au niveau des sites d’interaction potentiels avec

le gga-miR-21 à l’aide des oligonucléotides A420/A421 et A555/A556 respectivement pour

PDCD4 et VP5 (Tableau XV).

Page 110: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

109

4.1.6. Construction des vecteurs d’expression La séquence d’ADNc de la protéine p53 aviaire clonée au sein du vecteur pBS-SK a

gracieusement été donnée par T. Soussi (Soussi et al. 1988). Après digestion de 10 µg de

vecteur par l’enzyme de restriction EcoRI, l’insert p53 a été transféré dans le vecteur

pcDNA3.1(+) préalablement digéré par EcoRI. Les vecteurs codant la p53 humaine wt

(HP53SN) et mutée (HP53CX3) également mis à notre disposition par T. Soussi étaient déjà

clonés au sein d’un vecteur d’expression en aval du promoteur pCMV.

La séquence codant pour la protéine c-Jun a été amplifiée à l’aide des couples

d’oligonucléotides A377/A378 à partir d’ADN de poulets Leghorn Blanc de la lignée PA-12

(Tableau XVI). Après un sous clonage en vecteur pGEMT-easy, 10 µg des vecteurs pGEMT-

easy recombinés ont été digérés par l’enzyme de restriction EcoRI et les inserts ont été clonés

au sein du vecteur pcDNA3.1(+) au niveau d’un site de restriction EcoRI.

Le pcDNA-Meq a été construit précédemment au sein du laboratoire (Shkreli, 2006,

communication personnelle)

Page 111: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

110

5. Expression des plasmides en systèmes eucaryotes Le kit Dual-Luciferase Assay System (Promega®) a été utilisé pour évaluer

l’efficacité transcriptionnelle des différents promoteurs mais aussi pour tester l’effet d’un

miARN sur une cible potentielle. Le niveau d’expression du gène de la luciférase Firefly au

sein de plasmides pGL3 recombinés est utilisé pour estimer l’efficacité transcriptionnelle des

différents promoteurs clonés en amont du gène f-luc. Le niveau d’expression de la luciférase

Renilla exprimé par le vecteur pRL-TK cotransfecté est utilisé pour standardiser le taux de

transfection. Les plasmides pc-LUC codant pour la luciférase en aval du promoteur fort du

CMV et le pGL3 basic ont été transfectés lors de chaque essai comme témoins respectivement

positif et négatif. A l’inverse, lors de l’étude de l’effet du miARN sur une cible potentielle, la

standardisation de l’efficacité transcriptionnelle est réalisée en rapportant l’activité luciférase

Renilla à l’activité luciférase Firefly correspondant au plasmide pc-LUC cotransfecté dans

chaque essai.

5.1. Lipofection des cellules adhérentes Les différentes lignées cellulaires adhérentes DF-1 et LMH sont mises en culture 24

heures avant la transfection, dans une plaque de 96 puits. Les cellules sont ajustées à une

densité cellulaire de 30000 cellules par puits pour les cellules DF1 et de 20000 pour les

cellules LMH dans un volume final de 200 &L, 24 heures avant la transfection.

Lors des études sur l’efficacité transcriptionnelle des promoteurs, 300 ng du vecteur

test ainsi que 5 ng du vecteur rapporteur sont incubés dans 25 &L de milieu de lipofection

OptiMEM (Invitrogen®) avant d’être déposés dans les puits.

Pour l’étude de l’effet du miARN sur une cible potentielle, 150 ng de vecteur

rapporteur pRL-TK et 30 ng de vecteur rapporteur pc-LUC ont été transfectés par puits.

D’autre part, 1 &L de lipofectamine (Invitrogen) est dilué dans un volume de 25 &L de

milieu de lipofection OptiMEM. Après 20 min à température ambiante, les volumes de

plasmide et de lipofectamine sont mélangés et incubés à nouveau pendant 20 minutes à

température ambiante. Après 2 lavages du tapis cellulaire avec du milieu OptiMEM,

cinquante microlitres de milieu OptiMEM sont déposés sur les cellules avant d’ajouter les 50

&L du mélange de lipofection contenant les ADN et la lipofectamine. Après 5 à 6 heures

d’incubation, le milieu de transfection est éliminé puis remplacé par 200 &L de milieu de

Page 112: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

111

culture cellulaire complet. Les lectures au luminomètre (Berthold) sont effectuées 24 heures

après lipofection.

Les cellules Saos-2 ont été mises en culture en plaques 24 puits à une densité de

100000 cellules par puits, 24 heures avant transfection. Chaque puits a été transfecté avec un

mélange de 1 µL de lipofectamine, 400 ng de plasmide promoteur ([60pb]2), 100 ng de

plasmide inducteur (pcDNA ou pcDNA-p53 poulet et p53 humaine sauvage ou mutée) et 10

ng de pRL-CMV dans un volume final de 500µL d’OptiMEM. Les lectures au luminomètre

sont également effectuées 24 heures après lipofection.

5.2. Electroporation des cellules en suspension Deux électroporateurs différents ont été utilisés pour transfecter les cellules en

suspension au cours de ma thèse. Dans la première étude sur l’étude du promoteur du cluster

de mdv1-miR-M8-M10, nous avons utilisé un électroporateur EasyjecT plus alors que dans la

seconde partie qui concerne le promoteur de gga-miR-21, l’électroporateur Amaxa

(Nucleofector Lonza®) a été utilisé.

5.2.1. Electroporateur EasyjecT Plus Les cellules 54-0 sont lavées 2 fois dans un milieu RPMI sans sérum avant d’être

ajustées à une concentration d’environ 8 millions de cellules pour 800 µL de milieu RPMI.

Pour chaque électroporation, 40 µg de plasmide test (pGL3-promoteur) et 600 ng de plasmide

rapporteur (pRL-TK) sont mélangés aux cellules. Les cellules et les plasmides sont ensuite

placés dans une cuve d’électroporation de 4 mm de large, à électrodes en aluminium sur

lesquelles est appliqué un courant de 100 V/mm pendant 5 ms afin de faire pénétrer les

plasmides à l’intérieur de la cellule. Le contenu de chaque cuve est ensuite déposé dans un

puits d’une plaque de 6 puits contenant environ 2,5 mL de milieu complet.

5.2.2. Electroporateur Amaxa Les cellules MSB-1 et DT-40 sont électroporées à l’aide de l’électroporateur Amaxa

(Nucleofector Lonza®). Dans le cas de l’étude de l’efficacité transcriptionnelle des

promoteurs, deux millions de cellules sont mélangés avec 100 µL de la solution de

nucléofection T contenant 2µg de plasmide rapporteur et 40ng de plasmide contrôle pRL-TK.

Page 113: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

112

Lors de l’étude de l’effet des protéines Meq ou Jun sur le promoteur de gga-miR-21, deux

millions de cellules MSB-1 et DT-40 sont mélangées avec 100 µL de la solution de

nucléofection T contenant 2µg du vecteur d’expression, 1 µg du vecteur rapporteur (pGL3-

promoteur) et 40ng de plasmide contrôle pRL-TK. Après électroporation selon un programme

prédéfini par l’électroporateur (respectivement programme X-001 et B-023 pour les cellules

MSB-1 et DT-40), les cellules MSB-1 et DT-40 sont immédiatement reprises dans 500µL de

milieu RPMI-1640 puis déposées dans un puits d’une plaque de type P12 contenant 1mL de

milieu RPMI-1640 additionné de 10% de SVF et 5% de SP, puis incubées à 40°C. Lors de

l’étude de la fonctionnalité de gga-miR-21 sur des cibles potentielles, les transfections des

cellules DT-40 se font avec 1 µg de vecteur rapporteur (pRL-TK-cible) et 200 ng de vecteur

pc-LUC pour standardiser la transfection.

Pour les analyses de l’expression des protéines après transfection des vecteurs

d’expression par Western Blot, les cellules DT-40 ont été transfectées dans les mêmes

conditions que celles décrites précédemment mais uniquement en présence de 2 µg de vecteur

d’expression. Les cellules ont ensuite été comptées et 500 000 cellules ont été prélevées et

lysées avant d’être déposées dans chaque puits du gel SDS-PAGE.

6. Mesure de l’activité luciférase Le principe des tests d’efficacité des promoteurs repose sur la mesure de l’activité

luciférase Firefly exprimée par le gène localisé en aval des promoteurs à tester. De plus, au

cours de chaque essai, la luciférase Renilla est également mesurée car elle correspond au

vecteur de standardisation pRL-TK qui est le témoin d’efficacité de transfection. A l’inverse

dans l’étude de fonctionnalité du miR-21 sur des cibles potentielles, c’est le vecteur pc-LUC

exprimant la luciférase Firefly qui est utilisé pour standardiser la transfection et la valeur de

l’activité luciférase Renilla est inversement proportionnelle à la répression médiée par le

miARN.

Les cellules adhérentes sont lavées deux fois avec 100 µL de PBS alors que les

cellules en suspension sont centrifugées à 500 g pendant 5 min, puis les culots correspondants

sont lavés avec 1 mL de PBS à deux reprises. Les cellules sont ensuite lysées sous agitation

par 50 µL de Passive Lysis Buffer (Proméga®) pendant 15 min à température ambiante. Les

lysats cellulaires sont centrifugés 30 secondes à 16000 g pour éliminer les débris cellulaires,

puis 10 µL de chaque lysat est utilisé pour la réaction de lecture dans le luminomètre. Ainsi,

Page 114: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

113

50 µL de réactif LARII (Luciférase Assay reactif II) qui réagit avec la luciférase Firefly sont

ajoutés pour une première mesure. Ensuite, sont ajoutés 50 µL de Stop&Glo réactif qui inhibe

l’activité de luciférase Firefly et fournit les substrats de la réaction de la luciférase Renilla

pour une seconde mesure. Le rapport de l’activité luciférase Firefly sur Renilla permet de

mesurer la puissance de la séquence promotrice testée et le rapport inverse permet de mesurer

l’impact du miARN sur une cible potentielle.

7. Analyse des ARN totaux

7.1. Extraction des ARN totaux Les ARN totaux sont extraits à l'aide du réactif TRIzol selon les conditions décrites

par le fournisseur (Invitrogen®). Cinq millions de cellules sont lysées par 1 ml de TRIzol.

Après 5 min à température ambiante et addition de 200µL de chloroforme, les extraits sont

incubés 2-3 min à température ambiante sous agitation par retournement. Après 15 min de

centrifugation à 12000g à 4°C, la phase aqueuse supérieure contenant les ARN est prélevée.

Les ARN sont alors précipités par 500µL d’isopropanol. Après 10 min d’incubation à

température ambiante et une centrifugation de 10 min à 12000g à 4°C, le culot d’ARN est

lavé avec 1 ml d’éthanol 75 % et séché à température ambiante. Il est ensuite repris dans 18

µL d’eau et incubé 5 min à 60°C afin d’optimiser la remise en suspension. Les ARN ainsi

extraits sont soit conservés à -80°C, soit directement traités à la DNAse. Afin d’éliminer toute

trace d’ADN génomique résiduel, un traitement à la DNAse est nécessaire. La réaction est

réalisée dans un volume final de 30 µL comprenant 40 unités de RNAsin (Promega), 4 unités

de RQ1 DNase RNase-Free (Promega®), 40 mM de Tris-HCl pH 8, 6 mM de MgCl2, 10 mM

de MgSO4, 10 mM de CaCl2 et 18 µL d’ARN totaux. Après une incubation d’une heure à

37°C, la DNAse est inactivée par une incubation de 10 min à 65°C. Après 10 min dans la

glace, l’ARN est extrait par un volume de phénol-chloroforme-alcool isoamylique (50-49-1)

puis précipité par 3 volumes d’alcool à 100% en présence de 0,3 M d’acétate de sodium.

Après centrifugation, le culot d’ARN est soit conservé à -80°C en alcool à 80%, soit repris en

eau RNase free avant d’être utilisé.

7.2. RACE-PCR Le protocole suivant est celui proposé par le fournisseur (Invitrogen©).

Page 115: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

114

Déphosphorylation des ARN non cappés

Trois microgrammes d’ARN totaux sont soumis à l’action d’une Calf intestinal

Phosphatase (CIP) qui déphosphoryle les ARN non cappés en 5’.

Purification phénol/chloroforme des ARN

Un iso-volume de phénol-chloroforme (50-50) est ajouté à la solution d’ARN. Après

homogénéisation et centrifugation 5 min à 13000g, la phase aqueuse est récupérée,

additionnée d’acétate de sodium (0,3M), de 20µg glycogène de moule et de 2,5 volumes

d’éthanol 100 % puis incubée dans la carboglace pendant 10 min. Une centrifugation pendant

20 min à 4°C et à 13000g est réalisée pour récupérer l’ARN. Le culot est lavé à l’éthanol 75

% avant d’être repris dans de l’eau. Ce type de purification est réalisé systématiquement entre

chaque étape du protocole de Race PCR.

Suppression de la CAP en 5’ des ARN déphosphorylés

Après purification, les ARN sont traités à la Tobacco acid pyrophosphatase (TAP)

pour éliminer la coiffe en 5’ des ARNm intacts. L’action de la TAP maintient un groupement

phosphate en 5’ nécessaire pour l’étape suivante.

Ligation d’un oligo ARN aux extrémités 5’ des ARNm

Après purification, la ligation entre les ARNm phosphorylés en 5’ et un oligoARN est

réalisée grâce à l’action d’une T4 ARN ligase. L’oligo ARN ligué en 5’ fournit ainsi après

RT-PCR une séquence connue en amont de la région d’intérêt.

RT-PCR

Les ARN sont dénaturés par chauffage 10 min à 65°C en présence de 10 &M

d’hexanucléotides, puis placés 5 min dans la glace. Un mélange réactionnel composé de 200

unités de la transcriptase inverse superscript III (Invitrogen), de chaque désoxyribonucléotide

(200µM), de dithiothreitol (5mM), de 40 unités de RNasin (Proméga®), et d’un tampon

spécifique (250mM trisHCl, 375mM mKCl, 15mM MgCl2) est incubé une heure à 52°C. La

réaction est stoppée par 5 min d’incubation à 85°C. La matrice d’ARN est ensuite dégradée

par l’action de la RNase H pendant 20 min à 37°C. Les ADNc obtenus peuvent être stockés à

-20°C ou être directement utilisés pour une réaction de PCR.

L’amplification est effectuée sur les ADNc à l’aide du kit GeneRacer (Invitrogen)

avec des couples d’amorces composés d’une amorce spécifique et d’une amorce GeneRacer

Page 116: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

115

(Tableau XVII). Une PCR nichée est effectuée à partir d’un cinquantième de la première PCR

à l’aide d’oligonucléotides spécifiques (Tableau XVII).

7.3. Reverse transcriptase PCR quantitative (qRT-PCR) Après une extraction d’ARN à l’aide des réactifs du kit TRIzol®, le niveau

d’expression des miARN est quantifié selon la méthode décrite par Raymond en 2005

(Raymond et al. 2005). Pour les miARN et l’ARN U6, des RT-PCR spécifiques sont réalisées.

Le mélange réactionnel composé de 1µg d’ARN, de chaque désoxyribonucléotide (200µM),

de dithiothreitol (5mM), de 40 unités de RNasin (Proméga®), de la transcriptase inverse

SuperScript III, d’un tampon spécifique (250mM de trisHCl, 375mM de KCl, 15mM de

MgCl2) et des oligonucléotides spécifiques (0,5µM) possédant une queue flottante constituée

de la séquence d’une amorce universelle (Tableau XVIII), est incubé pendant 30 min à 50°C

puis la réaction est stoppée par une incubation de 5 min à 85°C. Les ADNc spécifiques

obtenus peuvent ainsi soit être congelés à -20°C, soit être directement utilisés pour les

réaction de PCR quantitative.

La mesure du taux d’expression des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 est

effectuée à partir de 3µL d’ADNc dilués au 1/10ème dans un mélange réactionnel contenant

10µL de iQ Syber green PCR master mix (Biorad®), 5µL d’eau, 1µL d’oligonucléotides LNA

spécifique du miARN (10µM), 1µL d’oligonucléotide universel. La qPCR est réalisée dans

une plaque 96 puits adaptée au thermocycleur iCycler qPCR device (Biorad®). Quarante

cycles PCR sont réalisés alternant 30s de dénaturation à 95°C et 60s d’hybridation et

d’élongation à 50°C.

La quantification du gga-miR-21, quant à elle, est effectuée à partir de 5µL des ADNc

spécifiques dans un volume final de 25µL avec un mélange réactionnel contenant 12,5µL de

tampon qPCR Mastermix Syber green (Applied®), 2µL d’oligonucléotides LNA (10µM),

Page 117: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

116

2µL d’oligonucléotides universels (10µM) et 3,5 µL d’eau. La qPCR est également réalisée

dans une plaque de 96 puits mais dans le thermocycleur StepOne plus (Applied®). Quarante

cycles PCR sont réalisés alternant 30s de dénaturation à 95°C et 60s d’hybridation et

d’élongation à 52°C.

Chaque échantillon est analysé en triplicatas et pour chaque échantillon une courbe de

dissociation a été réalisée pour vérifier la spécificité des produits d’amplification. Le niveau

d’expression des miARN est déterminé soit par quantification absolue à l’aide d’une gamme

d’étalonnage, soit relativisé par rapport à l’expression de l’ARN endogène cellulaire U6. Tous

les oligonucléotides utilisés sont répertoriés dans le tableau XVIII.

7.4. Northern Blot Quinze microgrammes d’ARN totaux ont été déposés par puits d’un gel

d’acrylamide/bisacrylamide (19:1) contenant 7M d’urée dans un tampon TBE. Après 1 heure

de migration à 50mA, le gel est plongé dans un bain contenant du bromure d’éthidium afin de

vérifier la présence des ARN, puis les ARN sont transférés par électrotransfert sur une

membrane de Nylon Plus (Amersham) pendant 90 min à 350mA en présence de TBE 0,5X.

Après séchage, les ARN sont fixés à la membrane par exposition aux UV dans un «

crosslinker » (Stratalinker, Stratagene). Parallèlement, les sondes sont marquées à l’aide de la

T4 PNK (T4 Polynucleotide Kinase ; Promega) au sein d’un mélange réactionnel de 20µL

contenant 10 unités de PNK, 20mM d’oligonucléotide à marquer, en présence de 25µCi de

#ATP pendant une incubation de 30min à 37°C. La réaction est ensuite stoppée par ajout de

30µL d’EDTA à 30mM, à pH 8. La membrane est ensuite incubée dans un tampon de

préhybridation pendant une heure à 50°C, puis dans du tampon Perfect Hyb TM Plus (Sigma)

pendant 12 heures à 50°C en présence de 20nM d’oligonucléotides ADN complémentaires

des miARN et marqués à leur extrémité 5’ par un 32P (Tableau MVIII). La membrane est

alors rincée à l’aide de 10 ml de tampon wash1 (SSC 5X, 0,1% SDS), puis deux lavages de 10

min sont effectués à l’aide du tampon wash1, suivi de deux lavages de 10 min avec le tampon

wash2 (SSC 1X, 0,1% SDS) permettant d’éliminer les hybridations non parfaitement

complémentaires. Les membranes sont ensuite révélées à l’aide d’un PhosphoImager Storm

840.

Page 118: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

117

8. Immunoprécipitation de Chromatine

8.1. Liaisons covalentes des protéines avec la chromatine Après 2 lavages en PBS 1X, 10 millions de cellules MSB-1 sont mises en suspension

dans 2 ml de PBS 1X. Les protéines associées à la chromatine sont alors liées de façon

covalente par ajout d’une solution à 1,5 % de formaldéhyde suivie d’une incubation de 15 min

à température ambiante. Les cellules sont alors centrifugées 5 min à 1000g et le culot

cellulaire est lavé 2 fois en PBS 1X froid. La réaction de liaison covalente est alors stoppée

par mise en suspension du culot cellulaire dans 150 µL de tampon de récolte cellulaire (100

mM Tris-Hcl [pH 9.4], 10 mM DTT). Les cellules sont alors incubées 10 min dans la glace

puis 15 min à 30°C. Après 5 min de centrifugation à 2000g à 4°C, les cellules sont lavées

dans 1 ml de tampon I (0.25% Triton X-100, 10 mM EDTA, 0.5 mM EGTA, 10mM HEPES,

pH 6.5). Le culot cellulaire récupéré après 5 min de centrifugation à 2000g à 4°C est ensuite

lavé dans 1 ml de tampon II (200mM NaCl, 1mM EDTA, 0.5mM EGTA, 10mM HEPES, pH

6.5). Après 5 min de centrifugation à 2000g à 4°C, le culot cellulaire est alors repris dans 300

µL de tampon de lyse (1% SDS, 10mM EDTA, 50mM Tris [pH 8.1], 0.5% Empigen BB).

Page 119: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

118

L’ADN contenu dans le lysat cellulaire est ensuite fragmenté par sonication à l’aide de 12

impulsions électriques successives de 6 s et de 18 Joules (Vibra Cell Bioblock Scientific).

Après clarification par 10 min de centrifugation à 10000g à 4°C, la chromatine soniquée est

diluée 2 fois dans le tampon de dilution (1% Triton X-100, 2mM EDTA, 150mM NaCl,

20mM Tris [pH 8.1],1X protease inhibitor cocktail). Quarante cinq microlitres de la solution

chromatinienne sont alors prélevés afin de servir de témoin de chromatine totale présente

avant immunoprécipitation (=Input).

8.2. Immunoprécipitation Afin de prévenir tout bruit de fond lié à une précipitation non spécifique, 60 µL d’un

mélange de billes d’agarose couplées à la protéine G et de sperme de saumon (commercialisé

par Millipore) sont ajoutés à 350 µL de solution de chromatine, puis cette solution est incubée

1 heure sous rotation à 4°C, et centrifugée 1 min à 800g à 4°C. Le surnageant contenant les

fragments chromatiniens est ensuite incubé la nuit à 4°C sous rotation, en présence

d’anticorps spécifique anti-p53 (70µL de surnageant d’hybridome d’anticorps du clone HP64

fourni par T. Soussi), anti-Meq (36µL d’anticorps polyclonal de lapin fabriqué au laboratoire)

ou anti-Jun (4,5µL d’anticorps polyclonal de lapin, Upstate®) ou d’ IgG1 de souris (6µg,

Sigma-Aldrich®) comme témoin négatif. Les complexes chromatine/protéines/anticorps sont

alors précipités par incubation 3 h à 4°C sous rotation après ajout de 60 µL de billes de

d’agarose couplées à la protéine G en présence de sperme de saumon. Après 1 min de

centrifugation à 800g à 4°C, le culot contenant la chromatine immunoprécipitée est lavé 1 fois

dans 300 µL de tampon de faible salinité (0.1% SDS, 1% Triton X-100, 20mM Tris [pH 8.1],

2mM EDTA, 150mM NaCl), 2 fois dans 300 µL de tampon de forte salinité (0.1% SDS, 1%

Triton X-100, 20mM Tris [pH 8.1], 2mM EDTA, 750mM NaCl), 1 fois dans 300 µL de

tampon de chlorure de lithium (10mM Tris [pH 8.1], 250mM LiCl, 1% NP-40, 1%

deoxycholate, 1mM EDTA), puis 6 fois dans 800 µL de tampon TE (10mM Tris [pH 8.1],

1mM EDTA). Après 5 min de centrifugation à 800g à 4°C, les complexes immuns sont

extraits 3 fois en effectuant à chaque fois la remise en suspension du culot dans 50 µL de

tampon d’extraction (1% SDS, 100mM NaHCO3) suivi de 10 min d’incubation à température

ambiante et de 5 min d’agitation par vortex. La liaison covalente induite en début

d’expérience est alors rompue par incubation des complexes ADN/protéines une nuit à 65°C.

Page 120: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

119

8.3. Amplification de l’ADN précipité Les fragments d’ADN sont purifiés à l’aide du kit de purification des produits de PCR

selon le protocole établit par le fournisseur (Macherey-Nagel), puis élués dans 30 µL d’eau.

Cinq microlitres d’ADN matriciel ainsi purifié sont soumis à une amplification par PCR. Les

PCR ciblant les promoteurs du cluster mdv1-miR-M8-M10 et gga-miR-21 sont réalisées dans

50 µL de milieu réactionnel (cf § 3.1) à l’aide d’une Taq DNA polymérase Proméga® et avec

les couples d’amorces M645/M735 et A140/A141 (Tableau MII et MIV). Après une première

étape de 3 min à 94°C, 35 cycles d’amplification sont réalisés : 30 s à 94°C pour la

dénaturation, 30 s à 55°C, et 1 min à 72°C pour la polymérisation. Un cycle supplémentaire

de 10 min à 72°C est effectué afin de terminer la synthèse des brins.

9. Western Blot Pour les essais d’induction de p53, les cellules MSB-1 ont préalablement été traitées

avec 0,2µg/mL d’adriamycine pendant 8, 12 et 24 heures. Pour la détection des protéines

Meq, les cellules ont été transfectées avec du pcDNA-Meq puis récoltées 24 heures après

transfection.

Cinq cent mille cellules ont été traitées avec un tampon de lyse (15mM Tris, 15mM

NaCl, 20mM EDTA, 1 % de SDS, 5 % de bêta-mercaptoéthanol, 20 % de glycérol et du bleu

de bromophénol ; pH 6,8). Les protéines sont séparées par migration électrophorétique sur un

gel SDS-Page à 10% de bis-acrylamide. Après 45 min d’incubation dans un bain d’urée 4,5

M, les protéines sont transférées sur une membrane de nitrocellulose.

Lors de la détection de p53, les membranes sont saturées par incubation avec un bain

de 3 % de lait en poudre dans du PBST (PBS, 0,5 % Tween-20) puis hybridées avec un

anticorps monoclonal de souris anti-p53 (HP64 purifié 1/100e fournit par T. Soussi) et par un

anticorps monoclonal de souris anti-GAPDH (1/5000e, Millipore®) dilués dans du PBST avec

du lait à 3 %. Après 3 lavages de 5 min dans un bain de PBST avec 1% de lait, l’anticorps

secondaire polyclonal de lapin anti-souris couplé à la peroxidase de horserdish (Pierce) est

ajouté à une dilution de 1/2000e dans du PBST avec du lait à 3 %. Après trois derniers

lavages par du PBST avec du lait à 1 % puis un dernier en PBST seul, la fixation des

anticorps est détectée avec le kit de détection Femto Super Signal Western (Pierce). La

Page 121: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

120

détection de GAPDH est utilisée comme contrôle pour normaliser la quantité de protéines

entre les puits. Le logiciel Adobe Photoshop élément 6 ® a été utilisé pour calculer les

intensités des différents signaux relativisés par rapport à GAPDH.

Lors de la détection d’ETS-1, le même protocole est suivi mais avec des anticorps

évidemment spécifiques : l’anticorps primaire spécifique à Ets-1 (anticorps de lapin

polyclonal anti-Ets-1 (C-20)X, Santacruz) et l’anticorps secondaire de chèvre anti-lapin

couplé à la peroxidase de horserdish (Pierce) utilisés à une dilution respective de 1/100e et

1/2000e.

Pour la détection des protéines Meq et Jun, les protéines ont été récoltées, séparées et

transférées selon le même processus. La solution de PBST avec du lait a seulement été

remplacée par un tampon de blocage (Odyssey®) utilisé selon les consignes préconisées par

le fournisseur. Les anticorps primaires anti-Meq (anticorps polyclonal lapin anti-Meq,

1/100e), anti-Jun (anticorps murin monoclonal 1/500e, BD Biosciences) et anti-GAPDH dilués

dans du tampon de blocage dilué en PBS contenant 0,1 % de Tween-20. Les anticorps

secondaires de chèvre anti-lapin et anti-souris préalablement marqués à l’IRD sont hybridés,

dilués au 1/5000e dans du tampon de blocage dilué en PBS contenant 0,1 % de Tween et 0,01

% de SDS. Après les derniers lavages, les protéines immunomarquées sont révélées par

excitation à la lumière (de longueur d’onde 800nm et 700nm respectivement pour les

protéines marquées par l’anticorps secondaire anti-souris ou anti-lapin) à l’aide de l’appareil

Odyssey®.

10. Analyse en cytométrie en flux Pour l’analyse en cytométrie en flux, 2 millions de cellules MSB-1 sont mélangées

dans 100µL de solution de transfection T (Lonza®) en présence de 200pmoles de LNA-anti-

miR-21 ou de LNA-scramble comme témoin (Tableau XIX). Les cellules sont ensuite

soumises à une électroporation (selon le programme pré-établi X-001), puis directement

reprises dans 500µL de milieu complet et enfin déposées dans un puits de plaque P12

contenant 1mL de milieu complet. Vingt quatre heures après transfection, les cellules sont soit

utilisées pour extraire l’ARN et quantifier le niveau de gga-miR-21 par qPCR, soit marquées

après lavage dans du PBS 1X par 5µL d’annexineV-FITC (Fluorescein Iso-Thiocyanate)

marquant les cellules en apoptose et 5µL d’iodure de propidium, marquant les cellules mortes

(Millipore®). Trois cent mille cellules ont été analysées par cytométrie (Yves Levern,

Page 122: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

121

Laboratoire de Cytométrie, ISP, INRA de Tours, 37 380 Nouzilly) ; la fluorescence FITC et

l’iodure de propidium ont été observés avec des filtres pour des longueurs d’ondes respectives

de 530/40nm et 580/30nm.

11. Logiciels, progiciels et statistiques Les amorces d’oligonucléotides permettant l’amplification génique spécifique ont été

conçues à l’aide du logiciel Netprimer disponible sur internet

(http://www.premierbiosoft.com/netprimer/) ou du logiciel primer 3 intégré au progiciel

Geneious (Biomatters®).

Les alignements de séquences ont été réalisés soit à l’aide du programme Blast

disponible sur NCBI (http://blast.ncbi.nlm.nih.gov/Blast.cgi), soit à l’aide du programme

d’alignement de séquence du progiciel Geneious (Biomatters®). Les recherches de cibles de

miARN potentielles ont également été effectuées à l’aide de ces deux logiciels.

L’analyse des potentielles séquences promotrices et la recherche des facteurs de

transcription ont été réalisées à l’aide du progiciel Genomatix®

(http://www.genomatix.de/en/produkte/genomatix-software-suite.html).

Des tests statistiques de student ont été réalisés pour évaluer la significativité des

différences observées lors des tests, à l’aide du logiciel GraphPrism 4 ®.

Page 123: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

122

RÉSULTATS

Page 124: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

123

1. Régulation transcriptionnelle du cluster mdv1-miR-M8-

M10

1.1. Identification des éléments cis-régulateurs potentiels par

étude bioinformatique Le cluster 2 mdv1-miR-M8-M10 contient 4 pré-miARN qui génèrent 7 miARN matures

(mdv1-miR-M8-5p et 3p, mdv1-miR-M6-5p et 3p, mdv1-miR-M7-5p et 3p et mdv1-miR-

M10-5p) abondamment exprimés au cours de l’infection latente et pendant la

lymphomagenèse de GaHV-2. Dans la première partie de notre étude, nous avons cherché à

identifier la région promotrice impliquée dans la régulation transcriptionnelle des miARN du

cluster 2. Le premier miARN du cluster est localisé 929 pb en aval des régions télomériques

qui séparent les régions IRL et IRS. Une étude bio informatique a donc été menée sur la région

s’étendant de la fin des télomères jusqu’au dernier miARN fortement exprimé (mdv1-miR-

M7-5p) en utilisant le progiciel Genomatix®

(http://www.genomatix.de/en/produkte/genomatix-software-suite.html). Ce progiciel a

conduit à l’identification de nombreux éléments cis-régulateurs potentiels (éléments de

réponse, ER), dont une partie seulement, correspondant aux ER ubiquitaires et spécifique des

cellules sanguines, a été reportée sur la séquence d’ADN dans la Figure 37. Cette séquence

est constituée dans sa région 5’, de trois répétitions de 60 pb contenant uniquement les ER à

p53 et à SpiB et en aval de ces répétitions, d’une région de 680 nucléotides renfermant de

nombreux ER tels qu’ Oct-1, E2F, TATA, CAAT (Figure 37C).

Page 125: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

124

Page 126: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

125

1.2. Localisation de la région promotrice du cluster mdv1-miR-

M8-M10 par troncatures emboitées Nous avons défini comme le plus grand promoteur P1, la région s’étendant de la fin des

télomères jusqu’au sein du premier miARN, le mdv1-miR-M8-5p, soit des nucléotides

142486 à 143448 d’après le génome de RB-1B publié (# EF523390). La séquence promotrice

P1 a été amplifiée par PCR avec les amorces M645 et M651 (Tableau XII) à partir du

bacmide bacRB-1B et clonée dans le vecteur pGL3basic en amont du gène de la luciférase

firefly pour donner le plasmide pGL3-P1. Afin d’évaluer la force du promoteur P1 les

plasmides pGL3-P1, pc-LUC, exprimant la luciférase en aval du promoteur fort du CMV et

pGL3basic comme témoins respectivement positif et négatif ont été transfectés dans les 3

lignées cellulaires DF-1, LMH et 54-O. Il s’agit de trois lignées aviaires, deux adhérentes

issues de cellules épithéliales de carcinome hépatique (LMH) et de fibroblastes immortalisés

(DF1) et d’une lignée non adhérente de lymphocytes T issus de tumeur ovarienne de poulet

infectés par GaHV-2 RB-1B. Ainsi, la comparaison des activités luciférase mesurées lors des

différents essais a fait apparaître que P1 présentait une forte activité promotrice correspondant

à environ 20% de celle du promoteur fort de CMV (Figure 37D).

Nous avons ensuite tenté de définir au sein de P1, la séquence possédant l’efficacité de

transcription maximale en réalisant des troncatures aux extrémités 5’ et 3’ de ce dernier

(Figure 38A). La séquence des 6 promoteurs emboités $1P1, $2P1, $3P1, P1$1’, P1$2’ et

P1$3’ a été amplifiée par PCR à partir de pGL3-P1 avec les amorces spécifiques (Tableau

XII) et insérée dans le vecteur pGL3basic en aval du gène luciférase firefly pour donner

respectivement, les constructions pGL3-$1P1, pGL3-$2P1, pGL3-$3P, pGL3-P1$1’, pGL3-

P1$2’ et pGL3-P1$3’. La construction pGL3-P1, les 2 témoins négatifs et positifs (pGL3

basic et pc-LUC) ainsi que les six constructions tronquées ont été transfectées dans les 3

lignées cellulaires LMH, DF-1 et 54-O. La mesure de l’activité luciférase, 24 heures après

transfection, a montré que les répétitions de 60 pb étaient importantes pour l’activité

transcriptionnelle de P1 alors que les éléments de réponse situés en aval ne semblaient pas

essentiels (Figure 38). En effet, dans les 3 lignées cellulaires, les promoteurs $1P1, $2P1 et

$3P1 correspondant aux troncatures progressives de l’extrémité 5’ de P1 étaient dépourvus

d’activité transcriptionnelle, alors que les promoteurs P1$1’, P1$2’ tronqués à partir de

l’extrémité 3’ de P1 et surtout P1$3’ constitué uniquement des répétitions de 60 pb,

présentaient des niveaux d’activité transcriptionnelle supérieurs à ceux de P1 et même

proches du promoteur fort du CMV dans les 2 lignées DF1 et 54-0 (Figure 38B). Comme

Page 127: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

126

l’activité du promoteur était portée par la séquence P1$3’, elle semblait essentiellement

dépendante des ER à p53 ou à SpiB. De plus, elle ne nécessitait pas la présence des boites

TATA localisées en aval des répétitions de 60pb.

Page 128: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

127

1.3. Identification des sites d’initiation de la transcription par

5’RACE PCR Nous avons ensuite cherché à confirmer la fonctionnalité de cette séquence promotrice en

réalisant une 5’ RACE PCR (5’ Rapid Amplification of cDNA Ends) pour déterminer

l’extrémité 5’ du messager transcrit à partir de ce promoteur. Les ARN totaux de cellules 54-

O exprimant un très fort taux de miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 (Tableau VIII) ont

été utilisés comme source d’ARN pour la 5’RACE PCR. Après déphosphorylation des

extrémités 5’ des ARN totaux pour sélectionner spécifiquement les ARNm cappés, la coiffe a

été éliminée et un oligonucléotide ARN a été ligaturé sur l’extrémité 5’ phosphate résultante.

Enfin, les amplicons issus des RT-PCR réalisées à l’aide des amorces spécifiques F-

GeneRacer et M714 (Tableau XVII), respectivement complémentaire de l’oligonucléotide

ligaturé en 5’ et localisée en position 142764-142789 en aval des motifs de 60 pb ont été

clonés en vecteur TOPO® et les séquences spécifiques de 17 clones ont été déterminées.

Tous les sites d’initiation de la transcription (TSS, Transcription Start Site) identifiés ont

été localisés au sein du dernier motif de 60 pb ou au niveau des nucléotides situés juste en

aval (Figure 39A). Plus précisément, 16 des 17 TSS identifiés ont été localisés sur la région

correspondant aux 13 nt à l’extrémité 3’ du dernier motif de 60 pb (Figure 39). Parmi ces

TSS, l’un d’entre eux est apparu majoritaire au niveau du 6ème nt en aval de l’extrémité 3’ du

dernier bloc de 60 pb. En effet, la guanosine en position 142734 (coordonnées de RB-1B) a

été identifiée comme un TSS, 11 fois sur 16 clones séquencés (Figure 39A).

Page 129: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

128

Afin de confirmer ces résultats dans un système cellulaire différent, une RACE PCR a été

effectuée à partir d’ARNm purifiés de cellules LMH transfectées avec la construction pGL3-

P1$3’, dans les mêmes conditions expérimentales que précédemment, hormis l’utilisation de

l’amorce M803 (Tableau XVII) spécifique du gène de la luciférase présent dans pGL3-P1$3’.

Dans ce système hétérologue, les 16 TSS identifiés ont été localisés dans la même région que

ceux décrits pour les cellules 54-O, sans cependant faire ressortir un TSS majoritaire (Figure

39B).

L’analyse des transcrits dans deux systèmes différents a montré une initiation de la

transcription au niveau de la dernière répétition de 60 pb ou au niveau des nucléotides

directement adjacents en aval. Ces résultats cumulés avec les tests d’activité luciférase

semblaient indiquer que le promoteur était totalement inclus dans la séquence P1$3’,

s’étendant de la fin des télomères jusqu’au 10ème nt en aval du dernier motif de 60 pb.

1.4. Efficacité transcriptionnelle des répétitions de 60 pb et

expression ectopique de mdv1-miR-M7-5p Nous avons ensuite cherché à évaluer l’implication de ces séquences répétées à forte

activité promotrice dans l’expression des miARN matures du cluster 2 à l’aide de deux

constructions mini gènes réalisées au laboratoire, pB691 et pB695 correspondant à l’extrémité

5’ du gène LAT recouvrant le cluster de miARN et contenant (pB691) ou non la séquence

promotrice P1$3’ (pB695). Ces constructions ont été transfectées dans les cellules LMH et

les ARN totaux ont été récupérés 24h après transfection. L’expression de mdv1-miR-M7-5p a

été analysée par northern blot réalisé à partir des ARN totaux extraits de PBL de poulets

infectés par GaHV-2 (témoin positif), de cellules LMH non transfectées (témoin négatif) ou

transfectées par les plasmides pB691 et pB695. Ainsi, le mdv1-miR-M7-5p a été détecté au

sein des cellules transfectées par pB691 mais pas dans les cellules transfectées par pB695

(Figure 40) corrélant son expression à la présence de la séquence promotrice P1$3’.

Page 130: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

129

1.5. Identification du « core » promoteur du pri-miARN mdv1-

miR-M8-M10 Dans leur ensemble, les résultats précédents ont montré que la séquence P1$3’ s’étendant

de la fin des télomères jusqu’à la 3ème répétition de 60 pb abritait une intense activité

transcriptionnelle, et ce malgré l’absence de boite TATA, qui conduisait à l’expression des

miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10. Plus précisément, cette séquence P1$3’ est

composée de trois répétitions de 60 pb flanquées de 63 nt en amont et de 10 nt en aval.

Cependant, ce nombre de répétitions de 60 pb est caractéristique du bacmide bacRB-1B, et

peut varier en fonction des souches de GaHV-2 considérées (Spatz and Silva 2007). En effet,

il a été retrouvé 9 répétitions au sein du génome viral intégré dans les cellules MSB-1 et au

Page 131: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

130

laboratoire, nous avons mis en évidence que ce nombre fluctuait entre 3 et 9 répétitions selon

le stade de l’infection des poulets par la souche GaHV-2 RB-1B. Dans ce contexte, afin de

préciser le « core » promoteur, nous avons cherché à évaluer l’impact du nombre de

répétitions de 60 pb et des séquences adjacentes en amont et en aval sur l’efficacité

transcriptionnelle. Huit constructions supplémentaires ont ainsi été réalisées. Les 5 premières

(pGL3-P1$3’Tr5’, pGL3-P1$3’Tr3’, [60 bp]3, [60 bp]2 et [60 bp]) ont été effectuées selon un

protocole expérimental identique aux précédents, par PCR à partir de pGL3-P1$3’ avec des

amorces adéquates (Tableau XII). La construction pGL3-pMSB-1 comportant 9 répétitions de

la séquence de 60 pb a également été réalisée comme précédemment par clonage d’un

amplicon obtenu à partir d’ADN extrait de cellules MSB-1. Les autres constructions,

correspondant à une séquence de 60 bp prolongée par les 8 premiers nucléotides de la

séquence de 60 pb suivante (pGL3-[60 bp]+8bp) ou de 8 nt différents (pGL3-[60 bp]+8bp

mutés) étaient issues du clonage dans pGL3basic d’inserts obtenus par PCR à partir de longs

oligonucléotides appariés. Ces 8 constructions, les plasmides pGL3-P1$3’ ainsi que

pGL3basic ont été transfectés dans des cellules LMH et 54-O et l’activité luciférase

correspondante a été mesurée afin de comparer l’efficacité des promoteurs à celle de P1$3’,

qui a été arbitrairement fixée à 100 % (Figure 41).

Ainsi, la comparaison de ces activités luciférase a montré que la délétion des 63 nt en

amont des répétitions (P1$3’Tr5’) n’affectait pas significativement l’efficacité

transcriptionnelle. En revanche, la suppression des 10 nt terminaux de P1$3’ réduisait

l’activité du promoteur d’environ 50 %. Cette observation concordait parfaitement avec les

résultats précédents, puisque cette troncature entrainait la suppression du TSS majoritaire

retrouvé par RACE PCR (Figure 41). De plus, la double troncature des régions flanquantes,

en 5’ et en 3’ ([60bp]3), n’affectait pas davantage l’activité du promoteur que la troncature

unique de la région 3’ (P1$3’Tr3’).

Nous nous sommes ensuite intéressés à l’impact du nombre de copies de répétitions de 60

pb sur l’activité du promoteur. En premier lieu, l’augmentation du nombre de répétitions ne

semblait pas influer sur l’activité transcriptionnelle du promoteur, puisque le promoteur

pMSB-1 qui comportait 9 répétitions n’est pas apparu plus efficace que le promoteur P1$3’

qui ne renfermait que 3 copies (Figure 41). Par contre, la réduction du nombre de copies de

séquences de 60 pb semblait affecter l’efficacité du promoteur (Figure 41). Dans les cellules

LMH, l’activité du promoteur portant 2 copies était équivalente à celle du promoteur portant 3

copies. En revanche, lorsque le promoteur était réduit à une copie, le niveau d’activité

Page 132: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

131

promotrice chutait fortement (3 % de l’activité de P1$3’ ; p < 0,0001). D’autre part, l’impact

du nombre de copie de répétitions de 60 pb sur l’activité transcriptionnelle était encore plus

prononcé en cellules 54-O. En effet, l’activité transcriptionnelle du promoteur portant 2

copies correspondait à 18 % de celle de P1$3’ et le promoteur constitué d’une copie ne

présentait plus d’activité promotrice. Par contre, l’ajout des 8 premiers nucléotides d’un motif

de 60 pb à l’extrémité 3’ d’un motif ([60pb]+8bp) restaurait partiellement l’activité

transcriptionnelle à hauteur de 80 % de celle du promoteur portant deux copies entières

([60bp]2), et l’invalidation de cette séquence de 8 nt entrainait une chute drastique de

l’activité promotrice respectivement de 90 et 95 % dans les cellules LMH et 54-O (Figure 41).

Page 133: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

132

Ces résultats indiquent qu’un minimum de deux répétitions de 60 pb et que la présence

du TSS majoritaire seraient nécessaires pour obtenir une forte activité promotrice.

Néanmoins, une séquence d’un seul motif de 60 pb complétée avec les 8 premiers nt d’un

second constituerait le promoteur minimal le plus fonctionnel par conséquent le « core »

promoteur.

1.6. L’activité transcriptionnelle du promoteur du pri-miARN-

M8-M10 est dépendante d’éléments de réponse à la protéine

p53 Chaque séquence constitutive des répétitions de 60 pb contient un cis-élément de réponse

aux facteurs de transcription SpiB (GGAA en orientation inverse) et p53

(GCGCATGCGCGGTCATGTAG) (Figure 42A). Dans un premier temps, nous avons

cherché à évaluer l’implication de ces différents ER dans l’activité transcriptionnelle de la

plus petite construction fonctionnelle [60bp]+8bp, en réalisant la mutagenèse dirigée des ER

de SpiB et de p53 (Figure 42A) par PCR, à partir de différents longs oligonucléotides porteurs

des mutations et clonage des inserts correspondants dans le vecteur pGL3basic. L’activité

luciférase mesurée, après transfection des constructions pGL3-[60 pb]+8bp, pGL3-[60 bp]

p53mut+8bp et pGL3-[60 bp] SpiBmut+8pb dans les cellules LMH et 54-O, a fait apparaitre

un rôle essentiel de l’ER à p53 dans l’activité promotrice (Figure 42B). En effet, son

invalidation a réduit de 82 % et 92 % l’activité transcriptionnelle respectivement dans les

cellules 54-O et LMH (Figure 42B), alors que la mutation de l’ER à SpiB n’affectait pas

significativement l’activité promotrice dans ces 2 lignées cellulaires (Figure 42B).

Enfin, le rôle central de l’ER à p53 sur l’activité du promoteur a été confirmée en

invalidant les deux ER à p53 pour créer la construction pGL3-[60 pb]2 p53mut (Figure 42C)

qui, dans des conditions expérimentales similaires aux précédentes, a entrainé une chute de

l’activité du promoteur de 93 % et de 80 % respectivement en cellules 54-O et LMH (Figure

42C).

Page 134: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

133

Page 135: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

134

1.7. La protéine p53 transactive le promoteur du cluster mdv1-

miR-M8-M10 Après avoir montré l’implication des ER à p53 dans l’activité promotrice de [60 pb]2,

nous avons cherché à identifier le rôle de la protéine p53 dans la transactivation du promoteur

par trois approches différentes : a) par immunoprécipitation de la chromatine (ChIP) réalisée

sur l’ADN des cellules MSB-1 issues de lymphomes de poulets infectés par GaHV-2, b) par

l’évaluation de l’activité promotrice de [60 pb]2 dans les cellules Saos-2 déficientes pour la

protéine p53 complémentées avec la protéine p53 humaine ou aviaire, c) par mesure de

l’activité transcriptionnelle du promoteur suite à l’action de l’adriamycine, une drogue

génotoxique qui induit l’accumulation de p53 via la phosphorylation du résidu sérine en

position 15 (Ser15) proche du site de liaison à la protéine mdm-2 (Vassilev 2005).

1.7.1. Interaction de la protéine p53 avec le promoteur du cluster

mdv1-miR-M8-M10 Nous avons étudié l’association entre la protéine p53 et le promoteur du cluster mdv1-

miR-M8-M10 en réalisant une expérience de ChIP à partir de l’ADN de cellules MSB-1.

Dans cette lignée MSB-1 établie à partir de lymphomes de poulets induits par la souche

virulente GaHV-2-BC-1, le génome viral et de ce fait les séquences promotrices du cluster

mdv1-miR-M8-M10 sont intégrés au sein du génome cellulaire. Après création de liaisons

covalentes entre la chromatine et les protéines associées, des essais d’immunoprécipitation

ont été réalisés à l’aide de l’anticorps monoclonal HP64 spécifique de p53 (Soussi 1994) ou

de l’anticorps monoclonal IgG1Kappa comme témoin négatif. L’ADN immunoprécipité a

ensuite été analysé par PCR en utilisant le couple d’amorces d’oligonucléotides M645/M735

encadrant les répétitions de 60 pb. Les résultats ainsi obtenus ont montré que la protéine p53

se fixait sur le promoteur au niveau des répétitions de 60 pb (Figure 43). En effet, comme

attendu, un profil en échelle correspondant à l’amplification de une à quatre répétitions a pu

être observé traduisant la possibilité d’hybridation des amorces de PCR au niveau des

différentes répétitions (Figure 43).

Page 136: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

135

1.7.2. Expression ectopique de p53 en cellules Saos-2 Dans un premier essai, les cellules Saos-2 déficientes en p53 ont été co-transfectées par la

construction promotrice minimale pGL3-[60 pb]2 et par un vecteur d’expression de la protéine

p53 aviaire pcCHP53 ou par le vecteur d’expression vide pcDNA3.1(+). Le vecteur pcCHP53

avait été obtenu en insérant l’ADNc de la protéine p53 aviaire en aval du promoteur fort de

CMV dans le vecteur pcDNA3.1(+). La mesure d’activité luciférase mesurée lors de ces 2

co-transfections a fait apparaitre que l’expression ectopique de la protéine p53 aviaire

conduisait au doublement de l’activité promotrice du promoteur [60 pb]2 (Figure 44A).

Lors de la seconde expérience de complémentation, nous avons utilisé des vecteurs

d’expression codant pour la p53 humaine sauvage (pHP53SN) ou pour une version mutée au

niveau du codon 143 (pHP53CX3, dépourvu d’activité transactivatrice), comme témoin

négatif (Figure 44B). Des résultats similaires ont été observés avec une activité

transcriptionnelle 1,35 fois plus forte lorsque les cellules Saos-2 étaient complémentées avec

la protéine p53 sauvage que lors de l’expression ectopique de la forme mutée (Figure 44B).

Dans ces deux essais, l’activité promotrice résiduelle observée dans les cellules Saos-2

transfectées uniquement avec pGL3-[60 pb]2 semblerait résulter de l’action des autres

protéines de la famille de p53, telles que p63 et p73 qui ne sont pas invalidées dans les

cellules de la lignée Saos-2 (Irwin and Kaelin 2001).

Page 137: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

136

1.7.3. L’adriamycine induit une accumulation de p53 aboutissant à

la transactivation du promoteur et à l’augmentation des

miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 endogènes Dans notre dernière approche, nous avons étudié l’impact de l’adriamycine qui provoque

une accumulation de p53 dans les cellules, soit en mesurant l’activité luciférase lors de

transfection de cellules par pGL3-P1$3’, soit en évaluant le taux d’expression des miARN du

cluster mdv1-miR-M8-M10 au sein des cellules MSB-1.

1.7.3.1. Expression de la protéine p53 après traitement à

l’adriamycine en cellules MSB-1 Dans un premier temps, nous avons vérifié l’accumulation de la protéine p53 après

traitement des cellules à l’adriamycine. L’analyse par western blot du niveau d’accumulation

Page 138: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

137

de p53 dans des cellules MSB-1 traitées par 0,2 µg/mL d’adriamycine a fait apparaitre une

augmentation du taux de p53 d’un facteur 1,5, 2 et 3,8 après respectivement 8, 12 et 24 heures

de traitement (Figure 45).

1.7.3.2. Impact du traitement à l’adriamycine sur le promoteur P1$3’ Nous avons ensuite cherché à évaluer l’impact d’un traitement à l’adriamycine sur

l’activité promotrice de P1$3’. Ainsi, des cellules 54-O transfectées par la construction

pGL3-P1$3’ qui portent des éléments de réponse à p53 ou par la construction pGL3-$1P1

qui en est dépourvue ont été traitées par 0,2 µg/mL d’adriamycine durant 24 heures (Figure

46). La comparaison des activités luciférase résultantes a montré que l’activité promotrice de

P1$3’ était environ 2 fois plus importante lors du traitement des cellules par l’adriamycine,

tandis que la présence de la drogue génotoxique ne semblait pas influer sur l’activité

promotrice de $1P1 (Figure 46).

Page 139: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

138

1.7.3.3. Impact du traitement à l’adriamycine sur l’expression des

miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 exprimés de façon

endogène en cellules 54-O et MSB-1 Dans cette dernière partie, nous avons mesuré par RT-PCR quantitative, l’impact du

traitement de cellules MSB-1 par l’adriamycine directement sur l’expression des miARN

matures du cluster (mdv1-miR-M8-5p, 7-5p, 6-5p). Le niveau d’expression du mdv1-miR-M4

qui appartient à l’autre cluster de miARN de GaHV-2, non régulé par p53, a constitué le

témoin négatif alors que le niveau d’expression de l’ARNm de la protéine p21 correspondait

au témoin positif d’augmentation de l’activité transactivatrice de p53.

Le traitement des cellules MSB-1 durant 8 heures par l’adriamycine a entrainé une

augmentation de l’expression des miARN matures mdv1-miR-M8, M6 et M7 respectivement

de 2, 1,8 et 2,4 fois. Cette augmentation était comparable à celle observée pour l’ARNm de

p21 (1,8 fois) (Figure 47). A l’inverse, le niveau d’expression du miARN mdv1-miR-M4

appartenant au second cluster n’a pas été modifié par le traitement des cellules par

l’adriamycine. Enfin, la même expérience réalisée avec la lignée cellulaire 54-O issu d’un

lymphome induit par la souche hyper-virulente GaHV-2-RB-1B a montré des résultats

similaires, avec une augmentation de l’expression des 3 miARN testés et de l’ARNm de p21

d’un facteur proche voire supérieur à 2, lors de traitement des cellules à l’adriamycine

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139

(Figure 47), indiquant ainsi clairement l’implication de la protéine p53 dans la production des

miARN matures du cluster mdv1-miR-M8-M10.

2. Régulation transcriptionnelle de gga-miR-21 Dans la seconde partie de mon projet de thèse, nous nous sommes intéressés aux

mécanismes régulant l’expression du miARN cellulaire miR-21. En effet, des études

préliminaires menées dans notre laboratoire indiquaient que l’expression du miR-21

augmentait fortement au cours de l’infection par le virus GaHV-2 RB-1B et en particulier au

moment de la lymphomagenèse (Tableau IX). De plus, dans les lignées MSB-1 et 54-O

établies à partir de lymphomes de poulets infectés par le virus GaHV-2, le miR-21 était l’un

des miARN cellulaires les plus exprimés (Tableau X).

Page 141: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

140

2.1. L’expression de miR-21 augmente au cours de l’infection par

GaHV-2 RB-1B Nous avons dans un premier temps cherché à confirmer, par RT-PCR quantitative,

l’augmentation de l’expression du miR-21 au cours de l’infection par GaHV-2. En effet, dans

le laboratoire, les banques de miARN effectuées à partir de leucocytes sanguins, prélevés à

des poulets infectés par la souche GaHV-2-RB-1B à 5, 21 et 31 jours p.i ont révélées que

l’expression de miR-21 était 5 fois plus importante au 31ème jour d’infection, représentant

alors 2,5 % des miARN cellulaires exprimés (Tableau IX et Figure 48A). De plus au sein des

lignées MSB-1 et 54-O, ces banques ont fait apparaitre que le miR-21 représentait

respectivement 10 % et 3 % des miARN cellulaires clonés (Tableau X et Figure 48A). Afin

de valider ces résultats obtenus par clonage, les leucocytes sanguins provenant d’un nouvel

essai d’infection de poulets par GaHV2-RB1-B ont été prélevés à 0, 7, 14, 21 et 28 jours après

l’infection et le niveau d’expression du miARN cellulaire miR-21 a été mesuré par RT-PCR

quantitative à partir des ARN totaux. Cette approche effectuée sur un matériel biologique

différent a confirmé les augmentations de taux de miR-21 observés lors des approches de

clonage des petits ARN. En effet, nous avons montré que le nombre de copies de miR-21

doublait voire triplait respectivement après 7 et 14 jours d’infection, et qu’il augmentait d’un

facteur 2,5 lors des phases terminales de la lymphomagenèse (21 et 28 jours p.i) (Figure 48B).

Page 142: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

141

2.2. Analyse bio informatique du potentiel promoteur de miR-21 Suite à l’observation de l’augmentation du niveau d’expression du miR-21 au cours de

l’infection, nous avons cherché à identifier son promoteur afin de chercher l’impact potentiel

du virus sur la régulation de son expression. Une étude précédente menée chez l’homme avait

localisé le promoteur du hsa-miR-21 sur une séquence de 454 nt du chromosome 17 au niveau

du 10ème intron du gène TMEM49 (coordonnées 263146 – 263601) (Fujita et al. 2008). A

partir de ces données, nous avons cherché à identifier le potentiel promoteur du miR-21

aviaire. Chez le poulet, le gène TMEM49 se situe au niveau du chromosome 19. Par

alignement de séquence, en utilisant le logiciel Geneious®, une forte identité de séquence

(79,4 % d’identité) a été observée entre la séquence promotrice identifiée chez l’humain et

une séquence de 446 nt (coordonnées 7318351 – 7318796) localisée au niveau du 10ème intron

du gène TMEM49 du poulet (Figure 49). L’analyse de cette séquence par le progiciel

Genomatix® a conduit à l’identification de nombreux éléments de réponse dont une boite

TATA, 5 sites AP-1, 4 sites Ets,

2 sites CEBP!, 2 sites STAT3

et une boite GC (Figure 49).

Alors que la plupart des

éléments de réponse

apparaissaient très conservés

entre l’homme et le poulet,

certains ER semblaient

spécifiques de ce dernier, en

particulier le site AP-1 (0)

(coordonnées 7318453-

7318461) et un site MERE

(Meq Responsive Element II)

localisé tout à fait à l’extrémité

de la séquence, qui pouvait

permettre la fixation

d’homodimères de la protéine

virale Meq (Levy et al. 2003)

(Figure 49).

Page 143: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

142

2.3. Localisation par 5’RACE PCR de l’initiation de la

transcription Suite à l’identification de fortes homologies avec le promoteur du hsa-miR-21 tant au

niveau des séquences que de sa localisation au sein du gène TMEM49, nous avons cherché à

confirmer la fonctionnalité du promoteur du gga-miR-21 en effectuant une 5’RACE PCR

(Figure 50) à partir des ARN totaux de cellules aviaires MSB-1 et à l’aide du couple

d’oligonucléotides spécifiques F-GeneRacer et A233 (Tableau XVII). Le séquençage de 32

clones de la banque correspondant à l’insertion des amplicons dans le vecteur de clonage

pGEM-Teasy a montré que tous les TSS identifiés étaient localisés au sein d’une région de

107 pb très conservée entre les promoteurs humain et aviaire (Figure 49). Vingt neuf des 32

TSS identifiés se situaient sur une courte séquence de 5 pb (coordonnées chr 19, 7318753-

7318758) juste en amont ou dans une séquence INR consensus (TCATTTC), avec

notamment le TSS majoritaire correspondant à l’adénosine de coordonnée 7318758 qui est

classiquement le nucléotide +1 d’une transcription initiée au sein d’une INR (Figure 50). De

plus, ce promoteur semblait potentiellement correspondre à un promoteur TATA dépendant,

puisqu’une boite TATA était identifiée une trentaine de nt en amont des TSS.

Page 144: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

143

2.4. Le promoteur de miR-21 est sous le contrôle d’éléments de

réponse AP-1 et Ets-1 Afin de préciser l’efficacité transcriptionnelle du promoteur, l’intégralité de la séquence

(446 pb) a été amplifiée par PCR à partir d’ADN génomique de cellules fibroblastiques

Page 145: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

144

aviaires JBJ-1 avec le couple d’oligonucléotides A140/A141. L’amplicon obtenu a ensuite été

inséré dans le vecteur pGL3basic en amont du gène codant pour la luciférase firefly pour

donner le vecteur pGL3-pmi21wt. Enfin, la construction a été transfectée dans les lignées

lymphocytaires B, DT-40 et T, MSB-1. Dans ces cellules, le promoteur pmi21wt présentait

une très forte activité transcriptionnelle équivalente à celle du promoteur du CMV. Nous

avons ensuite cherché à identifier les ER de réponse pouvant être impliqués dans l’activité

transcriptionnelle du promoteur pmi21wt. Nous nous sommes concentrés sur deux types d’ER

particuliers pour leur rôle avéré dans la différenciation lymphocytaire et la lymphomagenèse,

5 sites AP-1 et 3 sites Ets (Figure 51A). Les éléments de réponse AP-1 fixent des protéines de

la famille AP-1 comme les protéines de la famille de Jun/Fos et l’oncogène viral Meq alors

que les sites Ets permettent la fixation des protéines de la famille Ets comme Ets-1, Ets-2 et

PU-1. Des mutagenèses dirigées ont été effectuées par PCR à l’aide d’oligonucléotides

spécifiques (Tableau XIV) à partir de l’ADN du vecteur pGL3-pmi21wt ou de plasmides

intermédiaires pour les mutations multiples. Les treize amplicons correspondant à chacun des

5 sites AP-1 ou des 3 sites Ets mutés séparément [AP-1 (0)*, (1)*, (2)*, (3)*, et (4)* ou

Ets(1)*, (2)* et (3)*], à la combinaison de 2 mutations AP-1 (24)* (construction

intermédiaire), à la mutagenèse de tous les sites simultanément, [AP-1(01234)*, Ets(123)*)

ou AP-1(01234)*Ets(123)*] ou à la mutagenèse uniquement du site MERE (MERE)*, ont été

insérés en amont du gène luc dans le vecteur pGL3basic. Les constructions correspondantes

ont été transfectées dans les lignées lymphoïdes B, DT-40 et T infectée par GaHV-2 MSB-1.

Dans les cellules DT-40, seuls les sites MERE et Ets(1) ne semblaient pas avoir d’impact

sur l’activité transcriptionnelle du promoteur pmi21wt, la mutagenèse de tous les autres sites

entrainant une modification significative de son activité (Figure 51). En effet, la suppression

des sites AP-1(0) et AP-1(3) a provoqué une augmentation de l’activité transcriptionnelle

d’un facteur 1,7 et 2,1, alors que celle des autres sites a entrainé une baisse de l’efficacité du

promoteur. Précisément, les mutations des sites AP-1(1) et AP1-1(2) ont occasionné une

légère baisse de l’activité transcriptionnelle (20%), les chutes d’activité les plus importantes

correspondant à la suppression des ER AP-1(4), Ets(3) et Ets(2), avec une efficacité

transcriptionnelle réduite environ de moitié pour les 2 premiers ER et de 80% pour le

troisième.

Dans les cellules MSB-1, en plus des 2 sites MERE et Ets(1) identifiés dans les cellules

DT-40, les 3 sites AP-1(0), AP-1(1) et AP-1(2) ne semblaient pas impliqués dans l’activité

du promoteur pmi21wt (Figure 51B). Les sites AP-1(4), Ets(2) et Ets(3) étaient également,

Page 146: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

145

dans cette lignée, les ER essentiels à l’activité promotrice, puisque leur mutation aboutissait à

une chute de moitié de cette dernière. Il faut remarquer qu’en lignée MSB-1, la mutation du

site AP-1(3) entrainait une baisse de 20% de l’efficacité transcriptionnelle, alors qu’elle

l’augmentait d’un facteur 2 dans les cellules DT-40. Enfin, dans les 2 lignées, il n’est pas

apparu d’effet coopératif entre les différents ER, car la suppression de tous les sites AP-1 ou

Ets simultanément a provoqué, sur l’activité du promoteur pmi21wt, le même impact que les

mutations simples des 2 ER les plus importants AP-1(4) et Ets (Figure 51B).

Page 147: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

146

2.5. Expression des protéines c-Jun et Ets-1 en cellules DT-40 et

MSB-1 Les précédents résultats suggérant l’implication des protéines c-Jun et Ets-1 dans

l’activité promotrice du promoteur de gga-miR-21 à la fois dans les cellules DT-40 et MSB-1,

nous avons vérifié par Western blot l’expression de ces 2 protéines dans ces lignées

cellulaires. Les lysats de cellules DT-40 et MSB-1 ont été transférés sur une membrane de

nitrocellulose après migration sur un gel SDS-Page à 10% de bis-acrylamide. Les membranes

ont été incubées avec les anticorps primaires anti-Jun murin (BD Biosciences # 610326) et

anti-Ets-1 de lapin (Santacruz sc-350 (C-20)) puis avec des anticorps secondaires spécifiques

couplés à un fluorochrome (Li-Cor biosciences). Les membranes ont ensuite été révélées à

l’aide de l’appareil Odyssey Fc®. La protéine c-Jun a été détectée à la taille attendue de 39

kDa dans les deux lignées cellulaires (Figure 52). Par contre, en ce qui concerne la protéine

Ets-1, la révélation du western blot avec l’anticorps polyclonal Santacruz sc-350 a fait

apparaitre plusieurs bandes, qui sembleraient correspondre à la reconnaissance des diverses

protéines de la famille Ets par cet anticorps. Cependant, une bande intense d’une masse

apparente de 52 kDa correspondant pouvant correspondre à Ets-1 a été observée dans les

cellules DT-40 (Figure 53).

Page 148: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

147

2.6. L’expression ectopique de Meq dans les cellules DT-40

augmente l’activité transcriptionnelle du promoteur de gga-

miR-21

2.6.1. Analyse par western blot de l’expression ectopique de Meq et

de la surexpression de Jun dans les cellules DT-40 Les outils pour l’étude de Meq (Anticorps polyclonal dirigé contre Meq et pcDNA-Meq)

étaient disponibles à mon arrivée dans le laboratoire. Cependant, il a été nécessaire de vérifier

leur fonctionnalité, notamment dans le modèle DT-40. Ainsi, les cellules DT-40 ont été

transfectées par le pcDNA3 comme témoin négatif ou par le pcDNA-Meq, qui correspond au

gène meq cloné en aval du promoteur CMV du vecteur pcDNA3. Les 2 lysats de cellules DT-

40 ainsi transfectées ont été déposés sur un gel SDS-Page à 10 % de bis-acrylamide, en

compagnie d’un témoin positif constitué par un lysat de cellules MSB-1 exprimant Meq de

façon constitutive. Après migration électrophorétique et transfert sur une membrane de

nitrocellulose, la protéine Meq a été identifiée par l’anticorps polyclonal de lapin anti-Meq

uniquement dans la piste correspondant aux cellules transfectées par pcDNA-Meq et aux

cellules MSB-1 avec respectivement, une masse apparente de 67 kDa et 75kDa (Figure 54A).

Il faut noter qu’une telle variabilité de masse apparente de la protéine Meq en fonction des

souches de GaHV-2 et de son état de phosphorylation dans les différentes lignées cellulaires

Page 149: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

148

avait déjà été décrite dans la littérature (Liu et al. 1998). Le pcDNA-Jun correspond au gène

c-Jun amplifié à partir d’ADN de lignées aviaires PA-12 et cloné en aval du promoteur fort

de CMV du pcDNA3. Les transfections des cellules DT-40 par le vecteur exprimant Jun ainsi

que la migration électrophorétique ont été réalisées dans les mêmes conditions que pour Meq.

La protéine Jun a été localisée par l’anticorps anti-Jun (BD Biosciences, dilution au 1/500e)

avec une masse apparente attendue de 39kDa (Figure 54), et avec une quantité détectée

environ 2 fois plus importante dans les cellules DT-40 transfectées par pcDNA-Jun que pour

les cellules transfectées par le vecteur vide (Figure 54B).

2.6.2. Influence de l’expression ectopique de Meq et de la

surexpression de Jun sur l’activité du promoteur de gga-miR-21

dans les cellules DT-40 Afin d’étudier l’impact de l’expression ectopique des protéines Meq et Jun sur le

promoteur pmi21wt, les constructions pGL3-pmi21wt, pGL3-AP-1(01234)*, pGL3-

Ets(123)*, pGL3-AP-1(01234)*Ets(123)* ont été co-transfectées avec le pcDNA3, le

pcDNA-Meq ou le pcDNA-Jun. Les profils liés à l’expression ectopique de Meq et de Jun

étaient similaires, avec une augmentation d’un facteur de 2,3 et 2,5 de l’efficacité

transcriptionnelle du promoteur natif pmi21wt (Figure 55). En revanche, lorsque tous les sites

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149

AP-1 étaient mutés (pGL3AP-1(01234)*, pGL3AP-1(01234)*Ets(123)*), l’expression

ectopique des 2 protéines n’influençait pas l’activité transcriptionnelle du promoteur (Figure

55). Enfin, l’augmentation de l’activité transcriptionnelle d’un facteur 1,75, lorsque les 3 sites

Ets-1 étaient mutés, était en faveur d’une action directe des protéines au niveau de leurs ER

sur le promoteur de gga-miR-21 (Figure 55).

2.7. Interaction des protéines Meq et c-Jun avec le promoteur de

gga-miR-21 Nous avons étudié l’association entre les protéines Meq et c-Jun et le promoteur du gga-

miR-21 en réalisant une expérience d’immunoprécipitation de la chromatine à partir de

l’ADN de cellules MSB-1, qui expriment gga-miR-21 (Tableau X) ainsi que les protéines

Meq et c-Jun (Figure 53 et Figure 55). Après création de liaisons covalentes entre la

chromatine et les protéines associées, les essais d’immunoprécipitation ont été réalisés à

l’aide de l’anticorps polyclonal anti-Meq, de l’anticorps polyclonal anti-Jun (Upstate #06-

225) ou de l’anticorps monoclonal IgG1Kappa (témoin négatif). L’ADN immunoprécipité a

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150

ensuite été analysé par PCR en utilisant le couple d’amorces A140/A141 encadrant le

promoteur de gga-miR-21. L’obtention d’une bande spécifique de 446 pdb (vérifiée par

séquençage) a permis de montrer qu’à la fois la protéine Meq et la protéine c-Jun se fixaient

sur le promoteur (Figure 56).

2.8. L’expression ectopique de Meq dans les cellules DT-40 induit

l’expression de gga-miR-21 mature Nous avons étudié l’impact de l’expression ectopique de Meq sur la production de miR-

21 mature dans les cellules DT-40. Ces dernières ont été transfectées avec pcDNA-Meq ou

avec pcDNA3 comme contrôle. Les ARN totaux ont été extraits et purifiés à l’aide de

TRIzol® et l’expression de gga-miR-21 a été analysée par RT-PCR quantitative en utilisant le

kit de réactifs Applied®. En parallèle, le taux d’expression de l’ARN U6 a été analysé afin de

relativiser le taux d’expression de gga-miR-21. Ainsi, l’analyse de la RT-PCR quantitative a

montré que l’expression ectopique de la protéine Meq dans les cellules DT-40 induisait une

augmentation d’un facteur 1,6 l’expression de gga-miR-21 (Figure 57).

Tous ces résultats accumulés démontrent l’implication des ER AP-1 dans l’activité du

promoteur de gga-miR-21 permettant sa transactivation par la protéine cellulaire c-Jun et la

protéine virale Meq.

Page 152: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

151

3. Action de gga-miR-21

3.1. Effet du gga-miR-21 endogène sur la cible cellulaire PDCD4

et la cible virale VP5 Nous avons ensuite recherché quels pouvaient être les ARNm potentiellement ciblés par

le gga-miR-21. Chez l’humain, hsa-miR-21 a particulièrement été étudié et un premier travail

a montré que le miR-21 réprimait de façon post-transcriptionnelle l’expression du gène

PDCD4 (programmed cell death 4), inhibant ainsi les mécanismes d’apoptose induits par

PDCD4 et participant au phénomène d’invasion et de métastase du cancer colorectal

(Asangani et al. 2008). Chez le poulet, le gène PDCD4 étant connu, nous avons pu identifier,

au sein de la 3’UTR de ce gène, la séquence cible potentielle complémentaire à la « seed » de

gga-miR-21 (Figure 58). Nous avons également recherché l’existence de cibles virales

potentiellement régulées par le miARN cellulaire gga-miR-21, par bio informatique, sur tout

le génome de GaHV-2 RB-1B en utilisant le logiciel Geneious®. Une cible potentielle,

complémentaire du gga-miR21 a été localisée au niveau des nucléotides 46181-46203 du

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152

génome de référence GaHV-2 RB-1B (# EF523390) au sein de l’ORF du gène UL19 codant

pour la protéine majeure de capside VP5 (Figure 58).

Afin de vérifier si ces cibles étaient fonctionnelles au sein des gènes PDCD4 et VP5, leurs

séquences ont été amplifiées à l’aide d’oligonucléotides spécifiques (Tableau XV) à partir

respectivement d’ADN génomique de cellules PA-9 et du bacRB-1B. Les inserts ont été

clonés en aval du gène de la luciférase Renilla au sein du vecteur pRL-TK, pour donner les

plasmides pRL-TK-PDCD4 et pRL-TK-VP5. Par la suite, les séquences complémentaires à la

« seed » du miARN ont été mutées par PCR en utilisant des amorces oligonucléotides

spécifiques (Tableau XV) et les constructions précédentes comme matrice, avant d’être

insérées en aval du gène Renilla au sein du pRL-TK.

Chacune des constructions « cible » (pRL-TK-PDCD4 et pRL-TK-VP5) ou « cible mutée »

(pRL-TK-PDCD4mut et pRL-TK-VP5mut) a été cotransfectée dans les cellules DT-40

exprimant le gga-miR-21 de manière endogène, avec un vecteur pcDNA-MLuc afin de

standardiser le taux de transfection. Ainsi, dans ce test, le gga-miR-21 semblait pouvoir

réguler négativement le gène cellulaire PDCD4 et le gène viral VP5, avec respectivement une

augmentation d’activité luciférase d’un facteur 2 et 4, lorsque la cible était mutée en

comparaison de l’activité mesurée pour la cible sauvage (Figure 59).

Page 154: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

153

3.2. Effet d’un anti-gga-miR-21 sur l’apoptose des cellules MSB-1 Comme les résultats précédents indiquait que l’ARNm de la protéine PDCD4, identifié

chez l’humain comme la cible majeure de l’effet anti-apoptotique de hsa-miR-21, était

également régulé par gga-miR-21 dans le modèle aviaire, nous avons investigué l’éventuel

rôle du gga-miR-21 dans le blocage de l’apoptose dans la lignée cellulaire MSB-1 issue d’un

lymphome induit par le virus GaHV-2. Pour ce faire, les cellules MSB-1 ont été transfectées

avec un oligonucléotides LNA anti-miR-21 ou un oligonucléotide LNA « scramble » (servant

de contrôle), puis analysées 24 heures après transfection par cytométrie en flux dans le but

d’évaluer les taux de populations cellulaires en apoptose.

Page 155: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

154

3.2.1. Analyse de l’effet d’un anti-miR-21 transfecté en cellules

MSB-1 par qRT-PCR Dans un premier temps, nous avons cherché à vérifier l’effet de l’anti-miR-21 sur le taux

de gga-miR-21 mature après transfection et à déterminer une dose satisfaisante pour inhiber le

taux de miR-21. L’ARN des cellules transfectées avec les oligonucléotides LNA-antimiR-21

et « scramble » a ainsi été extrait à l’aide de réactifs TRIzol® et le taux de gga-miR-21 a été

évalué par qRT-PCR (Figure 60). Comme précédemment, le taux d’expression de gga-miR-

21 a été relativisé à celui de l’ARN cellulaire U6. Ainsi, nous avons montré qu’alors que le

taux de miR-21 mature détecté était inchangé après transfection de 2 pmoles, la transfection

de 20 et 200 pmoles d’oligonucléotide LNA-antimiR-21 entrainait une chute de ce taux égale

respectivement à 40 % et 90 % (Figure 60A).

3.2.2. Analyse en cytométrie en flux de l’effet de l’anti-miR-21 sur

l’apoptose des cellules MSB-1 Les cellules MSB-1 transfectées par 200 pmoles d’oligonucléotide LNA-antimiR-21 ont

été analysées 24 heures après transfection par cytométrie en flux après marquage à

l’annexineV-FITC et à l’iodure de propidium. Trois cent mille cellules ont ainsi été analysées

et deux types de populations ont été quantifiés, les cellules vivantes en apoptose (Figure 60B,

population R10 et R13) et les cellules mortes ou en apoptose tardive (Figure 60B, population

R11 et R14). Dans ce premier test, l’analyse de ces populations n’a pas révélé d’augmentation

majeure de l’apoptose chez les cellules traitées par l’oligonucléotide LNA-antimiR-21 en

comparaison de celles transfectées par l’oligonucléotide « scramble » aussi bien dans les

populations cellulaires en apoptose (11,82 % versus 10,85 %) qu’en apoptose tardive (9,98 %

versus 9,07 %) (Tableau XX). Ainsi, l’analyse en cytométrie en flux n’a pas permis de mettre

en évidence le rôle majeur de gga-miR-21 dans le blocage de l’apoptose au sein de la lignée

cellulaire MSB-1 « transformée » par GaHV-2. Toutefois, ces tests d’apoptose ont été réalisés

après électroporation des cellules MSB-1 provoquant une mortalité assez importante et il

serait intéressant d’envisager de faire pénétrer les anti-miR sans altérer l’intégrité cellulaire

(Zhang et al. 2011). La différence du taux d’apoptose observée entre les cellules traitées à

l’anti-miR-21 et les autres, bien que faible, peut en effet permettre d’envisager un rôle de

miR-21 dans l’échappement à l’apoptose et l’induction de la lymphomagenèse.

Page 156: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

155

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156

DISCUSSION

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157

1. Un promoteur piloté par p53 associé à un

polymorphisme de répétitions de 60 pb contrôle

l’expression du cluster mdv1-miR-M8-M10 de GaHV-2 Parmi les mécanismes de régulation des gènes partagés par le virus GaHV-2 et le reste

de la famille des herpesviridae, deux phénomènes de régulation post-transcritionnels ont été

abordés au cours de ce travail : le mécanisme de régulation par les miARN ainsi que

l’expression de longs ARN non codants (ARNlnc) associés à l’établissement et au maintien

de la phase de latence des virus (Jones 2003). Ces ARNlnc viraux semblent correspondre aux

ARNlnc qui couvrent la totalité des génomes humain et murin, laissant supposer un rôle actif

de ces derniers dans la régulation de l’expression des ARNm (Birney et al. 2007; Carninci

2008). Ainsi, le GaHV-2 code pour un gène lat de 10kb, non codant mais fortement épissé

(Figure 61). Ce gène lat, dont le premier intron renferme le cluster mdv1-miR-M8-M10

(Strassheim, soumis), est localisé sur le brin inverse du gène de la protéine très précoce ICP4

(Cantello et al. 1994; Cantello et al. 1997) (Figure 61). Cette localisation en cluster de

miARN au sein des gènes lat impliqués dans la latence du virus est également retrouvée chez

d’autres herpesvirus comme HHV-1 et HHV-2 (Samols et al. 2005; Umbach et al. 2008). De

même, la localisation intronique de clusters de miARN a également été décrite chez HHV-4 et

HHV-8 qui encodent certains de leurs miARN respectivement au niveau des introns des gènes

BART (Edwards et al. 2008) et des transcrits de la région associée à la latence (Cai and

Cullen 2006).

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158

Dans la première partie de notre étude, nous avons localisé le promoteur de lat et du

cluster mdv1-miR-M8-M10 (p-miR-LAT) au niveau de répétitions de séquences de 60 pb,

situées 680 pb en amont du premier miARN du cluster (mdv1-miR-M8). Ces répétitions au

nombre de trois dans le bacmide RB-1B (Figure 62), sont absentes des génomes des souches

vaccinales ou de faible pouvoir pathogène (Spatz and Silva 2007). A l’inverse, toutes les

souches virulentes et hyper virulentes conservent au moins 2 répétitions. De plus, des travaux

récents au laboratoire ont montré que le nombre de répétitions pouvait varier au cours de la

réplication de la souche GaHV-2-RB1-B en culture de cellules pour atteindre jusqu’à 9 copies

(Elodie Boissel, communication personnelle). Enfin, une étude très récente a montré que ce

promoteur était particulièrement actif en phase de latence, des expériences

d’immunoprécipitation ayant révélé que la chromatine au niveau de ce promoteur était

associée à des histones triméthylées ou acétylées, caractéristiques d’une euchromatine

accessible aux facteurs de transcription et transcriptionnellement active (Brown et al. 2011).

Page 160: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

159

Chacune des répétitions de 60 pb renferme des séquences d’initiation de la

transcription (INR et M22) ainsi qu’un ER à la protéine p53 fonctionnel et un ER à spiB non

fonctionnel dans les différents systèmes cellulaires testés (Figure 63).

Page 161: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

160

Nous avons montré par ChIP (Figure 43) que la protéine p53 se fixait directement au

niveau de son ER (GCGCATGCGCGGTCATGTAG). Ce dernier est très proche de la

séquence consensus décrite pour la première fois en 1992 comme deux motifs de dix

nucléotides RRRCWWGYYY séparés par 0 à 13nt, pour lequel R correspond à une purine (A

ou G), Y à une pyrimidine (C ou T) et W à A ou T (el-Deiry et al. 1992). Bien que de récentes

études montrent que près de 95 % des ER p53 identifiés comme fonctionnels notamment chez

l’humain divergent de la séquence consensus (BioinformaticsInstitute 2005), l’ER p53 présent

au sein du promoteur p-miR-LAT est très proche de la séquence consensus, avec 75%

d’identité avec cette dernière (Figure 64). De plus, il faut noter que la séquence consensus

d’interaction de p53 avec l’ADN avait été définie in vitro dans des tests d’association

p53/ERp53. Aussi, des études in vivo plus récentes ont permis de préciser les caractéristiques

des sites les plus fonctionnels (Wei et al. 2006; Menendez et al. 2009). A ce jour, les ER p53

les plus efficients n’ont pas plus de 2 nucléotides entre leurs deux demi-sites et la plupart n’en

ont aucun. De plus, la protéine p53 semblerait avoir plus d’affinité pour les ER présentant des

motifs centraux CATG, qui permettent une meilleure flexibilité du brin d’ADN (Menendez et

al. 2009). Certains auteurs ont aussi proposé le découpage des deux demi sites en quatre

quarts de sites Q1, Q2, Q3 et Q4 (Figure 64), afin d’affiner les critères favorisant la

reconnaissance ADN/protéine p53. Ils ont remarqué que les sites Q1 et Q2 devaient être

inversés de façon à former un parfait palindrome et les sites Q1Q2 pouvaient être couplés aux

sites Q3Q4 de façon à obtenir deux sites identiques (Ma et al. 2007). L’analyse de

l’architecture du site p53 présent au niveau des répétitions de 60 pb selon ces critères de

fonctionnalité est cohérente avec la très forte activité de ce promoteur dans les essais

luciférase (Figure 37) ainsi que l’importante production des miARN du cluster au cours de

Page 162: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

161

l’infection et de la lymphomagenèse induite par GaHV-2 (Tableau IX). En effet, les 2 demi-

sites sont accolés sans nucléotide intercalant, les motifs centraux sont de type CATG et le

premier demi site est un parfait palindrome (Figure 64). Enfin, depuis le début des années

1990, il a été montré que les promoteurs transactivés par p53 présentaient le plus souvent

plusieurs ER spécifiques (el-Deiry et al. 1992; Resnick-Silverman et al. 1998; Hwang et al.

1999; Thornborrow and Manfredi 1999; Nakano and Vousden 2001), entrainant une

potentielle synergie favorisant leurs activités transcriptionnelles (Thornborrow and Manfredi

1999; Jordan et al. 2008). A nouveau, le promoteur p-miR-LAT semblerait renforcer ces

observations puisqu’on ne peut pas exclure l’existence d’un mécanisme de synergie entre les

ER p53, l’activité du promoteur constitué de 3 ER p53 étant, en cellules 54-O, deux fois plus

importante que celle du promoteur constitué de seulement 2 ER p53. Par contre, l’effet

cumulatif ne semble pas s’étendre plus avant car l’activité transcriptionnelle d’un promoteur

constitué de 9 répétitions est identique à celle d’un promoteur constitué de 3 répétitions

(Figure 41).

Page 163: ÉCOLE DOCTORALE Santé, Sciences, Technologies

162

Nous avons montré qu’alors qu’un seul motif de 60 pb (construction [60pb]) n’était

pas fonctionnel, deux motifs de 60 pb successifs (construction [60pb]2) étaient nécessaires et

suffisants pour obtenir une activité promotrice significative du promoteur p-miR-LAT. En

plus d’une synergie potentielle de ces 2 motifs en tandem, il semble que le second motif

apporte en aval de l’ER p53 du premier motif, un site d’initiation M22, potentiellement

important pour l’activité du promoteur. En effet, plusieurs résultats montrent que la présence

d’un site d’initiation de la transcription une dizaine de bases en aval d’un ER p53 est

indispensable à la fonctionnalité du promoteur p-miR-LAT (Figure 39 et 41). Précisément,

alors que l’activité transcriptionnelle du promoteur constitué d’un seul motif de 60 pb est

quasiment nulle, l’ajout d’un motif M22 à l’extrémité 3’ (construction [60pb]+8pb) restaure

une fonctionnalité équivalente à celle du promoteur [60pb]2 (Figure 41). De plus, trois sites

potentiels d’initiation de la transcription sont présents au sein de la séquence du p-miR-LAT,

un motif M22 et un site INR dans chaque motif de 60 pb répété, et surtout, un motif INR-like

unique accolé à l’extrémité 3’ de la dernière répétition (TGATTTC, coordonnées 142734,

génome RB-1B, # EF523390) très proche de la séquence consensus (YYANWYY), qui est

apparu comme le site d’initiation principal de la transcription pour le promoteur p-miR-LAT.

En effet, lors de la recherche de TSS par 5’RACE-PCR, 15 TSS parmi les 33 identifiés étaient

localisés au niveau de ce motif INR-like dont la séquence ne différait du motif canonique que

par la présence d’une guanine à la place d’une cytosine ou d’une thymine, en deuxième

position du site. De plus, les essais luciférase réalisés sur des promoteurs constitués des

répétitions de 60 pb mais délétés de ce motif INR-like montraient que ce promoteur perdait

presqu’un tiers de sa fonctionnalité (Figure 41, P1$3’ versus P1$3’Tr3’ et P1$3’Tr5’ versus

[60 bp]3). Alors que l’adénosine en 3ème position (YYANWYY) est classiquement le premier

nucléotide transcrit au niveau d’un motif INR, le TSS de l’INR-like du promoteur p-miR-

LAT se situe au niveau de la guanidine non consensuelle. Toutefois, la localisation du TSS au

niveau de ce nucléotide G est cohérente avec les analyses exhaustives du transcriptome

humains et murins (Carninci et al. 2006) et avec les approches CAGE (Cap Analysis of Gene

Expression) (Frith et al. 2008; Zhao et al. 2011a), qui ont montré que l’adénosine n’était pas

la base préférentielle d’initiation de la transcription mais que le TSS correspondait plutôt à

une adénosine ou à une guanine associées dans un dinucléotide de type YR (majoritairement

CG, CA et TG). De plus, l’analyse détaillée de tous les TSS correspondant à ce promoteur p-

miR-LAT fait justement apparaitre que 79 % d’entre eux se situent au niveau d’un motif

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163

pyrimidine/purine, avec 76 % des transcrits LAT-Luc et 82 % des transcrits LAT présentant

des dinucléotides YR en position -1/+1 du site d’initiation de la transcription (Figure 39).

Enfin, la recherche de TSS par 5’ RACE-PCR a montré que bien que canonique, l’INR

(19-CTATTTT-26) présente au sein de chaque segment de 60 pb répété était peu utilisée,

seulement 4 transcrits parmi les 33 obtenus s’initiant à son niveau (Figure 39). Ce faible

nombre d’initiations à cet endroit pourrait s’expliquer par une localisation peu propice à une

fonctionnalité dans un promoteur piloté par p53, car en amont du dernier ER à p53. Par

ailleurs, le site M22 (1-TGCGCAGT-8, séquence consensus TGCGCANK) correspondant

aux 8 premiers nt du motif de 60 pb est apparu impliqué dans l’activité du promoteur p-miR-

LAT sans pour autant renfermer un TSS dans les conditions naturelles de fonctionnement

(Figure 41). Le site M22 est fréquemment retrouvé en amont du TSS (-80 à +1) au sein des

promoteurs dépourvus de boite TATA (Yang et al. 2007). Cependant, seulement 19,4 % des

promoteurs contenant des sites M22 contiennent également un motif INR laissant suggérer

des rôles redondants entre INR et M22 (Yang et al. 2007) ou une fonction supplémentaire des

sites M22 lorsqu’ils sont éloignés du TSS. Par ailleurs, la présence simultanée de ces 2 sites

dans les promoteurs accentuerait la fréquence de TSS multiples (Yang et al. 2007), regroupés

sous forme de cluster au sein de la séquence « core » promoteur (Frith et al. 2008), comme

cela était déjà classiquement observés avec les promoteurs dépourvus de boite TATA

(Carninci et al. 2006; Birney et al. 2007). Enfin, toutes ces observations semblent rapprocher

le promoteur p-miR-LAT du promoteur du miARN humain hsa-miR-34a également pilotés

par p53. En effet, ces deux promoteurs dépourvus de boite TATA engendrent des TSS

multiples et un site M22 est présent quelques nucléotides en amont de ces TSS (Chang et al.

2007; Raver-Shapira et al. 2007).

Pour conclure cette partie consacrée au promoteur p-miR-LAT, aucun autre promoteur

potentiel n’a pu être mis en évidence dans cette région. En l’absence d’un quelconque

promoteur cryptique pouvant expliquer les différences d’expression de certains miARN du

cluster (Tableau VIII), nous explorons actuellement l’impact des structures secondaire et

tertiaire du pri-miARN du cluster, qui pourraient empêcher l’accessibilité de la machinerie de

maturation pour certains pre-miARN comme cela a été décrit au sein du cluster miR-m01 du

MCMV (Murine cytomégalovirus) (Dolken et al. 2007) ou au sein du cluster de miARN

cellulaire miR-17-92 (Chaulk et al. 2011). D’autant que l’analyse grossière de la structure

secondaire de la séquence du pri-miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 fait apparaitre que le

pre-miARN-7 pourrait être plus facilement accessible aux enzymes de maturation comme

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164

notamment Dicer (Figure 65) expliquant ainsi partiellement sa plus forte représentativité dans

certaines banques d’expression réalisées (Tableau VIII).

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165

2. L’oncomiR-21 surexprimé au cours de la

lymphomagenèse associée à l’infection par GaHV-2 est

transactivé par l’oncoprotéine virale Meq Au cours de l’infection par GaHV-2, l’expression de gga-miR-21 augmentant

parallèlement au développement de lymphome (Figure 48), nous avons dans un premier

temps cherché à localiser le promoteur de ce miARN afin d’étudier sa fonctionnalité et sa

régulation lors de la lymphomagenèse induite par GaHV-2. La première étude, qui identifiait

le transcrit primaire encodant le hsa-miR-21, avait localisé un site d’initiation du transcrit au

niveau du 11ème intron du gène TMEM49 sur le chromosome humain 17 (Cai et al. 2004).

Cependant, plusieurs études ultérieures avaient contredit ce premier résultat en localisant

l’initiation du pri-miARN-21 au niveau du 10ème intron du même gène (Figure 49), identifiant

ainsi une région promotrice de 433 pb et un long pri-miR-21 de plus de 3900 nucléotides

(Fujita et al. 2008; Talotta et al. 2009; Iliopoulos et al. 2010; Mudduluru et al. 2010; Wang

and Li 2010). Suite aux 5’RACE-PCR, nous avons validé la localisation du promoteur

supposé de gga-miR-21, en alignant les séquences des gènes TMEM49 humain et aviaire

(Figure 49). En premier lieu, le promoteur des miR-21 localisé au niveau du 10ème intron du

gène TMEM49 sur le chromosome 19 du poulet est apparu particulièrement conservé entre le

poulet et l’homme (79,4 % d’identité, Figure 49), apportant un exemple supplémentaire de sa

forte conservation au cours de l’évolution. Chez le poulet, le transcrit du pri-miARN s’initie

au niveau d’un TSS majoritaire localisé au sein d’un motif INR consensus (TCATTTC,

position 7318755-7318761), situé 22 bases en aval d’une boite TATA, qui a été montrée

fonctionnelle pour le promoteur humain (Fujita et al. 2008), correspondant à une organisation

classique d’un promoteur de classe II (Smale and Kadonaga 2003). L’initiation au niveau de

l’adénosine de l’INR pour plus de la moitié des transcrits est cohérente avec les initiations

observées classiquement avec les promoteurs comportant une boite TATA et une séquence

INR en aval (Frith et al. 2008).

La première étude menée par Fujita sur le promoteur humain identifiait, en plus des

caractéristiques d’un promoteur de classe II, des ER à de nombreux transactivateurs (AP-1,

Ets/PU:1, C/EBP", NFI, SRF, p53 et STAT3) ainsi qu’une transactivation par les protéines de

la famille AP-1 (Fujita et al. 2008). Il faut noter qu’une étude récente a montré que certaines

vertus anticancéreuses du curcumin pourraient être liées à son action sur le promoteur de

miR-21. En effet, en empêchant la fixation des protéines AP-1 au niveau du promoteur de

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166

hsa-miR-21, le curcumin inhiberait l’expression du miR-21 et réduirait le développement de

tumeurs (Mudduluru et al. 2010). Enfin, plusieurs autres études ont montré que l’expression

de hsa-miR-21 était également transactivé par STAT3 (via la voie de signalisation IL-6)

(Loffler et al. 2007; Iliopoulos et al. 2010) et réprimé par NFI et Foxo3a (Fujita et al. 2008;

Wang and Li 2010). En plus des sites identifiés dans le promoteur de hsa-miR-21, la

recherche bioinformatique d’ER au sein de la séquence du promoteur de gga-miR-21 (pmi21)

a permis de mettre en évidence un 5ème site AP-1 [AP-1(0)] et un site MERE spécifique aux

homodimères de la protéine Meq (Figure 49). Parmi tous ces sites, nous avons montré que les

ER AP-1(4) et Ets(2) étaient fonctionnels en cellules MSB-1 et DT-40 et que l’ER AP-1(3)

non fonctionnel en cellules MSB-1 était potentiellement répresseur en cellules DT-40 (Figure

51). De plus, il semble qu’une potentielle action du dimère Meq/Meq via l’interaction au

niveau de la séquence MERE puisse être écartée, la mutation de cet ER-MERE n’ayant

entrainé aucune variation d’activité du promoteur pmi21 (Figure 51).

Classiquement, les protéines de la famille AP-1 se fixent avec une très forte affinité au

niveau d’ER constitués d’un heptamère TGASTCA (TRE) ou avec une plus faible affinité au

niveau d’un octamère TGACGTCA (CRE) (Nakabeppu et al. 1988; Rauscher et al. 1988). Les

ER-AP-1 sont très fréquents dans les séquences promotrices, mais tous ne sont pas

fonctionnels. A l’inverse, certains gènes cibles d’une régulation par les protéines de la famille

Jun/Fos ne présentent pas d’ER AP-1 consensus. De plus, les partenaires de dimérisation des

protéines de la famille Jun/Fos mais également les interactions avec d’autres facteurs de

transcription peuvent moduler et réguler l’expression de gènes pilotés par des promoteurs AP-

1 dépendants (Chinenov and Kerppola 2001).

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167

Le promoteur de gga-miR-21 (pmi21) semble être transactivé par les protéines de la

famille AP-1 puisque lorsque tous les ER AP-1 (de type TRE) sont mutés, le promoteur perd

50 % de son activité (Figure 51). De plus, alors que tous les sites AP-1 ont une séquence

dégénérée par rapport à la séquence consensus (Figure 66), seulement une partie d’entre eux

semblent fonctionnels, avec une efficacité dépendante des lignées cellulaires considérées.

Ainsi, dans la lignée MSB-1 issue de tumeurs induites par GaHV-2 chez le poulet, l’ER AP-

1(4) semble essentiel à l’activité transcriptionnelle du pmi21, puisque la mutation unique de

ce site affecte l’activité promotrice de façon quasi équivalente à celle observée lors de la

mutation de tous les sites (Figure 51). Il faut noter, que chez l’humain, l’ER AP-1 équivalent

a également été montré comme le plus fonctionnel au sein du promoteur du hsa-miR-

21(Fujita et al. 2008). Par contre, alors que les mutations des sites AP-1(1) et (2) diminuaient

légèrement l’activité promotrice en cellules DT-40 et que celle du site AP-1(3) l’augmentait,

aucune différence significative n’a été observée pour ces sites avec le pmi21wt en cellules

MSB-1, corrélant ces observations au type cellulaire : les DT-40 étant des lignées lymphoïdes

de type B et les MSB-1 des lignées lymphoïdes de type T porteuse du virus GaHV-2. En effet,

comme je l’ai indiqué précédemment, la plupart des ER-AP-1 fonctionnels au sein des

promoteurs naturels ont une séquence dégénérée par rapport au site consensus et la

fonctionnalité de ces sites semblerait dépendante des différents partenaires de dimérisation se

fixant à l’ER (McBride and Nemer 1998). Ainsi, la fonctionnalité des sites AP-1 serait

hautement dépendante de la composition en protéines de la famille Jun/Fos et donc du type

cellulaire dans lequel elles sont exprimées. D’autre part, le fait qu’en cellules DT-40 la

mutation du site AP-1(3) augmente l’activité transcriptionnelle d’un facteur 2 (Figure 51)

pourrait également être lié à une modification allostérique qui, en libérant de l’espace,

favoriserait la fixation des protéines Ets au niveau du site Ets(2) directement adjacent et

particulièrement fonctionnel en cellules DT-40 (Figure 51). Les protéines de la famille Ets

sont caractérisées par la présence d’un domaine de 80 acides aminés très conservé appelé

domaine Ets, reconnaissant une courte séquence d’ADN (contenant les nucléotides « cores »

GGAA) (Graves and Petersen 1998). L’action de ces protéines sur le promoteur pmi21

semble être cruciale car la mutation du site Ets(2) réduit de 75 % l’activité du promoteur en

cellules B DT-40 et de 50 % en cellules T MSB-1 (Figure 51). Cette différence de réponse

pouvant s’expliquer par le fait que les protéines de la famille Ets et notamment PU-1 sont très

fortement exprimées dans les lymphocytes B et dans les cellules DT-40 (Klemsz et al. 1990;

Janknecht and Nordheim 1993). De plus, aujourd’hui, il est clairement établi qu’il existe des

interactions entre les éléments Ets et AP-1 pouvant aboutir à des synergies (Bassuk and

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168

Leiden 1995; Graves and Petersen 1998). Aussi, alors qu’en cellules DT-40 la mutation du

site Ets(2) supprime toute possibilité de visualiser une quelconque synergie entre les sites AP-

1 et Ets, celle-ci ne peut être exclue en cellules MSB-1, compte tenu que les promoteurs

mutés pour tous les sites AP-1, pour tous les sites Ets ou pour tous les sites AP-1 et Ets

présentent une activité transcriptionnelle comparable (Figure 51).

Dans les promoteurs naturels, la divergences des séquences des ER-AP-1 trouvés

fonctionnels sembleraient correspondre aux différents partenaires de dimérisation fixant l’ER,

rendant l’activité des promoteurs hautement dépendante du type de protéine de la famille

Jun/Fos exprimé dans les types cellulaires considérés et même au cours de la vie des cellules

(McBride and Nemer 1998). Dans cet esprit, nous avons montré par des essais

d’immunoprécipitation de la chromatine que les protéines Meq et Jun se fixaient au

promoteur pmi21 (Figure 56) et que leur expression ectopique augmentait d’un facteur 2,5

l’activité transcriptionnelle du pmi21 uniquement lorsque les sites AP-1 étaient présents

(Figure 55). Ces résultats suggèrent qu’en cellules MSB-1 dans lesquelles les protéines Meq

et Jun sont exprimées, des hétérodimères Meq/Jun se fixeraient préférentiellement au niveau

du site AP-1(4) transactivant ainsi l’expression de gga-miR-21. De plus, l’implication directe

de Meq dans la transactivation du gga-miR-21 au cours de la lymphomagenèse induite par

GaHV-2 a été prouvée, hors contexte viral, lors de l’expression ectopique de la protéine Meq

dans les cellules DT-40 (Figure 57). Ce résultat corrélé au fait qu’in vivo l’augmentation de

l’expression du miR-21 observée dans nos banques au cours de l’infection par GaHV-2 est

parallèle à celle de la protéine Meq (Debba-Pavard et al. 2008a) (Figure 67) renforce le

caractère oncogène de la protéine Meq précédemment décrit. En effet, en plus d’être un

transactivateur des gènes cellulaires CD30, IL-2 et BCL-2 (Qian et al. 1995; Levy et al. 2003;

Burgess et al. 2004; Levy et al. 2005; Ajithdoss et al. 2009), il a été montré que Meq pouvait

induire la transformation des cellules en parasitant, entre autres, la voie de signalisation de jun

et en activant l’oncogène cellulaire c-ski (Levy et al. 2005). Pour conclure, sachant que chez

l’homme le hsa-miR-21 a été retrouvé surexprimé dans presque tous les cancers et que sa

propriété à inhiber un grand nombre de gènes suppresseurs de tumeur en fait une cible

privilégiée en thérapeutique humaine anti-cancer (Pan et al. 2011), le potentiel oncogénique

de la protéine Meq se trouve fortement accru par cette implication dans la surexpression de

l’oncomiR-21.

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169

3. MicroARN, lymphomagenèse et régulation du cycle

viral La protéine p53 est un facteur de transcription majeur impliqué dans les mécanismes

d’apoptose, la réparation de l’ADN et différentes boucles de régulation du cycle cellulaire

(Oren 2003; Harris and Levine 2005; Vousden and Prives 2005; Toledo and Wahl 2006).

Considérée comme centrale dans le maintien de l’intégrité du génome, il a été montré qu’elle

était altérée dans 50 % des cancers humains (Soussi 2007). Déjà connue pour réguler

l’expression de nombreux gènes, plusieurs équipes ont montré, en 2007, que p53 pouvait

également réguler une nouvelle classe de gènes, les miARN (Hermeking 2007). Ainsi, nos

résultats montrant pour la première fois la transactivation de miARN viraux, le cluster mdv1-

mir-M8-M10 par p53 (Figure 42-45, Tableau VIII), permettent de compléter la liste des

miARN cellulaires (miR-34, miR-107, miR-192, miR-145 et miR-215) dont la transcription

est augmentée directement par fixation de p53 sur des ER spécifiques au sein de leurs

promoteurs respectifs (Chang et al. 2007; Raver-Shapira et al. 2007; Braun et al. 2008;

Georges et al. 2008; Sachdeva et al. 2009; Yamakuchi et al. 2010).

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Tous ces miARN cellulaires semblent être des acteurs supplémentaires renforçant le

pouvoir pro-apoptotique de p53 (Figure 68).

Parmi ces miARN anti-tumoraux, les miARN de la famille miR-34 (miR-34a/b/c)

semblent avoir une place centrale. En effet, ils répriment directement l’expression de

plusieurs gènes impliqués dans la régulation du cycle cellulaire, de la prolifération et de la

survie dont les gènes Cycline E2, CDK4 et CDK6, BCL2, NOTCH et HMGA2. De plus, la

baisse significative de l’expression des miR-34 a été rapportée dans de nombreux cancers

suggérant un lien étroit entre cette sous-expression et la tumorigenèse (Bommer et al. 2007;

Chang et al. 2007; Tazawa et al. 2007; Ji et al. 2008). De même, le miARN-145 en réprimant

l’expression de l’oncogène c-myc (Sachdeva et al. 2009) participe activement au rôle

suppresseur de tumeur de p53 comme les 3 autres miARN transactivés par p53 et qui régulent

l’expression de gènes contrôlant le cycle cellulaire, la prolifération et l’angiogenèse (Braun et

al. 2008; Georges et al. 2008; Yamakuchi et al. 2010) (Figure 68). Alors que classiquement

elle est anti-tumorale, dans le modèle de lymphome induit par GaHV-2, la protéine p53 non

mutée est surexprimée dans les tumeurs de poulets infectés par GaHV-2, correspondant même

à un critère de diagnostic (Gimeno et al. 2005a). Sachant que l’infection par la plupart des

souches de GaHV-2 conduit au développement rapide de lymphome chez l’animal aboutissant

à sa mort, le haut pouvoir oncogène de ces souches virales de terrain nécessite la mise en

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171

place d’un ou plusieurs mécanismes contrôlant les voies pro-apoptotiques en aval de p53. Une

équipe suggérait que certaines lignées lymphoblastoïdes issues de poulets infectés par GaHV-

2 présentaient des formes tronquées de la protéine dues à un épissage alternatif du transcrit

qui coexistaient avec les formes non mutées de la protéine (Takagi et al. 1998; Takagi et al.

2006a; Takagi et al. 2006b). Mais suite à nos résultats reliant la protéine p53 avec la

surexpression du cluster mdv1-miR-M8-M10, il est possible d’envisager que certains des

miARN de ce cluster pourraient contrecarrer l’effet anti-tumoral de p53. Aussi, en plus de la

recherche de cibles pour ces 4 miARN viraux potentiellement impliqués dans cet effet anti

tumoral, il pourrait être intéressant d’étudier l’expression de la protéine p53 au cours de

l’infection par le virus GaHV-2 en parallèle de la cinétique d’expression des miARN viraux.

De la même façon, des prélèvements de tumeurs de terrain permettraient d’explorer un peu

mieux le statut de cette protéine suppresseur de tumeurs dans la pathologie. Pour résumer,

l’hypothèse que nous explorons actuellement s’articule en 3 temps. En premier lieu,

l’infection des lymphocytes par GaHV-2 entrainerait une réponse cellulaire conduisant à la

surexpression de la protéine p53 via la voie interféron I (Munoz-Fontela et al. 2011), qui

aboutirait, dans un deuxième temps, à la surexpression des miARN du cluster mdv1-miR-M8-

M10. Enfin, ces microARN, en interagissant avec la voie de signalisation pro-apoptotique

induite par p53, pourraient favoriser le développement de lymphome.

Des cibles cellulaires potentielles ont ainsi été recherchées en utilisant le logiciel

TargetScan qui identifie les séquences complémentaires aux séquences « seed » des miARN

présentes dans les 3’UTR et conservées au travers des espèces (Tableau XXI). Parmi les

nombreuses cibles potentielles des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10, certaines

correspondent à des gènes impliqués dans la régulation du cycle cellulaire ou de l’apoptose.

Une cible potentielle du mdv1-miR-M8-5p, localisée au sein du transcrit du gène PTEN,

(phosphatase and tensin homologue) a particulièrement retenu notre attention (Tableau XXI,

Figure 69). En effet, le gène PTEN est transactivé par p53 (Stambolic et al. 2001) mais la

protéine PTEN est surtout nécessaire au maintien d’un niveau d’expression de p53 permettant

son action pro-apoptotique (Mayo et al. 2002; Mayo and Donner 2002; Freeman et al. 2003).

Plus précisément, PTEN inhibe la voie de signalisation du phosphoinositide3-kinase (PtdIns

3-kinase), empêchant la phosphorylation et ainsi l’activation d’Akt. Dans ce cas, en absence

d’activation d’Akt, MDM2 ne peut être phosphorylée et ne peut entrer dans le noyau pour

initier la dégradation de p53 par ubiquitination (Mayo and Donner 2002). Chez l’humain, il a

de plus été montré qu’hsa-miR-21, en réprimant l’expression de PTEN, participait au

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phénomène d’invasion tumorale (Zhang et al. 2010). Comme dans le modèle de la

lymphomagenèse induite par l’infection par GaHV-2 nous avons montré que l’oncoprotéine

virale Meq participait à la surexpression de gga-miR-21, il est possible d’imaginer une action

similaire de gga-miR-21 sur l’expression du gène PTEN aviaire. Toutefois la séquence de la

3’UTR interagissant avec le miARN chez l’humain n’est que peu conservé chez le poulet,

alors que la séquence de la 3’UTR environnante est particulièrement bien conservée entre les

2 espèces (Figure 69), et il sera intéressant de vérifier le rôle réel de gga-miR-21 sur

l’expression de PTEN aviaire.

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173

Par ailleurs, de nombreux virus présentant des phases de latence virale dont SV40,

HPV, HHV-8 et HHV-4 ont développé des mécanismes permettant d’abolir l’apoptose p53

dépendante (Saha et al. 2010). Il semble alors envisageable que le GaHV-2 ait développé de

tels mécanismes et que l’oncoprotéine Meq puisse participer au phénomène anti-apoptotique

via la surexpression de l’oncomiR-21. Ce dernier, surexprimé dans la quasi totalité des

cancers humains (Volinia et al. 2006; Krichevsky and Gabriely 2009), semblerait participer

activement à la progression des tumeurs en bloquant les voies en aval de p53 et en favorisant

l’angiogenèse et les métastases des tumeurs solides (Asangani et al. 2008). Plus

particulièrement, parmi les centaines de cibles potentielles pour le hsa-miR-21 prédites par les

logiciels de détection de cibles de miARN disponibles en ligne, 37 dont la protéine PDCD4

(Programme D Cell Death 4) ont été validées expérimentalement chez l’humain

(http://mirecords.biolead.org/) (Frankel et al. 2008). L’expression de PDCD4, dont l’action se

situe entre autre dans la voie pro-apoptotique en aval de p53 au niveau de la chaine des

caspases (Eto et al. 2011), est diminuée ou complètement réprimée dans plusieurs types de

cancers (Goke et al. 2004; Jansen et al. 2004) et l’expression ectopique de PDCD4 réduit la

formation de tumeurs dans un modèle de cancer de la peau chez la souris (Jansen et al. 2005).

Dans notre modèle de lymphome induit par un herpesvirus, au sein duquel nous avons

observé une augmentation de l’expression du gga-mir-21 au cours de l’infection virale (Figure

48), nous avons montré dans des tests en système rapporteur luciférase que la séquence cible

prédite localisée dans la 3’UTR de l’ARNm de PDCD4 du poulet conduisait effectivement à

la répression de l’expression de PDCD4 par le gga-miR-21 (Figures 58, 59). Cette régulation

de PDCD4 est d’autant plus intéressante lors des lymphomes T induits par GaHV-2 qu’il a été

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montré que PDCD4 était un inhibiteur de la transactivation par les protéines de la famille AP-

1 (Yang et al. 2001), et sa sous-expression pourrait faciliter l’action de Jun et Meq lors de

l’oncogenèse induite par GaHV-2.

Enfin, le ciblage potentiel par le mdv1-miR-M8-5p de la protéine PTEN pouvant

conduire à la sous-expression de p53, peut être rapproché de l’action du miARN viral BHRF-

1 de l’herpesvirus humain HHV-4 qui inhibe directement l’expression de la protéine p53 (Li

et al. 2011). Certes, contrairement au modèle humain, l’expression de la protéine p53 n’est

pas totalement réprimée lors de la latence du GaHV-2 chez le poulet infecté. Mais notre

hypothèse est que le mdv1-miR-M8-5p, dont l’expression est dépendante de p53, pourrait être

le maillon essentiel d’une boucle de régulation fine du taux de la protéine p53 intracellulaire

en contrôlant sa destruction par MDM2 et la voie d’ubiquitination via PTEN (Figure 70).

Nous évaluerons dans ce contexte, le rôle éventuel du mdv1-miR-M8-5p sur l’expression du

gène PTEN mais également le rôle de ce miARN, surexprimé au cours de l’infection par

GaHV-2, dans l’échappement au phénomène d’apoptose.

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Différentes études ont montré qu’outre les cibles cellulaires, les miARN des

herpesvirus ciblaient également des gènes viraux (Boss et al. 2009; Grundhoff and Sullivan

2011), devenant ainsi des atouts essentiels de la régulation du cycle viral et du maintien en

phase de latence caractéristique de cette famille de virus. A titre d’exemple, on peut citer la

régulation des protéines transactivatrices précoces ICP0 et ICP4 par les miR-H2 et miR-H6 de

HHV-1 (Umbach et al. 2008) ou les miARN du cluster BART de HHV-4 qui contribuent à la

survie cellulaire pendant la phase de latence par régulation du niveau d’expression de LMP1

(Lo et al. 2007). De même, il semblerait que la mise en place et le maintien de la latence du

GaHV-2 par blocage de la phase lytique du virus en inhibant l’expression des protéines

structurales ou des principaux transactivateurs des gènes viraux précoces, soit également

dépendante de l’expression de différents miARN viraux. En effet, en 2010, notre équipe a mis

en évidence une régulation du niveau d’expression de deux protéines virales de GaHV-2 UL28

et UL32 impliquées dans l’encapsidation du génome viral, par les deux miARN viraux mdv1-

miR-M4-5p et -3p (Muylkens et al. 2010), et au cours de ma thèse, nous avons également mis

en évidence une régulation des protéines transactivatrices ICP27 et ICP4 de GaHV-2 par le

miARN mdv1-miR-M7-5p (Strassheim, soumis). Dans cet esprit, nous avons identifié deux

cibles potentielles pour mdv1-miR-M8-5p au sein des gènes viraux US3 et gE (Figure 71),

pouvant renforcer le blocage du cycle lytique en limitant le trafic cellulaire des particules

virales.

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En effet, ces deux protéines sont impliquées dans les mécanismes de passage du virus

de cellule à cellule, notamment en favorisant le désenveloppement des virions péri nucléaires

et le réarrangement du cytosquelette d’actine pour US3 (Schumacher et al. 2005) et en

participant à l’assemblage du virion et au transport trans-Golgien pour gE (Schumacher et al.

2001; Stylianou et al. 2009). L’impact réel de mdv1-miR-M8-5p sur ces protéines et sur le

maintien du virus en phase de latence reste néanmoins à être investigué.

Pour compléter ce rôle des miARN sur le blocage du cycle lytique, au cours de notre

étude, nous avons également testé le rôle potentiel du miARN cellulaire gga-miR-21 sur une

protéine virale essentielle, la protéine majeure de capside VP5. Nous avons identifié une

séquence d’interaction entre le miARN et l’ARNm de VP5 au niveau l’extrémité 3’ de l’ORF

(Figure 58), et les tests luciférase indiqueraient que le gga-miR-21 endogène pourrait inhiber

l’expression de VP5 (Figure 59). Une telle action d’un miARN cellulaire sur l’expression

d’un gène viral a récemment été montrée chez HHV-8, où le hsa-miR-1293 inhibait

l’expression de vIL-6 en interagissant au niveau de la séquence codante de l’ARNm (Kang et

al. 2011). Cependant dans notre modèle, l’action de gga-miR-21 sur VP5 reste encore à être

confirmée par Western blot mais il serait intéressant d’étudier le rôle éventuel de ce miARN

dans l’arrêt du cycle réplicatif du virus et l’établissement de la latence.

En conclusion générale, nous avons établi un lien direct entre la protéine suppressive

de tumeurs p53 et la surexpression des miARN du cluster mdv1-miR-M8-M10 et aussi entre

l’oncoprotéine virale Meq et l’oncomiR cellulaire gga-miR-21. Ces travaux conduisent à nous

interroger sur le rôle joué dans la pathogénicité et l’établissement de la lymphomagenèse, à la

fois par la séquence promotrice du cluster mdv1-miR-M8-M10 absente au sein des souches

vaccinales, et par gga-miR-21 surexprimé au cours de l’infection. L’action de ces miARN

dans l’établissement de la latence virale et de l’oncogenèse reste encore à être investigué, en

réalisant notamment des études de fonctionnalité plus approfondies. La régulation de

l’expression de mdv1-miR-M8 sur PTEN, gE et US3 sera ainsi testée par des essais luciférase

ainsi que par Western blot. De plus, la boucle de régulation entre p53 et mdv1-miR-M8

évoquée dans le manuscrit devra être vérifiée. L’action potentielle de miR-21 sur PDCD4

mais également sur VP5 devra également être confirmée par western blot et il sera intéressant

de tester, chez le poulet, la régulation entre miR-21 et PTEN décrite chez l’humain. De la

même façon, les taux d’expression des gènes PDCD4 et PTEN pourront être mesurés dans les

cellules infectées au cours de la lymphomagenèse induite par GaHV-2. Par ailleurs, l’action

de ces différents miARN et leurs rôles potentiels dans l’oncogenèse et la régulation du cycle

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viral pourront être approfondis, notamment par des expériences d’analyse cellulaire. Des

traitements conjugués de plusieurs anti-miARN dans des cellules MSB-1 lymphoblastoïdes et

infectées de manière latente par GaHV-2 sont envisagés.

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PUBLICATIONS SCIENTIFIQUES

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A p53-dependent promoter associated with polymorphictandem repeats controls the expression of a viraltranscript encoding clustered microRNAs

GREGOIRE STIK,1 SYLVIE LAURENT,1,2 DAMIEN COUPEAU,1 BAPTISTE COUTAUD,1 GINETTE DAMBRINE,1,2

DENIS RASSCHAERT,1 and BENOIT MUYLKENS1,31Transcription, Lymphome Viro-Induit, University Francxois Rabelais, UFR Sciences et Techniques, Parc de Grandmont, F-37200 Tours, France2Department of Animal Health, INRA, F-37380 Nouzilly, France3Embryology, Veterinary Department, Faculty of Sciences, University of Namur–FUNDP, B-5000 Belgium

ABSTRACT

The tumor suppressor protein p53 plays a role in cellular responses to cancer-initiating events by regulating progress throughthe cell cycle. Several recent studies have shown that p53 transactivates expression of the members of the proapoptoticmicroRNA-34 family, which are underexpressed in several cancers. We demonstrate here that the latency-associated cluster ofmicroRNAs (miRNA) encoded by an oncogenic herpesvirus, gallid herpesvirus 2 (GaHV-2), is a direct target of p53. Robusttranscriptional activity was induced in three avian cell lines by a sequence mapping 600 base pairs (bp) upstream of the clusterof miRNAs. We found transcription start sites for the pri-miRNA transcript at the 39 end of this transcription-inducing sequence.The promoter has no consensus core promoter element, but is organized into a variable number of tandem repeats of 60-bpharboring p53-responsive elements (RE). The minimal functional construct consists of two tandem repeats. Mutagenesis tochange the sequence of the p53 RE abolished transcriptional activity, whereas p53 induction enhanced mature miRNAexpression. The identification of a viral miRNA promoter regulated by p53 is biologically significant, because all avirulentGaHV-2 strains described to date lack the corresponding regulatory sequence, whereas all virulent, very virulent, andhypervirulent strains possess at least two tandem repeats harboring the p53 RE.

Keywords: p53; promoter; microRNA; herpesvirus

INTRODUCTION

The transcription of eukaryotic genes results from a set ofcombinatorial events, from chromatin recognition to the po-sitioning of the RNA polymerase at the appropriate initiationsite. This process, which includes chromatin modification andthe recruitment of cofactors and basal transcription compo-nents, leads to the assembly of an elongation-competenttranscription complex. Some of the mechanisms underlyingthe activation of transcription have been elucidated, includingthose involving core promoter elements, such as the TATAbox and initiator element (Sandelin et al. 2007). Several coreelements of the TATA box containing human promoters havebeen identified; these elements include the downstream core

promoter element (Lee et al. 2005), the TFIIB recognitionelement (Deng and Roberts 2005) and the initiator element(INR). Mutagenesis of the INR sequence led to identificationof the YYANWYY motif as a consensus sequence (Javaheryet al. 1994; Smale and Kadonaga 2003). However, althoughthe core promoter structure was initially thought to be invari-ant, it is now clear that there is extensive diversity. Thousandsof different transcriptional start sites (TSSs) for mammalianclass II promoters have been described, revealing the vari-ability of potential TSSs (Frith et al. 2008). Transcriptioninitiation may occur at various nucleotide positions withina core promoter region, but there is a preference for botha purine in position +1 and a pyrimidine in position !1(Carninci et al. 2006; Frith et al. 2008). Otherwise, theproportion of promoters with clearly identifiable TATA boxeshas tended to decrease as the number of promoters discov-ered increases (Suzuki et al. 2001; Sandelin et al. 2007; Yanget al. 2007). Thus, promoters lacking standard core promoterelements constitute a significant fraction of the eukaryoticgenome. However, little is known about their mechanisms of

Reprint requests to: Denis Rasschaert, Transcription, Lymphome Viro-Induit, University Francxois Rabelais, UFR Sciences et Techniques, Parc deGrandmont, F-37200 Tours, France; e-mail: [email protected];fax: 33 024742 7774.

Article published online ahead of print. Article and publication date areat http://www.rnajournal.org/cgi/doi/10.1261/rna.2121210.

RNA (2010), 16:2263–2276. Published by Cold Spring Harbor Laboratory Press. Copyright ! 2010 RNA Society. 2263

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transcriptional activation or the cis-activating DNA motifsinvolved.

MicroRNAs (miRNA) are a newly discovered class ofsmall RNAs of z23 nucleotides (nt) in length that havebeen shown to be key mediators of RNA silencing pathways(Ambros 2004; Bartel 2004; Ason et al. 2006). By fine-tuning gene expression through the repression of targetmRNA translation, miRNAs control cellular pathwaysgoverning several biological functions and the fate of thecell: cell differentiation, cell proliferation, or apoptosis(Brennecke et al. 2003; Xu et al. 2003). Both the expressionand function of miRNAs are tissue-specific and temporallyregulated (Pasquinelli et al. 2005; Landgraf et al. 2007).Tumorigenesis is frequently associated with disruption of thedifferential and dynamic expression patterns of miRNAs(Tagawa et al. 2007; Chang et al. 2008). The spatiotemporalcontrol of miRNA expression is thought to be principallytranscriptional. However, the transcriptional regulation ofmiRNAs is still poorly understood, because few miRNApromoters have been characterized. Some transcriptionfactors have been identified as positive (tumor suppressorprotein 53, p53, NF-kB) (Taganov et al. 2006; Chang et al.2007) or negative (c-myc) (Chang et al. 2008) regulators ofthe expression of particular miRNAs. In one anti-tumoralpathway, p53 transactivates the pro-apoptotic miR-34a 30kb downstream from the p53-responsive element (RE)(Chang et al. 2007; Raver-Shapira et al. 2007). Other rolesof p53 in miRNA-dependent regulatory networks werediscovered more recently, with the demonstration of p53-mediated transcriptional induction of miR-145 and miR-192through the interaction of p53 with a potential p53 RE intheir respective promoters (Song et al. 2008; Sachdeva et al.2009). Otherwise, in a collection of 175 miRNAs for whichtranscription initiation regions have been described, 25(19%) of the miRNA promoters contain a TATA element,21% have a TFIIB recognition element, and 47% have aconsensus initiator (Ozsolak et al. 2008). Thus, a significantproportion of miRNA genes lack standard core promoterelements and the transcriptional regulation of primary tran-scripts generating miRNAs (primiRNAs) is far from clear.Further and detailed investigation of the mechanisms gov-erning miRNA expression is therefore required.

In this study, we investigated the transcriptional regula-tion of a viral microRNA cluster encoded within the latency-associated transcript (LAT) of gallid herpesvirus 2 (GaHV-2),an alphaherpesvirus model of virus-induced lymphoma-genesis (Burgess et al. 2004; Osterrieder et al. 2006). Thirteenviral miRNAs are expressed by oncogenic strains of GaHV-2,which cause T-cell lymphomas in chicken (Burnside et al.2006; Burnside and Morgan 2007; Morgan et al. 2008; Xuet al. 2008). The viral miRNA coding sequences are clusteredinto two separate genomic loci: cluster 1 (mdv1-miR-M1, 2,3, 4, 5, 9, 11, 12, 31) maps upstream of and downstreamfrom the Meq gene; cluster 2 (mdv1-miR-M6, 7, 8, 10) mapsnear the 59 end of the LAT (Fig. 1). The LAT cluster encodes

four pre-miRNAs that are processed to give seven maturemiRNAs (miR-M6-5p and 3p; miR-M7-5p and 3p; mdv1-miR-M8-5p and 3p; and miR-M10-5p) (Fig. 1). ThesemiRNAs have been reported to be strongly expressed inMSB-1 cells derived from a GaHV-2 lymphoma and inprimary MD lymphomas (Morgan et al. 2008; Yao et al.2008). The LAT-miRNA coding sequences are located nearthe 59 end of a previously characterized large intron in LAT(Cantello et al. 1994, 1997). However, neither the promoternor the TSS of LAT has been identified. Here, we identifyand characterize a robust promoter controlling the expres-sion of the LAT-miRNAs. This promoter was found em-bedded within a variable number of tandem repeats of theviral genome. No standard core promoter elements werefound in this promoter, which was transactivated by p53through a specific consensus RE.

RESULTS

Robust transcriptional activity is inducedby the tandem repeat sequences upstreamof the latency-associated transcript of GaHV-2encoding viral miRNAs

We investigated the regulation of miRNA expression fromthe LAT, by studying putative promoter DNA sequencesbetween the telomeric repeats and the locus encoding LAT-derived miRNAs (Fig. 1A,B). Genomatix software (www.genomatix.de/cgi) was used for in silico predictions of the cisresponse elements (RE) in this DNA sequence (Fig. 1C). The59 region of this sequence amplified from RB-1B BacmideDNA consists of three repeats of 60 base pairs (bp) con-taining only two types of RE (p53 and SpiB), with a numberof potential REs predicted downstream (Oct-1, E2F, CAAT,and TATA boxes) (Fig. 1C). We defined the largest poten-tial promoter, P1, between the first nucleotide downstreamfrom the telomeric repeats of the IRS of GaHV-2 and themdv1-miR-M8-5p sequence (extending from nucleotides142486 to 143448 in the GaHV-2 reference genome, RB-1B). The promoter sequence was amplified by PCR fromRB-1B Bacmide, and inserted into a promoter-less luciferasereporter plasmid (pGL3basic), to generate the P1 construct.The transcriptional activity associated with P1 was tested inthree avian cell lines (LMH, DF-1, and 54-O) (Fig. 1D): P1yielded robust reporter activity in all three cell lines (Fig.1D), similar to that of the CMV promoter in the positivecontrol (pcDNA luciferase; data not shown). We identifiedthe sequence involved in the transcriptional activity of P1, byamplifying nested-set genomic fragments resulting fromthree deletions each at the 59 and 39ends of P1 and testingthem in luciferase reporter assays, as described above for P1(Fig. 1C,D). Constructs D1P1, D2P1, and D3P1 correspondto nested deletions from the 59 end of P1 deleting the 60-bprepeats. They had much lower levels of transcriptional ac-tivity than P1 (by factors of 20, 10 and 50 in LMH, DF1, and

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54-O cells, respectively). The P1D19, P1D29, and P1D39constructs, corresponding to nested deletions from the 39end of P1 and retaining all the 60-bp repeats had promoteractivities similar to that of unmodified P1. Thus, the 60-bprepeats at the 59 end of P1 appear to be required forpromoter activity, whereas the RE located downstream donot appear to be essential.

To confirm that the DNA promotersequence was functional, we used rapidamplification of cDNA ends (RACE) todetermine the 59 end of the LAT-miRNAtranscript from the 54-0 cell line, aGaHV-2 lymphoma cell line expressinghigh levels of LAT-encoded miRNAs(B. Muylkens, pers. comm.). All of theTSSs mapped to the last block of the 60-bp repeats or the proximal downstreamregion (Fig. 2A). We found that 16 of the17 identified TSSs were spread over a13-nt sequence that most of theseTSSs mapped to the proximal down-stream sequence (nucleotide +6, genomiccoordinate 142734 in the RB-1B genome).Similarly, all of the TSSs correspondingto the RNA isolated from the LMH cellline transfected with the luciferase re-porter vector P1D39 (chimeric LAT-Luc)mapped to this region (Fig. 2B). Thus,all the transcripts analyzed in two inde-pendent RACE experiments were foundto have been initiated in the vicinity ofthe last block of 60-bp repeats, suggest-ing that the promoter of the LAT-encoded miRNAs is essentially locatedin the sequence corresponding to P1D39,from the telomeric sequences to thedownstream proximal region of the last60-bp repeat.

The promoter consisting of 60-bprepeats is responsible for theproduction of mature miRNAsfrom the LAT-miRNA-cluster2

The miRNA cluster is located within theLAT gene. We therefore investigatedwhether the promoter of this gene medi-ated the production of mature miRNAs.Two constructs, pB691 and pB695, en-compassing the 59 end of the LAT mRNAdefined above and the 4 miRNAs, withand without, respectively, the 60-bp re-peats, were generated (Fig. 3A). The se-quences corresponding to pB691 andpB695 were amplified from the bacmide

p-RB-1B, with primers binding 18 nt upstream of the first60-bp repeat (M691) or in the terminal part of the last 60-bprepeat (M695), respectively, and 1719 nt downstream frommiR10 (M656). These sequences were then inserted into thepBS-SK vector (Fig. 3A). The resulting constructs were thenused to transfect LMH cells and the expression of MDV-miR-7-5p was estimated from by Northern blots of extracted total

FIGURE 1. Localization of the latency-associated transcript promoter. (A) The organizationof the GaHV-2 genome is similar to that of an E alpha herpes virus. UL and US indicate uniquelong and unique short sequences; TRL/TRS indicate terminal repeats, long and short,respectively; and IRL/IRS indicate internal repeats, long and short, respectively. (B)Localization of miRNA cluster 2 in the TRS and IRS. The gray arrow indicates a noncodingtranscript and black arrows indicate cluster 2 miRNAs. (C) Schematic diagram of the variouscis elements identified in the promoter by in silico analysis (Genomatix). Coordinates of thepre-mdv1-miRNAs are as follows: pre-mdv1-miR-M8 (143403-143482), pre-mdv1-miR-M6(143524-143594), pre-mdv1-miR-M7 (143695-143772), and pre-mdv-miR-M10 (143815-143895). Potential promoter sequences are segmented and each potential promoter isrepresented in black under the schematic DNA sequence. (D) Relative luciferase activity foreach promoter-luciferase construct, normalized with respect to the luciferase activity obtainedwith the P1 pGL3 vector is shown. These values reflect the transcriptional strength of thevarious promoters in LMH, DF1, and 54-O cells. Each value corresponds to the mean ofthree independent assays performed simultaneously. Error bars indicate the SEM for threereplicates.

p53 activation of viral miRNAs encoded by GaHV-2 LAT

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RNA with a radiolabeled probe specific for MDV-miR-7-5p,which is classically considered to be representative of miRNAcluster transcription (Yao et al. 2008). RNA from peripheralblood leukocytes (PBL) of GaHV-2-infected chickens over-expressing mdv1-miR-M7-5p during natural infection (B.Muylkens, pers. comm.) was used as a positive control, andRNA from nontransfected LMH cells was used as a negativecontrol. A specific signal of the expected size for MDV-miR-7-5p was detected in LMH cells transfected with pB691, butnot in LMH cells transfected with pB695 (Fig. 3B). MaturemiRNA production therefore is strongly associated with thepresence of the three 60-bp tandem repeats.

The core promoter of theLAT-encoded miRNAs consistsof at least two 60-bp repeats

We found that the DNA sequence fromthe telomeres to the last 60-bp repeat up-stream of the LAT locus displayed robustpromoter activity, despite the absence ofTATA and CAAT sequences. This regionof tandem repeats in GaHV-2 isolates ishypervariable (Spatz and Silva 2007a):there are between 0 and 13 copies of the60-bp direct repeat, depending on theviral strain. The P1D39 construct ob-tained from RB-1B Bacmide DNA con-tains three copies, with 63 nt of upstreamand 10 nt of downstream sequences. Weinvestigated the effects of both the se-quences flanking the tandem repeats andthe copy number of tandem repeats onpromoter activity in the LMH and 54-Ocell lines, by studying eight additionalreporter constructs (Fig. 4). The reporteractivities generated by these constructswere compared with that for the pro-moter construct P1D39 (arbitrarily set at100%) (Fig. 4B,C). Removal of the se-quence upstream of the tandem repeatsdid not significantly affect promoter

activity (construct P1D39Tr59) (Fig.4B,C). By contrast, removal of the short39 sequence flanking the tandem repeats(construct P1D39Tr39) reduced reporteractivity to z50% that of the P1D39construct (Fig. 4B,C). This is consistentwith the removal of one of the majorTSSs identified within this sequence (Fig.2). Deletion of both the 59 and 39 se-quences surrounding the tandem repeats(construct [60 bp]3) had no further effecton the activity of the promoter (Fig.4B,C). Therefore, these surrounding se-

quences, although involved in positive regulation of thepromoter, are not essential for core promoter function,because three direct repeats devoid of the surroundingsequences displayed >50% of the reporter activity of thehighly active control construct.

We next investigated whether the number of copies ofthe repeats affected promoter activity (Fig. 4B,C). We usedthe MSB-1 cell line currently used as a reference, derivedfrom a lymphoma induced by the virulent GaHV-2 strainBC-1, to obtain a construct with nine copies. The tran-scriptional activity of this construct was not markedlydifferent from that of the reference construct P1D39, whichhas three copies of the tandem repeat. Constructs with two

FIGURE 2. Identification of transcription start sites by 59 RACE-PCR. (A) Localization andfrequencies of various TSSs identified by 59 RACE-PCR in 54-O cells, a cell line isolated froma lymphoma induced by GaHV-2. (B) Localization and frequencies of various TSSs identifiedby 59 RACE-PCR in LMH cells transfected with the P1D39 pGL3 vector (luciferase gene underthe control of the P1D39 promoter). Transcription start sites are shown in bold for RNA from54-O cells and are underlined for LMH cells transfected with the P1D39 pGL3 vector. Each TSSis labeled with the number of initiations found. The DNA sequence represents GaHV-2genome, with the last 60-bp repeat highlighted in gray.

FIGURE 3. Northern blot analysis of the role of the core promoter in mature miRNAexpression. (A) Schematic diagram of the LAT-miRNA promoter and the miRNA cluster. Eachblack line under the representation corresponds to a DNA fragment amplified from thebacmide p-RB-1B genome and inserted into the pBS-SK vector. (B) Northern blot analysis.Each lane was loaded with 15 mg of total RNA extracted with Trizol. Peripheral bloodleukocytes were recovered 21 d after infection, from highly susceptible B13 chickens infectedintramuscularly with RB-1B (1000 PFU of RB-1B). RNA was extracted from infected PBL,untransfected LMH cells and LMH cells transfected with pB691 or pB695. A 32P-59 end-labeledDNA oligonucleotide probe complementary to the miRNA was used to detect the miR-7-specific signal. Ribosomal 5s RNA (ethidium bromide staining, EB) levels were used to checkfor equal loading.

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and three copies of the 60-bp repeat had 50% of the activityof the reference P1D39 construct in the LMH cell line, andno significant differences were observed between these twoconstructs (Fig. 4B). By contrast, the construct harboringa single copy of the 60-bp repeat displayed significantlylower levels of activity in LMH cells (3% that of P1D39; p <

0.0001) (Fig. 4B). The effect of thenumber of copies of the 60-bp repeaton reporter activity was even morepronounced in the 54-O cell line (Fig.4C): The construct with two copiesdisplayed only 18% of the activity ofP1D39. The transcriptional activity ofthe construct with one copy did notexceed the background activity of apromoter-less, negative control plasmid(Fig. 4C). The addition of 8 bp at the39 end of a single 60-bp repeat (con-struct [60 bp] + 8 bp) restored activityto 80% that for two full-length 60-bprepeats, in both LMH and 54-O cells(Fig. 4B,C). Invalidation of the 8-bpsequence at the end of construct ([60bp] + 8 bp) by mutation severely im-paired its activity (by 90% and 95% inLMH and 54-O cells, respectively) (Fig.4B,C).

These findings indicate that the tan-dem repeat region upstream of the TSSof LAT requires a minimum of twocopies of the 60-bp repeat for strongpromoter activity. Nevertheless, a single60-bp sequence with an 8-bp sequencefrom a second copy of the 60-bp repeatat the 39end constituted a minimal func-tional construct.

The transcriptional activity of theLAT-miRNA promoter is dependenton the p53 responsive element

The sequence of the region of tandemrepeats contains DNA stretches withsimilarities to transcription factor re-sponse elements (RE) and to potentialtranscription initiator signals (Fig. 5):the 60-bp sequence contains one poten-tial M22 transcription initiator site(TGCGCANK-TGCGCAGT), one pos-sible RE specific for SpiB (TTCC inreverse orientation), one canonical INRtranscription initiator site (YYANWYY-CTATTTT), and one highly conservedconsensus p53-binding site (GCGCATGCGCGGTCATGTAG). The consensus

p53-binding sequence is a 20-bp DNA sequence consist-ing of two repeats of the RRRCWWGYYY motif separatedby 0–13 nt. We investigated the possible involvement ofthese REs in the transcriptional activity of the 60-bp re-peats, by evaluating their function with the shortest func-tional construct. This construct included a single copy of

FIGURE 4. Determination of the core promoter of the LAT-miRNA coding sequence. (A)DNA sequence of the P1D39 promoter. White boxes correspond to the 60-bp repeats andsequences shaded in black correspond to nonrepeated sequences. Sequences shaded in graycorrespond to the first eight nucleotides of a 60-bp block; p53 responsive elements areindicated in bold. (B,C) Relative luciferase activity obtained with various promoter constructs:[60 bp]3, [60 bp]2, or [60 bp]1 carrying of three, two, or one 60-bp repeats, respectively, and[60 bp] + 8 bp and [60 bp] + 8 bp mut, contain one block of 60 bp with the first eight bases ofa second repeat or eight mutated bases (polyG), respectively. The luciferase activities obtainedwith these constructs were normalized with respect to that of the P1D39luciferase construct.Tests were performed with LMH (B) and 54-O (C) cells. Each value corresponds to the meanof three independent assays performed simultaneously. Error bars indicate the SEM of threereplicates. Schematic diagrams of the various promoters are shown to the left of eachhistogram: sequences shaded in black correspond to nonrepeated sequences; white boxescorrespond to the 60-bp repeats; gray boxes correspond to the first eight base pairs of the60-bp repeat; dashed boxes correspond to the mutation of the first eight base pairs to eightguanines.

p53 activation of viral miRNAs encoded by GaHV-2 LAT

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the 60-bp fragment followed by the first eight base pairsof a second copy ([60 bp] + 8 bp). We used site-directedmutagenesis to modify the two candidate REs and studiedreporter activity in cells (Fig. 5B). The mutation of the p53RE abolished 82% and 92% of the transcriptional activity in54-O and LMH cells, respectively (Fig. 5B). By contrast,mutation of the SpiB RE did not significantly impairtranscriptional activity in either cell line (Fig. 5B). Weconfirmed the effect of the p53 RE mutation in a constructcontaining two full-length copies of the 60-bp repeats, inwhich both p53 REs were invalidated (construct [60 bpp53mut]2) (Fig. 5C). The transcriptional activity of con-struct [60 bp]2 p53 mut was 7% that of the control in 54-Ocells and 20% that for the control in LMH cells. Thesefindings show that the p53 RE is directly involved in thetranscriptional activity of the promoter.

p53 transactivates the promoterof the LAT-miRNA-cluster2

The minimal promoter construction,[60 bp]2, has robust promoter activity,strongly associated with the presence ofat least one p53 RE. We investigated theessential role of p53 in the transactiva-tion of this core promoter, by threecomplementary approaches: (1) ChIPassays were performed from MSB-1 cellsderived from a GaHV-2 lymphoma, (2)the [60 bp]2 construct was used totransfect p53-deficient human osteosar-coma SAOS-2 cells complemented withhuman or chicken p53, and (3) thelevels of three miRNAs from the clusterwere measured in MSB-1 cells treatedwith adriamycin, a genotoxic drug thatinduces p53 accumulation, throughphos-phorylation of the Ser15 residue closeto the mdm2-binding domain (Vassilev2005).

For the first approach, we assessed thedirect association between endogenousp53 and the LAT-miRNA promoter,by performing ChIP experiments withMSB-1 cells. Immunoprecipitated DNAwas analyzed by PCR using specificprimers, surrounding the p53 RE. Wefound that p53 was recruited to the LAT-miRNA promoter (Fig. 6). As expected,ladders resulting from primers hybridiza-tion to different consecutive repeats wereobserved after PCR amplification fromimmunoprecipitated DNA (Fig. 6).

For the second approach, two re-lated sets of complementation experi-ments were carried out. SAOS-2 cells

were cotransfected with the minimal construct [60 bp]2 andan expression plasmid for chicken p53 (pcCHP53) or withthe empty expression vector, pcDNA3.1(+), as control (Fig.7A). The pcCHP53 construct was generated by inserting thechicken p53 cDNA downstream from the CMV promoter ofthe expression vector, pcDNA3.1(+). The ectopic expressionof chicken p53 led to promoter activity of the minimalconstruct [60 bp]2 twice as strong as that of the emptypcDNA3.1(+) vector control (Fig. 7A). The other comple-mentation experiment used an expression plasmid for wild-type human p53 (pHP53SN) or for human p53 with amutation in codon 143 (pHP53CX3) (Fig. 7B). Similarresults were obtained: The promoter activity of the minimalconstruct [60 bp]2 was 1.35 times higher when SAOS-2 cellswere cotransfected with the expression plasmid for wild-typehuman p53 (pHP53SN) than when transfected with the

FIGURE 5. Identification of transcription factors involved in activation of the promoter. (A)Sequence of the core promoter [60 bp]2, with various REs probably involved in transcriptionalactivity shown in bold. The various mutations of the [60 bp] repeats are shaded in gray. (B)Identification, by mutagenesis, of transcription factors involved in the function of thepromoter. The [60 bp] + 8 bp promoter was used for mutagenesis. Each reported luciferaseactivity value is normalized with respect to that of the [60 bp] + 8 bp promoter construct. (C)Identification, by mutagenesis, of transcription factors involved in the function of thepromoter. The [60 bp]2 promoter was used for mutagenesis. Each reported luciferase activityvalue is normalized with respect to that of the [60 bp]2 promoter construct. White boxesindicate 60-bp repeats containing the various RE sites and gray boxes correspond to the firsteight base pairs of the 60-bp repeat. Black boxes correspond to the p53 RE, and light grayboxes correspond to the SpiB RE. Dashed boxes indicate mutated sites.

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construct encoding the mutated protein HP53CX3 (Fig. 7B).Residual promoter activity was observed in SAOS-2 cellstransfected with the [60 bp]2 construct alone. Other proteinsof the p53 family have similar activities and the residualactivity in SAOS-2 cells may be due to the effects of p73 orp63, which are not knocked out (Irwin and Kaelin 2001).

We evaluated the expression of three mature miRNAs ofthe LAT-miRNA-cluster2 (mdv1-miR-M6, mdv1-miR-M7, and mdv1-miR-M8) in MSB-1 cells treated with thegenotoxic drug adriamycin, by quantitative RT-PCR, toconfirm the p53-dependent activity of the promoter innatural conditions. The level of expression of mdv1-miR-M4, which belongs to the second cluster of MDV miRNAs,was determined as a negative control. Conversely, p21mRNA levels were determined as a positive control of thetransactivation effect dependent on the stabilization of p53after adriamycin treatment. Western blot analysis of MSB-1p53 expression after adriamycin treatment was carried outto prove the involvement of adriamycin in p53 stabiliza-tion. After 8, 12, and 24 h adriamycin treatment, the p53expression level increases by a factor equal to 1.5, 2, and 3.8respectively (Fig. 8B).

As expected, p21 mRNA transcription levels were 1.8times higher in GaHV-2-infected MSB-1 cells treated withadriamycin for 8 h than in untreated MSB-1 cells. Bycontrast, the expression of mdv1-miR-M4, which does notbelong to the LAT-miR-cluster2, was not affected byadriamycin treatment. Adriamycin increased the level ofexpression of the three miRNAs (mdv1-miR-M6, mdv1-miR-M7, and mdv1-miR-M8) of LAT-miRNA-cluster2 byfactors of 1.8, 2.4, and 2, respectively (Fig. 8A). Sameexperiments performed in homolog cell line 54-O haveshown similar results (data not shown). Collectively, thesedata provided strong evidence for the involvement of p53in the production of mature LAT-miRNAs.

DISCUSSION

Herpesviruses have a large double-stranded DNA genomeand have several conserved mechanisms for regulating geneexpression, including complex alternative transcription andpost-transcriptional regulation mechanisms triggered bymiRNAs. They also produce noncoding RNAs (ncRNAs),which are involved in the establishment and maintenanceof latency (Jones 2003). These latency-associated ncRNAsmay be variants of long intranuclear noncoding RNAsantisense to various mRNAs described in mammals (Birneyet al. 2007; Carninci 2008). In the avian oncogenic herpes-virus GaHV-2, LAT belongs to a family of RNAs splicedfrom a 10-kb ncRNA antisense to the mRNA for the majorlytic transactivator protein ICP4 (Cantello et al. 1994, 1997).Recent studies have shown that LAT contains a cluster ofmiRNAs (Burnside et al. 2006; Burnside and Morgan 2007;Morgan et al. 2008; Xu et al. 2008). GaHV-2 lymphoma-genesis occurs during the latency phase. The miRNA-LAT

FIGURE 6. Direct association of p53 with the LAT-miRNA promoterThe PCR amplification is carried out using primers pair M645 andM735 (Table 1). Electrophoretic analyses of the PCR amplificationproducts, using immunoprecipitated DNA (IP) or total input DNA(Input), are shown. Mouse IgG1 antibodies (left column) were used inChIP assays as a negative control. The right column shows the PCRamplification products from DNA immunoprecipitated with p53antibodies HP64. LAT-miRNA-promoter specific primers amplifiedproducts of various sizes from 154 bp to more with an increment of60 bp corresponding to one 60-bp repeat.

FIGURE 7. Tumor protein p53 transactivates the [60 bp]2 minimalpromoter SAOS-2 cells were cotransfected with the minimal promoter[60 bp]2 and an empty pcDNA3.1(+) expression plasmid and anexpression plasmid for chicken p53 (pcCHP53) (A) or plasmidsencoding wild-type human p53 (pHP53SN) and mutated human p53(pHP53CX3) (B). Luciferase activities following cotransfection withpcCHP53 and pHP53SN were standardized with respect to those ofpcDNA3.1 (A) and pHP53CX3 (B), respectively. PRL-TK (A) andpRL-CMV (B) vectors were used to normalize the transfection rate.Each value corresponds to the mean of at least three independentassays performed simultaneously. Error bars indicate the SEM forthree replicates.

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gene is overexpressed in GaHV-2-transformed and latentlyinfected cells, and it has therefore been suggested that themiRNA cluster is involved in latency and/or lymphoma-genesis.

In this study, we successfully mapped the core promoter ofthis LAT-miRNA transcript 600 nt upstream of miRNAcluster 2 and showed that this promoter led to the transcrip-

tion of mature miRNAs (Fig. 3). The LAT-miRNA minimalpromoter consists of at least two identical blocks of 60 bp.Each block contains one potential RE for p53 and one forSpiB. Only the p53 RE was found to be functional in theavian cell lines tested (Fig. 5). Its sequence (GCGCATGCGCGGTCATGTAG) is very similar to the consensus p53 REsequence reported for humans and several other species. It isconsistent with the 10-nt consensus RRRCWWGYYY (half-site) tandem repeat sequences separated by 0–13 nt (el-Deiryet al. 1992). Systematic analysis of p53 REs and a recent invivo study have shown that the most efficient promoters ofthe murineMdm2 gene have no spacer between the two half-sites of the p53 RE (Jordan et al. 2008). In light of thesereports, the perfect palindrome for the 59 half-site and thelack of spacer bases between the two half-sites in the GaHV-2miRNA-LAT promoter may explain its considerable tran-scriptional strength, almost as great as that of the strongCMV promoter.

A common feature identified in several p53 target genes isthe presence of multiple p53-binding sites (el-Deiry et al.1992; Resnick-Silverman et al. 1998; Hwang et al. 1999;Thornborrow and Manfredi 1999; Espinosa and Emerson2001; Nakano and Vousden 2001). The distances betweenthese p53 REs are variable. Synergies have been describedbetween these multiple p53 REs (Thornborrow and Manfredi1999; Jordan et al. 2008). However, the space between thep53 REs of the murine mdm2 promoter cannot be signifi-cantly modified without a loss of function (Jordan et al.2008). In the miRNA-LAT promoter described here, the p53REs are 60 bp apart. The relative rates of transcription fromthe [60 bp] + 8 bp, [60 bp], and [60 bp]2 constructs highlightthe essential role of a transcription initiator sequencedownstream from the p53 RE (Fig. 4), but we cannot excludethe possibility of synergy potentiating the p53 RE inneighboring 60-bp blocks. In lymphoid cells (54-O), derivedfrom GaHV-2 lymphomas, the constructs harboring threefull p53-binding sites displayed transcriptional activities twiceas high as that of the construct possessing only two p53-binding sites. Furthermore, the promoter structure found tobe functional in transcriptional analysis (Fig. 4) is biologi-cally relevant, because genotyping data for a large panel ofGaHV-2 strains showed that oncogenic strains possess atleast two blocks of 60-bp harboring p53 REs (Spatz and Silva2007b). However, the presence of more than three tandemrepeats did not result in significantly greater transcriptionalactivity (Fig. 4).

The use of a reporter gene to analyze promoter activityshowed that, in addition to the p53-binding site, onedownstream functional INR played a significant role inthe promoter activity of the LAT gene. The tandem repeatssequence contains a consensus initiator element (INR;CTATTTT) starting at nucleotide +19 of the 60-bp repeats.However, this INR appears to be a minor TSS, because onlyone (of 16) and three (of 17) transcripts started within thissequence in 59 RACE assays. By contrast, both 59-end

FIGURE 8. Induction of mature LAT-miRNA by adriamycin. (A)Adriamycin treatment induces mature LAT-miRNA expression. MSB-1 cells derived from a Gallid herpes virus-2 (GaHV-2)-inducedlymphoma were treated with adriamycin for 8 h. RNA was extractedwith Trizol and analyzed by quantitative primer-extension PCR assay,with the Biorad analysis kit. Expression profiles for cluster 2 miRNAs(mdv1-miR-M7, -M8 and -M6) were recorded. The expressions ofnon-p53-specific mdv1-miR-M4 and p53-specific p21 were evaluatedas negative and positive controls, respectively. Fold induction afteradriamycin treatment is shown for each RNA. Each value correspondsto the mean of three independent assays performed simultaneously.Errors bars indicate the SEM of three replicates. (B) Western blotanalysis of p53 and the GAPDH level after adriamycin treatment.MSB-1 cells were treated with adriamycin (0.2 mg/mL) for 8, 12, and24 h. Each blot was probed with mouse anti-p53 (HP64) and mouseanti-GaPDH primary antibodies, followed by rabbit anti-mousehorseradish-conjugated secondary antibody. GaPDH was used tocheck for equal protein loading. Relative signal intensities for p53were calculated with respect to the GaPDH loading control, withAdobe Photoshop element 6 software. The values reported under theblots correspond to the respective level of p53 detected afteradriamycin treatment, relative to the signal for p53 without adriamy-cin treatment.

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analyses identified a major TSS of LAT in a sequence verysimilar to the INR consensus sequence YYANWYY, imme-diately downstream from the last 60-bp repeat (CTGATTT;position 142734 in the RB-1B genome). Several observa-tions have implicated this INR-like sequence in promoterfunction. A construct based on three 60-bp repeats, butwith the deletion of this downstream INR, displayed two-thirds the activity of an equivalent construct containing theINR motif in LMH cells and about one-third that of thesame construct in 54-O cells. These findings were consis-tent with the numbers of TSSs found in these cell lines, asone-third of the TSSs in LMH cells and two-thirds of thosein 54-O cells corresponded to this INR-like site. All theexperiments indicated that a p53 RE was required upstreamof any potential start site signal, for optimal transcription.Activity was retained if the INR-like sequence was replacedby the first eight nucleotides of the 59 end of the 60-bprepeat. These eight nucleotides correspond to the M22 site(TGCGCANK), which has been predicted to have a highprevalence in TATA-less core promoters (Birney et al.2007).

Several examples of TATA-less promoters with varioustranscription start sites have been described (Carninci et al.2006; Birney et al. 2007). Furthermore, studies on class IImammalian promoters have revealed that TSSs are closelyclustered within the core promoter region (Carninci et al.2006; Frith et al. 2008). We identified several TSSs in the last58 bp of the promoter (Fig. 2). The TSSs of the chimeric LAT-Luc transcript are distributed throughout this 60-bp DNAmotif, although most (94%) were found immediately down-stream from the last 60-bp block near the INR-like CTGATTTin analyses of the LAT transcripts from the homologoussystem (Fig. 2); 64% of the TSSs were found at the classicalposition (third base) in this INR-like sequence (coordinate142734 in the RB-1B genome). The LAT RNA is processedinto spliced small RNAs by complex alternative splicing(Cantello et al. 1997), so the differences in the TSS distribu-tions between the two systems may arise from this cotranscrip-tional event. Interestingly, detailed analysis of the LAT TSSsrevealed that transcription started preferentially at sites witha purine in position +1 and a pyrimidine at position !1, aspreviously reported for the human and murine transcriptomes(Carninci et al. 2006). Indeed, 79% of TSSs (76% and 82% ofthe LAT-Luc and LAT transcripts, respectively) display a YRconfiguration at positions !1, +1 (Fig. 2). In addition, thecomposition of the surrounding sequence of most of the TSSswas consistent with recent observations based on exhaustiveCAGE analyses (Frith et al. 2008)

Tumor suppressor protein p53 is a major transcriptionfactor specifically activated in response to numerous stresssignals, including those associated with cancers (Oren 2003;Harris and Levine 2005; Vousden and Prives 2005; Toledoand Wahl 2006). Alterations to this protein are among themost frequent causes of cancer. To date, three miRNA geneshave been described as direct transcriptional targets of p53.

One, miR-34a, an miRNA from the miR-34 family involvedin senescence, cell-cycle arrest, and apoptosis, maps 30 kbdownstream from a p53-binding site. This miRNA displaysp53-dependent up-regulation (Chang et al. 2007; Raver-Shapira et al. 2007). Several groups have reported that themiR-34 family, including miR-34a, miR-34b, and miR-34c,which target the Bcl-2, Notch, and HMGA2 mRNAs, re-spectively, are induced by DNA damage and oncogenicstress, in a p53-dependent manner (Tazawa et al. 2007; Jiet al. 2008). In 2008, miR-192 was also identified as a directtarget of p53, suggesting that this miRNA is involved in cell-cycle regulation through the p53-miRNA pathways (Songet al. 2008). The recent identification of miR-145 as a directp53 target has expanded the repertoire of p53-regulatedgenes. The induction of miR-145 by p53 leads to the down-regulation of c-Myc through miR-145-mediated silencing(Sachdeva et al. 2009). In our study, p53 seemed to trans-activate the miRNA-LAT promoter directly, through a spe-cific p53 RE (Figs. 5–8). Previous studies revealed that LATand miRNA cluster 2 in GaHV-2 are abundantly expressedduring the latency and lymphomagenesis stages of viralinfection (Burnside et al. 2006, 2008; Xu et al. 2008).Although p53 is considered to be a major tumor repressor,it has been shown that nonmutated p53 is present in GaHV-2-induced lymphomas (Gimeno et al. 2005). Further exper-iments are required to investigate the apparent contradictionbetween the production of native p53 and the developmentof lymphomas. The p53 cellular response to GaHV-2 in-fection may lead to overtranscription of the viral LAT-miRNA gene, potentially interfering with the pro-apoptoticpathways induced by p53.

Epidemiological observations support an associationbetween the p53 target sequences driving the expressionof the LAT locus and the oncogenic properties of GaHV-2.Several strains of GaHV-2 with different oncogenic capac-ities, correlated with their level of pathogenicity, have beenisolated and partially sequenced. Recent published align-ments of the sequences from a panel of 14 strains, includingthe promoter and part of the LAT gene, have shown thatall the virulent, very virulent, and hypervirulent oncogenicGaHV-2 strains harbor two or more 60-bp tandem repeats(Spatz and Silva 2007a). By contrast, avirulent, mildlyvirulent, and vaccine strains have no copies of the tandemrepeat. In addition, the minor effect on promoter activity ofthe short upstream sequence separating the telomeres fromthe 60-bp tandem repeats (Fig. 4) is reflected in vivo: thissequence has been lost from the genome of one of the veryvirulent strains (vv GaHV-2 strain 595).

In conclusion, we found sequences robustly initiatingand inducing transcription of the pri-miRNA LAT tran-script embedded within variable number tandem repeatsharboring functional p53 binding sites in the GaHV-2genome. The minimal functional construct consisted oftwo tandem repeats, consistent with the pathobiologicalcharacteristic of oncogenic and nononcogenic GaHV-2

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strains. Transcriptional analysis indicated that a transcriptioninitiator sequence downstream from a p53 binding site isrequired for the function of this TATA-less promoter. Thisp53-dependent promoter controlling viral miRNAs expres-sion during viral latency and lymphomagenesis, allows theviruses to exploit the cellular p53 regulatory network.

MATERIALS AND METHODS

Bioinformatic analysis

Genomatix software (www.genomatix.de/cgi) was used for the insilico prediction of promoter sequences. This program identifiespotential transcription factor response elements within a DNAsequence.

Cell culture, virus, and treatments

Five cell lines were used. The LMH line (ATCC no. CRL-217),established from chicken hepatic carcinoma epithelial cells, wascultured in DMEM:F12 medium (Cambrex) supplemented with10% fetal bovine serum and 5% chicken serum. The avianfibroblast cell line DF1 (ATCC no. CRL-12203) was cultured ina DMEM medium similarly supplemented with sera. The MSB-1cell line is derived from a spleen lymphoma induced by a virulentstrain of MDV-1 (Akiyama et al. 1973). It was previously shown tobe coinfected with both MDV-1 (BC-1) and MDV-2 (HPRS24)(Hirai et al. 1990). The 54-O cell line was isolated in the TLVIlaboratory (INRA, Nouzilly) from an ovary lymphoma induced byrecombinant RB1-B virus reconstituted from an infectious ge-nome cloned as a bacterial artificial chromosome (kindly providedby Venugopal Nair). These cell lines were cultured in RPMI-1640medium (Cambrex) supplemented with 1 mM sodium pyruvate,10% fetal bovine serum, and 5% chicken serum. Both latentlyinfected MDV cell lines display comparable characteristics andexpress high levels of MDV microRNAs and the MSB-1 cell line iscurrently used as a reference. The p53-deficient osteosarcomaSAOS-2 cells (ATCC n°HTB-85) were cultured in a DMEMmedium supplemented with 10% fetal bovine serum.

We treated cells with 0.2 mg/mL adriamycin for 8 h to inducep53 before the recovery of total RNA.

Plasmid constructs

The entire sequence of the putative promoter of the GaHV-2 LATtranscript was amplified from Bacmide DNA of the RB-1B strain(Petherbridge et al. 2003). The initial construct extended fromnucleotide 142486 to nucleotide 143448 of the reference RB-1Bgenome (GenBank accession number EF523390), covering theregion between the telomeric repeat and the LAT-miRNA cluster.Various primers were used to obtain different fragments of potentialpromoters (Fig 1; Table 1). PCR was performed as follows: 94°C for4 min, followed by 25 cycles of denaturation (94°C 30 sec),annealing (55°C 30 sec), and extension (72°C 1 min), in a finalvolume of 50 mL containing 2.5 units of Taq DNA polymerase(NEB, New England Biolabs), 0.1 mM of each primer (Eurogentec),0.2 mM of each deoxyribonucleotide, 10 mM Tris-HCl pH 9, 50mM KCl, 0.5 mM MgCl2, 0.1% TritonX-100, and 50 ng DNA.

A wild-type monomer of the 60-bp repeat was generated byPCR amplification of a 60-nt single-stranded oligonucleotide(Eurogentec). Multimers ([60 bp]2 and [60 bp]3) were con-structed by annealing two partially complementary oligonucleo-tides of 60 nt. The resulting double-stranded fragments harboredoverlapping ends that were used for concatemerization andligation. The mutated promoters were generated in the sameway, from 60-nt single-stranded oligonucleotides carrying mu-tations at the target sites. These sequences then amplifiedby PCR, with specific primers, in the conditions describedabove.All the putative promoter sequences were amplified with primer

pairs (Table 1) including KpnI and HindIII sites in their tails. TheKpnI/HindIII-digested PCR products were inserted in the correctorientation between the KpnI and HindIII sites of the pGL3 basicvector (Promega).The p53 expression vectors were provided by Thierry Soussi

(UPMC/Karolinska Institutet). pHP53SN and pHP53CX3 encodethe wild-type human p53 and a mutated form of human p53,respectively, under control of the CMV promoter. The chickenp53 cDNA was also provided by T. Soussi, flanked by EcoRIrestriction sites in the pBS-SK plasmid. The p53 fragment wasdigested and inserted into the vector pcDNA3.1(+) linearized bydigestion with EcoRI.The two constructs, pB691 and pB695, encompassing the 59 end

of the LAT mRNA and the four miRNAs, with and without,respectively, the 60-bp repeats, were amplified from the bacmidep-RB-1B, with primers binding 18 nt upstream of the first 60-bprepeat (M691) or in the terminal part of the last 60-bp repeat(M695), respectively, and 1719 nt downstream from miR10(M656) (Table 1). Each primer used contains a BamHI restrictionsite in their tail. The BamHI-digested PCR products were insertedinto the pBS-SK vector (Stratagene).Plasmid DNA was purified with the Nucleobond Xtra midi kit

(Macherey Nagel), and the inserts of all constructs were com-pletely sequenced.

Luciferase assays

The pGL3basic (Promega) expression vector was used to test thestrength of promoters inserted upstream of the firefly lucifer-ase (F-Luc) gene. The pRL-TK (Promega) vector includes anexpression cassette for the Renilla luciferase (R-Luc) under thecontrol of the thymidine kinase promoter of human herpes vi-rus 1 (HHV-1). Cotransfection with these two vectors (pGL3carrying the test promoter and pRL-TK) made it possible tonormalize measurements as a function of the rate of transfection.The pRL-CMV vector contains an expression cassette for theRenilla luciferase (R-Luc) under the control of the CMV pro-moter. The use of this vector also makes it possible to normalizethe transfection rate.Lipofectamine reagent (Invitrogen) was used for the trans-

fection of adherent cells. Transfection assays were performed with2 3 104 cells per well, in 96-well plates, with a mixture of 300 ngof firefly luciferase reporter construct and 5 ng of Renilla luciferasecontrol vector.We transfected 54-O lymphoblastoid cells with plasmids by

electroporation. We washed 54-O cells twice with RPMImedium and adjusted the cell density to 8 3 106 cells/ 800 mLof serum-free medium. For each electroporation, 40 mg of the

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firefly luciferase reporter construct and 600 ng of Renillaluciferase control vector were mixed with cells. The cells werethen electroporated in a 4 mm cuvette subjected to 100 V/mmfor 5 ms. The contents were then dispensed into 2.5 mL of com-plete medium.

Luciferase assays were performed 24 h after transfection, withthe dual luciferase reporter assay system (Promega) and a CentroLB960 luminometer (Berthold Technologies). Student’s t-test wasused for statistical analysis.

We transfected SAOS-2 cells in 24-well plates seeded with 1 3 105

cells per well, using Lipofectamine reagent (Invitrogen). Each well wastransfected with a mixture of 1 ml Lipofectamine, 400 ng pro-moter construct, 100 ng inductive expression plasmid (p53chickenpcCHP53, human wild-type HP53SN or human mutatedHP53CX3), and 10 ng of pRL-TK or pRL-CMV (for cotransfec-tion with chicken and human p53 constructs, respectively). ForSAOS-2 cells, we carried out the dual luciferase reporter assay 12 hafter transfection.

TABLE 1. Primers used to construct different sequences of promoters and to perform RACE-PCR

Orientation-number-name Sequence (59-39)

F-M645-P1 TCAGGGTACCGCTAGGGGTTCGACGAAATTTF-M647-D1P1 TCAGGGTACCGTAGAGGGCGCGTTCCTGATTTF-M648-D2P1 CGACGGTACCTGGTGTTGGCGCCAAAAAATGCF-M649-D3P1 CGGAGGTACCCGATTCCCGATCCACATATCCR-M651 TAGCAAGCTTACGAGAACGATAGATCGAAACCR-M735-P1D39 GCATAAGCTTAAATCAGGAACGCGCCCTCTACR-M736-P1D29 GCATAAGCTTGCATTTTTTGGCGCCAACACCAR-M737-P1D19 GCATAAGCTTGGATATGTGGATCGGGAATCGF-M762-[60 bp] GCCGGGTACCTGCGCAGTCGGAGTTTTCCTATTTTR-M763-[60 bp] + 8 bp GCGGAAGCTTACTGCGCACGCGCCCTCTACATGACF-M787-[60 bp] SpiBmut + 8 bp GCCGGGTACCTGCGCAGTCGGGGGGGGGCTATTTTR-M778-[60 bp] GCGGAAGCTTCGCGCCCTCTACATGACCGCGCR-M779-[60 bp] + 8 bp mut GCGGAAGCTTTTTTTTTTCGCGCCCTCTACATGACCR-M780-[60 bp]2 p53 mut GCGGAAGCTTCGCCCTCTACATGACCAAAAAAF-M760-[60 bp] TGCGCAGTCGGAGTTTTCCTATTTTCGGCCCCGCGCATGCGCGGTCATGTAGAGGGCGCGR-M761-[60 bp] + 8 bp ACTGCGCACGCGCCCTCTACATGACCGCGCATGCGCGGGGCCGAAAATAGGAAAACTCCGF-M764-[60 bp] p53 mut TGCGCAGTCGGAGTTTTCCTATTTTCGGCCCCTTTTTTTTTTGGTCATGTAGAGGGCGCGR-M765-[60 bp]p53mut + 8 bp ACTGCGCACGCGCCCTCTACATGACCAAAAAAAAAAGGGGCCGAAAATAGGAAAACTCCGF-M781-[60 bp] SpiB mut TGCGCAGTCGGGGGGGGGCTATTTTCGGCCCCGCGCATGCGCGGTCATGTAGAGGGCGCGR-M782-[60 bp] SpiBmut + 8 bp ACTGCGCACGCGCCCTCTACATGACCGCGCATGCGCGGGGCCGAAAATAGCCCCCCCCCGGeneRacer–RNA oligo CGACUGGAGCACGAGGACACUGACAUGGACUGAAGGAGUAGAAAF-GeneRacer 59oligo CGACTGGAGCACGAGGACACTGAF-GeneRacer 59 nested oligo GGACACTGACATGGACTGAAGGAGTAR-M803-GeneRacer LUC CCAGGAACCAGGGCGTATCTCTTR-M804-geneRacerLUCnested CCAGCGGTTCCATCTTCCAGCGGATAR-M714-GeneRacer LAT CGGATGCTGGAGCTGCCGCCAAACTTGR-M810-GeneRacerLATnested CTGCGGTAATCGGAATCGAGTTCF-M695-MinigeneP! GTCGACGGATCCCCGCGCATGCGCGGTCATGTAGAGGGCGCGF-M691-MinigeneP+ GGTACCGGATCCATACAGTGTGTGGCCGCGAGAGGGTTR-M656-Minigene ATAACCGGATCCCGGGATGTTGTCGGCCCATTAACTCTCAqmiR-M6-5P CATGATCAGCTGGGCCAAGAACGAGAACACTqmiR-M7-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGATCGGGATCTCCqmiR-M8-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGATCGAAACCAACqmiR-M4-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGAACGAAGGGTTCUP-qPCRmiR-Universal primer CATGATCAGCTGGGCCAAGALNA-miR-M6-5p CZGTTPTTCCGTAGTLNA-miR-M7-5p TPTTAZCTCGGGGALNA-miR-M8-5p TETTPTTCTGTGGTLNA-miR-M4-5p TZAATPCTGTATCGp21Sense CGAGCAGATCCAGAACGACTTP21AntiSense CGATGAGCCCCACCGACACCAUP-ASmiR-M6-5P CATGATCAGCTGGGCCAAGAACGAGAACACTACGGAACAACAUP-ASmiR-M7-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGATCGGGATCTCCCCGAGATAACAUP-ASmiR-M8-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGATCGAAACCAACCACAGAACAATAUP-ASmiR-M4-5p CATGATCAGCTGGGCCAAGAACGAAGGGTTCCGATACAGCATTAAAS-MIR-M7-5P TCGGGATCTCCCCGAGATAACA

Restriction endonuclease sites used for insertion into the vector are underlined. Mutated sites are shown in bold. LNA-modifications:E = A-LNA, L = C-LNA, P = G-LNA, and Z = T-LNA.

p53 activation of viral miRNAs encoded by GaHV-2 LAT

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59 RACE analysis

59 Rapid amplification of cDNA ends (59 RACE) was carried outon total RNA isolated from two cell cultures. The first RNAsample was isolated from 54-O cells and the second was isolatedfrom LMH cells transfected with pGL3-P1D39 (containing theP1D39 promoter). Total RNA was extracted with the Trizolextraction kit. cDNAs were obtained with the GeneRacer kit(Invitrogen). This technique is based on RNA ligase-mediated andoligo-capping RACE methods, and results in the selective ligationof an RNA oligonucleotide to the 59 ends of decapped RNA. Theresulting cDNA was amplified by PCR, using forward primersannealing to the ligated RNA oligonucleotide and reverse primersannealing to the target gene (Table 1).

The 59 end of the ligated cDNA obtained from 54-O cells wasdetermined with reverse primers binding to a published exon ofLAT. The 59 end of the ligated cDNA obtained from transfectedLMH cells was determined with reverse primers binding to thefirefly luciferase ORF. PCR products of various sizes were ob-tained and inserted into the cloning vector PCR4-TOPO TA. Wesequenced 20 and 42 positive clones for LMH and 54-O cells,respectively, to determine the 59 end in each case.

Northern blot analysis

RNA was extracted in Trizol and 15 mg of total RNA per lane wasresolved by electrophoresis in a 15% acrylamide/bisacrylamide(19:1) gel containing 7 M urea, in Tris-borate-EDTA (TBE)buffer. Gels were briefly stained with ethidium bromide, andRNA was transferred, by electroblotting, onto a Nylon Plusmembrane (Amersham) for 1.5 h at 350 mA in 0.50X TBE. Themembrane was cross-linked by exposure to UV (Stratalinker,Stratagene). The membrane was subjected to prehybridization for1 h and was then hybridized overnight in Perfect Hyb TM Plushybridization buffer (Sigma) at 50°C, with a 20 nM 32P-59 end-labeled DNA oligonucleotide probe complementary to themiRNA. It was then washed in low-stringency wash buffer. Blotswere analyzed by phosphorimaging with a FLA7000 scanner fromFuji.

ChIP assays

ChIP assays were carried out as previously described (Shkreli et al.2007). Briefly, chromatin from 107 MSB-1 cells was cross-linked,washed, resuspended in lysis buffer and sonicated 12 times 6 secwith an 18J-pulse (VibraCell Bioblock Scientific). A fraction of thetotal chromatin was taken as the total input DNA control. Afterpreclearing with protein G agarose/salmon sperm DNA beads,protein/DNA complexes were immunoprecipitated overnight at4°C with anti-p53 (70 mL of hybridomas supernatant of HP64antibody kindly provided by T. Soussi) or with mouse immuno-globulin G1k (6 mg of IgG1k, Sigma Aldrich) as a negativecontrol. Immunoprecipitated complexes were collected with Pro-tein G beads. Immunoprecipitation products were washed withlow salinity buffer, high-salinity buffer, lithium chloride washingbuffer, and finally with TE (Tris-EDTA) buffer. Immunocom-plexes were extracted and cross-linking was reversed by incuba-tion at 65°C overnight. DNA fragments were then purified usingNucleospin Extract II (Macherey-Nagel) and eluted in 30 mL ofultrapure water. PCR were performed in 50 mL volume withPromega Taq DNA polymerase and with primers pair M645/

M735 (Table 1). PCR was initiated with 3 min at 94°C followed by35 cycles of 94°C for 30 sec, 55°C for 30 sec, 72°C for 1 min, andfinally 7 min at 72°C.

Western blot analysis

MSB-1 cell lines were treated with 0.2 mg/mL of adriamycin during8, 12, and 24 h, respectively. Five hundred thousand cells weretreated with lysis buffer (15 mM Tris, 15 mM NaCl, 20 mM EDTA,1% SDS, 5% beta-mercaptoethanol, 20% glycerol, bromophenolblue, [pH 6.8]). Proteins were separated by electrophoresis in 10%polyacrylamide gels containing SDS and passively blotted ontonitrocellulose membranes. The membranes were blocked by in-cubation with 3% skim milk powder in PBST (PBS, 0.5% Tween20) and probed with monoclonal mouse anti-p53 (HP64 antibodykindly provided by T. Soussi) and monoclonal mouse anti-GaPDH(Millipore) primary antibodies, followed by polyclonal rabbit anti-mouse horseradish peroxidase-conjugated secondary antibodies.The immunoreactions of interest were detected with the FemtoSuper Signal Western detection kit (Pierce Chemical Co.). GaPDHwas used as a control to demonstrate equal protein loading. AdobePhotoshop element 6 software was used to calculate the signalintensities for p53 level after different timing induction relative tothe GaPDH loading control.

miRNA quantification by q-RT-PCR

Mdv1-miR-M4-5p, -M6-5p, -M7-5p, and -M8-5p RNA levelswere quantified as described by Raymond et al. (2005). Briefly,total RNA was isolated by guanidinium thiocyanate-phenol-chloroform extraction (TRIzol, Invitrogen). After total RNAquantification by Nanodrop methods, the cDNAs were synthe-sized in primer extension assays containing 1 mg of total RNA(Table 1). Following reverse transcription, triplicate measure-ments were made on 2 mL of cDNA in a final reaction volume of20 mL, by qPCR, in a 96-well optical PCR plate, with an iCyclerqPCR device (Biorad). SYBR green PCR mixture, containing 10mL iQ SYBR green PCR master mix (Biorad), 5 mL water, 1 mL of10 mM universal primer, 1 mL of 10 mM LNA-R primer, and 3 mLof sample. The primer sequences are reported in Table 1. qPCRwas carried out in the conditions recommended by the manufac-turer, and dissociation curves were generated post-run for theanalysis of amplicon species. The temperature at the dissociationpeak is reported in Table 1. For the detection and quantification ofchicken p21 mRNA, we used the SYBR green method with p21sense and antisense oligomers as primers (Table 1), as describedelsewhere (Sato et al. 2006).

ACKNOWLEDGMENTS

We thank Dr. Nair Venugopal (IAH, Compton) for providing us withthe Bacmide p-RB1B and Sascha Trapp for the 54-O cell line. We alsothank Dr. Thierry Soussi (UPMC; Karolinska), who kindly providedus with the antibody anti-p53 (HP64), the expression vectors for wild-type human p53 (pHP53SN) and mutated human p53 (pHP53CX3),and the cDNA for chicken p53. This work was supported by the‘‘Ligue Nationale contre le cancer, Comite du Cher, Comite de l’Indre’’and the ‘‘Agence Nationale de la Recherche’’ (ANR-07-MIME-012-01). B.M. is a postdoctoral researcher supported by the FondsNational de la Recherche Scientifique (FNRS).

Stik et al.

2274 RNA, Vol. 16, No. 11

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Received February 10, 2010; accepted August 13, 2010.

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Stik et al.

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mdv1-miR-7-5p, located in the newly identified first intron of the LAT transcript of Marek’s disease virus, targets the immediate early genes ICP4 and ICP27 S. Strassheim1, G. Stik1, D. Rasschaert1$ and S. Laurent1,2 1Equipe TLVI, Université François Rabelais de Tours, UFR Sciences et Techniques, Parc de Grandmont, 37200 Tours, France 2INRA, Département de Santé Animale, Centre de recherches de Tours, 37380 Nouzilly, France

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Running title: A microRNA encoded by the LAT of MDV targets IE mRNAs Contents category: "#$%&'!($)*+,+!-!.&)/,!01"! Summary : 240 words Text: 5160 words Figures : 4 Tables : 2

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Abstract Marek’s disease virus (MDV-1) is an oncogenic alphaherpesvirus causing fatal T-cell lymphoma in chickens. MDV latency is characterised by the production of LATs (latency-associated transcripts), a family of non protein-coding spliced RNAs. A cluster of four microRNAs (cluster mdv1-miR-M8-M10) was identified, but not formally mapped, at the predicted LAT 5’ end. We established a LAT cDNA library from latently MDV infected cell line MSB-1. We found that LATs were highly variable, with 22 different types identified, due to extensive alternative splicing of a total of 14 introns. RACE PCR confirmed the predicted 3’ end and allowed to identify the 5’ end 400 nt upstream from the previously predicted end of the LAT. The transcription start site is shared with the microRNA-expressing transcript previously described, localizing the microRNAs to the first intron of LAT and thus identifying the LATs as the primary transcripts of the microRNAs. We also identified mRNAs of MDV immediate early genes ICP4 and ICP27 as putative targets of mdv1-miR-M7-5p, the third microRNA of the cluster mdv1-miR-M8-M10. Endogenous mdv1-miR-M7-5p expressed in MSB-1 cells significantly decreased luciferase activity when microRNA responsive elements from ICP4 or ICP27 were cloned in the 3’ UTR of the firefly luciferase gene. Mdv1-miR-M7-5p also decreased ICP27 protein levels by 80%, when the mdv1-miR-M7-5p precursor was co-expressed with an ICP27 expression plasmid. Our results suggest that, by targeting two IE genes, MDV microRNAs produced from LAT transcripts may contribute to establish and /or maintain latency.

Introduction

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Results Completion of the complex alternative splicing profile of LAT transcripts by the identification of four new exons Assuming that the transcripts encoding the microRNAs of the mdv1-miR-M8-M10 cluster and the LAT transcripts are the same, we used the identified 60-bp repeat region promoter of the microRNA cluster to construct a LAT cDNA library for MSB-1 cells latently infected with MDV. We amplified cDNAs by PCR with a forward primer (M861) binding 58 nt downstream from the transcription start site (TSS) of the 60-bp repeat region promoter (Stik et al., 2010) and a reverse primer binding to the predicted poly(A) signal (M569) (Cantello et al., 1994; McKie et al., 1995) (Fig. 1, Table 1). We sequenced a set of 48 clones and aligned the resulting sequences with the RB-1B genome (GenBank accession number EF523390). All the sequenced transcripts corresponded to alternatively spliced forms of the MDV LAT gene, which generated 22 different types of alternative transcripts (T1 to T22) (Fig. 1b). These transcripts were generated by the alternative splicing of 14 introns, separating the 15 exons of the LAT gene. None of the transcripts harboured all the exons (the maximum number in any one transcript was 14 exons in T1). We identified four new exons in the 5’ end region of several LATs: exon 1 was found in all transcripts, exons 2 and 3 were found in transcripts T1 to T14, and exon 6 was present only in T1. All of the remaining 11 exons were analogous to those previously described (Fig. 1a). In all LATs, the microRNA cluster mdv1-miR-M8-M10 mapped to the first intron. The size of this first intron depends on the alternative usage of different splice acceptor sites (A), whereas the donor site is invariable (D1). Based on this first intron, we were able to define three groups, (Fig. 1b). The first group contained 14 transcripts (T1-T14) between 1385 and 1882 bp in length. Their first intron linked exon 1 to exon 2 and was 1499 or 1515 nt long, depending on whether the A1a or A1b alternative 3’ splice site was used (Fig. 1b, Table 2). The 14 transcripts of this group were highly variable, with each transcript identified only once. The second group consisted of seven types of transcript (T15-T21) with an invariable 5416 bp first intron, linking exon 1 to the unique A7 splice acceptor site of intron 7. The transcripts of this group were 911 to 1069 nt long, depending exclusively on the pattern of alternative splicing for introns 8 to 15 and were therefore less variable than those of group 1. By contrast to the first two groups, the third group contained only one type of transcript (T22), with a length of 338 nt and a invariable first intron of 10535 nt, linking exon 1 to exon 13 via the A13a acceptor site. The 22 types of transcript defined resulted from unique combinations of multiple alternative splicing events, including cassette exons (exons 4, 6, 11, and 13) and alternative 5’ donor and 3’ acceptor splice sites (Table 2). Up to three alternative donor or acceptor sites were identified for each splice site. The most illustrative example of this usage of alternative splice sites concerns intron 4, which can be excised from three different 5’ splice donor sites and two different 3’ splice acceptor sites (Table 2). Most of the splicing sites had consensus sequences. Indeed, only 2/22 3’ splice acceptor sites (A8b and A8c) did not have the consensus splice site sequence (AG), instead having sequences of cG and tG (Table 2). However, these two acceptor sites were not the most frequently used (Table 2). Similarly, only one of the 18 5’ splice donor sites (D14a) had a non-consensus Gc sequence rather than the consensus GT (Table 2). Finally, none of the 22 transcripts identified seemed to encode proteins more than 100 amino acids long. Moreover, none of the predicted ORF proteins shows significant sequence similarity to other proteins by PBLAST analysis.

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The LAT transcripts are expressed under control of the 60 bp repeat promoter We next identified precisely the extremities of the LAT transcripts, by performing 3’ and 5’ RACE on mRNA from MSB-1 cells (Fig. 2). We carried out 5’ RACE with a primer (M713) binding close to the major acceptor site of the second LAT exon (A1a), thus targeting most of the group 1 transcripts. All 12 of the cDNAs sequenced were spliced between exon 1 and exon 2. As expected, all transcripts were spliced via the conserved splice donor site, D1 (Fig. 2a). In total, 11/12 transcripts made use of splice acceptor site A1a, the remaining transcript making use of a new non-consensus acceptor site A1’ (gG) (located at nt 144331, 5 nt upstream of A1a). The TSS identified for these transcripts was identical to that previously described for the microRNA-expressing transcript (Stik et al., 2010). It was found in a 50 nt region, with 41 nt covering the last block of the 60-bp repeats and 9 nt in close proximity. Most of the TSS were found in a sequence of six nucleotides (142732-737), as previously reported (Stik et al., 2010) (Fig. 2a). For 3’ RACE, we used two primers, A35 and M856, binding to the 14th and 15th exons respectively. These exons were the penultimate and final exons included in all 22 transcript types (Fig. 1b). Six sequences were obtained with primer M856 binding to exon 15. Seven of the nine sequences obtained with primer A35 binding to exon 14 were unspliced (probably representative of the 10 kb LAT transcript), and two were spliced with splice donor and acceptor sites A14a and D14c, corresponding to transcripts T4 or T6 (Fig. 1b). For all transcripts, we identified a single 3’ end, at position 153800 of the RB-1B genome, 17 nt downstream from the previously predicted consensus poly(A) signal (AAUAAA) (McKie et al., 1995), which is included within exon 15, at position 153778-783 (Fig. 2b). Overall, our results demonstrate that MDV LATs begin in or around the 60 bp repeat region, between nt 142689 and 142737, and end at nt 153800 of the RB-1B genome, thus covering up to 11,112 nt (i.e. 84%) of the RS region. Mdv1-miR-M7-5p, encoded by microRNA cluster mdv1-miR-M8-M10, targets the immediate early genes ICP27 and ICP4 of MDV An internal basic local alignment search (BLAST) of the microRNAs of cluster mdv1-miR-M8-M10 showed antisense sequence similarities between mdv1-miR-M7-5P, the third microRNA of the cluster, and the C-terminal parts of the coding regions of the mRNAs for both ICP27 and ICP4, two IE genes of MDV. Two target sites were found in ICP27 sequences and one in ICP4. All potential sites for the microRNA responsive element (miRE) displayed extended matches beyond the seed region 2-8 of the microRNA (Fig. 3). Indeed, for miRE1 of ICP27, the match in the seed region extended to the first nucleotide and eight additional matches were found in the 9-22 region of the microRNA. For miRE2 of ICP27, in addition to seed sequence 2-8, seven nucleotide matches were identified in the 3’ sequence of the microRNA. For the miRE found in ICP4, eight additional matches to seed sequence 2-8 were also identified. We first investigated whether mdv1-miR-M7-5p inhibited production of the ICP27 protein, using expression plasmids and antibodies previously produced in our laboratory (Amor et al., 2011). The DF-1 avian fibroblast cell line was cotransfected with the pcICP27 expression plasmid and pcDNA vectors expressing either mdv1-miR-M7-5p or, as a negative control, mdv1-miR-M4, a miRNA expressed from the MDV-1 RL region (Muylkens et al., 2010). As shown after immunodetection with anti-ICP27 antibodies, mdv1-miR-M7-5p decreased ICP27 protein levels by 80% with respect to the negative control mdv1-miR-M4, demonstrating the efficient inhibition of ICP27 protein production by mdv1-miR-M7-5p (Fig. 4a).

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We next investigated, in a luciferase reporter assay, the effect of endogenous mdv1-miR-M7-5p expressed in the MSB-1 cell line (Yao et al., 2008) on both ICP27 miREs and the predicted target site located in the ICP4 gene (Fig. 4b). For that purpose, the wild-type (wt) and mutant complementary (m) sites were inserted into the 3’ UTR of the Renilla luciferase gene in the reporter vector (Figs. 3 and 4b). The inserted sequences covering miRE were 748 nt long for ICP27 and 496 nt long for ICP4. As a positive control, we used a reporter vector harbouring the UL28 miRE of mdv1-miR-M4, which is also endogenously expressed in MSB-1 cells (Muylkens et al., 2010). All wt constructs tested displayed much lower levels of luciferase activity than the corresponding mutants, indicating that luciferase expression was inhibited by the presence of the corresponding miREs in the 3’ UTR region of the luciferase (Fig. 4b). As previously reported, the wt UL28 miRE targeted by mdv1-miR-M4 decreased luciferase activity by 70%. For ICP27, luciferase activity was significantly lower (-35% lower) for the wt construct than for the mutant. Thus, the predicted miREs in the ICP27 mRNA are efficiently targeted in MDV tumour cell lines endogenously expressing mdv1-miR-M7-5p. Similarly, the wt ICP4 miRE was associated with significantly lower (-50%) levels of luciferase activity, confirming that the predicted miRE in the ICP4 mRNA is efficiently targeted by mdv1-miR-M7-5p. Discussion In this study, we updated findings for the MDV-1 LAT transcript and further characterised microRNA cluster mdv1-miR-M8-M10, which is located in the LAT region. When it was first identified in 2006, microRNA cluster mdv1-miR-M8-M10 was mapped to the LAT region and the LAT transcripts were therefore considered to be the primary microRNA transcripts (Burnside et al., 2006). However, the microRNAs were mapped to the 5’ end of the LAT region, to the first potential intron, in a region that was not precisely defined (Cantello et al., 1997), and therefore the link between microRNAs and the LAT region had never been formally demonstrated. In 2010, we characterised the promoter and the TSS of the transcript encoding the microRNA cluster and showed that they were located downstream from the telomeric sequences but more than 400 bp upstream from the previously predicted 5’ end of the LAT region (Stik et al., 2010). We show here, by 5’ RACE PCR that spliced LATs are initiated from the same TSS as the microRNA-encoding transcripts (in the 60-bp repeats). We therefore confirm that the MDV LAT transcripts and the transcript encoding the microRNAs of the mdv1-miR-M8-M10 cluster are one and the same and that the LAT transcripts are the primary transcripts from which the microRNAs are excised. The results of 5’ and 3’ RACE demonstrated that the unspliced MDV LAT transcript begins in the 60-bp repeats and ended 17 nt upstream the previously predicted polyA signal and consequently may be up to 11,112 nt long, rather than 10,000 nt as previously predicted (Cantello et al., 1997; McKie et al., 1995). By constructing and sequencing a LAT cDNA library, we identified a total of 15 exons in the highly spliced LAT gene, up to 11 of which corresponded to previously described exons (Fig. 1) (Cantello et al., 1997; Li et al., 1994; McKie et al., 1995). The newly identified exons 1, 2 and 3 extend the 5´ extremity of the previously described 1.8 kb LAT transcript (McKie et al., 1995). These findings are consistent with the original characterisation of a 1.8 kb transcript on Northern blots on which larger LATs were detected, suggesting that the sequenced 1.8 kb transcript was not full-length (McKie et al., 1995). Remarkably, we detected neither transcripts including the last two exons of the previously described 2.7 kb LAT transcript (Li et al., 1994) nor transcripts including the predicted first exon of the LAT MSR (Cantello et al., 1997), even in experiments for the specific amplification of MSR with primers binding to its first exon (data not shown). As MSR have several exons in common with the other LATs,

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they probably belong to the LAT family and may result from another alternative splicing event possibly dependent on the cell line or the state of the cell (latency/reactivation). The identification of three new exons at the 5’ extremity also made it possible to localise the mdv1-miR-M8-M10 microRNA cluster to the first intron of the LAT, the size of which varied (between 1499 bp and 10535 bp) according to the alternative splicing events involved. The microRNAs of MDV are distributed between two genomic regions: one in the RL region encompassing nine microRNAs and the other, cluster mdv1-miR-M8-M10, corresponding to the LAT gene associated with latency and located in the RS region. The location of microRNAs in latency-associated regions appears to be a common feature of herpesviruses. For instance, EBV, a human gammaherpesvirus, harbours two clusters of microRNAs, one of which is located in a latency-associated region encoding the BHRF1, EBNA-LP and EBNA 2 proteins (Grundhoff et al., 2006; Murphy et al., 2008). Similarly, KSHV expresses microRNAs from a latency-associated region encoding the viral protein kaposin (Cai & Cullen, 2006). In alphaherpesviruses HSV-1 and -2, microRNAs are encoded by sequences close to or within the equivalent of the LAT locus of MDV (Jurak et al., 2010), and recently identified microRNAs in the pseudorabies virus are transcribed from the large latency transcript of PRV (Anselmo et al., 2011). Finally, two other avian alphaherpesviruses, MDV-2 and ILTV, encode microRNAs with a location similar to that of the mdv1-miR-M8-M10 cluster, although no sequence similarity was observed between the two clusters (Waidner et al., 2011). In addition, intronic microRNAs have also frequently been found in other herpesviruses, such as KSHV and EBV (Burnside et al., 2006; Cai & Cullen, 2006; Pfeffer et al., 2004). This is consistent with cellular findings for microRNAs, showing that although microRNAs can be transcribed from mono- or polycistronic, intergenic, intronic, or, rarely, exonic regions of the genome (Olena & Patton, 2010), most microRNAs are transcribed from intronic regions (Kim & Kim, 2007). In this study, we identified two IE genes, ICP4 and ICP27, as targets of mdv1-miR7-5p, one of the microRNAs expressed from mdv1-miR-M8-M10 LAT cluster (Fig. 3). Consistent with this finding, it has been suggested that viral latency-associated microRNAs are often involved in controlling IE gene expression (Murphy et al., 2008). Indeed, one microRNA of betaherpesvirus HCMV targets the IE1 gene (Grey et al., 2007; Murphy et al., 2008), and in the gammaherpesviruses EBV and KSHV, the major IE transcription activator, RTA, is targeted directly or indirectly by viral microRNAs (Bellare & Ganem, 2009; Iizasa et al., 2010; Lu et al., 2010). Interestingly, as in MDV, the ICP27 homologue of the gammaherpesvirus KSHV, ORF57, has recently been shown to be down-regulated by the microRNA miR-K5 (Lin et al., 2011). Thus, ICP27 homologues have now been shown to be targeted by microRNAs in two different subfamilies: Alphaherpesvirinae and Gammaherpesvirinae. The IE gene ICP4 is specific to alphaherpesviruses and is known to be crucial IE transactivators playing a key role in the transcription of early and late viral genes (Preston & Garland, 1979). With the identification of MDV ICP4 as a target of mdv1-miR-M7-5p, three alphaherpesviruses of different genera have now been shown to display such regulation: HSV, ILTV and MDV, representing Simplexvirus, Iltovirus and Mardivirus genera (Umbach et al., 2008; Waidner et al., 2011). Finally, another common feature of herpesvirus microRNA that is now emerging is an ability to regulate targets in the coding sequences of viral mRNAs rather than at classical 3´ UTR locations. This is the case for all the identified targets in MDV: ICP27 and ICP4 (this study), and UL28 and UL32, which are targeted by mdv1-miR-M4 (Muylkens et al., 2010). The same pattern is observed for targeting of the ICP27 orthologue in KSHV and ICP4-targeting in HSV (Lin et al., 2011; Umbach et al., 2008). However, for cellular microRNAs, only a small

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number of targets have been localised in coding regions, suggesting possible interference of the translation process with the RISC complex, thereby limiting the repression of target genes (Lin et al., 2011). Nonetheless, recent HITS-CLIP analyses, corresponding to Argonaute immunoprecipitation followed by deep sequencing of the precipitated products, have suggested that the number of target sites in open reading frames may be underestimated (Chi et al., 2009). In contrast to eukaryotic cells, herpesviruses possess comparably small genomes with high coding region content and, in some cases, overlapping coding regions. They may therefore be a useful system for studying this emerging class of microRNA targets within coding regions. In conclusion, our results conclusively demonstrate that the mdv1-miR-M8-M10 microRNA cluster is located within the first intron of the LAT gene, the expression of which is controlled by a p53-dependent 60 bp-repeat promoter. We also identified the IE genes ICP4 and ICP27 as targets of mdv1-miR-M7-5p. These findings demonstrate a number of features common to different herpesvirus microRNAs, widening the list of IE gene targets and providing support for the hypothesis that herpesvirus microRNAs play a key role in controlling the switch between the viral lytic and latent cycles (Boss et al., 2009; Murphy et al., 2008).

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Cell lines The transformed lymphoblastoid cell line MSB-1 is derived from a spleen lymphoma induced by BC1, a virulent strain of MDV-1 (Akiyama et al., 1973). This cell line was maintained in RPMI-1640 medium (Lonza) supplemented with 10% foetal bovine serum and 5% chicken serum. The DF-1 cell line (ATCC no. CRL-12203) is an avian fibroblast cell line. It was cultured in DMEM supplemented with sera in a similar manner. Construction of a LAT cDNA library Total RNA was extracted from the MDV-1-infected cell line MSB-1 with Trizol reagent (Invitrogen), and the mRNAs obtained were reverse-transcribed with an oligodT primer (Eurogentec) and SuperScript III reverse transcriptase (Invitrogen). The resulting LAT cDNAs were amplified by PCR (30 cycles of denaturation (94°C for 30 s), annealing (55°C for 30 s) and extension (72°C for 1 min) in a final volume of 25 µl containing 0.625 units of GoTaq DNA polymerase (Promega), 2.5 mM MgCl2 and 0.1 mM of each primer in the reaction buffer provided by the manufacturer. The primers used were M861, which binds downstream from the 60 bp repeat region promoter (Stik et al., 2010), and M569, which binds to the poly(A) signal at the predicted 3’ end (Cantello et al., 1994; McKie et al., 1995) (Table 1) . Whole PCR products were inserted into pGEM!-T Easy vector (Promega), sequenced by GATC Biotech and aligned with the genome of RB-1B (EF523390). 5’ and 3’ RACE analysis Total RNA was isolated from MSB-1 cells with the Trizol extraction kit (Invitrogen) and the cDNA ends were amplified with the GeneRacer kit (Invitrogen). The 5’ and 3’ ends were amplified with primers described in Table 1. The PCR products were inserted into the cloning vector pGEM!-T Easy (Promega) and sequenced by GATC Biotech. Target prediction The targets of the microRNAs from the mdv1-miR-M8-M10 cluster were identified by BLAST analysis with the accessory application “local blast” available from BioEdit version 7.0.5 sequence alignment software, as previously described (Muylkens et al., 2010). Luciferase reporter constructs

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The predicted target sites were amplified by PCR from a bacmid harbouring the genome of the very virulent strain RB-1B (Petherbridge et al., 2004), with primer pairs introducing XbaI restriction sites (Table 1). For ICP4, we amplified a 496 bp sequence harbouring the predicted mdv1-miR-M7-5p target site and, for ICP27, we amplified a 744 bp sequence including both predicted sites. The mutant sites were generated by site-directed mutagenesis, as previously described (Fragnet et al., 2005). PCR products were digested with XbaI and inserted into the 3’ UTR of the Renilla luciferase gene in the pRL-TK vector (Promega). All plasmids were purified with the NucleoBond Xtra Midi kit (Macherey-Nagel), and inserts were fully sequenced (MWG-Biotech). Luciferase reporter assays in MSB-1 One million of MSB-1 cells were resuspended in Nucleofector solution T (Amaxa Biosystems) and cotransfected them with 2 µg of pRL-TK Renilla luciferase reporter construct and 60 ng of the control vector pcDNAMLuc, in which the firefly luciferase gene is expressed under the control of the CMV promoter (Muylkens et al., 2010). Transfection was carried out with the Nucleofector II device (Amaxa Biosystems) and program X-001. Luciferase activity was quantified 24 h after electroporation in the Dual-Luciferase Reporter Assay System (Promega), according to the manufacturer’s protocol. Luminescence was measured with a Mithras LB940 luminometer (Berthold Technologies). Each experiment was carried out three times, in triplicate. Student’s t-test was used for statistical analysis. Detection of ICP27 protein after transient microRNA expression The microRNA expression plasmids, pcDNA-mdv1-miR-M7 and pcDNA-mdv1-miR-M4, have been described elsewhere (Muylkens et al., 2010), as has pcDNA-ICP27, encoding the ICP27 protein (Amor et al., 2011). Adherent DF-1 cells, plated in six-well dishes at a density of 5 x 105 cells/well, were cotransfected with 500 ng of pcDNA-ICP27 and 25 µg of pcDNA-mdv1-miR-M7 or pcDNA-mdv1-miR-M4, in the presence of Lipofectamine 2000 (Invitrogen). Fourteen hours after transfection cells were lysed, and proteins were separated electrophoretically before blotting onto nitrocellulose membranes as previously described (Amor et al., 2011). ICP27 protein was detected with a rabbit polyclonal anti-ICP27antibody (Amor et al., 2011) and a horseradish peroxidase-conjugated mouse anti-rabbit secondary antibody (Pierce Chemical Co.). As a loading control, membranes were probed with a monoclonal mouse anti-GAPDH primary antibody (Millipore) and a horseradish peroxidase-conjugated anti-mouse secondary antibody (Pierce Chemical Co.). Peroxidase activity was detected with the SuperSignal West Femto Substrate (Thermo Scientific). ICP27 signal intensities relative to the GAPDH loading control were calculated with Adobe Photoshop 6 software. Acknowledgements The authors thank Dr G. Dambrine for helpful discussion related to this work and critical comments on the manuscripts. S. Strassheim holds a PhD grant from Région Centre (France). This work was supported by grants from the Ligue contre le Cancer Grand Ouest – Comités (18), (29), (35) and (36), (France) and Fonds Européen de Développement Régional (FEDER) EXMIR n°2835-34204. References Akiyama, Y., Kato, S. & Iwa, N. (1973). Continuous cell culture from lymphoma of Marek's

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Table 1: Primers Primer

Gene

Location in RB-1B genome*

Sequence 5’->3’ †

Usage

M861 LAT exon1 142797-819 GAACTCGATTCCGATTACCGCAG LAT library

M569 LAT exon 15 153782-757 TTTATTGGTTCGCGACAAGATAACACA LAT library

M713 LAT exon 2 144357-338 ACCTGGAACGACAATGATC 5’ RACE

M856 LAT exon 15 153672-694 GGTCTTACATGCTCGCCGAATTG 3’RACE

A35 LAT exon 14 153382-402 TGGGAACAGCAATCACTTTCG 3’ RACE

M904 ICP4 148157-137 AGAGCGTCTAGACCACGGGAAGCTGTCTCCCGC miRE cloning

M905 ICP4 147662-682 TGTCGCTCTAGAGTCGGGACGTGTGCATCCCGC miRE cloning

M906 ICP4 147897-864 CTTTTCCAttTttCTCTTCCGAAACGGAAAAGGG miRE mutation

M907 ICP4 147876-912 TCGGAAGAGaaAaaTGGAAAAGCCATTGATGCATATG miRE mutation

M892 ICP27 120236-258 ACAGCCTCTAGACCATCGTACACACGATATACGGG

miREs cloning

M893 ICP27 120979-958 TGTGCGTCTAGAGCGGGATCAGAACATCTCCTCG miREs cloning

M894 ICP27 120443-477 ATGTGGTCCTCtttTtACATGGGAGTATTTATTGC miRE1 mutation

M895 ICP27 120472-439 AAATACTCCCATGTaAaaaGAGGACCACATAAAG miRE1 mutation

M896 ICP27 120678-712 GGTGCGGTTTTAttTttCCTCAGGCTGAAGCTCGC miRE2 mutation

M897 ICP27 120704-671 CAGCCTGAGGaaAaaTAAAACCGCACCAGCGGTC miRE2 mutation

M7 probe LAT intron 1 143721-704 GATCTCCCCGAGATAACA Northern probe

* accession number EF523390 † The Xba1 restriction site is underlined and mutated nucleotides are indicated by lower case letters Table 2: Splicing sites of the LAT introns Splicing donnor site Splicing acceptor site

n° Sequence* position† use‡ n° sequence position use

D1 agg GTaa 142841 21 A1a cgAG atc 144340 10 A1b ccAG gtg 144356 4 D2 aac GTaa 144545 14 A2 ccAG gta 145146 14 D3 gag GTaa 145248 14 A3 ctAG atc 145574 12

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D4a gtg GTtc 145622 1 A4a gtAG gta 145802 11 D4b ggg GTga 145671 1 A4b acAG gac 145850 1 D4c cat GTaa 145690 10 D5 tgg GTaa 145920 13 A5 ggAG tat 146005 1 D6 ggg GTga 146046 1 A6 ccAG gta 146194 13 D7 tcg GTta 146435 13 A7 atAG acg 148257 20 D8 tcc GTaa 148319 20 A8a agAG gtc 148407 18 A8b ggCG tcc 148495 1 A8c ttTG cgg 148527 2 D9 ccg GTga 148804 21 A9a gaAG tct 148869 5 A9b tcAG ggc 148875 16 D10a gag GTga 148970 7 A10a taAG ctc 149356 20 D10b cag GTaa 148983 14 D11 cag GTat 149443 20 A11 gcAG gca 149527 20 D12 tcg GTga 149604 20 A12 ttAG gcc 152218 1 D13 cag GTtt 152346 1 A13a ccAG ggc 153376 19 A13b tcAG ccc 153486 3 D14a cag GCaa 153484 10 A14a acAG ctt 153591 3 D14b gca GTtg 153488 12 A14b caAG gaa 153614 17 A14c gaAG ggc 153618 2

* sequence of the splicing sites with the two intronic consensus nucleotides indicated in bold letters † location in the IRS region of the genome of MDV strain RB-1B (accession number EF523390) ‡ fold number for splicing sites found in all alternative transcripts

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Figure 1: Expansion of the extremities of the spliced LAT of MDV-1. (a) At the top, schematic representation of the MDV-1 genome expanded to show the details of the lat locus. Numbers indicate position in the genome of the MDV RB-1B strain (Accession number EF523390.1). Tel indicates telomere sequences, 60R, the 60 bp-repeat sequences and TSS, the transcription start site. The previously described LATs are shown below this representation. The source of the MDV cell lines is indicated on the left, black asterisks denote common splice sites and large black arrows indicate that precise 5’ or 3’ extremities remain to be identified. The 1.8, 2.2, 0.5 and 1.5 kb cDNAs were identified by McKie et al. (1995), the 2.7 kb cDNA was identified by Li et al. (1998) and the 10 kb and MSR transcripts were identified by Cantello et al. (1994). Details of the predicted 5’ ends of the MSR, indicates the location of the mdv1-miR-M8-3p sequence, as described by Burnside et al. (2006). (b) The LAT gene is shown at the top, with the 14 introns identified by grey lines and the 15 exons by squares, with black squares indicating exons delimited by unique splice sites and grey squares indicating exons delimited by multiple alternative splice sites. The letter A indicates the acceptor splice site and letter D, the donor splice site. All alternative transcripts are shown below, with their length, fold number of clones, and the three groups identified by first intron type indicated on the left.

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Figure 2: Determination of the 5’ and 3’ extremities of the LAT transcripts by RACE-PCR (a) Localisation of various TSSs (transcription start sites) of the LATs identified by 5’ RACE-PCR in the MSB-1 cell line with primer M713 binding to exon 2. The numbers on the left indicate position in the genome of the MDV RB-1B strain (Accession number EF523390.1). The sequences of the p53 response element and INR (initiator sequence) are underlined and the sequence of the 60-bp repeat is highlighted in grey. Spliced donor (D) and acceptor (A) sites are indicated. Each TSS is labelled with the number of initiations found. (b) Localisation of the 3’ extremity of the LAT transcript by 3’ RACE-PCR in the MSB-1 cell line with primers A35 binding to exon 14 or M856 binding to exon 15. The poly(A) signal is underlined and the 3’ end is framed. Positions in the MDV RB-1B genome are indicated on the let.

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Figure 3: Predicted mdv1-miR-M7-5p targets in immediate early genes ICP4 and ICP27 Schematic localisation of the ICP27 and ICP4 genes in MDV genome. The sequence complementarity of mdv1-miR-M7-5p and the predicted miR responsive elements (miRE) identified in the ICP27 and ICP4 sequences of MDV RB-1B genome (Accession number EF523390.1) is shown. The miRNA seed region is highlighted in grey; arrows indicate complementary nucleotide changes introduced into the mutant ICP4 and ICP27 luciferase plasmid expression constructs (Fig. 4).

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Figure 4: Targeting of ICP27 and ICP4 by mdv1-miR-M7-5p (a) Western blot analysis of the down-regulation of ICP27 by mdv1-miR-M7-5p. DF1 cells were cotransfected with pcICP27 and pcmdv1-miR7 or pcmdv1-miR4 expression vectors. Proteins were immunodetected with polyclonal anti-ICP27 or monoclonal anti-GAPDH antibodies. Signal intensities were calculated relative to the GAPDH signal. The reported values are expressed relative to that for the mdv1-miR-M4 negative control, set to 1. Data from a representative assay of three independent transfections are presented. (b) Effect of endogenous mdv1-miR-M7-5p on the ICP27 and ICP4 viral targets. Wild-type (wt) and mutated (m) (see figure 3) targets from ICP27, ICP4 or positive control UL28 (targeted by mdv1-miR-M4-5p) inserted into the 3’UTR of the Renilla luciferase reporter gene were used to transfect the MSB-1 cell line, which naturally expresses mdv1-miR-M7-5p and mdv1-miR-M4-5p. The histogram shows relative luciferase activity normalised with respect to the activity of the mutated target. Error bars indicate the SEM for triplicate experiments. Asterisks denote a significant difference (p<0.05) between the wild-type and corresponding mutant constructs.

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Grégoire STIK Etude de la régulation

transcriptionnelle de microARN viraux et cellulaire lors de l’infection

par l’herpesvirus oncogène de la maladie de Marek

Résumé Le Gallid Herpesvirus 2 (GaHV-2) est un herpesvirus responsable de lymphomes T chez le poulet qui encode

25 miARN matures regroupés en deux clusters localisés au sein des régions TRL/IRL et TRS/IRS. Mes travaux

ont consisté en l’étude de la régulation transcriptionnelle du cluster mdv1-miR-M8-M10 situé au sein de la

région IRS/TRS. Le promoteur est constitué d’au moins 2 séquences répétées de 60 pb contenant des éléments

de réponse à la protéine p53. Nous avons montré que cette protéine classiquement suppresseur de tumeur était

détournée de sa fonction par le virus au profit de l’expression du cluster de miR viraux. D’autre part, le

promoteur de l’oncomiR-21 cellulaire, surexprimé au cours de la lymphomagenèse induite par GaHV-2 et

localisé au niveau d’une région hyper conservée chez les vertébrés est piloté en partie par les protéines de la

famille AP-1. Nous avons montré que l’oncoprotéine virale Meq surexprimée au cours de l’infection

transactivait le promoteur de miR-21. Enfin, l’étude des cibles potentielles virale ou cellulaire du miR-21

semble indiquer que ce dernier pourrait être impliqué dans les mécanismes de latence virale et de

lymphomagenèse.

Mots clefs : Herpesvirus, GaHV-2, microARN, promoteur, p53, MEQ

Abstract Gallid herpes virus (GaHV-2) is a herpesvirus inducing T lymphomas on chicken. Its genomes encodes for 25

miRNA spitted in 2 clusters localized in the IRL/TRL and IRS/TRS regions. In these works we identified and

characterized the promoter of the mdv1-miR-M8-M10 cluster encoding 4 miRNA. We found that the promoter

was localised into 60 bp repeats harbouring p53 responsive element and that p53 directly transactivates the

expression of mature miRNA. In the second part of my works, we found that the cellular oncomiR-21 over

expressed during GaHV-2 infection was under controlled of AP-1 family proteins. Notably, we found that viral

oncoprotein Meq, which belongs to the AP-1 family, transactivates miR-21 promoter and induces mature miR-

21 expression. At least, potential viral and cellular targets of miR-21 were tested to investigate potential role of

miR-21 in GaHV-2 latency and lymphomagenesis.

Key words: Herpesvirus, GaHV-2, microRNA, promoter, p53, Meq